頸部淋巴結結核致皮膚-淋巴結-咽瘺一例

石磊 李蕾蕾 李洪偉 陳輝 王軍 宋言崢

頸部淋巴結結核是常見的肺外結核之一，占淋巴結結核的80%～90%[1]。其臨床癥狀不典型，早期多表現為逐漸增大的無痛性腫塊，若診治及時，大部分患者經正規抗結核藥品治療均可治愈[2]，但仍有10.1%～31.6%的患者病情進展，形成局部膿腫、皮膚破潰、瘺道形成，或肺門縱隔淋巴結結核致淋巴結-支氣管瘺，需要較長時間引流方能愈合[3]。而頸部淋巴結結核導致皮膚-淋巴結-咽瘺鮮見報道。筆者對上海市公共衛生臨床中心收治的1例因頸部淋巴結結核導致皮膚-淋巴結-咽瘺患者進行報道，旨在為臨床工作提供借鑒。

臨床資料

患兒，男，8歲1個月。因“發現頸部數枚腫大淋巴結3年 7個月，反復破潰2年，破潰口流出進食液體1個月”于2019年8月12日入住上海市公共衛生臨床中心。

患兒3年7個月前因受涼后出現發熱，體溫最高達39.0 ℃，伴咳嗽、流涕；1周后出現左側頸部腫大包塊，因毗鄰甲狀腺左葉，當地綜合醫院初步診斷為急性甲狀腺炎，給予頭孢曲松鈉抗感染治療7 d，腫塊無明顯消退；血液結核感染T細胞斑點試驗(T-SPOT.TB)檢查報告早期分泌抗原靶6(ESAT-6)和培養濾液蛋白10(CFP-10)均>20個，疑診為頸部淋巴結結核。2016年1月11日轉入上海市公共衛生臨床中心結核內科治療。入院后行頸部淋巴結穿刺檢查：抗酸桿菌涂片陽性；膿性分泌物結核分枝桿菌MGIT 960液體培養陽性；結核分枝桿菌MPB64抗原檢測陽性。胸部CT增強掃描：肺部未見明顯異常。診斷為頸部淋巴結結核，應用H-R-Z-E方案(R:利福平,0.45 g/d；H：異煙肼0.3 g/d；E：乙胺丁醇， 0.5 g/d；Z：吡嗪酰胺，0.75 g/d；均為1次/d)行規律抗結核治療2個月，頸部腫大淋巴結逐步消退后出院，居家隨診治療6個月后自行停藥。2年前再次出現頸部腫塊復發，無明顯全身結核癥狀，于當地綜合醫院依據原方案繼續行規律抗結核藥品治療2年，但頸部淋巴結病灶反復破潰，有淡黃色積液或干酪樣物質溢出，圖1為入院前2個月時頸部淋巴結結核破潰前表現。至本次入院前1個月，出現自破潰口流出進食液體的現象。

入院檢查：體溫36.5 ℃、脈搏89次/min、呼吸頻率18次/min、血壓 89/56 mm Hg(1 mm Hg=0.133 kPa)。患兒除頸部可觸及腫大的數枚淋巴結(大者最大徑約2 cm)、1處頸部皮膚瘺口伴周圍瘢痕形成外(圖2)，無其他明顯臨床表現及不適。指示患兒飲用牛奶時觀察到有牛奶自皮膚破口流出，且破口可隨吞咽動作上下移動。實驗室檢查：白細胞(WBC)6.09×109/L；血紅細胞沉降率(ESR)4 mm/1 h。痰抗酸桿菌涂片鏡檢陰性；結核抗體檢查陰性；T-SPOT.TB檢查ESAT-6和CFP-10均>20個。影像學檢查：經瘺口以10 ml注射器注入復方泛影葡胺，可見對比劑由瘺道口通向咽底部(圖3)；胸部CT增強掃描肺部未見明確異常，甲狀腺左葉體積縮小及強化不均勻；頸部CT增強掃描可見左側甲狀腺旁有少許游離氣體，上段食管壁可疑增厚；雙側頸部間隙多發輕度腫大淋巴結。

手術治療過程：術區常規消毒鋪巾，以原瘺道口置入留置針，向瘺道內注射稀釋后的亞甲基藍以明確瘺道走向及位置，引導手術具體操作。為防止亞甲基藍外溢，在瘺道口行荷包縫合。在胸鎖乳突肌前方，沿皮膚瘺口周圍做長約4 cm的梭形切口，沿瘺道分離，可見藍染的瘺道通向咽部。在瘺道根部，縫扎切斷瘺道，殘端包埋，切除周圍腫大明顯的淋巴結2枚。術中未見腫大的淋巴結融合，但淋巴結內可見干酪樣物質，完整切除病變的淋巴結。清創后淋巴結殘腔內留置利福平藥粉0.3 g，并放置引流膠條，逐層縫合切口，術中出血約5 ml。

圖1～3 患兒，男，8歲1個月。淋巴結結核并發皮膚-淋巴結-咽瘺。圖1為本次入院前2個月頸部淋巴結結核破潰前淋巴結外觀。圖2為入院時頸部破潰瘺口，伴周圍瘢痕形成。圖3 為經體表瘺口造影，顯示對比劑由瘺道口通向咽底部

術后及回訪：術后1 d患兒即可進半流食，未觀察到有液體及食物殘渣自引流口外溢。術后5 d出院。出院后繼續采用H-R-Z-E方案行規律抗結核治療。術后1個月門診復查，可見頸部切口愈合良好，無發熱癥狀，進食時無液體及食物外溢。

討 論

兒童頸部淋巴結腫大比較常見，部分表現不具有明確的臨床意義，但也可能提示嚴重的感染性疾病或是嚴重的基礎疾病。目前，已知有多種病原體感染均可造成頸部淋巴結腫大，如病毒、細菌、真菌、螺旋體、寄生蟲、腫瘤等。頸部淋巴結結核由結核分枝桿菌侵入頸部淋巴結引起，是常見的一種肺外結核，多見于<40歲的青少年及女性患者[4]。頸部淋巴結結核發病緩慢，早期缺乏結核病的典型特征表現，多以頸部無痛性腫塊就診，多見于單側、右側[5]；影像學表現與其他淋巴結病變也難以辨別，常易誤診、誤治[6]，而PPD試驗和T-SPOT.TB檢測有較高的敏感度，可作為淋巴結結核診斷的重要輔助檢查手段。本例患兒患病早期就診于綜合醫院，初步疑診為甲狀腺炎，經診斷性抗感染治療未見好轉，行血T-SPOT.TB檢查陽性后，考慮為頸部淋巴結結核而轉至我院，并得以明確診斷。提示綜合醫院在診治淋巴結腫大患者時，應積極行PPD試驗和T-SPOT.TB檢測，以排除結核感染。而且，多項研究顯示，單純頸部淋巴結結核多于頸部淋巴結結核并發肺結核患者[3, 6-7]，提示即使部分淋巴結腫大患者的胸部X線攝影顯示正常，也不能因此排除頸部淋巴結結核的可能，應積極行活檢組織病理學檢查以明確診斷。本例患者從發病以來，全身結核癥狀不明顯，胸部影像學檢查正常，無肺結核表現，經淋巴結穿刺檢查得以確診。

對于頸部淋巴結結核，應注意與非結核分枝桿菌性淋巴結炎和腫瘤性淋巴結腫大相鑒別。前者通常表現為單側，一般直徑<4 cm，在數周內緩慢增大，表面皮膚逐漸由粉紅色變為紫色，可以破潰而形成竇道[8]，確診仍需要經過結核分枝桿菌培養、菌種鑒定及PCR檢測；而后者也是造成兒童頸部淋巴結腫大的原因之一，在美國，霍奇金淋巴瘤約占兒童期癌癥的7%，兒童期癌癥死亡的1%[9]，但目前病因不清，可能與病毒及免疫功能缺陷有關[10-12]；其早期癥狀不明顯，可表現為無痛性淋巴結腫大，通常累及頸部、鎖骨上和腋窩淋巴結，較少累及腹股溝淋巴結；可能伴有乏力、厭食和體質量減輕等全身不適癥狀；通常需要行淋巴結穿刺病理活檢以明確診斷。

頸部淋巴結結核根據超聲聲像圖表現可以分為4型，即急性炎癥型(Ⅰ型)、干酪壞死型(Ⅱ型)、寒性膿腫型(Ⅲ型)、愈合鈣化型(Ⅳ型)[13]。本例患兒頸部淋巴結結核病史3年，在規律全程抗結核藥品治療2年內，反復在頸部淋巴結內部出現壞死液化、膿腫，并向周圍軟組織穿透形成瘺道，破潰流膿，超聲表現為囊性或囊實性，考慮為淋巴結寒性膿腫型，其液化、膿腫不利于抗結核藥品進入病灶，導致病情遷延不愈。提示當患者出現瘺道時，一定要重視瘺道病灶內的藥品濃度問題，僅口服藥品治療是否有效？本例患兒雖然行規律抗結核藥品治療2年，但因瘺道的存在而致病情遷延不愈，應引起臨床醫師的重視。患兒入院前1 個月，頸部淋巴結結核膿腫再次破潰，出現皮膚-淋巴結-咽瘺，可能因為之前頸部淋巴結破潰后形成皮膚瘢痕，而軟組織內的淋巴結仍持續壞死液化，因瘢痕皮膚張力較大，再次形成皮膚瘺口困難，則液化的膿液向咽底部突破，繼而形成咽瘺；咽瘺形成后，進食過程中造成食物殘渣在瘺道殘端存留，繼發細菌感染，膿液增加，瘺道內壓力增大，最終再次突破皮膚，形成皮膚-淋巴結-咽瘺。因患兒在進食流質食物時，有液體食物自瘺口外溢，嚴重影響了學習生活，經過保守治療無好轉，需外科手術治療。

為制定詳細手術方案，患兒術前采用經瘺道口注射復方泛影葡胺造影，明確了瘺道末端位于咽食管隱窩內。術中再行瘺道內注射亞甲基藍以明確瘺道走向、位置，為完整切除竇道、殘端荷包縫合包埋提供了保障。患兒手術順利，術后1 d即可進半流食，進食時無液體及食物殘渣自引流口外溢。術后5 d即切口愈合良好而出院。

綜上所述，應盡早以病理及細胞學檢查明確頸部淋巴結腫大患者的診斷，以便進行及時治療。并重視發生頸部淋巴結結核壞死、液化、反復破潰而形成皮膚-淋巴結瘺的患者，注意觀察瘺道結核病灶的治療情況，及時調整治療方案，以避免病情遷延不愈或致耐藥形成。