兒童咯血介入栓塞治療后復發8 例

李 靜，高明明，吳長華，王 亮，宋 丹，郭 磊

咯血是喉及喉以下呼吸道出血經口排出的一種臨床癥狀，可表現為痰中帶血或咯鮮血。 嬰幼兒大多不能自主排痰，常在出血量較大時才表現咯血癥狀，重者可威脅生命，是嬰幼兒常見急癥之一。 大咯血單純保守治療死亡率高，可達50%～100%［1］，死亡原因主要為支氣管內積血窒息而非失血所致低氧血癥［2-3］。 經導管支氣管動脈栓塞術（bronchial arterial embolization，BAE）治療成年人咯血的效果已得到廣泛認可，尤其是對于內科保守治療無效的咯血已成為首選方法。 目前兒童咯血治療應用BAE報道較少，對于栓塞后復發咯血治療尚無統一方案。 本研究回顧性分析濟南市兒童醫院3 年內BAE術后咯血復發患兒臨床資料，探討BAE 術后復發原因及治療方案。

1 材料與方法

1.1 臨床資料

回顧性分析 2014 年 6 月至 2018 年 6 月 46 例咯血患兒經BAE 治療后復發的8 例臨床資料（表1）。所有患兒初次均以咯血癥狀就診，經積極內科治療后效果欠佳，部分患兒術前影像學檢查可見迂曲的支氣管動脈存在。 術前所有患兒均經支氣管鏡檢查和增強CT 明確出血部位，告知家長治療風險并簽署知情同意書。 該技術已通過醫院倫理委員會審核。

表1 8 例咯血復發患兒臨床資料

8 例咯血復發患兒均再次接受支氣管動脈造影并再次栓塞責任血管。 結合再次動脈造影特點，分析咯血復發原因及預后，優化兒童咯血BAE 治療方案。

1.2 咯血定義

大量咯血指每日咯血量≥500 mL 或每次≥100 mL；中等量咯血指每日咯血量100～300 mL；小量咯血指每日咯血量＜100 mL［4］。 兒童咯血尚無統一標準。 有學者提出，咯血量＜20 mL/24 h 為少量；20～100 mL/24 h 為中等量；＞100 mL/24 h 為大量［5］。 亦有文獻報道，兒童咯血量＞8 mL·24 h-1·kg-1為大量咯血［6］。

1.3 BAE 術

手術患兒取仰臥位，全身麻醉后常規雙側腹股溝區消毒、鋪巾，Seldinger 法穿刺右股動脈，成功后置入4 F 小兒血管鞘；插入4 F 豬尾導管并送至降主動脈作造影，明確責任支氣管動脈；4 F Cobra 導管聯合1.98～2.6 F 微導管配合微導絲超選擇至異常支氣管動脈作造影，評估支氣管動脈分支走行、形態、輪廓、血流狀態和病灶染色情況，如發現支氣管動脈遠端出現對比劑外溢、停滯，肺動脈提前顯影、肺靜脈提前顯示，或病灶區域內血管迂曲增多、多發新生、紊亂血管網；在確認病變血管與脊髓動脈無交通情況下，采用粒徑300～500 μm 聚乙烯醇（PVA）顆粒或粒徑100～300 μm 三丙烯明膠微粒球（embosphere）進行栓塞，栓塞終點為完全栓塞病灶血管或對比劑在目標血管內呈柱形顯示；栓塞異常支氣管動脈后，再常規對肋間動脈、雙側鎖骨下動脈分支、胸廓內動脈、膈下動脈等復查造影，以避免遺漏責任血管。

2 結果

2.1 初次BAE 術

BAE 術后 8 例咯血復發患兒中男 3 例，女 5例，平均年齡（8.13±3.48）歲；均以咯血癥狀就診，平均咯血量為（4.47±1.65） mL·24 h-1·kg-1；3 例出血部位為右肺，5 例雙肺均有出血灶；6 例存在支氣管動脈-肺動脈瘺（其中1 例伴發有支氣管擴張），1 例為纖毛不動綜合征伴支氣管擴張，1 例為肺含鐵血黃素沉著癥。

所有復發患兒首次BAE 術前內科保守治療效果均欠佳，行降主動脈造影發現右肺出血的3 例患兒均為右支氣管動脈和右胸廓內動脈分支供血。 雙肺出血患兒左右兩側支氣管動脈和雙側胸廓內動脈均可能存在異常。所有患兒經BAE 后均取得良好效果，其中2 例術中部分纖細供血動脈超選擇插管失敗未予栓塞，但術后咯血得以暫時糾正。

2.2 再次動脈造影及其特點

8 例咯血患兒復發時間為BAE 術后平均（8.5±11.8）個月，其中5 例再次咯血前有肺部感染，3 例復發無明顯誘因；咯血量不等，但均較初診時減少，咯血部位均與初診相一致。 復發后內科保守治療效果均欠佳，再次支氣管動脈造影發現復發咯血由原責任血管再通所致2 例，異常供血支氣管動脈遺漏栓塞所致2 例，病灶新生側支循環供血動脈建立所致3 例，血管變異超選失敗所致1 例。

再次動脈造影特點：①支氣管動脈-肺動脈畸形復發表現為多條異常側支循環血管供應病灶區域，原栓塞動脈較前明顯迂曲、纖細，且無法確定主要異常供血血管；②彈簧圈栓塞無效的再通動脈，較初次造影更顯粗大迂曲；③初次遺漏細小動脈較前增粗迂曲；④伴有異常體循環動脈，如同側或對側鎖骨下動脈、膈下動脈、甲狀頸干等分支。

2.3 二次BAE 術后效果

8 例復發患兒二次BAE 治療后隨訪6 個月至3年。 6 例隨訪至今未再出現咯血（圖1），1 例隨訪12個月再次復發，第3 次給予BAE 治療后癥狀好轉，1 例二次BAE 術時因存在多支新生細小異常迂曲動脈無法超選擇插管，術后出血雖暫時停止，但1個月后再次咯血，于外科行右肺下葉切除術。

圖1 二次BAE 術治療咯血復發患兒影像

3 討論

咯血是一種可危及生命的臨床癥狀，常見病因為支氣管擴張、腫瘤、結核及肺曲霉感染。 兒童咯血較為罕見，病因與成人不同，主要有特發性肺含鐵血黃素沉著癥、肺部感染、肺血管畸形、先天性心臟病和腫瘤［7］。 因此，兒童咯血治療不同于成人，內科治療多以原發病處理為主，如對感染患兒應用抗生素治療，對特發性肺含鐵血紅素沉著癥患兒應用激素沖擊療法等，對原發病治療無效患兒采用聯合對癥治療［8］。有研究表明，纖維支氣管鏡用于局部止血具有效果確切、操作簡便、安全可靠等特點，也可用于早期明確病因，進行對癥治療［9］。隨著影像設備圖像質量提高、 導管和栓塞材料改良，BAE 術已成為兒童咯血首選治療方式，不僅可提高咯血患兒生存率，還能為外科手術爭取時間，為后續治療提供支持。 但兒童介入手術具有血管纖細、操作空間小等特點，使之成為兒童咯血BAE 術后復發的危險因素，因此選擇造影導管十分必要［10］。

3.1 責任動脈與危險交通支

BAE 術中遺漏異位支氣管動脈和非支氣管性體動脈（NBSA）往往是栓塞失敗或咯血復發的重要原因［11-12］。 另外，支氣管動脈和 NBSA 之間可能存在許多交通支［13］，因此術前CTA 檢查不僅可明確責任動脈，還可減少手術時間。

術中識別脊髓動脈尤為重要。 任何體動脈均可能存在脊髓動脈分支，典型造影表現為“發夾征”，而責任動脈表現為管腔增粗扭曲（＞2 mm）、局部血供豐富和多發新生血管、支氣管動脈血流直接進入肺動脈或肺靜脈和支氣管動脈瘤等［14-15］，對比劑外滲相對比較少見（3.6%～10.7%）［16］。

3.2 細小異常動脈處理

兒童血管較細，尤其是3 歲以下患兒。 由于操作空間有限，超選擇動脈插管難度較大。 目前本中心造影導管型號最小為4 F，即便以造影導管鉤住異常支氣管動脈開口，采用同軸技術送入微導絲時也很容易脫出，有時不用微導絲而直接用微導管超選擇目標動脈更容易送入。無法超選擇插管時，可依據110/100 原則切開4 F 豬尾造影導管，配合1.98～2.6 F 微導管超選擇，可有效提高超選率。 細小異常動脈不完全栓塞，也是術后咯血復發危險因素之一。

3.3 栓塞材料選擇

本中心多采用粒徑300～500 μm PVA 顆粒栓塞咯血患兒。 PVA 顆粒應現配現用，防止放置時間過長引起顆粒體積增大，另外用0.9%氯化鈉溶液稀釋對比劑減低其黏稠度，利于栓塞顆粒到達遠端動脈，使栓塞更徹底。 目前本中心對咯血患兒均未單獨應用彈簧圈行栓塞治療。 對于支氣管動脈-肺動脈瘺引起的咯血患兒，若責任動脈較粗大且可超選擇遠端，則采用PVA 顆粒＋彈簧圈栓塞。

應盡量選擇小的栓塞顆粒，但顆粒過小可能會進入支氣管動脈正常小分支，引起其供血組織壞死，也可能通過異常的支氣管動脈-肺循環吻合口，導致肺梗死或體循環栓塞［17］。 支氣管動脈-肺循環吻合口口徑可達325 μm，因此一般選擇粒徑＞300 μm顆粒較合理，且可減少脊髓缺血和支氣管壞死等并發癥。有研究發現粒徑 355～500 μm、500～710 μm兩種栓塞顆粒的栓塞效果無明顯差異［15］。 呂鐵偉等［18］研究認為，責任動脈栓塞時不能保證全部順利構建介入輸送系統，且細小動脈不能容納最小堵閉裝置；造影主觀意識不夠、造影視窗小，易造成少見部位來源的異常動脈封堵不完全；細小的異常動脈在富含養料、壓力高的動脈血流供給下，會隨時間延長逐漸變粗變長，最終成為咯血復發的主要異常血管。

3.4 栓塞目標

本研究認為，兒童咯血介入治療目的首先是即刻止血，應做到“見好就收”，不能盲目追求遠期療效，否則會增加栓塞風險。

總之，BAE 術可有效治療咯血，完全栓塞是關鍵。 但術中造影應仔細，避免遺漏，再通和新發動脈也值得注意，是咯血復發原因之一。 兒童咯血不同于成人，病因往往以肺部炎癥及先天性肺血管發育異常為主，隨原發疾病進展可能并發新的出血灶，因此對復發咯血除了重復介入治療，還應積極處理原發病。 對于肺動靜脈畸形和支氣管動脈-肺動脈瘺等畸形所致大咯血，介入栓塞僅作為緊急止血處理，出血停止后還應行外科手術治療。