單側(cè)翼內(nèi)外肌群創(chuàng)傷性骨化肌炎1例報道

鐘 陽，滿 城，鄭德鑫，羅祥友，蔣 練

(遵義醫(yī)科大學(xué)附屬口腔醫(yī)院口腔頜面外科，貴州遵義 563000)

創(chuàng)傷性骨化肌炎(myositis ossificans traumatica，MOT)是一種少見的非腫瘤性疾病，多由創(chuàng)傷導(dǎo)致肌肉或軟組織內(nèi)出現(xiàn)異位成骨[1]。頜面部MOT多表現(xiàn)為嚴(yán)重的功能障礙，如張口受限、肌肉麻木、疼痛等。國內(nèi)近20年來僅報道1例累及咀嚼肌的MOT[2]，目前尚無累及多個咀嚼肌的病例報道。本文總結(jié)1例同時累及左側(cè)翼內(nèi)肌、翼外肌MOT診療情況，現(xiàn)報道如下。

1 臨床資料

患者，男，34歲，因“咬硬物后漸進(jìn)性張口受限2個月”入院?；颊?個月前用左側(cè)后牙咬核桃后立即出現(xiàn)同側(cè)及顳下頜關(guān)節(jié)區(qū)腫痛伴漸進(jìn)性的張口受限，后就診于本院頜面外科門診，以“關(guān)節(jié)強直待排”收治入院。否認(rèn)全身系統(tǒng)性疾病，否認(rèn)拔牙、手術(shù)史，否認(rèn)家族遺傳病史。專科檢查：頜面部外形對稱，重度張口受限，張口度僅0.5 cm，咬合關(guān)系正常(圖1)，左側(cè)顳下頜關(guān)節(jié)區(qū)輕壓痛，雙側(cè)髁突活動度消失，下頜前伸和側(cè)方運動消失，面部及口內(nèi)黏膜未見瘢痕，牙體未見明顯異常。影像學(xué)檢查：錐形束CT(CBCT)見左側(cè)髁狀突頸內(nèi)側(cè)及升至內(nèi)側(cè)至左側(cè)翼外板軟組織條索狀高密度影，左側(cè)髁突頸部內(nèi)側(cè)骨樣高密度影較明顯，提示左翼外肌及翼內(nèi)肌異位骨化改變，見圖2。初步診斷：左側(cè)翼內(nèi)、外肌異位骨化。

A：開口度約0.5 cm；B：咬合關(guān)系正常。

A：水平位；B：矢狀位；C：冠狀位；箭頭：病變處。

患者于全身麻醉下行左側(cè)翼內(nèi)肌、翼外肌異位骨化探查切除術(shù)。手術(shù)設(shè)計下頜下緣及耳屏前兩處切口，微動力系統(tǒng)輔助下切除骨化的肌塊，修整髁突及下頜升支內(nèi)側(cè)面。取左側(cè)頰脂墊移植于術(shù)區(qū)，使下頜骨升支與翼外板之間維持3 mm的間隔，術(shù)中患者被動張口度達(dá)到3.6 cm。術(shù)后病理及診斷：送檢物為增生、玻璃的纖維結(jié)締組織、軟骨及骨組織，另見橫紋肌纖維化伴慢性炎細(xì)胞浸潤，符合異位骨化。術(shù)后診斷為左側(cè)翼內(nèi)肌、翼外肌MOT，見圖3。

隨訪：術(shù)后3個月患者被動張口度約2.0 cm，咬合關(guān)系正常；術(shù)后6個月主動張口度僅0.4 cm。術(shù)后7 d復(fù)查CBCT示骨化肌塊基本切除，術(shù)后6個月CBCT示原手術(shù)區(qū)域的骨塊再次復(fù)發(fā)，范圍擴(kuò)大，見圖4。

A：切口設(shè)計；B：術(shù)中被動張口度；C：術(shù)后病理結(jié)果(蘇木素-伊紅染色，×100)。

A：術(shù)后3個月被動張口度約2.0 cm；B：術(shù)后6個月主動張口度約0.4 cm；C：術(shù)后7 d冠狀位CBCT；D：術(shù)后6個月冠狀位CBCT；箭頭：病變處。

2 討 論

MOT又稱外傷性骨化性肌炎、局限性骨化性肌炎，其特征是在急性或慢性創(chuàng)傷、燒傷或外科手術(shù)后肌肉和其他軟組織異位鈣化，是一種獲得性的異位骨化疾病[3]。筆者查閱相關(guān)文獻(xiàn)，發(fā)現(xiàn)從2000年至今共報道6例同時累及翼內(nèi)肌、翼外肌MOT的病例[4-9]，且國內(nèi)無此類報道。

MOT發(fā)病機(jī)制尚不完全清楚，目前最被接受的是CAREY在1924年提出的4個假設(shè)：(1)外傷使骨碎片移位進(jìn)入軟組織內(nèi)，引發(fā)骨增生形成；(2)骨膜碎片向鄰近軟組織轉(zhuǎn)移致使骨祖細(xì)胞增殖，引發(fā)骨增生形成；(3)外傷后骨膜穿孔致骨膜下骨祖細(xì)胞向周圍軟組織遷移，繼發(fā)骨增生形成；(4)創(chuàng)傷使骨碎片溶解并釋放出骨形態(tài)蛋白，骨形態(tài)蛋白化生后對軟組織骨化產(chǎn)生影響。

影像學(xué)資料對術(shù)前診斷起了非常重要的輔助作用。BOFFANO等[10]總結(jié)了16例MOT病例的CT影像學(xué)特點，其特征表現(xiàn)為一種骨化的高密度團(tuán)塊，呈帶狀，病損邊界清晰，且病變從中心到周圍密度增高。

MOT的非手術(shù)治療包括物理治療、藥物治療(如非甾體抗炎藥、雙膦酸鹽、鎂劑等)和低劑量放射治療[11]。其中吲哚美辛作為代表的藥物治療已經(jīng)廣泛應(yīng)用于臨床，通常口服單日劑量為75 mg，每天2～3次，持續(xù)3～6周，若患者臨床癥狀無改善，則考慮外科手術(shù)治療[12]。而外科手術(shù)(骨化肌肉的切除術(shù))是目前公認(rèn)的根治方法，該例患者術(shù)前CBCT顯示病變?yōu)榻M織發(fā)育良好、邊界清楚的高密度腫塊，有清晰的帶狀骨化結(jié)構(gòu)，這表明骨化組織趨于成熟，而患者也急于改善張口度，恢復(fù)正常生活，因此，直接采取了手術(shù)治療。但MOT術(shù)后有復(fù)發(fā)的可能，關(guān)于其復(fù)發(fā)的機(jī)制尚不明確，有學(xué)者建議用頰脂墊作為下頜升支內(nèi)側(cè)表面與翼板之間的中間材料，目的是防止術(shù)區(qū)血腫或塌陷，避免復(fù)發(fā)[13]。還有學(xué)者認(rèn)為在確診后給予6～12個月觀察期，待骨塊完全成熟后切除可預(yù)防復(fù)發(fā)[14]。對于該復(fù)發(fā)病例，筆者建議定期復(fù)查，待病變不進(jìn)展時再次行手術(shù)治療。

綜上所述，頜面部MOT的研究尚缺乏統(tǒng)一的臨床指導(dǎo)意見，因此，有關(guān)MOT治療方案的選擇應(yīng)該更加謹(jǐn)慎，需要更多的病例研究來為臨床的治療提供依據(jù)，同時需繼續(xù)完善有關(guān)復(fù)發(fā)的長期隨訪數(shù)據(jù)。