余霞,王海燕,陳劍威,姚賢兒,胡妙君,鮑莉芳
隨著圍生醫(yī)學(xué)技術(shù)的不斷發(fā)展,高危兒的救治手段不斷提升,其存活率顯著升高,因此臨床對(duì)患兒后續(xù)的神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育也越來越關(guān)注[1]。高危兒發(fā)生運(yùn)動(dòng)、認(rèn)知功能障礙或者發(fā)育落后的風(fēng)險(xiǎn)較正常兒較高,嚴(yán)重影響患兒生活質(zhì)量。全身運(yùn)動(dòng)質(zhì)量評(píng)估(GMs)可對(duì)腦癱等神經(jīng)學(xué)發(fā)育障礙可做出可靠的早期預(yù)測(cè)[2]。基于此,本文針對(duì)高危兒,行GMs并結(jié)合Peabody運(yùn)動(dòng)發(fā)育量表(PDMS-2)、Gesell發(fā)育量表觀察其運(yùn)動(dòng)神經(jīng)發(fā)育結(jié)局,探討GMs在高危兒神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育中的評(píng)估效果,現(xiàn)報(bào)道如下。
1.1 一般資料 選擇2019年4月至2020年10月于浙江省舟山市婦女兒童醫(yī)院兒保科高危兒專科體檢的高危兒147例。其中男85例,女62例;早產(chǎn)兒130例,足月兒17例;胎齡28~40周,平均(34±2.45)周;出生體質(zhì)量1 000~3 520 g,平均(2 235±36.20)g。其他一般資料見表1。納入標(biāo)準(zhǔn):(1)符合高危因素的高危兒;(2)臨床病歷資料完整;(3)扭動(dòng)階段或不安階段至少接受1次GMs質(zhì)量評(píng)估;(4)有明確的6、12月齡的Peabody、Gesell發(fā)育評(píng)估隨訪結(jié)局。排除標(biāo)準(zhǔn):(1)存在明確的先天性遺傳代謝性疾病;(2)存在明確視覺障礙的患兒;(3)孕母末次月經(jīng)日期不明確者;(4)臨床資料不全者。本文符合《世界醫(yī)學(xué)協(xié)會(huì)赫爾辛基宣言》相關(guān)要求,家長(zhǎng)均知情同意。

表1 一般資料
1.2 方法
1.2.1 GMs選擇專門的GMs拍攝評(píng)估室,分內(nèi)外兩個(gè)獨(dú)立空間,拍攝室光線柔和、不刺眼,基本維持室溫在25℃,將高清攝像機(jī)固定在定位床中間靠墻位置,攝像機(jī)放置高度距離地面1.5 m,距離墻體約20 cm,傾斜45°。
嬰兒穿標(biāo)準(zhǔn)拍攝服,暴露四肢關(guān)節(jié)仰臥于拍攝床中,在清醒安靜狀態(tài)下拍攝記錄嬰兒整個(gè)身體軀干及四肢的運(yùn)動(dòng)及其頭面部表情變化,嬰兒情緒要好,盡量避免打嗝、哭鬧、吐奶、驚嚇、外在環(huán)境刺激及家人引逗等情況。拍攝時(shí)間5~10 min。拍攝結(jié)束后做好相關(guān)體格檢查:測(cè)量頭圍及四肢肌張力情況并記錄。
評(píng)估人員均需獲得歐洲GM Trust培訓(xùn)課程合格證書,進(jìn)行評(píng)估時(shí)先關(guān)閉聽覺信號(hào)后播放GMs評(píng)估錄像,采用視覺Gestalt知覺評(píng)估。扭動(dòng)階段評(píng)判標(biāo)準(zhǔn):正常扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)即為N,可疑為PR(單調(diào)性全身運(yùn)動(dòng)),異常為CS(痙攣-同步性)、Ch(混亂性全身運(yùn)動(dòng))。不安運(yùn)動(dòng)階段評(píng)判標(biāo)準(zhǔn):正常即為NF(正常不安運(yùn)動(dòng)),可疑即為F+-(偶發(fā)性不安運(yùn)動(dòng)),異常即為F-(不安運(yùn)動(dòng)缺乏)。結(jié)果評(píng)定納入原則:有多次GMs記錄時(shí)以48周后最后一次評(píng)估結(jié)果為基準(zhǔn),僅一次GMs評(píng)估時(shí)則直接以此為基準(zhǔn)[3]。
1.2.2 神經(jīng)發(fā)育結(jié)果判定 使用PDMS-2[4]、Gesell發(fā)育量表[5]作為高危兒的神經(jīng)發(fā)育結(jié)果評(píng)估的金標(biāo)準(zhǔn)。
PDMS-2主要包括粗大運(yùn)動(dòng)和精細(xì)運(yùn)動(dòng),通過把不同分測(cè)試的標(biāo)準(zhǔn)分相加在進(jìn)行轉(zhuǎn)換分別得出粗大發(fā)育商(GMQ)、精細(xì)運(yùn)動(dòng)商(FMQ)及總體運(yùn)動(dòng)發(fā)育商(TMQ)。評(píng)價(jià)標(biāo)準(zhǔn):總發(fā)育商的均值是100,標(biāo)準(zhǔn)差是15,結(jié)果分為正常(≥86分)、邊緣(86~70分)、發(fā)育落后(<70分)。Gesell發(fā)育量表將小兒在適應(yīng)性、粗大運(yùn)動(dòng)、精細(xì)運(yùn)動(dòng)、言語和個(gè)人社交的表現(xiàn)評(píng)分與正常兒童的發(fā)展順序?qū)φ眨煞謩e得到每一領(lǐng)域的發(fā)育年齡(DA),并可進(jìn)一步得到每一領(lǐng)域的發(fā)育商數(shù)(DQ):DQ=DA/CA×100,正常>85,邊緣狀態(tài)76≤DQ≤85,發(fā)育落后DQ≤75。
1.3 統(tǒng)計(jì)方法 采用SPSS 23.0進(jìn)行相關(guān)統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。計(jì)量資料以均值±標(biāo)準(zhǔn)差表示,采用t檢驗(yàn);計(jì)數(shù)資料采用2檢驗(yàn);計(jì)算GMS量表對(duì)所有高危兒神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育預(yù)測(cè)結(jié)局的敏感性、特異度、陽性預(yù)測(cè)值和陰性預(yù)測(cè)值,對(duì)高危兒GMs評(píng)估結(jié)果和神經(jīng)發(fā)育情況行Kappa檢驗(yàn)。Kappa值的判斷標(biāo)準(zhǔn)為:Kappa<0.40說明一致性較差;Kappa為0.40~0.75說明一致性一般,Kappa≥0.75說明一致性較好。P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。
2.1 GMs結(jié)果 63例隨訪到6月齡,PDMS-2檢測(cè)發(fā)現(xiàn)運(yùn)動(dòng)發(fā)育遲緩1例(1.58%),運(yùn)動(dòng)發(fā)育邊緣狀態(tài)13例(20.54%),運(yùn)動(dòng)發(fā)育正常49例(77.42%)。GMs質(zhì)量評(píng)估結(jié)果與PDMS-2一致性分析Kappa值為0.768,見表2。

表2 GMs與PDMS-2運(yùn)動(dòng)神經(jīng)發(fā)育情況比較 例
另84例隨訪到12月齡,Gesell評(píng)定檢測(cè)運(yùn)動(dòng)發(fā)育遲緩2例(2.38%),運(yùn)動(dòng)發(fā)育邊緣18例(21.42%),運(yùn)動(dòng)發(fā)育正常64例(76.19%)。GMs與Gesell運(yùn)動(dòng)神經(jīng)發(fā)育一致性分析Kappa值為0.789。PDMS-2檢測(cè)中的1例運(yùn)動(dòng)發(fā)育遲緩和Gesell檢測(cè)中運(yùn)動(dòng)發(fā)育遲緩的2例正是GMs不安運(yùn)動(dòng)階段結(jié)果中的不安運(yùn)動(dòng)缺乏3例。見表3。

表3 GMs與Gesell運(yùn)動(dòng)神經(jīng)發(fā)育情況 例
2.2 GMS扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段異常的預(yù)測(cè)效度 109例行扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段觀察,37例評(píng)估為PR,最終運(yùn)動(dòng)神經(jīng)發(fā)育結(jié)局顯示1例運(yùn)動(dòng)發(fā)育嚴(yán)重落后,12例臨界邊緣狀態(tài),24例最終神經(jīng)學(xué)發(fā)育正常。GMS扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段評(píng)估對(duì)神經(jīng)發(fā)育異常的預(yù)測(cè)效度為:敏感性為68.42%(13/19),特異性為73.33%(66/90),陽性預(yù)測(cè)值為35.14%(13/37),陰性預(yù)測(cè)值為91.67%(66/72),見表4。

表4 扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段GMs量表與神經(jīng)生物學(xué)結(jié)局的評(píng)估結(jié)果 例
2.3 GMS不安運(yùn)動(dòng)階段異常的預(yù)測(cè)效度 74例行不安運(yùn)動(dòng)階段觀察,其中3例F-,其中1例由扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)中的PR轉(zhuǎn)歸為F-,3例最終運(yùn)動(dòng)神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局顯示運(yùn)動(dòng)發(fā)育嚴(yán)重落后,22例評(píng)估偶發(fā)性不安運(yùn)動(dòng)(F+-)。最終運(yùn)動(dòng)神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局23例為臨界邊緣狀態(tài),51例為正常運(yùn)動(dòng)神經(jīng)學(xué)發(fā)育結(jié)局。GMS不安運(yùn)動(dòng)階段評(píng)估對(duì)神經(jīng)發(fā)育異常的預(yù)測(cè)效度為:敏感性為65.22%(15/23),特異性為80.39%(41/51),陽性預(yù)測(cè)值為60.00%(15/25),陰性預(yù)測(cè)值為83.67%(41/49),見表5。GMs量表扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段評(píng)估特異性和陽性預(yù)測(cè)值均低于不安運(yùn)動(dòng)階段評(píng)估預(yù)測(cè)值(2=6.753、9.261,均P<0.05)。

表5 不安運(yùn)動(dòng)階段GMs量表與神經(jīng)生物學(xué)結(jié)局的評(píng)估結(jié)果例
3.1 高危兒神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育隨訪意義高危兒神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育隨訪主要依賴于評(píng)估工具,以評(píng)估工具結(jié)果為基礎(chǔ)有針對(duì)、有計(jì)劃地進(jìn)行隨訪跟蹤和干預(yù)是高危兒早期康復(fù)干預(yù)的重點(diǎn),以便于最大程度減少高危兒傷殘和死亡。目前國(guó)內(nèi)主要采用以下幾種評(píng)估方法進(jìn)行高危兒腦損傷的評(píng)估:神經(jīng)生理學(xué)評(píng)估(腦電圖等)、輔助技術(shù)性評(píng)估(頭顱B超、CT、MRI等腦影像學(xué)檢查)、神經(jīng)行為學(xué)評(píng)估、新生兒20項(xiàng)行為神經(jīng)檢查、0~1歲52項(xiàng)神經(jīng)行為檢查及GMs評(píng)估等。傳統(tǒng)的神經(jīng)學(xué)檢查方法操作復(fù)雜,嬰兒的配合程度差,檢查結(jié)果不準(zhǔn)確或不能測(cè)出,往往只能對(duì)急性期狀態(tài)進(jìn)行評(píng)估;新生兒20項(xiàng)行為神經(jīng)檢查主要應(yīng)用于新生兒期的檢測(cè),較少用于嬰兒神經(jīng)發(fā)育的評(píng)判及預(yù)測(cè)腦癱(CP)結(jié)局[6];0~1歲52項(xiàng)神經(jīng)運(yùn)動(dòng)檢查主要用于檢查肌張力和嬰幼兒大運(yùn)動(dòng),全面的評(píng)估大腦的功能和發(fā)育狀況預(yù)測(cè)性不足[7]。GMs質(zhì)量評(píng)估方法主要用于兒童神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育障礙性疾病的早期診斷,不僅簡(jiǎn)單有效且準(zhǔn)確度高[8]。
3.2 GMs與神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育結(jié)局預(yù)測(cè)價(jià)值的一致性 本研究發(fā)現(xiàn),GMs質(zhì)量評(píng)估結(jié)果與PDMS-2運(yùn)動(dòng)神經(jīng)發(fā)育一致性分析Kappa值為0.768,與Gesell運(yùn)動(dòng)神經(jīng)發(fā)育一致性分析Kappa值為0.789。究其原因,GMs質(zhì)量評(píng)估技術(shù)操作簡(jiǎn)單且無創(chuàng),能夠同時(shí)對(duì)神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育和損傷情況進(jìn)行早期預(yù)測(cè),已被證實(shí)可在高危兒神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育中取得較好的預(yù)測(cè)功能[9-11]。羅翠儀等[12]對(duì)103例早產(chǎn)腦損傷高危兒研究發(fā)現(xiàn),在糾正胎齡1月時(shí)給予GMs質(zhì)量評(píng)估后69例評(píng)估異常,而其中42例發(fā)育結(jié)局為發(fā)育正常,25例運(yùn)動(dòng)發(fā)育遲緩,2例腦癱,且具有較高的預(yù)測(cè)特異性。而魏文新等[13]研究發(fā)現(xiàn),196例高危兒中GMs扭動(dòng)階段整體42例評(píng)估正常,154例評(píng)估異常。而評(píng)估異常的154例高危兒中,運(yùn)動(dòng)發(fā)育遲緩17例,腦癱4例,說明其具有較高的特異度、敏感度和陰性預(yù)測(cè)值。上述結(jié)果表明,扭動(dòng)階段和不安階段的GMs質(zhì)量評(píng)估結(jié)果與PDMS-2、Gesell發(fā)育量表均具有較高的一致性,對(duì)于高危兒的神經(jīng)發(fā)育具有潛在預(yù)測(cè)價(jià)值,與本文結(jié)果相符。
本研究還發(fā)現(xiàn),GMS量表扭動(dòng)運(yùn)動(dòng)階段評(píng)估特異性和陽性預(yù)測(cè)值均顯著低于不安運(yùn)動(dòng)階段評(píng)估。張靜等[14]研究顯示,GMs評(píng)估對(duì)神經(jīng)發(fā)育異常的預(yù)測(cè)效度為:扭動(dòng)階段敏感性73.27%,特異性55.93%,陽性預(yù)測(cè)值74.00%,陰性預(yù)測(cè)值55.00%;不安階段敏感性16.83%,特異性100.00%,陽性預(yù)測(cè)值100.00%,陰性預(yù)測(cè)值41.26%。與本研究結(jié)論相符。
3.3 舟山地區(qū)高危兒神經(jīng)運(yùn)動(dòng)發(fā)育隨訪現(xiàn)狀與挑戰(zhàn) 浙江省舟山市是海島城市,有兩區(qū)兩縣,每年約有7000名新生兒出生,近400例為早產(chǎn)兒(5%~6%),加上其他各種新生兒期高危因素,每年新增高危兒800多例。因?yàn)槿狈Τ缙谠u(píng)估技術(shù),不能早期準(zhǔn)確發(fā)現(xiàn)神經(jīng)發(fā)育異常或有效預(yù)測(cè)高危兒的神經(jīng)發(fā)育結(jié)局,導(dǎo)致部分高危兒過度診斷、過度干預(yù)、增加家庭的焦慮和緊張;另一方面,因?yàn)椴荒茉缙诿鞔_異常,部分家長(zhǎng)就不夠重視、依從性差、未能實(shí)施早期干預(yù);且由于特殊的海島性質(zhì),交通不便等限制,高危兒發(fā)育障礙性疾病的早期診斷和干預(yù)康復(fù)更是困難。尋求適合舟山地區(qū)開展的高危兒隨訪管理模式一直是我們探索的方向。