親子合作式音樂療法對孤獨癥譜系障礙兒童及其母親影響的前瞻性隨機對照研究

何迎霜 劉桂華,2 張鈺紅 謝娜妹 林錦玲 胡蓉芳

（1.福建醫科大學護理學院，福建福州 350001；2.福建省婦幼保健院兒童保健中心/福建醫科大學教學醫院，福建福州 350001）

孤獨癥譜系障礙（autism spectrum disorder，ASD）是一種兒童神經系統發育障礙性疾病，其典型特征是社會功能障礙、交流障礙等，且伴隨一系列的精神心理問題，如注意缺陷多動障礙和睡眠障礙等，可持續終身［1-3］。近年來，該病發病率日益增高， 全球患病率約7.6‰， 國內為1.018‰［4-5］。我國第二次全國殘疾人抽樣調查發現，2～3 歲和4～6 歲的精神殘疾患兒中，ASD 患兒分別占了22.1%和22.4%［6］。目前ASD尚無治愈方法，應用行為分析法（applied behavior analysis，ABA）、結構化教育訓練等方法已證實可促進ASD患兒的康復，但相關癥狀仍然會持續終身，給家屬（尤其母親）帶來巨大的心理壓力和思想負擔［7-11］。而音樂療法作為迄今較為成熟的兒童心理治療手段之一，已廣泛應用于改善青少年心理健康［12-14］，它以藝術為媒介，促進ASD 患兒情緒表達和建立親子依戀關系，有效改善患兒社會性發展能力［15］。Pasiali 等［16］使用兒童日常注意力量表評估音樂療法對ASD 青少年不同注意力成分的影響，發現接受音樂治療的ASD 青少年在選擇性和分散性注意力方面的表現優于基線水平。Kim等［17］觀察到音樂治療對ASD患兒聯合注意和親社會行為有積極影響。

目前，奧爾夫音樂教育體系是當今世界最著名的音樂教育體系之一［18］，主張結合音樂、舞蹈、動作、語言，使患兒主動參與到音樂活動中，幫助ASD 兒童提高交流能力［19］。另外，莫扎特效應（聽莫扎特音樂可提高智力）在音樂治療中具有重要作用［20-21］。它源自美國加州大學歐文分校的Frances H. Rauscher 和Gordon L. Shaw 博 士 的 一 項試驗研究［22］，該試驗將36 名大學生分3 組，分別為聆聽莫扎特作品《D 大調雙鋼琴協奏曲K.448》（第一組），聆聽放松指令（第二組），保持靜默（第三組），3 組均保持10 min，繼而讓他們完成3項空間推理任務。在試驗結束后用斯坦福-比奈智力量表測試，發現第一組大學生的智商比未聆聽莫扎特音樂的學生高8～9分，并可持續10～15 min。然而，國內尚未發現以奧爾夫音樂療法結合莫扎特效應作為ASD 患兒干預手段的報道，且鮮有對患兒母親的干預研究，因此，探討莫扎特效應結合奧爾夫音樂療法對ASD 患兒及其母親的影響具有重要的現實意義。此外，國內外音樂療法的相關研究大多聚焦于該療法對ASD 患兒的療效，現有的音樂療法模式大多為治療師-患兒模式，但已有相關研究［23］表明良好的親子互動關系是ASD兒童發展社交的基礎，患兒家長參與到音樂治療中對患兒的身心發育具有諸多優勢。本研究旨在以奧爾夫音樂療法結合莫扎特效應作為干預手段，探討親子合作式音樂療法對ASD 患兒的療效，以及對患兒母親的影響，為ASD 患兒康復和父母心理干預提供參考依據。

1 資料與方法

1.1 研究對象

根據預試驗結果，使用PASS 15軟件計算樣本量［24-26］，并考慮20%的失訪率，計算校正樣本量每組為44 對親子，共88 對。通過隨機數字網（http://tools.medsci.cn/rand）產生88 個隨機數字，將該序列從小到大排序。預先通過拋硬幣法決定排序前44 個隨機數字對應為音樂療法組，排序后44 個隨機數字對應為ABA 組。將產生的隨機分配方案放入按順序編碼、密封、不透光的信封交由不參與研究的第三方保管。當干預者確定研究對象的合格性后，第三方按順序拆開信封并將研究對象分配至相應的組別。

因研究對象參與度較高，故經課題組討論決定擴大樣本量，根據預先招募報名人數，增加24對，操作方法同上。故共納入2021年1～10月在福建省福州市康語學校和福建省婦幼保健院訓練的112例ASD患兒及其母親作為研究對象，其中12例中途退出，包括音樂療法組6例，ABA組6例，最終100對親子完成全程研究（每組各50對），包括學校60對，醫院40對。本研究已在中國臨床試驗注冊中心（http://www.chictr.org.cn/index.aspx）注冊（注冊號：ChiCTR2100048261），且已獲得福州市康語學校和福建省婦幼保健院倫理委員會批準（2017-105）。

納入標準：（1）符合精神障礙診斷與統計手冊 第5 版［27］（Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorder-V，DSM-V）中ASD 診斷標準的兒童；（2）患兒具有正常視力和聽力；（3）患兒年齡2～14 歲；（4）母親為主要照護者；（5）患兒父母具有語言交流能力。

排除標準：（1）患兒經確診為唐氏綜合征、腦性癱瘓、嚴重腦損傷、癲癇、精神分裂癥、雙相情感障礙和抑郁癥等；（2）患兒父母具有精神疾病史；（3） 患兒父母無法參與全程研究；（4）患兒合并其他急慢性軀體性疾病、遺傳性疾病和視/聽覺損害等；（5）患兒及其家長正在參加或者近30 d內參加過相關試驗研究項目。

所有母親均簽署知情同意書，干預前后評估階段對評估者設盲。2 組研究對象基本資料比較，差異無統計學意義（P＞0.05），見表1。

表1 2組研究對象的基本資料

表1 （續）

1.2 干預方法

1.2.1 ABA 組ABA 組采用ABA，不做任何形式的音樂干預，形成空白對照。干預劑量為20 h/周，共8 周（包含融合教育干預，5 h/周，共8周）；實施者為取得行為分析師資質的特殊訓練教師，均具備5年及以上的工作經驗。

干預內容如下：（1）結合評估結果制訂個體化教育計劃目標：粗大運動、精細運動、語言的理解和表達、手眼協調及生活自理等。利用ASD兒童的視覺優勢，將視覺線索應用到各活動場所，強調學習環境及訓練任務的結構化，安排ASD 兒童每日所進行的活動及活動的先后次序。（2）融合教育：邀請與ASD 兒童同齡或者稍大的兒童、言語交流能力稍強的兒童參與到ASD兒童訓練中；通過每周播放動畫影片，讓其他患兒（如交流障礙輕的兒童）與ASD 兒童進行融合，在同一環境條件下看電影，鼓勵其他患兒積極表達情感。

1.2.2 音樂療法組音樂療法組采取線上線下相結合的干預形式，在ABA 組的基礎上加用親子合作式音樂療法（莫扎特音樂與奧爾夫音樂活動）。其中ABA干預劑量為19 h/周，親子合作式音樂療法1 h/周，共8周。

線上音樂均為莫扎特樂曲，包括《D大調雙鋼琴協奏曲K.448》前三樂章、《小星星變奏曲》、《C大調奏鳴曲K.545》，利用微信/喜馬拉雅軟件發布，干預劑量為每周1次，5～10 min/次，共8周。要求患兒母親與患兒在日常家庭活動中將樂曲用作背景音樂。

線下為5～10 對親子共同參與的奧爾夫音樂活動。干預劑量為每周1 次，1 h/次，共8 周（由前期預試驗和專家組審議決定）。干預過程：（1）《你好歌》：研究者尤克里里彈唱奧爾夫音樂《你好歌》，以代表活動開啟。（2）《按摩游戲》：研究者以不同速度鋼琴演奏奧爾夫音樂《閃爍的小星》，患兒母親根據音樂的節奏按摩點壓孩子的手心、腳等身體部位。（3）《我們來一起拍拍》：各對親子圓圈入座，研究者鋼琴演奏奧爾夫音樂《幸福拍手歌》，將各類奧爾夫樂器陳列并讓其根據喜好挑選并跟隨樂曲各自演奏。（4）《走走停停》：研究者以任意鼓點敲擊非洲鼓，各對親子根據節奏任意走動，當聽到棒鈴聲時停止走動并和任意一對親子互相擁抱。（5）《找朋友》：各對親子站在治療室的任意位置，當研究者用鋼琴演奏《找朋友》時，各對親子跟隨節奏踏步任意更換位置并且加入動作。（6）《再見歌》：研究者尤克里里演奏奧爾夫音樂《再見歌》，要求各對親子之間互道“再見”，以代表活動結束。

1.3 研究工具

1.3.1 兒童孤獨癥評估量表兒童孤獨癥評估量表（Childhood Autism Rating Scale，CARS）［28-29］由Schopler 等編制，適用于2歲以上的兒童，共15個條目，采用Likert 4 級評分法，總分為30～36 分為輕度至中度孤獨癥，≥37分則為重度孤獨癥。本研究中，總量表的Cronbach'sα系數為0.802，重測信度為0.896。

1.3.2 兒童孤獨癥家長評定量表兒童孤獨癥家 長 評 定 量 表 （Autism Behavior Checklist，ABC）［30］是克魯格等在1978 年編制，1989 年北京醫科大學楊曉玲教授將其引進并修訂。該量表共57 個條目，包含5 個維度：感覺、社交、軀體運動、語言和生活自理，全量表最高分為158分，適用于2～14 歲的人群進行ASD 篩查。篩查界限分為53 分，診斷分為67 分以上。本研究中，總量表的Cronbach'sα系數為0.786，重測信度為0.932。

1.3.3 親職壓力簡表親職壓力簡表（Parenting Stress Index-Short Form，PSI-SF）［31］由Abidin 編制，2003 年臺灣學者翁毓秀對其進行漢化和修訂，包含親職愁苦、親子互動失調和困難兒童3 個維度，共36個條目。量表采用Likert 5級評分法，總分范圍為36～180分，90分為臨界值，大于90分表明父母親職壓力偏高。本研究中，總量表的Cronbach'sα系數為0.84，重測信度為0.836。

1.3.4 家庭關懷度指數量表家庭關懷度指數量 表（Family APGAR Index， APGAR）［32］由Smilkstein 教授編制，該量表共5 個條目，包括適應度、合作度、成熟度、情感度、親密度5 個維度。均采用3級評分，2分“經常這樣”，0分“幾乎很少”，分數越高即家庭功能越好。根據總分可將家庭功能劃為良好（7～10 分）、中度障礙（4～6分）、嚴重障礙（0～3分）3個水平。本研究中，總量表的Cronbach'sα系數為0.747，重測信度為0.656。

1.3.5 Herth 希望量表Herth 希望量表（Herth Hope Index，HHI）［33］由Herth編制，1999年被我國學者漢化。該量表共12 個條目，包含對現實與未來的積極態度、采取積極行動、對他人維持親密態度關系3個維度，按照回答反對或同意的程度依次記1～4分，以24分和36分為界分為低、中、高3個層次。本研究中，總量表的Cronbach'sα系數為0.821，重測信度為0.641。

1.4 統計學分析

使用SPSS 21.0 軟件進行統計學分析。符合正態分布的計量資料用均數±標準差（±s）表示，組間比較用兩樣本t檢驗，組內比較用配對樣本t檢驗；不符合正態分布的計量資料用中位數和四分位數間距［M（P25，P75）］表示，組間比較用Mann-WhitneyU秩和檢驗，組內比較用配對樣本Wilcoxon符號秩檢驗；計數資料使用例數和百分率（%）表示，組間比較用χ2檢驗或Fisher 確切概率法。有序分類資料則采用Mann-WhitneyU秩和檢驗。P＜0.05認為差異有統計學意義。

2 結果

2.1 2組患兒干預前后CARS量表、ABC量表及各維度得分的比較

干預前2 組患兒CARS 量表總分差異無統計學意義（P＞0.05），干預后音樂療法組CARS 量表總分低于ABA組（P＜0.05）。2組患兒干預后CARS量表總分較干預前均下降（P＜0.05）。見表2。

表2 2組患兒干預前后CARS量表總分比較 ［M（P25，P75），分］

干預前2組患兒ABC量表總分及各維度得分差異均無統計學意義（P＞0.05）。干預后，音樂療法組感覺維度、社交維度、軀體運動維度、語言維度及ABC量表總分均低于ABA組（P＜0.05）。音樂療法組患兒干預后各維度得分及ABC 量表總分較干預前均下降（P＜0.05）；ABA 組除語言維度外，其他維度得分及ABC 量表總分較干預前下降（P＜0.05）。見表3。

表3 2組患兒干預前后ABC量表總分及各維度得分比較 ［（±s）/M（P25，P75），分］

表3 2組患兒干預前后ABC量表總分及各維度得分比較 ［（±s）/M（P25，P75），分］

注：［ABA］應用行為分析法；［ABC］孤獨癥家長評定量表。

項目感覺維度ABA組音樂療法組Z值P值社交維度ABA組音樂療法組t值P值軀體運動維度ABA組音樂療法組Z值P值語言維度ABA組音樂療法組t值P值生活自理維度ABA組音樂療法組Z值P值ABC量表總分ABA組音樂療法組t值P值例數505050505050505050505050干預前13.00(12.00,14.00)13.50(10.00,15.25)-0.8660.38716.0±4.616.0±4.70.0430.96614.00(13.00,15.00)14.00(10.75,17.00)-0.2470.80521±521±6-0.0740.94216.00(13.00,19.00)15.00(13.00,18.25)-0.3770.70680±1480±18-0.1100.913干預后11.00(10.00,12.25)12.00(7.75,14.00)-2.1070.03514.4±4.113.5±5.22.3630.02012.00(11.00,13.00)12.00(8.00,14.00)-2.2750.02320±418±53.2400.00215.00(13.00,17.25)14.50(11.00,18.00)-1.0630.28873±1068±193.836＜0.001 t/Z值-5.339-5.2066.9228.074-5.932-5.0360.9937.946-3.618-5.4017.99615.808 P值＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.0010.326＜0.001＜0.0010.001＜0.001＜0.001

2.2 2組母親干預前后PSI-SF、APGAR、HHI量表總分及各維度得分比較

干預前2組母親的PSI-SF量表總分及其各維度得分差異均無統計學意義（P＞0.05）。干預后音樂療法組母親的親子互動失調維度得分和PSI-SF 量表總分均低于ABA 組（P＜0.05）。2 組母親干預后各維度得分及PSI-SF量表總分較干預前均下降（P＜0.05）。見表4。

表4 2組母親干預前后PSI-SF量表總分及其各維度得分的比較 ［（±s）/M（P25，P75），分］

表4 2組母親干預前后PSI-SF量表總分及其各維度得分的比較 ［（±s）/M（P25，P75），分］

注：［ABA］應用行為分析法；［PSI-SF］親職壓力簡表。

項目親職愁苦維度ABA組音樂療法組Z值P值親子互動失調維度ABA組音樂療法組t值P值困難兒童維度ABA組音樂療法組Z值P值PSI-SF量表總分ABA組音樂療法組Z值P值例數5050505050505050干預前33.00(31.00,35.00)35.00(26.50,40.00)-0.6630.50734.9±2.532.4±8.2-1.9950.05136.00(34.00,40.00)37.50(31.75,41.00)-0.0070.994104.00(99.75,109.25)102.00(85.00,118.00)-0.4100.681干預后31.00(29.00,33.00)29.00(22.00,37.00)-1.4250.15434.4±2.627.0±7.45.804＜0.00132.00(31.00,35.00)31.00(27.75,36.00)-0.0480.96196.50(92.75,103.00)86.50(71.50,103.50)-4.124＜0.001 t/Z值-6.142-4.4283.6746.373-5.292-5.695-5.978-6.159 P值＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001＜0.001

干預前2 組母親的APGAR 量表總分及其各維度得分差異均無統計學意義（P＞0.05）。干預后，音樂療法組母親的合作度和親密度得分，以及APGAR量表總分高于ABA組（P＜0.05）。音樂療法組干預后各維度得分及APGAR 量表總分較干預前上升（P＜0.05）；ABA 組干預后合作度、情感度得分，以及APGAR量表總分較干預前上升（P＜0.05）。見表5。

表5 （續）

表5 2組母親干預前后APGAR量表總分及其各維度得分的比較 ［M（P25，P75），分］

干預前2組母親的HHI量表總分及其各維度得分差異均無統計學意義（P＞0.05）。干預后，音樂療法組母親的各維度得分，以及HHI 量表總分均高于ABA 組（P＜0.05）。音樂療法組干預后各維度得分及親HHI 量表總分較干預前上升（P＜0.05），ABA 組干預后采取積極行動得分及HHI 量表總分較干預前下降（P＜0.05）。見表6。

表6 2組母親干預前后HHI量表總分及其各維度得分的比較 ［M（P25，P75），分］

3 討論

當前ASD 病因尚不明確，藥物治療可消除精神性癥狀，卻無法縮短病程，且缺乏治療核心癥狀的特效藥物，嚴重影響患者身心健康和生活質量［34］。近年來，ABA 被廣泛用于改善ASD 兒童的行為、情緒等問題，并逐漸成為主要干預方法之一［35-36］。而音樂療法則是集音樂學、醫學、心理學等多學科為一體的綜合性邊緣性交叉學科，運用音樂對ASD 兒童實施干預，可增強其參與社會活動的欲望，進而有利于改善患兒社交、情感等多方面技能障礙［15，37］。本研究中，音樂療法組在ABA的基礎上，加用線上線下相結合的音樂干預，以CARS量表和ABC量表作為評定患兒干預療效的結局指標，結果顯示CARS量表總分、ABC量表總分及其感覺維度、語言維度、社交維度、軀體運動維度得分均低于ABA 組，這提示在ABA 的基礎上加用音樂療法，可以更好地改善ASD 患兒的核心癥狀。我國學者周青蕊等［38］將108 例ASD 兒童隨機分為音樂療法組和常規康復組，音樂療法組進行1 次/d，30 min/次，5 d/周的6 個月音樂干預，結果發現干預后音樂療法組的CARS量表總分與常規康復組有明顯差異，與本研究結果一致，表明音樂療法對降低ASD 的疾病嚴重程度大有裨益；上述研究中ABC 量表總分和各維度評分與常規康復組亦有明顯差異，與本研究結果略有區別，可能與干預時長有關。

父母在ASD 兒童的康復訓練中扮演著重要角色，然而，照護ASD 患兒給絕大部分父母帶來負性的照護體驗，尤其是母親，在撫養ASD 兒童的過程中，常常承受著無比巨大的精神壓力［39-42］。而目前的干預性研究往往忽略了照護者的心理健康。本研究對ASD 患兒及其母親同時進行干預，結果發現在干預后音樂療法組母親的PSI-SF 量表總分及其親子互動失調維度得分均低于ABA 組，APGAR 量表總分及其合作度、親密度得分高于ABA 組，以及HHI 量表總分及其各維度得分均高于ABA 組。這提示ABA 聯合音樂療法，降低了母親的親職壓力水平，提升了其在家庭中的親密度與合作度，從而也提高了母親面對疾病和生活的希望水平。而ABA 組在干預中并未邀請母親共同參與，且無從考證干預周期中該組患兒是否發生家庭變故引發母親心理狀態發生一系列變化，因此可能導致該組母親在干預后HHⅠ量表的采取積極行動得分及總分較干預前下降。黃雪蓮［23］和Thompson等［43］皆以家庭為單位進行音樂干預，與本研究的干預方式相似，但尚未對患兒母親進行療效測評。因此，既往相關研究中針對該療法對其親屬的效用尚未可知。

相比起助教老師，患兒母親更為了解患兒情況。本研究中，患兒母親共同參與治療活動中，可及時安撫患兒情緒，使患兒更迅速地投入到團體音樂活動中來，在一定程度上增進患兒的安全感、舒適感、參與度，亦構建了一個多元的人際社交結構，使其獲得更多的社交機會與體驗。

綜上所述，在ABA 的基礎上，加用親子合作式音樂療法可進一步改善ASD 兒童的核心癥狀，且對減輕母親的親職壓力和提高希望水平方面有積極效用。但本研究干預過程中仍存在一些局限性，如受限于人力資源緊張與福州市疫情防控，未能在干預過程中進行效果測評；且結局指標多為主觀量表，難免在結局測評時存在偏倚。因此，在未來的研究中，可適當增加研究人員，延長隨訪時間，增加一定的客觀結局指標，以進一步探究干預過程中兒童的病情變化及親子合作式音樂療法的療效持續時間。

志謝：感謝福州市康語學校與福建省婦幼保健院為本研究提供的大力支持與協助。