心臟縱隔移位角用于預測肺部腫塊胎兒圍產期不良結局

德文潔，胡 蓉，周慧麗，曾倩倩

(新疆醫科大學第一附屬醫院婦產超聲診斷科 新疆超聲醫學重點實驗室，新疆 烏魯木齊 830011)

先天性囊性腺瘤樣畸形(congenital cystic adenomatoid malformation， CCAM)及支氣管肺隔離癥(bronchopulmonary sequestration， BPS)是胎兒肺部最常見的占位性病變，分別占胎兒肺部腫塊的76%～80%及12%～16%[1]。先天性肺部腫塊可能源于假腺泡期遺傳缺陷或局灶性梗阻使介質增多，導致支氣管形成異常和血液供應異常[2]。15%～55%胎兒肺部腫塊可在出生前自行消退，但較大者可壓迫周邊組織，引起縱隔移位、羊水過多及胎兒水腫等[3]，胎兒水腫在5%～10%胎兒預示其出生后死亡率增加[4]。CCAM體積比(CCAM volume ratio， CVR)又稱肺頭比[5]，是預測肺部腫塊胎兒發生水腫風險的有效指標，但目前少見針對肺部腫塊胎兒心臟縱隔移位角(cardiomediastinal shift angle， CMSA)與圍產期不良結局的相關性的研究。本研究觀察以肺部腫塊胎兒的CMSA預測其圍產期不良結局的價值。

1 資料與方法

1.1 研究對象 回顧性分析2013年1月—2020年12月52胎于新疆醫科大學第一附屬醫院經產前超聲檢查檢出肺部腫塊的胎兒，孕婦年齡18～40歲、平均(29.2±4.3)歲，孕周為20～39周、平均(26.19±4.67)周；孕婦于孕前、孕期均未接觸有毒、有害及放射性等物質，且無特殊不適。納入標準：①單胎妊娠；②胎兒出生后隨訪資料完整。排除標準：①胎兒合并先天性膈疝、嚴重心臟及胸廓發育異常、BPS累及腹腔；②終止妊娠；③嚴重妊娠并發癥。

1.2 儀器與方法 采用Samsung WS80A型/GE Logiq S8彩色多普勒超聲診斷儀，凸陣探頭，頻率2.5～5.0 MHz。囑孕婦仰臥，由2名具有5年以上產科診斷工作經驗的超聲醫師觀察腫塊回聲特點及有無合并畸形，并給出超聲診斷意見，意見不一致時經討論達成共識；對CCAM進行分型[6]：囊腫最大直徑>2.0 cm為Ⅰ型，0.5～2.0 cm為Ⅱ型，<0.5 cm呈實性高回聲為Ⅲ型；以至少2個體腔出現積液[1]為標準診斷胎兒水腫。基于首次診斷胎兒肺部腫塊的胸部標準四腔心切面測量CMSA[7]：于胎兒胸骨中點至椎體中心做一參考線，將胸腔分為左、右兩部分，正常時參考線與室間隔成45°、與房間隔原發隔頂端相交(圖1)；胎兒存在肺部腫塊時，參考線與心臟交角發生變化甚至不與心臟相交，需補充繪制一條索引線，使其與室間隔成45°并與房間隔原發隔頂端相交(圖2)，此時參考線與索引線之間的夾角即CMSA。測量胎兒腫塊最大長度、寬度及厚度，保證3個測量切面互相垂直，計算CVR：CVR=肺部腫塊長度×寬度×厚度×0.52/頭圍[8]，見圖3。每名醫師測量3次，計算其平均值作為結果。

1.3 臨床資料 記錄胎兒圍產期結局及出生后1個月隨訪記錄，包括所示患兒胸部CT檢查結果及存活情況等。以胎死宮內、出生后需要進入新生兒重癥監護病房(neonatal intensive care unit， NICU)或死亡為圍產期不良結局[5]，以其他為良好。

1.4 統計學分析 采用SPSS 25.0統計分析軟件。以±s表示服從或近似正態分布的計量資料，行獨立樣本t檢驗；以中位數(上下四分位數)表示不服從正態分布的計量資料，行Mann-WhitneyU檢驗；以頻數表示計數資料，行χ2檢驗。采用Spearman相關系數評價CMSA與CVR的相關性。繪制受試者工作特征(receiver operating characteristic， ROC)曲線，計算曲線下面積(area under the curve， AUC)，評價CMSA及CVR預測肺部腫塊胎兒轉歸的效能，并以DeLong檢驗進行比較。P<0.05為差異有統計學意義。

2 結果

本組52胎胎兒肺部腫塊超聲表現呈囊性、囊實性或實性等。共檢出37胎CCAM，包括Ⅰ型5胎、Ⅱ型10胎及Ⅲ型21胎，11胎BPS，2胎CCAM合并BPS，胸腔包裹性積液和縱隔囊腫各1胎。

52胎中，2胎合并其他畸形；5胎出現水腫；11例新生兒進入NICU，其中2例死亡；10胎產前Ⅲ型CCAM出生后肺部腫塊消失，見表1。

表1 52胎肺部腫塊胎兒超聲表現及轉歸

不良結局胎兒CMSA及CVR均大于結局良好者(P均<0.05)；不同轉歸胎兒的母體年齡、檢查孕周等差異均無統計學意義(P均>0.05)，見表2。水腫胎兒的CVR及CMSA均大于無水腫者[CMSA：46.00(29.35，49.50)°vs. 12.00(10.00，17.00)°，Z=-3.66，P=0.01；CVR：1.73(1.66，1.78)vs. 0.45(0.25，0.90)，Z=-3.56，P=0.01]。CMSA與CVR呈正相關(r=0.78，P<0.05)。

表2 孕婦基本資料及胎兒腫塊超聲指標比較

ROC曲線分析結果顯示， 以CMSA=19.55°、CVR=1.51預測胎兒不良結局的AUC分別為0.92(0.83，1.00)及0.99(0.97，1.00)，其敏感度分別為82.00%及100%，特異度分別為90.00%及95.00%，見圖4；二者預測效能差異無統計學意義(Z=1.54，P=0.13)。

既往研究[9]認為先天性肺部腫塊胎兒不良預后與高CVR、縱隔移位及胎兒水腫有關。本研究結果顯示，不良結局胎兒的CVR明顯高于結局良好者；5胎水腫，水腫胎兒的CVR明顯大于無水腫者；以CVR=1.51預測不良圍產期結局的敏感度為100%，特異度為95.00%。RUCHONNET-METRAILLER等[9]觀察來自多中心的89胎CCAM，結果顯示12例新生兒出現嚴重呼吸窘迫，CVR>0.84提示出生后將出現嚴重呼吸窘迫。本組CVR截斷值與該研究差異較大，可能與本組將圍產期不良結局列為觀察目標之一有關。

3 討論

胎兒肺部腫塊較大時，可壓迫食管致吞咽障礙以及羊水過多；壓迫肺臟可致其發育不良；壓迫縱隔使之向對側移位引起心臟及靜脈回流受阻可致胎兒出現水腫；以上種種均可在不同程度上影響圍產期結局。本研究發現胎兒肺部腫塊可致縱隔不同程度移位，不良結局胎兒CMSA明顯大于結局良好者，水腫胎兒的CMSA明顯大于無水腫者；CMSA預測圍產期不良結局的最佳截斷值為19.55°，以CMSA>19.55°判斷不良結局的敏感度為82.00%，特異度為90.00%。另一方面，VU等[10]未發現心縱隔移位與不良圍產期結局之間存在關聯，可能與該研究通過主觀判斷評估胎兒心臟縱隔移位有關。本研究相關性分析結果顯示，CMSA與CVR呈正相關；這意味著難以獲得CVR時，如因胎頭位置低而無法獲取用于測量頭圍的標準切面時，可通過測量CMSA客觀分析心臟縱隔移位程度，為評估預后提供依據。

CROMBLEHOLME等[11]認為Ⅰ型與Ⅲ型 CCAM腫物內部成分及生長速度有所不同：Ⅰ型內部成分主要為液體，生長速度快于Ⅲ型，不易消退，而Ⅲ型腫物在孕晚期或者出生后更易完全消退[12]。本組10胎產前超聲診斷的Ⅲ型CCAM出生后均已消失。田猛等[13]觀察18胎肺部畸形胎兒，包括CCAM Ⅱ型、Ⅲ型及BPS，出生后腫物均未消失，可能與觀察對象存在差異有關。本組2胎CCAM Ⅰ型出生后均死于肺部發育不良。目前國內外對不同類型CCAM胎兒預后的研究結果并不一致[14-15]，有待進一步觀察。

綜上所述，CMSA可用于預測肺部腫塊胎兒圍產期結局，其價值與CVR相當。但本組為回顧性研究，樣本量有限；針對CMSA的最佳截斷值有待開展大樣本量前瞻性研究進一步觀察。