強直性脊柱炎合并Andersson損害2例報告并文獻復習

王健合，王宏

(大連市中心醫院脊柱外科，遼寧 大連 116000)

強直性脊柱炎(ankylosing spondylitis，AS)是一種主要侵犯脊柱并累及骶髂關節和周圍關節的慢性進行性炎癥性疾病。AS在病變中晚期可并發Andersson損害(Andersson lesion，AL)，是一種破壞性的脊椎或椎間盤病變，多發生于脊柱T11～L1胸腰段，有文獻報道AS合并AL的發病率為1.5%～28%[1-4]。1937年由Andersson首次提出該病[4]，但由于缺乏發病機制、診斷標準等方面的共識，AL在其他文獻中還可稱為假關節病、應力性骨折、破壞性椎體損害、椎間盤炎、無菌性椎間盤炎等[5-7]。大連市中心醫院脊柱外科王宏教授曾收治2例AS合并AL患者，現報道如下。

1 臨床資料

1.1 病例一 44歲男性患者，于2020年4月24日主因“腰背部疼痛10余年，伴雙下肢無力2個月余”入院。患者于10年前無明顯誘因出現腰背部疼痛，活動后好轉，休息后加重，且夜間會有疼醒，起床活動后好轉，近期癥狀逐漸加重。1年前既往患有肺結核，經系統治療后好轉。患者2個月前自覺雙下肢麻木、無力，為求進一步治療收住我院。

入院查體：胸腰段椎體棘突間壓痛、叩擊痛明顯，腰椎各向活動度受限；雙下肢肌力減弱，左側股四頭肌肌力Ⅲ級，右側股四頭肌肌力Ⅳ級，雙下肢L1神經支配區以下感覺明顯減退，枕臂試驗陽性，Schober試驗移動距離3 cm，Patrick試驗弱陽性。實驗室檢查結核桿菌感染T細胞斑點試驗(TB-spot)陰性，人類白細胞抗原B27(HLA-B27)陽性。影像學正側位X線檢查：胸椎側彎，下位胸椎見致密影，間隙增加，胸椎間隙略狹窄，椎體附件密度增高(見圖1)。CT檢查：胸腰段改變符合強直性脊柱炎改變；T9～L1椎體骨質、椎間隙及周圍軟組織改變，結合臨床排除結核可能(見圖2)。MRI平掃和增強：T10～L1椎體局部骨質破壞，增強后T10～L1椎體骨質異常信號并周圍軟組織不均勻強化，考慮結核改變(見圖3)。擬診斷為“強直性脊柱炎，胸椎結核？”。

圖1 術前X線片示胸椎側彎，下位胸椎間隙增加，胸椎間隙略狹窄 圖2 術前CT示胸腰段改變符合強直性脊柱炎改變 圖3 術前MRI示T10～L1局部骨質破壞，周圍軟組織腫脹

入院后給予止疼、營養神經等藥物對癥治療。治療期間持續監測患者血常規、血生化，發現其中性粒細胞和白細胞數逐漸升高，白蛋白和總蛋白含量下降，紅細胞、血紅蛋白減少。考慮到患者胸腰椎強直性脊柱炎病變，有結核病史，且患者癥狀加重，雙下肢無力，保守治療無效，遂于2020年5月7日全麻下行后入路椎弓根螺釘內固定+側前方入路胸椎病灶清除術+取髂植骨融合術。術中見瘢痕組織，未見膿腫形成、明顯死骨和炎性肉芽組織。病理結果：見壞死組織、死骨、軟骨及骨組織，軟骨大部分退變并梗死，周圍見肉芽組織，少許淋巴細胞浸潤。結合臨床表現及病理結果確診為“強直性脊柱炎合并Andersson損害”(見圖4)。術后患者腰背部疼痛緩解明顯，雙下肢麻木均逐漸緩解。術后復查CT及X線片示內固定位置良好，固定牢靠(見圖5)。術后4周復查，癥狀好轉，各項感染指標均正常。出院后隨訪至今，疼痛明顯緩解，治療效果顯著，生活質量明顯提高。

圖4 病理結果為AS合并AL 圖5 術后第2天CT及X線片示胸腰椎改變，內固定位置良好，固定牢靠

1.2 病例二 67歲女性患者，于2020年7月23日因“背部疼痛1個月加重10 d”入院。患者20年前無明顯誘因下出現腰背部間斷性疼痛，疼痛較隱匿，活動后緩解，休息時加重。1個月前于家中不慎扭傷出現腰背部疼痛，尤以變換體位時加重，于外院就診，診斷為“胸椎骨折”，行封閉治療后癥狀緩解。入院前10 d癥狀復發。既往左側乳腺癌病史15年，右肺轉移癌10年，行姑息性化療，癥狀穩定。患者因T11、T12、L1椎體壓縮性骨折行椎體經皮后凸成形術2年，癥狀穩定。

入院查體：脊柱生理曲度變直，腰背部壓痛叩擊痛，胸腰段椎體棘突間壓痛、叩擊痛明顯，腰椎各向活動度受限；雙下肢肌力減弱，左右兩側股四頭肌肌力Ⅳ級，雙下肢感覺正常，枕臂試驗陽性，Schober試驗移動距離3.5 cm，Patrick試驗陽性。實驗室檢查HLA-B27陽性，腫瘤標記物等無明顯異常。影像學正側位X線檢查：腰椎生理曲度變直，椎列連續，骨小梁稀疏，各椎椎體緣見不同程度唇、刺狀骨質增生影，T10、T11、T12椎體內見高密度填充物影，關節間隙變窄，前縱韌帶見斑片狀，短小密度增高鈣化影，腰椎各椎間孔未見異常，腰旁軟組織未見異常(見圖6)。MRI平掃：胸椎退行性病變(見圖7)。CT平掃：胸腰段改變符合強直性脊柱炎改變，T10椎體輕度變扁，周圍軟組織腫脹；T10～11椎間盤膨出(見圖8)。擬診斷為“強制性脊柱炎，胸椎骨折，腫瘤骨轉移？左乳腺癌術后，PKP術后”。

圖6 術前X線片示腰椎生理曲度變直，椎列連續，骨小梁稀疏，椎體緣不同程度骨質增生，軟組織未見異常 圖7 術前MRI示胸曲度存在，椎體邊緣變尖，胸椎退行性病變

圖8 術前CT及三維重建示胸腰段改變符合強直性脊柱炎改變，T10椎體輕度變扁，周圍軟組織腫脹；T10～11椎間盤膨出

入院后予以止疼、營養神經等對癥治療。待完善術前相關檢查后，在全麻下行后入路T10～11椎間盤切除減壓植骨融合內固定術，術中可見病變處大量的瘢痕組織及軟骨樣增生。術后病理結果：大片壞死組織及破碎骨、軟骨及周圍纖維組織，內見淋巴細胞、漿細胞及中性粒細胞浸潤。術中表現及病理結果排除骨腫瘤轉移，結合臨床表現及相關影像學表現確診為“強直性脊柱炎合并Andersson損害，乳腺癌術后，骨質疏松”。患者術后恢復良好，疼痛緩解明顯，下地活動無不適，復查X線片示內固定位置滿意(見圖9)。術后4周復查，癥狀好轉，各項感染指標均正常。出院后隨訪至今，疼痛明顯緩解，治療效果顯著，生活質量明顯提高。

圖10 術后第2天X線片示胸腰椎改變，內固定位置良好，固定牢靠

2 討 論

2.1 發病機制及病因病理 目前，AS并發AL的具體發病機制尚不明確，可能與感染、炎性病變、創傷和機械應力有關。因患者影像學表現與脊柱感染性病變相似，并且其病變多累及椎間盤，與脊柱炎性病變常侵蝕椎體及椎間盤的特殊病理改變相似。結合本研究2例患者的疾病特點，作者推斷AL發病機制如下：當患者AS進展至晚期時，脊柱整體融合較徹底，并發骨質疏松，導致患者骨質脆性增加；同時，已徹底融合強直的頸胸椎段和下腰椎段以胸腰段為應力集中點，形成上下兩個長力臂，導致應力集中點所承受的剪切力增強，即使患者輕微的體位改變亦會在此應力集中點處產生較大剪切力，所以觀察到包括本研究2例患者在內的多個病例在應力集中部位出現類似Chance骨折樣的橫越椎骨的屈曲牽張性骨折[8]。骨折后損傷處成為整個脊柱的活動度集中點，持續的異常活動進一步阻礙了骨組織的融合。同時長期的機械應力刺激也導致損傷處椎間盤組織發生退行性改變，形成慢性無菌性炎癥，致使損傷處穩定性進一步降低，進而逐漸在骨不連斷端形成骨性肥大的假關節，即AL病灶形成[9-11]。Kabasakal等[12]認為椎間盤炎為AL的始動病因，但很少有研究支持該觀點[13]。Bron等[14]認為椎間盤炎常累及多個椎體節段，而AL多侵襲單一節段，故應考慮機械應力為AL的始動病因，大多數學者也認為AL是AS在長期炎癥基礎上由于創傷或應力性骨折所致[3，7，9]。AL的病理進程尚存在爭議，Cawley等[15]通過病理切片發現病損處多以淋巴細胞或漿細胞等炎癥細胞浸潤，偶見水腫的成骨或軟骨細胞，并且隨著病程的發展，損傷處會導致椎體邊緣塌陷，并被血管及纖維組織替代，最終骨化形成假關節。但這些病理特征也可以是由于長期骨折不愈合而形成，所以因炎癥致病的組織學證據值得懷疑，但這些病理特征便于AL與結核和腫瘤進行鑒別診斷。

2.2 分類分型 AL常根據病損范圍及病因分為不同分型。Cawley等[15]于1972年提出根據損傷范圍將AL分為3類5型：Ⅰ類為病損僅累及椎間盤-椎體的周圍，沒有覆蓋到軟骨終板；Ⅱ類病損為中央部分損害，同時被軟骨終板所覆蓋，與Schmorl結節類似的表現，即終板中部有局限性的損傷同時椎間盤組織可以通過終板的破口突入椎體松質骨中；Ⅲ類病損指椎體周圍及中央廣泛受到損傷。其中I類與Ⅱ類并發于AS早期，屬于局灶性損傷；Ⅲ類常見于AS晚期，屬于廣泛性損傷。2009年Bron等[14]根據病因及受累范圍把AL分為局灶型、廣泛型、伴后柱骨折的廣泛型3類，他們認為局灶型病損由炎癥引起，而廣泛型病損常由炎癥和機械應力共同作用導致，這兩種分型在預后及處置方面均有所不同，但最終都將形成典型的假關節。2011年Park等[16]根據病因將AL分為炎癥性病損和創傷性病損，認為炎癥性病損為AS進展過程中自然形成的多發性病變，創傷性病損為AS晚期由于外傷形成的單發病變，容易形成局部假關節。2016年Kim等[17]根據損傷受累位置將Andersson損傷分為5型，分別為累及椎間盤相鄰區域中1/3的中央型，累及椎間盤相鄰區域前1/3前外周型，累及椎間盤相鄰區域后1/3后外周型，累及整個椎間盤相鄰區域、無假關節椎間盤彌散型，和骨折導致累及椎體及后柱椎體彌漫型。

2.3 診斷 AS合并AL病灶的癥狀不典型，常以遲發的機械性疼痛作為AL的首要表現，伴隨棘突壓痛及叩擊痛[14]。Dhakad等[18]認為由于AL為AS晚期并發癥，臨床上較少見，故容易誤診和漏診。本研究中病例二的病情復雜，疼痛癥狀不典型，長時間不能明確診斷治療，給患者造成身體和心理上較大創傷，所以盡早明確診斷十分重要。Dave等[1]報道14例AL患者全部因癥狀不典型而延誤治療。所以當AS患者新發機械性疼痛，尤其是合并棘突壓痛和叩擊痛時，應立即通過CT或MRI上等特征性影像學表現明確診斷[19]。CT上主要影像表現為前縱韌帶骨化連續性中斷，不規則的椎體或椎間盤骨質破壞合并周圍反應性骨硬化繼發后方的椎管或椎間孔狹窄[19]。在早期急性炎癥階段MRI顯示T1低信號、T2高信號，病灶邊緣區域因非炎性改變T1、T2顯示低信號，病變晚期MRI顯示T1、T2低信號。骨折線附近骨和軟組織創傷后水腫及病灶中心炎性變可在T2像上顯示高信號[20]。同時要注意與結核和腫瘤相鑒別，以免病情進展造成神經損傷等不良后果。

2.3.1 與結核鑒別診斷 由于成人脊柱結核的好發部位和AL病變部位相同，均可累及椎間盤，導致椎間隙狹窄和骨質破壞，尤其當AL合并普通細菌感染時，影像學表現與脊柱結核十分相似，需注意鑒別診斷[21]。本研究病例一于外院就診時，因其影像學表現類似脊柱結核而被誤診，抗結核治療后癥狀未緩解，入院后根據患者臨床表現及實驗室檢查后排除脊柱結核可能，診斷為AS合并AL，行手術治療時術中見病變處有大量的瘢痕組織及軟骨樣增生，未見明確的干酪樣壞死組織或化膿性表現，標本送檢提示結核桿菌陰性，從而再次明確診斷為AL。Dave等[1，21-22]報道多例AL誤診為脊柱結核病例，故應時刻警惕脊柱結核與AL的鑒別診斷。多數脊柱結核患者有低熱、盜汗、消瘦、乏力、貧血等全身結核中毒表現，患者腰背部疼痛較輕，一般行走翻身等正常活動不引起疼痛，同時實驗室檢查如局部組織涂片或結核桿菌培養、TB-DNA PCR等檢查均可輔助診斷。脊柱結核患者影像學表現具有特異性，其中MRI的敏感性最高，表現為嚴重的椎體前柱損害，一般不累及后柱，常伴發胸腰椎后凸畸形、椎旁或腰大肌膿腫，部分患者會出現椎旁冷膿腫，結合相關病史可明確診斷[23-24]。

2.3.2 與腫瘤鑒別診斷 由于AL可表現為椎體廣泛性溶解伴組織腫脹、骨痂包被，與脊柱腫瘤性破壞類似，其好發部位與脊椎轉移癌好累及部位存在重合[14]，所以需注意AL與脊柱腫瘤病變相鑒別。尤其是腫瘤患者并發AL，極容易誤診為脊柱轉移癌。轉移癌患者一般為老年人，有腫瘤相關病史及癥狀，可存在頑固持續的后背劇烈疼痛，血清堿性磷酸酶可升高，骨掃描可提示受累椎體代謝活躍，且一般椎體腫瘤椎間隙不受累。AL卻常累及椎間盤和終板，并且AL可形成累及脊柱后柱的典型假關節，可見骨不連征象，結合相關病史可明確診斷[22]。本研究病例二既往有乳腺癌病史，2年前因反復胸腰痛考慮為脊柱轉移癌致胸椎病理性骨折，行手術治療后疼痛稍緩解，但近期腰痛復發并加劇，影像學檢查發現骨折仍不愈合，骨不連斷端有明顯骨性肥大的假關節形成，故診斷為AS合并AL，行手術治療后癥狀明顯緩解，進一步驗證AL診斷。

2.4 預防與治療 AL病變容易造成脊柱脫位而導致神經損傷等嚴重并發癥，因此AL需要早期預防和積極治療。當患者處于AS早期時，應積極抗骨質疏松治療，降低脊柱應力性骨折的發病率，從而避免發生AL。由發病機制可以推斷，應力集中部位骨折是發生AL的重要始動因素，故當患者AS晚期脊柱融合部位到達胸腰段以上時，為預防AL的發生，可以通過嚴格制動減少脊柱的異常活動，或佩戴腰部固定支具分散單一脊柱節段的機械應力，同時也促使脊柱融合時處于良好的功能位，從而降低應力集中部位發生骨折的概率，進而預防AL病灶的發病。

當AS合并AL形成且病損局限時，可以行臥床休息和佩戴支具等保守治療，使損害處形成牢固的椎間骨融合而治愈。當保守治療無效或癥狀加重，出現神經壓迫癥狀時可行手術治療。當AL出現不穩定骨折，以及發生在應力集中部位骨折，需積極手術治療，手術干預的目的在于減壓椎管、保持脊柱的穩定性，同時加速病損愈合[25]。本研究2例患者均采用后入路胸椎間盤切除減壓植骨融合內固定術，術后癥狀明顯緩解，功能恢復良好。特別注意的是，有別于一般AS患者強調康復訓練，對于并發AL的AS患者則應嚴格制動，保持局部穩定，避免誘發或加重骨折，否則可能導致神經損害等嚴重后果[26]。

綜上所述，AL是一種因炎癥、機械外力聯合作用在AS中的并發癥。需根據CT、MRI等影像學表現及時診斷，并注意與結核和腫瘤等相鑒別。病情進展初期可以保守治療，保守治療無效后及時行手術治療，避免造成更嚴重的后果。