肘關節滑膜軟骨瘤繼發尺神經炎1例

田 斌，黃金正，姚 弘，劉光耀

(吉林大學中日聯誼醫院 骨科，吉林 長春130033)

滑膜軟骨瘤是一種發生在關節腔內的良性疾病，其特征是在關節滑膜和囊中形成多個軟骨結節，發病率約為1/10萬[1]。該病好發于30-50歲的青壯年，男∶女比例約為2∶1。此病多累及大關節，膝關節是該病最常見的發病部位，其他關節也有報道[2]。本文報道1例肘關節滑膜軟骨瘤繼發尺神經炎的患者。

1 臨床資料

馮某，53歲，女性，以“右側肘部腫脹伴活動受限3年，加重6個月”為主訴入院。患者3年前無明顯誘因逐漸出現右側肘關節酸脹、疼痛和活動稍受限，休息后未見明顯緩解，未予重視。6個月前出現右側肘關節屈伸活動受限加重，并且出現右側前臂尺側及手部尺側環、小指感覺減退，自行居家熱敷、貼膏藥和按摩等治療，癥狀未見緩解。入院體格檢查：患者右側肘部及前臂腫脹，輕度色素沉著，右手呈爪形手畸形，右上肢未見皮膚發紅、發紺和靜脈曲張，右側肘部皮膚溫度正常。患者右側肘關節深壓痛呈陽性，肘關節前部、內側和外側可觸及多個不同大小、活動性好的硬塊；前臂尺側及手部無名指和小指感覺減弱、肌肉輕微萎縮。右側肘關節活動受限(屈曲85°、伸直30°)，上肢肌力為5級，右側肘關節內外翻穩定性較差。

患者右側肘關節X線(圖1)提示：右側肘關節可見斑片狀高密度影，邊界不清，局部關節面及關節間隙不清，周圍軟組織腫脹。右側肘關節改變，考慮骨化性肌炎可能性大，建議進一步CT檢查。右側肘部超聲：右側肘關節腔滑膜增厚，較厚處0.7 cm,血液信號略豐富，關節腔內較厚徑0.6 cm液性暗區，右肘關節關節面骨質凹凸不平，局部隆起。右側肘關節三維CT(圖2)提示：右側肘關節周圍可見斑片狀高密度影，邊界不清。在一些病變周圍可見圓形低密度影，形成包膜。局部關節面和關節間隙顯示不清，周圍軟組織腫脹。右側肘關節MR(圖3)顯示：右側肘關節周圍可見多發團塊狀異常強化影，邊界不清，形態不規則，增強掃描邊緣呈環形明顯強化，其內可見結節狀、團塊狀低信號影，病變局部與肘關節諸骨分界不清，右側肘關節諸骨信號欠均勻，局部可見結節狀明顯強化影，局部關節面及關節間隙顯示不清，周圍軟組織腫脹。右側肘關節及周圍改變，考慮為骨化性肌炎可能性大。術前穿刺病理：穿刺組織內見橫紋肌組織；部分肌細胞萎縮變性，纖維組織增生，其內小血管增生。

圖1 右側肘關節X線正位片

圖2 右側肘關節CT

圖3 右側肘關節MR

患者完善術前檢查，給予手術治療。取右側肘關節外側手術入路，長約6 cm,縱行切開皮膚、皮下組織，鈍性分離肌肉軟組織，肌肉及肌間隙可見灰白色質硬結節，大小約2 cm×2 cm×2 cm，鈍性分離結節與周圍軟組織并取病理。繼續向深處剝離，外側取出大小不等灰白色結節4個。同時見軟組織界限不清，予以鈍性游離。另取右側肘部內側切口，縱行切開皮膚、皮下組織，鈍性分離肌肉等軟組織，并取病理。繼續向深處剝離，內側取出3個大小不等灰白色結節，將全部結節送檢病理。術中見尺神經與周圍軟組織粘連，給予鈍性游離尺神經與周圍軟組織，行尺神經減壓。向內側剝離見結節侵襲關節囊及內側副韌帶，切除后修補內側副韌帶與關節囊。被動活動右側肘關節見關節穩定性差，遂行右肘關節外固定架固定術。屈肘90°于肱骨中上段、中下段分別植入一枚外固定架骨針，尺骨中上段、中下段分別植入一枚外固定架骨針，分別連接橫桿(圖4)。術后腫物病理回報：鏡下組織形態符合滑膜軟骨瘤病伴骨化。

圖4 術后X線

術后積極康復功能鍛煉，右側尺神經炎癥狀減輕，肘關節屈曲功能改善。術后2個月拆除肘關節外固定架，查體肘關節內外翻穩定。術后6個月隨訪，右側肘關節屈曲60°、伸直10°，右側前臂及手部尺側感覺減退、肘部疼痛明顯減緩。

2 討論

滑膜軟骨瘤是一種起源于關節滑膜結締組織的良性病變，可并發關節周圍損害[3]，造成繼發性的關節炎和神經損害，嚴重時可導致關節功能障礙甚至殘疾[2]。雖然Barmel在1867年首次報道了滑膜軟骨瘤[4]，關節部位外傷、關節功能紊亂、局部炎癥和感染等可能為致病因素[2]，但具體病因尚無定論。回顧性分析本例患者病程，該患者由于滑膜軟骨瘤導致了肘關節的退行性改變，影像學表現為肘關節關節炎和骨化性肌炎的改變；關節囊作為肘關節穩定結構的一部分，由于病變侵蝕導致結構破壞，所以在術中檢查肘關節穩定性較差。當肘關節的結構穩定性受到影響后，周圍的肌肉和神經易受干擾；并且尺神經毗鄰關節囊，病變本身也可能造成神經功能受損。本例滑膜軟骨瘤患者，表現為關節功能和尺神經炎癥，而且本例患者腫物范圍累及關節周圍軟組織，這可能是由于肘關節不穩定導致肘關節周圍肌肉出現異位骨化。

滑膜軟骨瘤常發生在大關節周圍，如膝關節、髖關節和肘關節，小關節如腕關節、指間關節、上脛腓關節和顳下頜關節也有報道[5]。滑膜軟骨瘤的主要特征是在關節滑膜上形成多個軟骨結節。在后期，軟骨結節可以鈣化或骨化形成游離體。滑膜軟骨瘤的晚期癥狀是游離體加重了關節的機械損傷，從而導致關節炎。當然，在神經貼近關節部位，滑膜軟骨瘤也可能造成神經損傷，例如尺神經炎。本例患者主要癥狀表現為肘關節關節炎和尺神經炎癥表現，在橫截面CT和MR可以看到肘關節關節面的退化。患者表現為肘關節關節炎的癥狀，出現關節腫痛和活動受限，查體時肘關節觸痛、腫塊和前臂肌力下降。雖然術中沒有看到滑膜軟骨瘤直接侵襲尺神經，但是患者出現上肢遠端尺側運動、感覺減退可能是由于腫物本身及周圍病變造成肘關節周圍軟組織牽拉、移位導致慢性神經損傷，這也是關節周圍神經解剖路徑相對固定所致。

Milgram根據診治的30例滑膜軟骨瘤患者的影像和病理結果提出其病程可以分為三期[6]：Ⅰ期是滑膜內病變期，軟骨化生但關節內游離體尚未形成；Ⅱ期是游離體形成期，關節滑膜出現軟骨化生，游離體形成并與關節囊內的滑膜融合或者形成單獨的游離體；Ⅲ期繼發關節退變期，關節滑膜病變進入相對靜止，關節內游離體形成。滑膜軟骨瘤的治療主要以手術切除為主，應當結合分期選擇不同的治療方案[7]。手術方式主要包括病變滑膜、游離體切除和關節重建，對于早期患者(Ⅰ期和部分Ⅱ期)單純切除累及關節的病變滑膜和游離體即可；晚期患者(部分Ⅱ期和Ⅲ期)必要時需要大范圍的切除并給予關節功能重建。本例患者為滑膜軟骨瘤MilgramⅢ期，影像學和臨床癥狀已經表現為關節炎癥狀態，出現肘關節功能退化，影響日常生活。本例患者選擇多個小切口切除滑膜軟骨瘤，清理病變的滑膜組織，并且同時松解了受累的尺神經，最后給予肘關節周圍韌帶的重建和外固定架固定。

關節周圍滑膜軟骨瘤的手術方法可以選擇使用關節鏡給予治療[8]，可以作為診斷的手段，直接觀察關節面、關節囊的情況，并且在術中完成滑膜活檢。但是本例患者根據影像學提示，病變部位不僅累及關節囊內部和周圍軟組織，而且患者出現尺神經受累癥狀。所以，選擇了能保證完成神經探查和韌帶重建的基礎上采用多個小切口切除的方法。通過多個小切口完成了肘關節周圍滑膜軟骨瘤的完整切除和關節囊周圍病變的清理，本治療方法的優點在于多個小切口能夠圍繞關節周圍全角度的清理病變組織，并且經手術切口完成了尺神經的探查和肘關節韌帶的重建。當然，滑膜軟骨瘤造成關節破壞嚴重和對于功能要求高的患者，選擇關節置換也是治療方案之一[9]。

滑膜軟骨瘤的影像診斷方法主要有X線、CT和核磁共振等方法。滑膜軟骨瘤在X線上表現多種多樣，可以在關節周圍看到點狀或者環形的形態、大小不一的鈣化影，周圍密度高、中間密度低。高密度的周圍影是軟骨基質鈣化、低密度的中央區域是骨松質。嚴重患者可出現關節退化的影像表現，可以看到關節間隙變窄、關節下硬化和關節周圍軟組織腫脹，甚至關節脫位。滑膜軟骨瘤患者X線上可以看到關節內形成周圍環狀鈣化、中央灶狀鈣化的碎片。CT對于骨骼系統疾病的分辨率相較于X線更高，可以通過多層面顯示消除影像疊加造成的重影，而且可以在冠狀面、水平面和矢狀面定位病變部位和與周圍組織的解剖關系，為診斷和治療提供確切消息。滑膜軟骨瘤的CT影像表現為關節腔內可見多發骨化或者鈣化的游離體，部分病變位于關節囊滑膜上，同時也可以觀察到關節囊及其周圍軟組織腫脹和關節腔內部積液。CT具有高分辨率特點，可以區分骨化的游離體和正常周圍軟組織，完成滑膜軟骨肉瘤的病程分期，這也是CT相較于X線更廣泛的應用于滑膜軟骨肉瘤早期診斷的優勢之一。作為一種常用的圖像檢測方法，MR具有較高的組織分辨率和對比度，可以清楚地顯示關節內的解剖水平和病理組織，可以觀察關節積液、關節腔內游離體和受累關節腔內滑膜增生，還可以很好地顯示滑膜軟骨瘤的周圍神經和血管[1]。滑膜軟骨瘤MR表現為關節囊內多發結節狀陰影，T1WI低信號，T2WI信號不均勻，鈣化部分低信號，非鈣化部分中或高信號。術前行X線、CT和MR檢查不僅可以輔助診斷，而且為手術設計和實施提供參照。

滑膜軟骨瘤常常需要與以下疾病鑒別診斷：①色素沉著絨毛結節性滑膜炎，主要表現為廣泛的關節內軟組織腫塊。影像為結節狀或分葉狀，常合并關節積液。關節液中可見含鐵血黃素，但該病未顯示鈣化和骨化。②剝脫性骨軟骨病，主要發生在股骨外側髁。游離體是由關節軟骨脫落形成的，關節面可見龕狀缺損。通常只有一個游離體，關節面附近有有限的骨缺損。③退行性骨關節炎，也會有關節內游離體，但退行性骨性關節炎變得顯著，關節間隙變窄，游離體數量少，形狀不均勻。④神經營養性關節病的特征是關節無痛腫脹、嚴重的結構紊亂、半脫位和關節附近散在的不規則骨碎片。⑤滑膜血管瘤主要是髕下脂肪墊內的單個軟組織腫塊，關節腔內有血性積液，邊界相對局限于靜脈結石。

該患者的X線表現為右肘關節局部腫塊性高密度影，邊界不清，周圍軟組織腫脹；肘關節CT可見關節周圍腫塊性高密度影，邊界不清，部分病變周圍可見圓形低密度影，有包膜形成，局部關節面及關節間隙顯示不清，周圍軟組織腫脹；肘關節MR顯示右側肘關節周圍可見多發團塊狀異常強化影，邊界欠清，形態不規則，增強掃描邊緣呈環形明顯強化，其內可見結節狀、團塊狀低信號影，病變局部與肘關節諸骨分界不清，右側肘關節諸骨信號欠均勻，局部可見結節狀明顯強化影，局部關節面及關節間隙顯示不清，周圍軟組織腫脹。右側肘關節及周圍改變，考慮為骨化性肌炎可能性大。患者術前影像學檢查報告提示骨化性肌炎可能性大，但是術后病理回報為滑膜軟骨瘤。本例患者在其病程進展過程中肘關節功能減退，肘關節穩定性下降，同時出現了骨化性肌炎的影像學表現。對于不典型的病例需要與退行性關節炎、滑膜血管瘤、色素沉著絨毛結節滑膜炎等相鑒別。滑膜軟骨瘤雖然在多數影像表現為典型征象[2]，但一些合并并發癥的病例需要認真的鑒別診斷，并且在診斷過程中分析患者出現的所有癥狀與之相關性[6]。