孤獨癥兒童父母照顧負擔的研究進展

曹玲慧，謝娜妹

孤獨癥是一種常見且較為嚴重的神經(jīng)發(fā)育障礙性疾病，以行為方式刻板、興趣狹窄、社交溝通障礙為核心癥狀，全球發(fā)病率為1%～2%[1]。孤獨癥起病于幼時，當前病因未明，尚無治愈方法，對患兒及家庭影響持續(xù)終身，超70%的病人伴隨不同程度的身心發(fā)育障礙，死亡風險是同性別年齡的其他疾病病人的2.8倍，在生活、教育、就業(yè)、同伴關(guān)系等方面預后不良，依賴父母的長期照顧[2-3]。父母作為孤獨癥病人康復訓練過程中的核心力量，其實施的家庭養(yǎng)育質(zhì)量與患兒預后息息相關(guān)，然而由于特殊的衛(wèi)生保障及照護需求，患兒父母長期承受多方面的照顧負擔，沉重的照顧負擔不僅不利于患兒父母身心健康發(fā)展，甚至影響患兒的照顧質(zhì)量及康復效果[4-5]。 因此，明確孤獨癥兒童父母照顧負擔現(xiàn)狀及主要影響因素，探究切實有效的干預方法對減輕孤獨癥兒童父母照顧負擔及改善患兒康復質(zhì)量至關(guān)重要，現(xiàn)將有關(guān)護理研究進展綜述如下，以期為醫(yī)護人員開展相關(guān)干預研究提供借鑒和指導。

1 孤獨癥兒童父母照顧負擔現(xiàn)狀

有調(diào)查顯示，孤獨癥兒童父母承擔中至重度的照顧負擔，顯著高于精神分裂、多動癥、唐氏綜合征等其他神經(jīng)發(fā)育障礙兒童父母[6-8]，對其身心健康水平，個人職業(yè)發(fā)展及家庭生活方式等產(chǎn)生巨大影響。在眾多分類方法中，可將孤獨癥兒童父母照顧負擔歸納為主觀和客觀負擔，其中客觀負擔主要涵蓋軀體健康、經(jīng)濟、時間損耗、社會關(guān)系中斷等可量化的指標，而主觀負擔則指因撫養(yǎng)孤獨癥患兒而導致的無形心理損害。

1.1 主觀負擔 孤獨癥兒童父母是患兒康復的第一手資源，在患兒日常照顧及康復訓練過程中扮演著重要角色，其身心健康水平可直接影響患兒康復效果[9-10]，是患兒獲得最佳照護的重要影響因素。然而，孤獨癥患兒父母普遍面臨著各種不良心理應激源，常伴自責、內(nèi)疚、病恥感等負性情緒[11-12]，心理健康狀況較其他發(fā)育障礙兒童父母差，焦慮、抑郁、親職壓力水平更高，更容易出現(xiàn)軀體化、強迫癥狀、人際關(guān)系敏感、敵對、偏執(zhí)等心理問題[13-15]。此外，長期的、沉重的照顧壓力損害患兒父母家庭、社會生活，患兒父母更易出現(xiàn)婚姻關(guān)系不良、社交中斷等問題，其家庭凝聚力、適應性、婚姻滿意度均較其他患兒父母低，長此以往，嚴重損害孤獨癥家庭個人及群體生活質(zhì)量。關(guān)注孤獨癥患兒父母主觀情感負擔，提供專業(yè)指導與干預，幫助患兒父母建立多渠道社會、情感支持，對孤獨癥家庭至關(guān)重要，然而目前大多干預研究集中于患兒的康復訓練，忽略了照顧者心理因素，因此未來的干預研究應將照顧者心理因素納入考慮。

1.2 客觀負擔

1.2.1 軀體負擔 孤獨癥兒童父母的生活重心普遍集中在患兒身上，常忽視自身需求；多數(shù)患兒父母缺少“暫息”機會[16]，長期身體疲勞及精神緊張易導致患兒父母出現(xiàn)健康問題，如疼痛、睡眠紊亂、疲勞、潮熱等[10]，因此生活質(zhì)量相對其他發(fā)育障礙或正常家庭照顧者低。

1.2.2 經(jīng)濟負擔 孤獨癥家庭經(jīng)濟負擔主要源自醫(yī)療康復、特殊教育、家庭護理等方面的支出及自身生產(chǎn)力損失[17]。趙亞楠等[18-19]調(diào)查結(jié)果顯示，中國孤獨癥家庭每年經(jīng)濟損失達4.4萬人民幣，家庭平均年治療費用支出水平高于社會醫(yī)療支出平均水平，與康復治療相關(guān)的支出占家庭年收入比重的127.38%，可見孤獨癥家庭經(jīng)濟負擔極重。患兒疾病特征與家庭經(jīng)濟負擔存在一定關(guān)聯(lián)，調(diào)查發(fā)現(xiàn)，美國撫養(yǎng)孤獨癥病人的終生費用是140萬美元，若患兒合并智力殘疾，則費用為240萬美元[17]。中國調(diào)查結(jié)果顯示，低功能患兒康復支出占家庭總收入的比重較中功能及高功能孤獨癥家庭高，達97%[19]。此外，患兒年齡、家庭收入水平也會對家庭經(jīng)濟負擔造成一定的影響，學齡前經(jīng)濟負擔主要體現(xiàn)在醫(yī)療康復方面，而學齡期則側(cè)重于特殊教育花費[20-21]。低收入水平家庭與康復治療相關(guān)支出占家庭總收入的比重顯著高于中、高收入水平家庭，達210%[19]。孤獨癥對社會成本損害造成的影響也不容易忽視。有研究通過疾病成本分析預計美國2029年社會成本損失將達15億美元[22]。因此，針對不同疾病特征、年齡、收入水平，制定幫扶援助政策，增加全社會康復資源的投入，提高資源的有效性和可及性，重點關(guān)注低收入、低功能、多合并癥孤獨癥家庭，對減輕孤 獨癥造成的家庭經(jīng)濟負擔及社會成本損失有重要意義。

1.2.3 職業(yè)發(fā)展受限 除特殊衛(wèi)生保障、教育需求，孤獨癥患兒父母還需額外承擔患兒的家庭照護任務，因此通常較難維持自身工作及家庭生活的平衡及穩(wěn)定，更容易經(jīng)歷負性的職業(yè)體驗，如失業(yè)、待就業(yè)、晉升困難、工作領(lǐng)域不確定性[23]，不得不改變職業(yè)發(fā)展目標，放棄或推辭職業(yè)規(guī)劃，犧牲探索自身價值的機會，以滿足患兒的照護需求[24]。此外，孤獨癥患兒父母面臨的職業(yè)受損風險更高，是典型發(fā)育兒童家庭的7倍[24-25]，51%的照顧者需要辭職，而合并并發(fā)癥患兒的照顧者減少工作時間及辭職的可能性是無并發(fā)癥患兒照顧者的1.43倍及2.32倍[26]。患兒父母職業(yè)發(fā)展受限的主要原因在于患兒個人及家庭需求未得到滿足。因此，應重點關(guān)注孤獨癥家庭未能滿足的普適性及個體化需求，建立相關(guān)支持體系，以盡量降低孤獨癥對患兒父母職業(yè)發(fā)展的影響。

2 照顧者負擔測評工具

目前尚無特異性量表用于測量孤獨癥兒童父母照顧負擔，多為普適性測量量表，其中較常用的有照顧者負擔量表及 Zarit 護理負擔量表。

2.1 照顧者負擔量表(Care Burden Index,CBI) CBI量表包含24個條目，分別從時間、情感、社交、生理、發(fā)展受限5個方面測量照顧者負擔，量表采用Likert 5等級計分法，總分為0～96分，得分越高代表照顧者負擔越重；該量表Cronbach′s α系數(shù)在0.73～0.86[27]。中文版照顧者負擔量表由我國學者張慧芝等[26]翻譯并進行信效度檢驗,總量表內(nèi)容效度為0.95，Cronbach′s α系數(shù)為0.85，各維度的Cronbach′s α系數(shù)0.82～0.90，具有良好的信效度。

2.2 Zarit 護理負擔量表(Zarit Caregiver Burden Interview,ZBI) 中文版的ZBI量表[28]由我國學者王烈等翻譯并進行信效度檢驗，該量表共22個條目，包括個人負擔和責任負擔2個維度，采用Likert 5等級評分法，總分小于或等于21分為無或輕度負擔；21分～39分為中度負擔；40分及以上為重度負擔；該量表Cronbach′s α系數(shù)為0.87,具有良好的信效度。

2.3 其他常用量表 其他常用于測量孤獨癥兒童父母照顧者負擔的量表還包括家庭照顧負擔量表、Oberst照顧者負擔量表等，均具有良好的信效度，可依據(jù)具體情況進行對比選擇。

3 孤獨癥兒童父母照顧負擔影響因素

3.1 病人因素

3.1.1 人口學特征 目前，關(guān)于孤獨癥患兒年齡、性別對父母照顧負擔的影響尚無定論。Bozkurt等[29]調(diào)查結(jié)果顯示，養(yǎng)育孤獨癥女孩的父母照顧負擔顯著低于養(yǎng)育男孩的父母。Pandey等[6]研究指出，患兒性別對父母照顧負擔無顯著性影響。Nagaraju等[30]研究結(jié)果顯示，孤獨癥兒童父母的照顧負擔隨著患兒年齡的增長而增長。但Durmaz[31]指出隨著時間的增長父母對患兒確診孤獨癥的接受程度增加，心態(tài)也更為樂觀，主觀上感知的照顧負擔相對較低。患兒年齡、性別對患兒父母照顧負擔的影響需進一步考證。

3.1.2 疾病相關(guān)因素 多數(shù)研究已證實，疾病相關(guān)因素是患兒父母照顧負擔最顯著的預測因子，病情越重，患兒醫(yī)療康復、教育、家庭照護需求越高，因此患兒父母感知的照顧負擔越重[8]。Cetinbakis等[32]研究也表明患兒的殘疾水平越高，父母照顧負擔越重。此外，多數(shù)研究也指出，患兒的適應性行為及日常生活能力與父母感知的照顧負擔呈顯著負相關(guān)。因此，早期發(fā)現(xiàn)孤獨癥并積極進行干預對減輕照顧者照顧負擔具有重要意義。

3.2 孤獨癥兒童父母相關(guān)因素

3.2.1 父母相關(guān)因素

3.2.1.1 客觀條件 Nagaraju等[30-31]指出，父母年齡越大，感知的照顧負擔越重。武恒雙[33]研究表明33～45歲的患兒父母照顧負擔最重，因為此階段的患兒父母在工作和生活中都屬于中堅力量，需要面對工作及生活中的各種任務，其承受的心理壓力較大，再加上家庭應激事件，其感知的負擔更重。此外，照顧者的受教育水平[6]、工作狀態(tài)[6]、照顧時長[12]、性別[8]、家庭收入[33]等與父母感知的照顧者負擔呈負相關(guān)，女性照顧者，照顧者受教育水平越低，照顧時長越長，家庭收入越低，患兒父母感知的照顧負擔越重，因素間可能是直接作用關(guān)系也可能與其他因素存在相互作用。在我國孤獨癥家庭中母親多為主要照顧者，需要滿足患兒多方面需求及直面日常中的各種照顧挑戰(zhàn)，且隨著照顧時長的增加，所付出的精力、金錢也隨之增加，因而較患兒父親、短期照顧者而言，更加直接體會到照顧患兒的不易，心理壓力、軀體勞累程度、照顧壓力等均較高。受教育水平較高的患兒父母具有較多的途徑尋求孤獨癥相關(guān)資源，經(jīng)濟能力也相對較高，自我調(diào)節(jié)能力也相對較好，感知到的主客觀照顧負擔會相對較低。此外，除了高額的醫(yī)療康復費用，患兒父母還需支付額外的特殊教育、雇傭他人照顧、住宿等費用，加之孤獨癥導致的家庭生產(chǎn)力損耗，此時家庭收入水平對照顧負擔的影響尤為顯著。

3.2.1.2 主觀條件 ①心理體驗：長期的照顧挑戰(zhàn)使孤獨癥兒童父母面臨許多心理痛苦，這些心理痛苦進一步加重照顧負擔。研究顯示，患兒父母焦慮、抑郁、病恥感、壓力等負性心理體驗越高，感受到照顧負擔越重[30,33-34]；而樂觀、自信、希望等正性心理體驗有助于患兒父母直面照顧過程中的各種挑戰(zhàn)，減輕患兒父母的照顧負擔。②應對策略：研究顯示，積極的應對策略對患兒父母心理健康具有保護作用，可促使患兒父母接受、承認患兒患病事實，減輕患兒父母心理壓力，促進其積極尋求解決方法，主動尋求孤獨癥相關(guān)疾病知識及醫(yī)療資源，采取有效措施解決所面臨的困境，可減輕照顧負擔[29]。

3.3 社會家庭因素 研究表明，社會支持是孤獨癥患兒父母照顧負擔最強的預測因素之一，尤其對患兒父母的主觀負擔影響最顯著，與患兒父母照顧壓力、焦慮、抑郁等負性照顧體驗顯著相關(guān)[8]。高社會支持能降低患兒父母對孤獨癥的負面感知，并提高其幸福感。因此，完善孤獨癥家庭的社會支持系統(tǒng)，加強外部來源的實質(zhì)性支持對于滿足患兒父母因撫養(yǎng)孤獨癥患兒而產(chǎn)生的相關(guān)需求至關(guān)重要。此外，家庭功能也是孤獨癥患兒父母照顧負擔的重要影響因素之一[35]，家庭功能越低，患兒父母照顧負擔越重。家庭功能是衡量家庭運作情況的標志，家庭功能發(fā)揮不良表明家庭成員間的支持、協(xié)作不夠，缺乏家庭成員一起承擔患兒的照顧任務，這往往會加重患兒父母的照顧負擔。

4 減輕孤獨癥兒童父母照顧負擔的干預措施

4.1 以孤獨癥兒童為干預對象 早發(fā)現(xiàn)、早干預對改善孤獨癥核心癥狀及伴隨癥狀，降低患兒父母照顧負擔具有重要作用。目前較為廣泛用于孤獨癥早期干預且已顯示出不同程度干預效果的干預模式有應用行為分析療法(ABA)、關(guān)鍵反應訓練(PRT)、早期介入丹佛模式(ESDM)、地板時光(Floortime)、結(jié)構(gòu)化教育(TEACCH)和社交情緒調(diào)控交互支持模式(SCERTS)，各具不同的優(yōu)缺點，如ESDM可在多種環(huán)境中實施干預且干預效果可維持至學齡期，但是停止干預后患兒認知優(yōu)勢可能會喪失，且父母需要花費較長的時間學習干預技術(shù)，因此在選擇合適的干預措施時應當遵循早開始、科學性、系統(tǒng)性、個體化、家庭化、社區(qū)化、長程高強度原則[36]。此外，隨著孤獨癥的患病率逐年上升,以醫(yī)院或康復中心為主的干預環(huán)境已難以滿足患兒干預需求,現(xiàn)有的眾多研究表明，由父母介導的孤獨癥干預措施不僅對改善患兒癥狀具有顯著效果，且有益于改善家庭成員關(guān)系，降低負性照顧體驗[37]。

4.2 以孤獨癥兒童父母為干預對象

4.2.1 孤獨癥兒童父母心理干預 孤獨癥兒童父母的心理健康不僅對改善患兒的預后至關(guān)重要，且與患兒父母的主觀照顧負擔感知密切相關(guān)。常見的孤獨癥兒童父母心理干預有正念減壓、接納承諾、團體輔導、認知行為療法等，在降低患兒父母焦慮與抑郁水平、親職壓力、減輕病恥感等方面均呈現(xiàn)出顯著效果[38-39]。我國目前的孤獨癥干預研究主要集中在改善孤獨癥患兒的核心癥狀及伴隨癥狀，由于心理問題屬于專業(yè)的心理治療范疇,國內(nèi)現(xiàn)有康復服務模式未能將父母心理融入孤獨癥干預的重點范圍。有研究通過系統(tǒng)評價(critical interpretive synthesis analysis，CIS)確定了3項干預主題可用于指導臨床改善孤獨癥患兒父母心理健康，包括社會支持(避免社會隔離、構(gòu)建同伴支持網(wǎng)絡)、照顧者技能培訓(壓力管理策略及問題解決能力)，提供孤獨癥相關(guān)知識及可利用資源與支持性服務，這些干預措施已證實可降低孤獨癥患兒父母的主觀負擔，且有益于受孤獨癥影響的其他家庭成員[40]。

4.2.2 喘息服務 孤獨癥喘息服務旨在為孤獨癥兒童家庭提供臨時性幫助，使照顧者得到短暫的休息，緩解其照顧壓力[41]。喘息服務可分為居家及非居家2種模式，主要包含孤獨癥兒童個體訓練指導及以家庭為中心的喘息服務。多數(shù)研究表明，喘息服務可降低患兒父母的照顧壓力，但也存在部分研究指出喘息服務會增加患兒父母的照顧壓力，這可能與喘息服務的質(zhì)量有關(guān)。當孤獨癥家庭得到的喘息服務不夠充分，可能增加患兒父母感知的照顧壓力，因此喘息服務提供者應注意根據(jù)孤獨癥兒童家庭需求及時、靈活地調(diào)整服務模式及內(nèi)容，以便提供滿足孤獨癥家庭需求的喘息服務[38-39]。

5 展望

孤獨癥患兒父母照顧負擔較重，受患兒、照顧者及社會家庭等多方面因素影響，應當引起重視[42-43]。未來研究需要進一步探究患兒父母的照顧負擔如何隨著孤獨癥的發(fā)展進程而變化，如何將患兒父母心理干預融合到患兒康復訓練中，以減輕患兒父母感知的主觀照顧負擔，從而提高患兒的康復訓練效果。此外，孤獨癥患兒父母照顧負擔影響因素間的相互作用機制缺乏，未來研究需完善研究設計以明確因素間的相互作用效果。