同時并發(fā)3顆甲狀旁腺腺瘤一例報(bào)道

蔣薇薇,賈萬優(yōu),吳華杰,費(fèi)繼敏

(云南省腫瘤醫(yī)院/昆明醫(yī)科大學(xué)第三附屬醫(yī)院 頸外科,云南 昆明 650118)

1 臨床資料

患者,女,32歲,因“髖部疼痛伴左下肢活動受限半年”入院。實(shí)驗(yàn)室檢查:血鈣:3.25(2.1～2.6)mmol/L,血磷:0.67(0.87～1.45)mmol/L,甲狀旁腺素:1045.36(12～85)pg/mL。超聲示:甲狀腺兩側(cè)葉下極下方包膜外各可見約14*10*9 mm(左)、33*17*11 mm(右)包塊,甲狀腺左側(cè)上部背側(cè)包膜外可見約27*13*6 mm包塊,考慮甲狀腺旁腺來源見圖1a～1d。雙腎結(jié)石并輕度積水。CT示:C6椎體、左側(cè)肩胛骨、骨盆諸骨溶骨性骨質(zhì)破壞見圖1e～1i。甲狀旁腺顯像示:15 min顯像提示雙側(cè)甲狀腺區(qū)域輕度顯像劑分布增高影,其余部位未見明顯異常顯像劑濃聚影;2 h延遲顯像雙側(cè)甲狀腺區(qū)域顯像劑攝取有所減退,左側(cè)甲狀腺中上極局部可見顯像劑增高影仍有滯留見圖1j。

圖1 甲狀旁腺影象圖注:圖1a:左下甲狀旁腺瘤(箭頭);圖1b:左上甲狀旁腺瘤(箭頭);圖1c～1d:彩色多普勒分別示左上、右下結(jié)節(jié)內(nèi)可見豐富的血流信號;圖1e～1h:CT示全身多處骨質(zhì)破壞(箭頭,尤其以髂、髖骨較為明顯);圖1i:CT多平面重組示髂骨破壞;圖1j:術(shù)前甲狀旁腺顯像圖示

排除手術(shù)禁忌后行多發(fā)甲狀旁腺腫瘤切除術(shù),術(shù)中分別于左甲狀腺上極后外側(cè)、下極下方,右甲狀腺下極下方探及大小3.0*1.5 cm、1.5*1.0 cm、3.5*1.8 cm腫塊,質(zhì)中,界清,包膜完整,棕褐色見圖2,2k～2l。術(shù)后病檢:均為甲狀旁腺腺瘤伴非典型性。

圖2 甲狀旁腺腫瘤切除術(shù)圖2k:術(shù)中圖示左上結(jié)節(jié)(頭側(cè)白色箭頭)、左下結(jié)節(jié)(頸側(cè)綠色箭頭);圖2l:術(shù)中切除標(biāo)本圖示左上結(jié)節(jié)在(左)、左下結(jié)節(jié)(右)

2 討論

甲狀旁腺作為人體的內(nèi)分泌器官,雖小卻重要。當(dāng)其出現(xiàn)異常時,可能會出現(xiàn)高鈣血癥、腎鈣重吸收和尿磷排泄增加、腎結(jié)石、腎鈣質(zhì)沉著癥和以皮質(zhì)骨為主骨吸收增加等的一組臨床癥候群,系甲狀旁腺組織原發(fā)病變致甲狀旁腺素(parathyroid hormone,PTH)分泌過多,即原發(fā)性甲狀旁腺功能亢進(jìn)癥(primary hyper parathyroidism,PHPT)。PHPT病理類型主要有腺瘤、增生和腺癌,國內(nèi)外文獻(xiàn)均以甲狀旁腺腺瘤(parathyroid adenoma,PTA)最多見,約80%～85%[1],多為單個腺體受累,且瘤體較小,少數(shù)有2個或2個以上腺瘤;本病例術(shù)中及術(shù)后病檢證實(shí)同時出現(xiàn)3枚較大的PTA,臨床上實(shí)為罕見。這可能是由于術(shù)前長時間高水平的PTH,導(dǎo)致本病例瘤體偏大(最大徑>2 cm)[2]。另外,本病例因長期高PTH狀態(tài)下而出現(xiàn)明顯骨質(zhì)破壞伴代謝增高并高血鈣、低血磷入院,癥狀體征較為典型。

彩超可作為PHPT術(shù)前診斷的首選檢查,因其便宜且快速。有文獻(xiàn)報(bào)道超聲檢查診斷PHPT的敏感度在80%左右[3]。本病例即為術(shù)前頸部超聲檢查發(fā)現(xiàn)明顯的甲狀腺包膜外腫塊,對應(yīng)術(shù)中切除標(biāo)本,無顯著差異。同時也需結(jié)合其他檢查,放射性核素檢查常被用于PHPT的診斷中,采用延遲顯像與早期影像進(jìn)行比較能夠診斷功能亢進(jìn)的甲狀旁腺病灶,其中應(yīng)用較多的顯像示蹤劑為99 mTc-甲氧基異丁基異腈(99 mTc-MIBI)。國外有研究發(fā)現(xiàn)99 mTc-MIBI雙時相顯像對PHPT病灶的定位準(zhǔn)確率為74%[4]。本病例因術(shù)前行甲狀旁腺顯像檢查,使得診斷更加明確。

治療首選手術(shù)切除,本病例在全麻下切除了雙側(cè)腫大的甲狀旁腺3枚,術(shù)后當(dāng)日查血鈣:2.78 mmol/L,血磷:0.72 mmol/L,PTH:70.18pg/mL。PTH很快降至正常范圍內(nèi),說明病變旁腺已經(jīng)被切除。本病例未行術(shù)中PTH檢測(intraoperative parathyroid hormone,IOPTH),術(shù)中切除病變腺體20 min內(nèi)檢測PTH,若PTH下降超過切開皮膚前或切除腺體前最高PTH值的50%以上,即運(yùn)用較多的Rome標(biāo)準(zhǔn)[5],同時也表明病變旁腺已經(jīng)切除,故此筆者建議若有條件應(yīng)行IOPTH。

術(shù)后隨訪亦是相當(dāng)關(guān)鍵,低鈣血癥是其最常見的并發(fā)癥,患者出院時血鈣:1.87 mmol/L,囑每日補(bǔ)鈣。出院一周后查血鈣:1.75 mmol/L,血磷:0.89 mmol/L,PTH:767.77 pg/mL。一月后再次查血鈣:1.93 mmol/L,血磷:0.74 mmol/L,PTH:553.86 pg/mL。該變化與謝玲玎等[6]提及的情況有相似之處,并將這種對PHPT手術(shù)治療后,部分患者出現(xiàn)PTH再次升高,但不伴有血鈣的升高稱作PTH升高伴正常血鈣(normocalcemic parathormone elevation,NPE)。研究表明NPE的最大平均患病率為23.5%,發(fā)生范圍在3～46%[7]。其發(fā)生機(jī)制尚未明確,可將其發(fā)生原因歸納為(1)低鈣血癥;(2)術(shù)前1,25-二羥基維生素D3(1,25(OH)2D3)水平較低或維生素D不足;(3)腎功能不全;(4)術(shù)前PTH水平較高;(5)術(shù)前肌酐清除率較低;(6)其他因素如術(shù)前鈣水平較高、腺瘤大小、高齡、種族、骨質(zhì)疏松和多發(fā)性內(nèi)分泌腺瘤病(multiple endocrine neoplasia,MEN)等[7]。從術(shù)后隨訪可見本病例與術(shù)后NPE較符合,是為少見情況。綜合整個診療過程,筆者認(rèn)為其出現(xiàn)NPE的原因可能與患者術(shù)前長時間處于高水平PTH狀態(tài)、術(shù)前鈣水平持續(xù)較高、三個腺體受累且瘤體較大有關(guān)。后持續(xù)追蹤隨訪,患者血鈣在術(shù)后7月恢復(fù)正常,血PTH呈逐漸下降趨勢,復(fù)查彩超、甲狀旁腺顯像均無異常。

總之,PHPT的診斷是一個綜合的過程,需要結(jié)合實(shí)驗(yàn)室檢查及影像學(xué)檢查,其中以血PTH、血鈣及甲狀旁腺顯像檢查更為特異。若明確診斷后首選手術(shù)治療,術(shù)后需監(jiān)測血PTH和鈣磷相關(guān)指標(biāo)。并且術(shù)后的長期隨訪十分必要,可在術(shù)后1、3、6、12月時復(fù)查相關(guān)指標(biāo),以期動態(tài)監(jiān)測后續(xù)病程進(jìn)展。