陳曉萱 暴芳芳 李建可 陳聲利 劉 紅 張福仁
1山東大學,山東濟南,250012;2山東第一醫科大學附屬皮膚病醫院(山東省皮膚病醫院),山東省皮膚病性病防治研究所,山東濟南,250022
海分枝桿菌屬非結核分枝桿菌,近年來常見其感染的相關報道,臨床表現主要為皮膚和皮下組織慢性肉芽腫樣改變,極少累及皮膚外器官,統計已報道的病例報告,深部感染(滑囊炎、腱鞘炎、關節炎、骨髓炎)僅占0.5%[1]。我們診治了1例海分枝桿菌性腱鞘炎患者,報道如下。
臨床資料患者,女,59歲。因“右手拇指結節2月余”就診。2個月余前患者右手拇指指腹被蝦刺傷后出現一小結節,伴腫脹疼痛,未予診治,上述癥狀漸加重,右手腕部出現類似結節,伴右手屈腕受限,1~5手指伸屈活動受限。患者無咳嗽、咳痰、發熱、盜汗、腹瀉、體重減輕等不適。患者既往體健,否認結核病史及接觸史,否認藥物過敏史及長期服藥史。
體格檢查:系統檢查未見異常。皮膚科檢查:右手拇指指腹、其上方右手腕部見黃豆大結節,周圍紅腫,上覆鱗屑,右手屈腕受限,示指、中指略腫脹,有輕微壓痛,1~5手指伸、屈活動均受限(圖1)。

圖1 右手拇指指腹、其上方右手腕部見黃豆大結節,周圍紅腫,上覆鱗屑。示指、中指略腫脹,1~5手指伸、屈活動均受限
實驗室檢查:血常規、肝腎功、凝血功能、血沉未見明顯異常。真菌鏡檢及培養均為陰性,結核感染T細胞陽性,海分枝桿菌qPCR(組織)陽性,14天分枝桿菌培養陰性。組織病理示(圖2):(右手拇指)表皮大致正常,真皮淺深層見組織細胞、淋巴細胞、多核巨細胞塊狀浸潤。PAS染色:未見真菌菌絲及孢子結構;抗酸染色未見抗酸菌。符合感染性肉芽腫組織學改變。
影像學檢查(圖3):右手超聲掃查:拇長屈肌腱及2~5手指指屈肌腱周圍見不均質低回聲區,邊界欠清,從掌指關節延伸至腕關節,臨近關節骨質表面尚光整,CDFI示血流信號略豐富。符合右手指屈肌肌腱腱鞘炎。
診斷:海分支桿菌感染,腱鞘炎。
初始治療方案:利福平0.6 g日1次口服,克拉霉素片0.5 g日2次口服;用藥20天后出現上肢散在輕微紅斑, 考慮利福平所致皮疹不良反應在臨床上發生率高,考慮發疹性藥疹。試停用利福平觀察,1天后皮損消退。“利福平+克林霉素”治療3周后方案改為 :克拉霉素片0.5 g日2次口服,鹽酸米諾環素膠囊 50 mg日2次口服。治療1個月、2個月、3個月隨訪患者,皮損較上次明顯縮小,無新發皮損;右手活動受限疼痛較前明顯減輕,但未痊愈。
討論近年來海分枝桿菌感染病例愈發常見,多數患者有相關接觸史。海分枝桿菌是人類感染的條件致病菌,由Von Betegh于1910年首次發現[2],1926年由Aronson首次將其從費城水族館的咸水魚中分離出來[3]并對其進行命名。海分枝桿菌感染有四種臨床表現:I型為孤立的丘疹、結節或斑塊,表面糜爛、潰瘍、結痂或疣狀表現;Ⅱ型為數量不等的皮損似孢子絲菌病樣沿淋巴管播散;III型為深部感染(滑囊炎、腱鞘炎、關節炎、骨髓炎)伴或不伴皮膚感染;IV型為全身性感染和菌血癥,幾乎僅限于免疫低下患者[4]。我們報道的海分枝桿菌性腱鞘炎在臨床診療中罕見,尚未有關于其發病率的報道。
根據病史及臨床表現,結合輔助檢查,該患者符合海分枝桿菌感染診斷;既往無腱鞘炎病史,超聲示右手指屈肌肌腱腱鞘炎,且右手掌腫脹、活動受限癥狀于蝦刺傷、拇指結節出現后發生,經利福平、克林霉素治療有效,故腱鞘炎考慮為海分枝桿菌感染所致。2021年發表的病例報道顯示,一例72歲男性患者因左手伸肌腱腱鞘炎局部注射類固醇激素效果不佳,后出現局部皮疹,追溯病史得知患者癥狀出現前被海魚刺傷,考慮海分枝桿菌感染,后組織病理證實為海分枝桿菌性腱鞘炎[5]。因此,采集病史、完善相關檢查對于正確診療至關重要,海分枝桿菌感染是腱鞘炎的一個罕見病因,其診斷的決定性線索隱藏在病史中。
海分枝桿菌感染的系統治療藥物包括克拉霉素、利福平、乙胺丁醇、莫西沙星等,多數患者在克拉霉素和利福平的聯合治療后痊愈。局限于皮膚的感染常在1~6個月的治療后痊愈,而深部組織感染的治療時間長達18個月[6]。此外,治療方法還包括冷凍、光動力療法、手術治療等。宋知非等[7]報道1例海分枝桿菌性腱鞘炎患者,該患者以“右示指腫痛、活動受限半年余”就診,病程中僅有感染性腱鞘炎癥狀,未出現皮損。給予手術切除聯合抗生素治療12個月治療,2年7個月余隨訪,未見復發。海分枝桿菌累及深部組織時可不伴有皮膚表現,對于僅有深部炎癥而無皮膚損害患者,一定要明確是否為感染性,這對臨床診療意義重大。我們報道的海分枝桿菌性腱鞘炎患者,伴有典型皮膚表現,因難以耐受利福平的不良反應,使用“克林霉素+鹽酸米諾環素”兩聯治療,迄今用藥3個月,病情持續好轉。海分枝桿菌性腱鞘炎發病罕見,該病臨床癥狀不典型,易誤診漏診,超聲能為該病診療提供依據,早診斷早治療有利于手功能恢復。該病治療上未有統一標準,本病例為其診療提供了臨床證據,后續將持續追蹤治療情況及效果。