象征性游戲測試在兒童孤獨癥篩查中的價值

周暢 呂攀攀 馮巖 劉芳

1濱州醫學院，煙臺 264003；2濱州醫學院附屬醫院兒童保健科，濱州 256600；3廣饒縣人民醫院神經內科，東營 257300

孤獨癥譜系障礙（autism spectrum disorder，ASD）是以社會交往障礙、重復刻板行為以及興趣狹隘為核心特征的一類神經發育障礙性疾病，嚴重影響生活質量，也給家庭帶來了沉重的經濟負擔和精神壓力［1］。近年來，ASD 的患病率逐年上升，2019 年我國統計6～10 歲兒童ASD 患病率在0.7%，2020年美國的疾病預防和控制中心統計顯示，ASD的患病率為1/54［2-3］。多項研究表明，早期篩查至關重要，盡早早期診斷，針對性給予ASD患兒早期康復訓練，可以減輕殘疾程度，其預后能得到顯著改善，生活質量顯著提高，有些患兒能在成年后具有獨立學習、生活和工作的能力［4］。

ASD 病因復雜多樣，發病機制仍不明確，考慮跟遺傳、環境、圍生期因素均有關系，其生物學基礎也尚未完全明確，缺乏生物學標志物［5］。目前，臨床上診斷ASD 主要通過醫師對患兒ASD 核心特征的行為觀察、家長對患兒行為的描述及各類評估量表評估［6-7］，存在一定的主觀性，會出現誤診和假陽性，且從初次疑似ASD 到確診ASD 需要數月甚至數年，若能及早診斷、盡早干預，可改善患兒的預后。因此，科學有效的ASD 量表對ASD 患兒盡早篩查及診斷至關重要。國內外研究表明，象征性游戲測試（symbolic play test，SPT）能了解兒童非言語象征性思維能力的水平，象征性游戲能力的不足是孤獨癥兒童所特有的缺陷［8-9］。本研究旨在探討SPT在兒童孤獨癥早期篩查中的作用價值。

資料與方法

1.一般資料

采用回顧性橫斷面研究方法，收集2021 年11 月至2022 年9 月在廣饒縣人民醫院兒科以語言問題就診的患兒261 例。確診孤獨癥患兒194 例（觀察組），月齡（41.70±13.70）個月，女孩56 例，男孩138 例；語言發育遲緩患兒67 例（對照組），月齡（29.85±7.56）個月，女孩20 例，男孩47 例。兩組均以男孩為主，均完成了Gesell 發育水平測試、SPT 和ABC。兩組患兒的月齡、性別等一般資料比較，差異均無統計學意義（均P>0.05）。ASD 患兒診斷均符合美國精神障礙診斷統計手冊第5 版（Diagnostic and Statistical Manual of Mental Disorders-5，DSM-5）中ASD 診斷標準。（1）納入標準：①小于18 歲；②首次就診，家屬認可孩子語言發育落后于同齡兒童；③由專業評估人員進行至少1 h的行為觀察，完成了Gesell 發育水平測試、SPT 和孤獨癥行為量表（Autism Behavior Checklist，ABC）評估；④臨床資料完整；⑤愿意參加試驗，直系親屬知情同意，且簽署知情同意書。（2）排除標準：①兒童合并全面發育遲緩、腦性癱瘓、癲癇及代謝性疾病；②依據DSM-V 診斷標準，臨床診斷患有其他精神障礙，如精神分裂癥、情感障礙等；③主要帶養人有智力或聽力問題。

本研究經濱州醫學院附屬醫院科研倫理委員會審批（2021-KT-008），患兒直系親屬知情同意并簽署知情同意書。

2.方法

試驗前，向患兒家屬及患兒解釋說明本研究的各項內容，解答家屬各種問題。家屬理解同意進行測試，且簽署知情同意書。所有測試均在安靜溫暖且單獨不受打擾的房間進行，由同一個專業評估人員實施評估。

2.1.Gesell發育量表 為國內外常用的兒童發育診斷量表，由專業有評估資質的評估人員進行評估，評估患兒適應性、大運動、精細運動、語言及個人社交能力5 個能區，測試后按照診斷標準計算每個能區的實際發育年齡，最后計算發育商（DQ），DQ=各能區發育年齡/實際月齡×100。

2.2.SPT 所有就診患兒均接受SPT，由專業評估人員實施評估，包括4 個獨立的簡單生活場景，由兒童自由的獨立完成游戲并建立玩具間的聯系，再評估SPT 的發育水平及相應發育月齡。

2.3.ABC 采用問卷形式，由家長填寫，包括感覺、軀體運動、交往、語言及生活自理5個方面，共57個項目，每項評分為1、2、3、4 分，該量表強調的是ASD 患兒的感覺、情緒、行為及語言。篩查可疑閾值為53 分，篩查陽性閾值為67分。避免出現家長因對項目的理解不夠明確而引起假性結果，問卷均在科室專業工作人員指導下填寫。

2.4.ASD 應用美國精神障礙統計與診斷手冊第五版中孤獨癥診斷的標準，由專業、經驗豐富、有評估資質的醫師評估。語言發育遲緩兒童排除孤獨癥譜系障礙的診斷。

3.統計學分析

應用SPSS 19.0 進行統計分析處理，計數資料以例（%）表示，采用χ2檢驗，符合正態分布的計量資料以均數±標準差（±s）表示，組間比較采用獨立樣本t檢驗，SPT 測試原始分與Gesell、ABC 評分采用Pearson 相關分析，P<0.05為差異有統計學意義。

結果

1.兩組就診時月齡及Gesell測試評分比較（表1）

表1 兩組以語言問題就診患兒就診時Gesell測試評分比較（分，± s）

表1 兩組以語言問題就診患兒就診時Gesell測試評分比較（分，± s）

注：觀察組為孤獨癥患兒，對照組為語言發育遲緩患兒。DQ為發育商

組別觀察組對照組t值P值例數194 67適應性DQ 50.41±15.46 78.87±13.40 13.420<0.001大運動DQ 59.06±16.69 83.49±13.40-10.832<0.001精細DQ 56.38±17.79 82.67±15.70-10.739<0.001語言DQ 35.94±11.71 57.34±12.23-12.752<0.001個人社交DQ 42.01±13.61 67.69±14.98-12.967<0.001

觀察組Gesell 測試中適應性、大運動、精細、語言及個人社交能力評分均低于對照組兒童，差異均有統計學意義（均P<0.05）。

2.兩組象征性游戲能力及ABC評分比較（表2）

表2 兩組以語言問題就診患兒象征性游戲能力及ABC評分比較（± s）

表2 兩組以語言問題就診患兒象征性游戲能力及ABC評分比較（± s）

注：觀察組為孤獨癥患兒，對照組為語言發育遲緩患兒。SPT為象征性游戲測試，ABC為孤獨癥行為量表

組別觀察組對照組t值P值例數194 67 SPT發育月齡12.77±8.44 19.06±7.04-5.477<0.001 ABC評分（分）90.94±13.83 26.48±10.67 34.727<0.001適應性月齡20.08±7.59 23.08±6.13-2.922 0.004個人社交月齡16.89±6.77 20.37±6.84-3.617<0.001

觀察組SPT 發育月齡較對照組明顯落后，ABC 評分顯著高于對照組，差異均有統計學意義（均P<0.05）。

3.相關性及效度分析

SPT 原始分與Gesell 測試適應性、大運動、精細、語言、個人社交評分存在顯著正相關性，r值分別是0.405、0.225、0.308、0.507、0.532（均P<0.001），與ABC 呈負相關，r=-0.386。觀察組SPT 原始分與ABC 評分呈負相關，r=-0.211（P<0.001），對照組SPT 原始分與ABC 評分呈負相關，r=-0.346（P<0.001）。觀察組SPT發育月齡較對照組SPT發育月齡明顯落后，差異有統計學意義（P<0.001），表明SPT可以有效區分語言發育遲緩和ASD患兒之間的差異。

討論

兒童孤獨癥是一種較為嚴重的廣泛性發育障礙，早期缺乏正常兒童應有的反應，存在語言、認知、社交發育遲緩，后期出現交往障礙、刻板行為及發育異常這三大核心癥狀，造成精神殘疾，給家庭帶來沉重負擔［11-12］。如果能得到早期診斷及干預，對提高患兒學習、生活質量具有重要意義，可促進患兒社會認知發展，明顯改善預后［13-16］。因此，盡早診斷對ASD早治療至關重要［17］。目前，ASD病因不明確，且缺乏明確的生物學標志物，診斷主要通過臨床醫師對患兒ASD 特征行為觀察、家長對行為的描述及評估量表評估［18］。選擇有效簡便的評估量表至關重要，既可用于正常和異常兒童常規篩查，又能利于臨床醫生診斷孤獨癥患兒。

本研究中，針對以語言問題就診的患兒采用SPT 進行孤獨癥的篩查，象征性游戲能力是人類所特有的一種認知能力，兒童1 歲以后開始［9］。有研究顯示，象征性游戲能力的不足是ASD 兒童所特有的一種缺陷［19］。國內外研究顯示，通過SPT 觀察兒童對周圍接觸事物的理解能力，可以間接了解兒童語言能力的水平，甄別兒童在語言潛能方面的優勢或不足，提示兒童生理年齡與口語表達能力的差距［20-21］。SPT 是一種簡單有效的針對早期語言階段兒童的篩選工具，可以有效區分相同年齡段正常兒童與發育障礙兒童。本研究結果也顯示，ASD 兒童的象征性游戲能力比語言發育遲緩患兒更落后，且SPT 發育月齡顯著低于語言發育遲緩患兒，SPT原始分與Gesell測試適應性、大運動、精細、語言、個人社交能力存在顯著正相關性。兒童語言發育早期，理解能力和表達能力是不同步的，理解能力是早于表達能力的。SPT 實施簡單、容易，能快速評估兒童象征性游戲能力，反映兒童建立物體間聯系的能力，因測試為非語言性的，采用的測試工具日常生活里很常見，容易被有語言問題的患兒接受，特別是不太合作且無語言表達的兒童，臨床上可以用于無表達性語言的兒童，國內均有報道［19，22］。這種能力與非語言認知能力、語言能力均有相關性，與國內外研究結果是一致的［19，23］。對區別ASD 患兒、語言發育遲緩患兒提供一定的鑒別價值。

1978 年KRUC 等編制了ABC，其采用問卷形式由家屬填寫，10～15 min可完成，共包含57個條目，涉及感覺能力、運動能力、溝通能力、語言能力和社會生活自理能力5 個方面，某些項目易被家屬忽視，可通過表格內容反映出來，再結合Gesell 發育水平測試，可以幫助臨床醫生分析患兒的發育情況和行為問題，為診斷、治療及預后分析提供依據［24-27］。多數患兒是以語言發育遲緩為主訴的，在兒童會走路以后，語言發育就變成家長主要關注的發育指標。本研究中，需要從語言發育遲緩患兒中早期篩查ASD患兒，相比單純語言問題，ASD 患兒會存在多個功能區發育遲緩。本研究結果顯示，Gesell 測試中適應性、大運動、精細、語言及個人社交能力評分ASD患兒均顯著低于語言發育遲緩患兒，ASD 兒童的發育水平及SPT 平均發育月齡與語言發育遲緩兒童相比明顯落后。Gesell 測試中應物能是通過玩具和游戲過程中兒童對外界刺激的反應，個人社交能力是測試過程中兒童對測試者互動交往能力及興趣性，因為ASD患兒核心癥狀是社交障礙和刻板行為，ASD 兒童更難理解物與物之間的聯系，人與人之間的交往及互動，缺乏想象創造性的游戲和與人交往，在接觸玩具和人時單純停留在感知覺層面上的游戲水平。本研究中，兩組患兒Gesell 測試中適應性、個人社交能力差異均有統計學意義，ABC 評分結果也顯示ASD 患者與語言發育遲緩兒童相比更差，說明了SPT 選擇性應用于ASD 兒童篩查中的可行性，早期篩查出ASD兒童，在兒童早期關鍵發育階段及早干預。

本研究相關性顯示，SPT 原始分與Gesell 測試適應性、大運動、精細、語言、個人社交評分存在顯著正相關性，與ABC 呈負相關。表明在一定程度上SPT 可以協助Gesell 發育量表和ABC 量表篩查孤獨癥兒童，這跟國內外報道是一致的［21，28］。本研究結果還顯示，SPT 測試原始分與Gesell 測試各功能區及ABC 評分之間在ASD 患兒中具有良好的平行效度，語言發育遲緩患兒與ASD 患兒SPT 發育月齡比較，差異有統計學意義，表明SPT 可以有效區分語言發育遲緩和ASD患兒之間的差異，其是一種有效的篩查工具。

目前，孤獨癥的治療尚無特效藥物，關鍵在于早期發現，盡早行為干預和長期康復訓練，可顯著改善ASD患兒的不良預后［29-32］。本研究證實SPT 可以有效篩查兒童孤獨癥，幫助醫生準確評估患兒的行為問題和心理發育障礙，讓兒童盡早篩查、診斷，根據具體情況采用針對性康復干預，提高患兒生活質量，減輕患兒家庭負擔。SPT 為非語言的測試，使用的測試玩具簡單常見，測試時間短暫，容易被患兒接受，便于早期篩查語言發育遲緩及孤獨癥患兒，也可用于后續隨訪及干預效果評價，ABC 評分及Gesell 發育量表聯合使用，更加有利于及早發現孤獨癥患兒。

綜上所述，兒童孤獨癥采用SPT 篩查，能提高篩查準確率，值得推廣使用。

作者貢獻聲明周暢、呂攀攀：醞釀和設計試驗，實施研究，采集數據，分析/解釋數據，文章撰寫；馮巖：醞釀和設計試驗，實施研究，采集數據，分析/解釋數據；劉芳：醞釀和設計試驗，實施研究，采集數據，分析/解釋數據，文章撰寫，工作支持