盆腔寄生性平滑肌瘤1例并文獻復習

尚志遠，周丹，孟慶偉，呂秋波

盆腔寄生性平滑肌瘤1例并文獻復習

尚志遠，周丹，孟慶偉，呂秋波

北京醫院婦產科 國家老年醫學中心，北京 100730

寄生性平滑肌瘤是一種自發出現或醫源性導致的良性實體腫瘤。在過去，這是一種相對罕見的疾病，但隨著腹腔鏡手術和旋切器的廣泛使用，目前病例數量有所增加。本文報道北京醫院診治的1例寄生性平滑肌瘤病例，并回顧相關文獻，討論該病的臨床特點與診治策略，以期為臨床診療此類疾病提供參考。

寄生性平滑肌瘤；腹腔鏡手術；肌瘤剔除術；分碎術；醫源性

寄生性平滑肌瘤是一種與子宮體無解剖學關系、血供來源于周圍組織的特殊類型的子宮平滑肌瘤，2011年國際婦產科聯盟指南將其歸類于特殊類型的子宮肌瘤[1]。現報道1例腹腔鏡子宮肌瘤剔除術后盆腔寄生性平滑肌瘤患者，并討論該病的臨床特點與診治策略。

1 病例資料

患者，女，34歲，因查體發現左附件區腫塊于2022年8月12日收住我院。該患者2012年于外院行腹腔鏡子宮肌瘤剔除術，術中使用旋切器分碎瘤體后取出標本，病理提示子宮平滑肌瘤。2018年12月患者因早孕于我院超聲檢查提示子宮后壁肌瘤約5cm，孕期平順并于2019年2月行剖宮產術，術中未剔除肌瘤。后患者定期隨診，2022年6月陰道超聲提示子宮可見多個低回聲團，較大者位于左側壁外，大小約4.9cm×4.3cm×3.0cm，形態規則，呈分葉狀，其周邊及內部見條形血流信號，后壁間低回聲團約5cm，雙附件未見異常，見圖1A。2周后患者因不規律下腹痛就診，陰道超聲提示：子宮可見多個低回聲團，大者位于后壁間5.6cm×5.9cm×4.1cm，右卵巢未見異常，左卵巢外上方可見低回聲團，大小約4.4cm×3.1cm×2.0cm，未見血流信號；左卵巢內上方可見低回聲團，大小約6.2cm×5.3cm×3.8cm，未見血流信號，見圖1B。盆腔CT提示：左附件區結節約5.0cm×4.5cm、4.4cm×2.6cm，子宮后壁結節5.5cm，見圖2。盆腔磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）提示：子宮后壁結節4.5cm×4.1cm；左附件區2個類圓形結節，T1WI混雜低信號，T2WI混雜高信號，DWI中高信號，局部與腸管關系密切，見圖3。遂行經臍單孔腹腔鏡探查術，術中見左卵巢外側近盆壁腫塊約4cm×3cm，表面光滑，與大網膜、盆壁、左輸卵管傘粘連，左卵巢內側大網膜內包裹腫塊1枚約5cm×5cm，局部與腸管粘連，游離大網膜后見腫塊有蒂與左卵巢相連，見圖4。松解粘連后完整切除盆腔腫塊，剔除子宮后壁肌瘤，大小約5cm。經臍切口人工碎瘤后分次取出標本。盆腔腫塊呈實性，質韌，切面呈編織狀，局部灰黃綠色，質中等。術后石蠟病理為平滑肌瘤，伴玻璃樣變及紅色變性。

2 討論

自發性寄生性平滑肌瘤較罕見，多為個案報道[2-3]。目前普遍認為其病因是子宮體肌瘤脫落后種植，也有學者認為非典型位置的寄生性肌瘤可能起源于骨盆間充質組織的成肌細胞[4-6]。1997年，Ostrzenski[7]報道首例腹腔鏡分碎術后寄生性平滑肌瘤病例。隨著腹腔鏡技術的發展和旋切器的廣泛應用，醫源性寄生性平滑肌瘤并不少見，其發病率為0.12%～1.2%[8-10]。由于該病的隱匿性，真實發病率可能更高。既往報道稱，手術后診斷該病的中位時間為術后2.0～5.4年[9,11]。分碎術多見于腹腔鏡子宮肌瘤剔除術、腹腔鏡子宮次全切除術、腹腔鏡子宮切除術中宮體過大無法經陰道取出等情況，旋切器的使用是寄生性平滑肌瘤的主要危險因素[4,12]。旋切器高速旋轉切割產生的組織碎屑被認為是寄生性平滑肌瘤的來源。另外，經腹子宮肌瘤剔除或子宮切除術、宮腔鏡子宮肌瘤電切也可能造成醫源性寄生性平滑肌瘤[5,13-14]。

雌孕激素暴露是子宮肌瘤生長的影響因素之一，因此也有學者猜測，激素暴露也是寄生性平滑肌瘤的危險因素，在接受口服避孕藥、激素替代、他莫昔芬、促排卵等藥物治療的患者中均有相關的病例報道[6,8,14]。Takeda等[15]報道1例寄生性平滑肌瘤在妊娠期迅速增大，也有回顧性研究認為患者年齡<40歲是該病的高危因素，這些文獻支持激素理論的可能性[10,15]。但Otsuka等[14]回顧相關文獻后指出絕經后女性也有關于該病的報道，因此激素暴露在寄生性平滑肌瘤發病中的作用尚不明確。也有研究猜測子宮內膜異位癥或炎癥反應可能是該病的風險因素之一[16]。

A.子宮左側低回聲團，邊界清楚，分葉狀；B.左卵巢外上方、內上方低回聲團，邊界清楚

注：MASS為腫塊；Uterus為子宮；Left Ovary/L-OV為左卵巢

圖2 盆腔CT圖像

注：U為子宮；M為腫塊；OV為左卵巢

圖3 盆腔磁共振圖像

A.T1WI成像左卵巢內側腫塊呈低信號，子宮后壁可見低信號結節；B.T2WI成像腫塊呈高信號；C.DWI成像腫塊呈中高信號，子宮后壁高信號結節；D.T1WI成像左側盆壁結節呈低信號；E.T2WI成像左側盆壁結節呈中高信號；F.DWI成像左側盆壁結節呈高信號

注：白色箭頭為子宮及后壁肌瘤；紅色箭頭為左卵巢；綠色箭頭為腫塊

圖4 術中所見

A.左卵巢外側近盆壁腫塊，表面光滑，與大網膜、盆壁、左附件粘連；B.左卵巢內側腫塊，包裹于大網膜內，局部與腸管粘連；C.松解粘連后見腫塊有蒂與左卵巢相連

注：U為子宮；OV為卵巢；M為腫塊

寄生性平滑肌瘤多見于育齡期女性，通常沒有特異性的臨床表現。根據其寄生部位，患者可能伴有腹痛、腹脹、尿頻等壓迫癥狀，或觸及腹部腫塊，或在壓迫嚴重時出現腰痛、尿路梗阻、腸梗阻，亦可無任何癥狀[4,10,17]。部分患者在常規檢查、盆腹腔影像學檢查或手術中偶然發現[12]。由于重力作用，醫源性寄生性平滑肌瘤發生部位多見于盆腹腔較低位置，如腸系膜、大網膜、盆腔腹膜、腹壁腹膜、腸管、腹壁穿刺孔、手術切口等位置，也可種植于卵巢輸卵管，上腹部、膈上少見[5,18-19]。病灶可呈單發或多發，部分病例可見廣泛散在病灶[12,15,20]。本例患者因腹痛就診，結合術中表現和術后病理診斷推測，可能因平滑肌瘤變性或腫塊在盆腔游走壓迫周圍組織所致。

病理學檢查是診斷寄生性平滑肌瘤的金標準，尚無其他方法能夠在術前準確鑒別該病[21]。結合該病的病因學特點，對游離于子宮體的盆腹腔腫塊、有腹腔鏡子宮肌瘤剔除術、分碎術史的病例，需警惕寄生性平滑肌瘤。患者腫瘤標志物多在正常范圍內。影像學表現類似于子宮肌瘤。超聲表現為邊界清楚、形態規則的低回聲或實性結節。本例患者盆腔腫塊在重力作用下位置發生改變，超聲見子宮旁分葉狀低回聲團，被誤認為子宮漿膜下肌瘤。MRI表現為信號均勻的T1中等信號、T2低信號結節，當平滑肌瘤表面覆有假包膜、脈管或水腫帶時，MRI可呈現病灶周邊光滑的T2高信號邊界，此時能顯示病灶與周圍組織毗鄰關系。當存在平滑肌瘤變性時，MRI可呈現出混雜信號，ADC成像表現為中高或高信號，此時需與平滑肌肉瘤相鑒別[22]。本例患者影像學表現為附件區占位，MRI表現與惡性腫瘤相似，因此術前無法除外卵巢或消化道來源惡性腫瘤，需手術探查進一步明確診斷。石蠟病理有助于鑒別病灶良惡性，免疫組織化學染色如SAM、Desmin等平滑肌標志物有助于鑒別其來源[10,23]。

寄生性平滑肌瘤的治療以手術切除為主，需根據病灶大小、部位選擇合適的術式。無癥狀、病灶體積小的患者可選擇隨診，有手術禁忌證的患者可考慮內分泌治療[24]。腹腔鏡探查+病灶切除是大多數病例的首選術式，但當病灶體積大、位置特殊、粘連致密、損傷周圍臟器風險高或術前評估懷疑惡變可能時，可考慮經腹手術。Takeda等[15]的病例中，平滑肌瘤切除術前在膀胱鏡下置入輸尿管支架可預防輸尿管損傷。

由于寄生性平滑肌瘤主要來源于旋切器產生的組織碎屑，因此減少組織碎屑的產生和播散是預防寄生性平滑肌瘤的重要手段。取物袋中碎瘤、人工碎瘤術取代旋切器、經腹小切口、經臍單孔或經陰道碎瘤等方案都能夠減少組織碎屑的產生或播散[12]。如必須在無保護的情況下進行旋切碎瘤術，碎瘤后應仔細探查大網膜及腸管表面、膀胱、Douglas窩、直腸側窩、腹腔鏡套管、腹壁切口等部位，充分沖洗盆腹腔、器械、穿刺孔、切口，盡可能清除殘留的組織碎片[4]。本例患者通過經臍單孔手術、人工碎瘤、盆腹腔沖洗的方式避免組織播散。2020年美國食品藥品監督管理局的更新安全通告中將腹腔鏡分碎術的使用限制在某些特定的適合接受子宮肌瘤切除術或子宮切除術的患者，并建議如需進行分碎術，只能采用封閉式分碎術，另外術前需告知患者封閉式碎瘤術并不能避免組織播散種植。寄生性平滑肌瘤術后預后良好，術后復發報道罕見[25]。

綜上，除醫源性因素外，寄生性平滑肌瘤的確切發病機制和風險因素仍無定論，尚需進一步研究。對因盆腹腔包塊就診、有腹腔鏡碎瘤術史的患者，需鑒別寄生性平滑肌瘤。MRI有助于明確病灶位置、評估毗鄰關系、鑒別良惡性病變，是重要的術前檢查手段。盡管臨床上已應用多種預防措施，仍無法完全避免醫源性寄生性平滑肌瘤的發生，對該病的研究仍需進一步完善。

[1] MUNRO M G, CRITCHLEY H O, BRODER M S, et al. FIGO classification system (PALM-COEIN) for causes of abnormal uterine bleeding in nongravid women of reproductive age[J]. Int J Gynaecol Obstet, 2011, 113(1): 3–13.

[2] GARRIDO-OYARZúN M F, SACO A, CASTELO- BRANCO C. Anterior abdominal wall parasitic leiomyoma: Case report[J]. Gynecol Endocrinol, 2018, 34(2): 103–106.

[3] KYOZUKA H, JIN T, SUGENO M, et al. A case of spontaneous parasitic myoma in a patient without a history of myomectomy treated laparoscopically[J]. Fukushima J Med Sci, 2022, 68(2): 123–127.

[4] KHO K A, NEZHAT C. Parasitic myomas[J]. Obstet Gynecol, 2009, 114(3): 611–615.

[5] 許阡, 王欣. 寄生性平滑肌瘤22例臨床分析[J]. 國際婦產科學雜志, 2023, 50(1): 39–42.

[6] VAN DER MEULEN J F, PIJNENBORG J M, BOOMSMA C M, et al. Parasitic myoma after laparoscopic morcellation: A systematic review of the literature[J]. BJOG, 2016, 123(1): 69–75.

[7] OSTRZENSKI A. Uterine leiomyoma particle growing in an abdominal-wall incision after laparoscopic retrieval[J]. Obstet Gynecol, 1997, 89(5 Pt 2): 853–854.

[8] CUCINELLA G, GRANESE R, CALAGNA G, et al. Parasitic myomas after laparoscopic surgery: An emerging complication in the use of morcellator? Description of four cases[J]. Fertil Steril, 2011, 96(2): e90–e96.

[9] LEREN V, LANGEBREKKE A, QVIGSTAD E. Parasitic leiomyomas after laparoscopic surgery with morcellation[J]. Acta Obstet Gynecol Scand, 2012, 91(10): 1233–1236.

[10] TAN-KIM J, HARTZELL K A, REINSCH C S, et al. Uterine sarcomas and parasitic myomas after laparoscopic hysterectomy with power morcellation[J]. Am J Obstet Gynecol, 2015, 212(5): 594.

[11] LETE I, GONZáLEZ J, UGARTE L, et al. Parasitic leiomyomas: A systematic review[J]. Eur J Obstet Gynecol Reprod Biol, 2016, 203: 250–259.

[12] PAUL P G, SHINTRE H, MEHTA S, et al. Parasitic myomas: An unusual risk after morcellation[J]. Gynecol Minim Invasive Ther, 2018, 7(3): 124–126.

[13] CHO I A, BAEK J C, PARK J K, et al. Torsion of a parasitic myoma that developed after abdominal myomectomy[J]. Obstet Gynecol Sci, 2016, 59(1): 75–78.

[14] OTSUKA S, YANAZUME S, MIZUNO M, et al. Metastatic leiomyoma following menopause: A case report and review of literature[J]. Cureus, 2022, 14(11): e31549.

[15] TAKEDA A, MORI M, SAKAI K, et al. Parasitic peritoneal leiomyomatosis diagnosed 6 years after laparoscopic myomectomy with electric tissue morcellation: Report of a case and review of the literature[J]. J Minim Invasive Gynecol, 2007, 14(6): 770–775.

[16] EMERY S L, PLUCHINO N, MARTINO A, et al. Case report iatrogenic parasitic leiomyoma: The surgeon’s invisible hand[J]. Front Surg, 2023, 10: 1101078.

[17] REHMAN F, TALIB S, RAZETTO A, et al. Parasitic leiomyoma as a cause for primary small bowel obstruction[J]. Cureus, 2022, 14(3): e23473.

[18] LU B, XU J, PAN Z. Iatrogenic parasitic leiomyoma and leiomyomatosis peritonealis disseminata following uterine morcellation[J]. J Obstet Gynaecol Res, 2016, 42(8): 990–999.

[19] JEON G, PARK S Y. Parasitic leiomyoma with lymphatic dilatation in trocar port-site of abdominal wall: A case report[J]. J Korean Soc Radiol, 2023, 84(1): 280–285.

[20] PAI A H, YEN C F, LIN SL. Parasitic leiomyoma[J]. Gynecol Minim Invasive Ther, 2020, 9(2): 108–109.

[21] PARK J Y, PARK S K, KIM D Y, et al. The impact of tumor morcellation during surgery on the prognosis of patients with apparently early uterine leiomyosarcoma[J]. Gynecol Oncol, 2011, 122(2): 255–259.

[22] FASIH N, PRASAD SHANBHOGUE A K, MACDONALD D B, et al. Leiomyomas beyond the uterus: Unusual locations, rare manifestations[J]. Radiographics, 2008, 28(7): 1931–1948.

[23] 戴春陽, 韓璐. 腹腔鏡術后繼發寄生性平滑肌瘤8例臨床病理特征分析[J]. 中國婦產科臨床雜志, 2020, 21(2): 184–185.

[24] MIZUNO M, NAWA A, NAKANISHI T, et al. Clinical benefit of endocrine therapy for benign metastasizing leiomyoma[J]. Int J Clin Oncol, 2011, 16(5): 587–591.

[25] YANG R, XU T, FU Y, et al. Leiomyomatosis peritonealis disseminata associated with endometriosis: A case report and review of the literature[J]. Oncol Lett, 2015, 9(2): 717–720.

（2023–04–29）

（2023–06–28）

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A

10.3969/j.issn.1673-9701.2023.22.033

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