膀胱頂部憩室型成人臍尿管瘺伴感染一例

繆榮明，趙勝利，任紫昆

臍尿管瘺(urachal fistula，UF)為臍部發(fā)育異常的先天性疾病。通常因臍尿管全程性閉鎖障礙形成，臨床以兩種方式表現(xiàn)，一種表現(xiàn)是臍尿管全程均未閉合形成的臍尿管瘺，臨床稱為開放性臍尿管瘺，尿液可經(jīng)臍孔流出腹壁外；另一種臨床表現(xiàn)只在一端閉鎖，分別表現(xiàn)為臍竇或膀胱頂部憩室。臍尿管瘺是兒童的一種先天性疾患，通常臨床較少見，成人臍尿管瘺非常少見，以男性居多。現(xiàn)將1例膀胱頂部憩室型成人臍尿管瘺伴感染的典型病例報告如下。

1 病例資料

患者，男，60歲，2023年2月13日初診。主訴：間歇性臍部疼痛伴膿性滲液2年就診。曾因臍下反復出現(xiàn)包塊伴白色臭味分泌物流出，在外院多次就診，診斷為臍部感染，行抗炎、局部放置引流管引流等對癥治療，治療后好轉，但反復發(fā)作。患者發(fā)病以來無發(fā)熱畏寒，無腹痛、腹脹、腹瀉、惡心、嘔吐，亦無尿頻尿急尿痛等癥狀。2年前因結石性膽囊炎在當?shù)蒯t(yī)院行腹腔鏡手術治療，有臍部手術器械穿刺史。體格檢查：腹部平軟，臍下可見約3.0 cm橫行手術瘢痕，中央可見直徑0.3～0.5 cm竇道，硬韌條索狀組織的下方可觸及直徑約2.5 cm腫塊，擠壓腫塊可見竇道口有白色液體流出。超聲檢查提示：臍部可見無回聲條索狀結構，此組織延續(xù)至腹腔，未見血流信號。CT提示：臍下可見炎性反應所致的條索狀密度增高影，下腹壁正中條索狀低密度影。影像學檢查能夠判斷臍尿管與周邊組織的關系，也能夠觀察到病變組織內(nèi)部結構和回聲的變化，有學者推薦，檢查方法包括超聲、CT、逆行造影等[1-2]。

手術方式：硬膜外麻醉成功后，患者取平臥位，首先臍部用0.5%碘伏消毒2次，再進行手術區(qū)域的常規(guī)消毒，鋪無菌手術巾、手術單。留置導尿管并適當充盈膀胱。以F3輸尿管導管由竇道向下探查，同時注入亞甲藍，見藍色尿液進入尿袋，確診為膀胱頂部憩室型臍尿管瘺。保留臍部，于臍下沿臍尿管瘺口周圍正常組織0.2 cm行弧形切開，觸及臍尿管硬韌如繩，沿著硬韌組織周圍分離，直到腹白線，于腹膜外用手指鈍性分離，近膀胱處推開一定范圍的腹膜，剝離瘺管直至膀胱頂部，切斷瘺管并雙荷包修補膀胱，干紗布置于切口內(nèi)，無藍色尿液漏出，證實無尿漏后放置引流管，分別按照以下順序：0.25%碘伏200 mL、3%過氧化氫20 mL、生理鹽水100 mL沖洗臍孔，關閉切口。后留置導尿管3 d。術后病理報告：內(nèi)襯復層柱狀上皮的管腔樣結構，符合臍尿管瘺，見圖1。術后隨訪內(nèi)容：術后兩周檢查切口是否完全愈合，是否排尿正常，術后1～3個月檢查臍部是否滲液或異味，每隔3個月做1次彩超檢查切開下方腹壁有無液性或實性病變。至8月14日，術后隨訪6個月，無復發(fā)、滲液和癌變。

圖1 臍尿管全段切除術后病理檢查

2 討論

臍尿管異常較為罕見，在新生兒中約1/30萬，多見于男性，臍尿管的基底部位于膀胱前壁頂部，頭端延伸至臍部，長2.0～9.0 cm，直徑0.6～1.0 cm，中央有閉鎖的動脈。臍尿管畸形按照臍尿管開放部位，臍尿管憩室型占3%～5%、臍尿管竇道型占15%、臍尿管囊腫型占30%、臍尿管型占50%。臍尿管是由胚胎期尿囊管退化而成，胚胎發(fā)育第4～7周時，背側的原始直腸和腹側的尿生殖竇是通過尿直腸隔分隔的。頂部擴張至臍部與臍管相連通是在膀胱形成初期。若出生后臍尿管不閉合，即形成先天性異常。常規(guī)分為4種類型：中間開放而兩端閉合，形成臍尿管囊腫；膀胱端閉合而臍端側開放，形成臍竇，臨床表現(xiàn)以黏液樣分泌物；臍端側閉合而膀胱端開放，形成膀胱頂部憩室，多因外部因素損傷導致臍部開放，臨床表現(xiàn)為突發(fā)性臍部漏尿；臍尿管兩端開放，膀胱尿液通過臍尿管與腹壁外相通，臨床表現(xiàn)為持續(xù)性臍部漏尿。

隨著胚胎的發(fā)育膀胱逐漸下降，導致胚胎早期膀胱頂部與臍相連部位發(fā)生分離，膀胱頂與臍之間最終形成一條管道，稱為臍尿管，臍尿管逐漸退化后形成纖維索，稱為臍正中韌帶。形成臍尿管瘺的原因是全程存在閉鎖障礙。憩室型臍尿管瘺主要臨床表現(xiàn)為臍部漏尿，排尿時隨著腹內(nèi)壓增高，漏出量增多，大部分存在管道細且彎曲呈非噴射狀。有時難以發(fā)現(xiàn)，臨床表現(xiàn)為臍部皮炎或臍周膿腫。傳統(tǒng)的切口貫穿整個下腹部，導致腹部的外觀和完整性受到影響，多數(shù)未婚患者不易接受。亞甲藍定位的小切口，手術創(chuàng)傷小，術中解剖出膀胱頂部及臍尿管，圍繞瘺管周圍的正常組織進行切開，加之采用皮內(nèi)縫合，切口一期愈合，臍部無明顯疤痕。

感染是臍尿管殘余的并發(fā)癥，受感染的臍尿管殘余培養(yǎng)，最常見的細菌是金黃色葡萄球菌[3]。有學者報告[4]，病程＜6個月的患者輕微癥狀性臍尿管異常建議行非手術治療。有學者認為[3]，一旦臍尿管瘺伴感染，應先給予局部引流或應用廣譜抗生素，待局部炎癥、水腫消退后，間隔2～4周后再手術治療，雖然治療時間延長，給患者帶來一些不便，增加患者治療費用和痛苦，但炎癥消退后，組織間隙清、易于辨認失活組織，術中出血少。也有學者認為，發(fā)現(xiàn)后早期以手術為佳[5]。Siow等[6-7]首次描述腹腔鏡臍尿管殘端切除術。Araki等[8-9]提出的手術治療原則，切除臍尿管全段和部分膀胱頂部，必要時切除臍內(nèi)側韌帶。

本例屬膀胱頂部憩室型，由于既往手術前膀胱延伸部未與腹壁相通，導致長期腹壁無流液體、疼痛等癥狀。既往手術中置入10 mm troca，醫(yī)源性造成與腹壁相通，損傷后由閉塞導致開放，而反復感染。由于竇道壁慢性增生并且細而曲折，同時存在較多膿性分泌物堵塞瘺管，導致腹壁間歇性尿液流出，由于是罕見病，部分門診醫(yī)師對病情認識不足，正常門診處理，僅行膿腫切開引流，而非未徹底切除瘺管，導致腹壁感染遷延不愈。我們認為，對于臍尿管瘺伴感染，首先有效抗生素治療，預防性應用抗生素治療效果滿意，術后并發(fā)癥和患者住院時間均明顯減少，是臍尿管瘺手術的標準治療方法。有報道[3]，感染部位的細菌多為金黃色葡萄球菌，頭孢菌素類藥物相對在血液、尿液中濃度高，這類抗生素也是預防泌尿外科手術部位感染的首選。但是抗生素的有效治療是根據(jù)局部滲出液的培養(yǎng)結果、患者臨床癥狀及時進行更換，在手術前要積極控制感染，避免術后繼發(fā)尿源性膿毒血癥。臍部疼痛癥狀明顯緩解或消失，滲出明顯減少或消失，可行臍尿管瘺管完全切除，保留臍部，既美觀又不增加術后并發(fā)癥，這個方案與葛光炬等報道一致[10-11]。我們在術中切除全段臍尿管，羅游等[12]報告，臍尿管殘留的任何部分均可能發(fā)生癌變，且惡變概率較高，臍尿管癌占膀胱原發(fā)性腺癌的20%～40%。對于制定膀胱疾病治療措施的原則與臨床療效的評估有指導意義[13]。國內(nèi)外有學者個案報告，采用單孔腹腔鏡、激光施行手術切除未閉的臍尿管[14-16]，而我們認為，采用改良切口自臍端沿竇道周圍正常組織向膀胱端切除，避免切口緣留有壞死組織，影響術后切口愈合；術前超聲、CT、造影對診斷有指導意義，因此，今后臨床若遇有僅因手術導致臍部腹壁感染反復不愈者，應考慮傷口與腹腔相通或與泌尿系統(tǒng)相通的可能，行腹部及泌尿系超聲檢查及逆行膀胱造影，多可明確診斷。膀胱留置尿管的時間，與導管相關性尿路感染發(fā)生率呈正相關[17]，我們手術后留置導尿管3～5 d，與文獻報告要求一致。

我們認為治療過程中需要注意：①術中使用輸尿管導管亞甲藍定位，根據(jù)亞甲藍標記必須全段切除臍尿管。②麻醉開始時適當快速補液或夾閉導尿管使膀胱適度充盈，便于術中確定切除界限。③縫合切口前，分別應用0.25%碘伏200 mL、3%過氧化氫20mL和生理鹽水進行臍部及切口內(nèi)徹底沖洗。④根據(jù)漏出液或尿液培養(yǎng)結果選用敏感的抗生素治療，術后加強換藥，促進切口愈合。

綜上所述，詳細的詢問既往史和病程、仔細的全面專科體格檢查、熟練的臍部與膀胱解剖、完善的超聲、CT、或者造影等影像學檢查，是正確診斷臍尿管疾病的關鍵。無論是腹腔鏡，還是傳統(tǒng)開放手術，保留臍部的全段臍尿管切除術，恢復快，瘢痕小，是一種安全、有效且美觀的方法，值得臨床推廣。本研究由于是個案，并且隨訪時間短，仍需更長時間的隨訪進行驗證。