3D打印負壓吸盤個體化治療75例兒童漏斗胸效果

陳世恭,陳偉濤,陳新弟

(福州兒童醫院胸外科,福建 福州 350005)

漏斗胸是一種常見的先天性胸壁畸形,也稱為胸骨凹陷,為胸骨下部及其相應肋軟骨向脊柱方向凹陷,形成以胸骨劍突為中心的前胸壁漏斗狀下陷畸形,其發病率約0.1%～0.4%,且以男性占比高[1-3]。其發病機制目前尚不明確,考慮可能與遺傳因素以及機體免疫力降低等因素有關[4]。臨床表現與疾病嚴重程度呈正相關,輕度漏斗胸患者臨床上多無明顯癥狀,而中重度患者多合并不同程度的心肺功能損傷,表現為胸悶、氣短等癥狀,嚴重影響患兒的身心健康[5-6]。因此,漏斗胸患兒要盡早進行相關診療。現階段主要通過手術矯正治療漏斗胸,其中包括胸骨翻轉術和胸骨抬舉術,然而因其手術創傷大、術后相關并發癥發生率較高等因素導致其療效一直較差[7]。自Nuss等[8]于1998年首次將漏斗胸微創矯正術(NUSS術)應用于漏斗胸的修復治療中,因其具有手術創傷小、術后患者恢復快以及對患兒生長發育影響較低等優勢使其逐漸取代開放手術。然而,在許多漏斗胸患兒及家屬中,對手術治療還是持懷疑態度,術后恢復帶來的疼痛和不完美結果的風險,導致其不愿接受手術。因此,保守治療漏斗胸成為患兒及其父母以及外科醫生的共同關注的焦點。3D打印技術作為一項新興技術,臨床醫務人員可根據個體化、具體化等優勢,精確地應用到臨床疾病(特別是胸科疾病)的診療中,在醫療領域內發揮重要的作用[9]。為進一步探究3D打印負壓吸盤個體化治療漏斗胸患兒的療效,本研究針對我院收治的通過3D打印負壓吸盤個體化治療的漏斗胸患兒的臨床資料,分析其治療效果,旨在為臨床診療提供依據。

1 資料與方法

1.1一般資料:2020年3月～2022年4月福州兒童醫院收治的通過3D打印負壓吸盤個體化治療的嬰幼兒漏斗胸的治療效果,記錄患兒就診時的年齡、性別、Haller指數(CT上凹陷最低點處最大橫徑除以凹陷點到脊柱縱徑)、漏斗胸深度、橫徑、縱徑以及使用過程中出現的相關不良反應等,通過3D掃描獲得使用前后漏斗部各項指標,對使用前后各項指標進行統計學分析,評價治療效果。納入標準:①年齡>6個月,胸壁較柔軟,順應性可;②X線、CT確診為漏斗胸;③外觀畸形影響正常生活;④Haller指數>3.2;⑤患者及家屬同意接受治療。排除標準:①合并惡性腫瘤史;②合并骨骼疾病,如成骨不全、骨質疏松、Glisson病;③合并血管病如Marfan病、主動脈瘤或擴張的主動脈根部;④凝血病如血友病、血小板減少癥等;⑤隨訪資料不全的;⑥患者依從性差的,拒絕配合診療;⑦嚴重皮膚疾病。所納入研究對象均簽署相關知情同意書且經本院倫理委會審核批準。

1.2方法:所有患兒在接受治療前,完善胸部CT平掃及三維重建、心臟彩超、心電圖、凝血功能、肺功能試驗,3D掃描患兒胸壁,測量胸壁凹陷的長、寬、高。使用負壓吸盤前進行拍照、3D掃描記錄畸形的外觀及程度,獲得漏斗胸的體表數據;再根據患者的凹陷范圍,個體化3D打印相應大小的負壓吸盤,然后在家長的配合和監視下進行佩戴治療。在接到吸盤后的第一次臨床治療中,指導其如何按照說明使用吸盤。吸盤盡量集中在胸部凹陷的最深處,避開了乳暈和乳頭。負壓吸盤的使用時間和次數將逐漸增加,從15 min/d到可以忍受的幾個小時。在第1個月,2次/d,30 min/次,逐漸增加到2次/d,120 min/次。在患者達到2次/d 120 min的使用后,如上文所述,抽吸壓力增加到更高的階段。偶爾,由于患者的依從性和醫生的偏好,治療方法也會有所不同。

1.3評價指標:通過問卷調查方式進行統計患者家屬對診療結果的滿意度以及使用過程中出現的不良反應;矯形效果評價指使用后凹陷深度/使用前凹陷深度×100%,并根據結果分為4個等級,分別為:≤20%為優秀,20%～50%為良好,50%～100%為一般,≥100%為較差[10-11]。

1.4隨訪:對所有患兒進行定期隨訪,采用門診、短信、電話和微信等方式進行隨訪。隨訪方案包括第一年每3個月訪視一次,第二年每6個月訪視一次。隨訪過程中,詳細詢問他們的使用頻率和持續時間(每周幾天,每天幾小時,吸盤負壓值),可能遇到的并發癥,設備故障以及他們對治療過程中的總體滿意度和動機。每次復診時,進行3D掃描測量凹陷深度,對比及評估治療過程中的進展情況,同時進行拍照,查胸部CT并計算Haller指數。隨訪截止時間為2022年4月13日。

1.5統計學分析:采用SPSS26.0軟件進行t檢驗、非參數秩和檢驗及χ2檢驗。

2 結果

2.1一般資料:根據納入標準和排除標準共75例患兒納入本研究中,其中男52例(69.33%),女23例(30.67%);平均年齡為(5.57±3.66)歲。75例患兒均確診為漏斗胸,其中對稱型漏斗胸44例(58.67%),非對稱型漏斗胸31例(41.33%)。

2.2所有患者使用前后矯形效果比較:治療后漏斗部凹陷橫徑、凹陷縱徑、凹陷深度、Haller指數均低于治療前,差異具有統計學意義(P<0.05),見表1。通過繪制直線圖進一步評價治療前后總體效果可知,使用前與使用后差值為(7.43±3.67)mm,提示患兒總體治療后漏斗部凹陷深度較治療前降低。

表1 所有患者使用前后矯形效果比較

2.3治療過程中出現的不良反應及矯形效果評價:本研究所納入的75例患兒均獲得隨訪,隨訪24個月,其中發現相關不良反應,發生率為63例(84.0%),包括皮膚出血點36例(48.0%);水皰12例(16.0%);胸部不適15例(20.0%),其中包括胸部疼痛8例(10.7%)。上述相關不良反應多為剛進行干預治療時出現,均無需藥物進行干預治療。通過對矯正后效果進行評價發現,優秀1例,良好60例,一般14例,較差0例,優良率(包括優秀和良好)高達81.3%。

2.4患兒家屬滿意度調查結果:通過對75例患者家屬進行隨訪,提示19例(25.33%)患兒家屬對治療效果非常滿意,48例(64.00%)患兒家屬對治療效果非常滿意,6例(8.00%)患兒家屬認為治療效果一般,而2例(2.67%)患兒家屬認為治療效果較差。

2.5對稱型漏斗胸患者使用前后矯形效果比較:治療后對稱型漏斗部凹陷橫徑、凹陷縱徑、凹陷深度、Haller指數均低于治療前,差異具有統計學意義(P<0.05)。見表2。

表2 對稱性漏斗胸患者使用前后矯形效果比較

2.6非對稱型漏斗胸患者使用前后矯形效果比較:治療后非對稱型漏斗部凹陷橫徑、凹陷縱徑、凹陷深度、Haller指數均低于治療前,差異具有統計學意義(P<0.05)。見表3。

表3 非對稱性漏斗胸患者使用前后矯形效果比較

3 討論

小兒漏斗胸為先天性胸壁畸形,若不及時治療,隨著病程的延長、凹陷程度的不斷增加,會嚴重損害患兒的心肺功能,同時增加治療難度。治療方式包括手術治療和非手術治療兩種,手術治療主要包括改良Ravitch手術、NUSS等,但因其相關術后并發癥無法避免,導致許多漏斗胸患兒及家屬不愿意接受手術治療。而相比手術治療,保守治療成本較低,且可避免手術矯治的各種并發癥。且在嘗試保守治療失敗后,患兒仍有機會接受手術治療。此外,隨著胸壁畸形的非手術治療技術的不斷更新,近年來新技術和新材料的出現,各種吸盤和支架治療已有較多報道。漏斗胸可采用真空持續性的吸盤吸起凹陷處的胸壁,以達到矯治目的;加上嬰幼兒至學齡前兒童胸壁柔軟,胸部骨骼可塑性較青少年和成人好,故可選擇一定時間內進行保守治療[12]。《漏斗胸外科治療中國專家共識》[13]也指出,對于胸壁順應性好的患兒,漏斗胸的非手術吸引技術可作為選擇之一。相關研究將負壓吸盤應用于改善青少年漏斗胸外觀畸形,表明了真空負壓明盤可作為一些漏斗胸患者的替代治療[14]。Patel等[15]也指出真空負壓吸盤治療(VBT)是一種非手術保守治療PE的安全方法,特別是對于對稱性的PE,早診斷、早期使用VBT,治療成功率更高,但評估指標較個體化,考慮使用放射性和非侵入性的方法來評估PE的治療成功。

本研究中所使用的設備較傳統吸盤的主要區別為該設備采用3D打印定制,其功能在傳統吸盤基礎上在三維接觸面上具有更好的氣密性。研究提示,3D打印技術在漏斗胸的治療中具有良好療效。考慮3D打印技術可以準確獲取患兒漏斗胸的畸形情況,通過對CT掃描并提取的數據進行個體化三維CAD模型的重建,同時按1∶1進行制作實物模型,可有效提高氣密性,從而達到一定的療效[16-17]。同樣,分別研究3D打印定制負壓吸盤對不對稱或對稱型漏斗胸,均可以達到一定的療效。Haecker等[18]通過將VBT應用于輕度漏斗胸患者的診療中,結果表明其具有一定的療效,治療3個月后下陷胸骨提高超過1 cm,且通過隨訪未發現胸骨復陷病例。同年,Lopez等[19]通過定性評分評估了VBT的效果也表明了所有患者治療后癥狀均得到有效的改善。Obermeyer等[20]通過回顧性分析接受VBT 4年以上的180例PE患者,發現初始年齡<11(P=0.013),初始胸壁深度<1.5 cm(P=0.003)和胸壁柔韌性(P<0.001)可獲得顯著效果,同時連續VBT超過12個月的患者治療效果更顯著(P=0.030)。

Obermeyer等[20]認為吸盤治療治療的對象年齡大約為11歲以內,考慮即使其療效不明顯的情況下,仍可以進行Nuss手術(位于最佳時間范圍內),不會影響后續手術時機。本研究多納入的患兒均獲得隨訪,隨訪過程發現在使用負壓吸盤的過程中出現皮膚出血點、水皰、胸部不適等并發癥,均為較輕的副作用,大多可以通過降低吸入壓力或間斷暫停治療等方式得以解決,無需手術或藥物進行干預治療。大部分患兒父母覺得都在可接受范圍內,89.33%患兒家屬對診療效果表示滿意。本研究出現的副作用均與相關文獻報道一致[21-22]。同樣,Haecker等[18]也報道了在使用負壓吸盤的過程中可能出現胸悶、胸骨疼痛,有不舒服的壓力感,輕到中度的皮下紅腫等不適感,并建議降低吸盤負壓,無需應用止痛藥物,并強烈建議10歲以下兒童應當在父母的監督下進行治療。目前吸盤治療發生的相關并發癥最少且較輕,無需擔心骨軟骨營養不良,對于患兒來說值得嘗試[15]。

吸盤治療的操作簡單,且不需要長時間佩戴,不需住院,家長容易掌握,吸盤治療過程中的隨訪及指導通過門診、電話、微信任意形式即可,可以隨時掌握使用過程中的問題和治療效果。現實小兒普胸日常門診過程中,也常常遇到一些不適宜手術的患兒:①年齡較小,未達到手術年齡的患兒,如年齡<3歲,但漏斗胸的凹陷程度嚴重;②輕、中度漏斗胸患兒,影響外觀,無明顯壓迫心肺功能等癥狀;③漏斗胸術后效果不滿意或者術后復發者,無需或者不愿意再次手術的患者,本研究就有2例患兒是外院NUSS術后復發的患兒,進行負壓吸盤保守治療,效果滿意;④先心術后獲得性漏斗胸患者,由于胸骨與心臟粘連,進行NUSS手術的風險極高的患者,本研究有1例為先心術后繼發漏斗胸,治療效果滿意;⑤個別不對稱類型且胸壁凹陷范圍較為局限者,如波蘭綜合征患者,預期手術效果不佳,也可以采取負壓吸盤治療。

本研究存在一定的局限性,一方面為小樣本回顧性研究;另一方面,本研究所納入的漏斗胸患兒隨訪時長直達2年,無法獲得更長久的遠期療效即復發率等相關問題,需進一步隨訪來獲取相關隨訪數據即CT檢查來評估治療效果;因此,未來仍需進行更大規模的前瞻性研究,以確認該結果。隨著后期研究的進一步深入,進一步確定3D打印負壓吸盤個體化治療漏斗胸患兒的治療效果。綜上所述,負壓吸盤治療具有安全、無創等優勢,且對對稱型和非對稱型漏斗胸患兒均具有良好治療效果,同時可以通過3D打印技術實現個體化定制,可為治療此類患兒提供更多選擇。