肩關節滑膜軟骨瘤病1例報道并文獻復習

[摘要] 滑膜軟骨瘤病（synovialchondromatosis，SC）是一種罕見良性疾病，影響各個關節內壁滑膜組織，受累滑膜生長異常，產生軟骨小團塊或結節。SC通常累及大的承重關節，尤其是膝關節、髖關節，很少累及肩關節。本文報告1例肩關節原發性SC，探討臨床表現、影像學資料對肩關節SC的診斷價值，并通過整理相關文獻，總結SC的不同手術方式，為肩關節SC的臨床診斷和治療提供參考。

[關鍵詞] 肩關節滑膜軟骨瘤病；臨床診斷；臨床治療

[中圖分類號] R681[文獻標識碼] A [DOI] 10.3969/j.issn.1673-9701.2024.26.032

滑膜軟骨瘤病（synovial chondromatosis，SC）是一種罕見的良性疾病，其病因尚不明確，但多數研究支持其與滑膜組織化生有關；該疾病常在關節滑膜受到創傷或炎癥刺激后導致軟骨化反應，影響關節功能并引起相應臨床癥狀^[1]。SC可分為原發性和繼發性兩種類型。原發性SC是指特發性滑膜腫瘤病變，不伴有基礎關節病變，特征是在滑膜關節、肌腱或滑囊內形成骨軟骨結節^[2-3]。繼發性SC是由退行性關節病變或創傷引起，包括外傷、骨軟骨剝脫、骨關節炎和骨軟骨骨折等。SC常常影響大型承重關節；尤其是膝關節和髖關節，較少見于肩關節；患者病情進展緩慢，主要表現為局部疼痛、運動受限和關節腫脹等非特異性臨床癥狀^[4-6]。SC好發于30～50歲人群，男性患病率約為女性的2～3倍，每10萬人中約有1人患病^[7-8]。SC應與色素沉著絨毛結節性滑膜炎、類風濕關節炎、剝脫性骨軟骨炎、骨關節炎及神經性關節病等相鑒別。宜昌市中心人民醫院筆者醫院收治1例肩關節原發性SC患者，現詳細報道其臨床表現、影像學特征、手術過程、組織病理學結果及術后隨訪情況等相關資料。通過對該病例資料的總結和相關文獻復習，旨在總結肩關節SC的診斷和治療方法。

1 病例資料

患者，男，24歲，因“發現右肩部腫物1年”入院。患者1年前發現右肩部腫物，后腫物逐漸增大，2個月前無明顯誘因出現右肩關節疼痛不適伴活動受限。體格檢查：右肩關節周圍可捫及不規則腫物，質地硬，皮溫不高，右肩關節周圍壓痛、僵硬和捻發音，右肩關節外展、前屈和內旋活動受限，Jobe 實驗（–）、Neer征（–）、Hawkins（–）、O’Brien實驗（–）、Belly press實驗（–），右上肢感覺、血運良好，右腕關節、肘關節及右手各指活動正常。實驗室檢查：血常規、血生化檢查、動脈硬化閉塞癥（arteriosclerosis obliterans，ASO）、風濕因子 （rheumatoid factor，RF）、C反應蛋白（C-reactive protein，CRP）等實驗室檢查未見明顯異常。右肩關節正側位X線示：右肩關節多發點片狀高密度結節影。CT平掃+三維成像示：右肩關節腔、滑囊內多發骨性高密度結節灶。MRI檢查示：右肩關節滑膜見多個結節呈長T短T信號，部分為短T信號，關節腔見長T長T信號，周圍軟組織間隙內見線狀長T信號影，見圖1。初步診斷為右肩關節SC。

完善術前相關檢查及術前準備后，全身麻醉下行右肩關節鏡下游離體摘除術+滑膜切除術。患者取健側側仰臥位，右上肢前屈外展置牽引架上固定，取右肩后側入路，成功穿刺，置入穿刺鞘管，建立通路，置入關節鏡鏡頭進入盂肱關節腔，監視下置入硬膜外穿刺針，建立前側入路。探查見關節腔內滑膜增生，關節腔內布滿淡白色游離體，約100余粒，多數體積為2.5cm×2.0cm×1.0cm，表面光滑，質地堅硬，關節盂唇正常，關節盂、肱骨頭軟骨毛糙、纖維化，考慮為游離體磨損關節軟骨所致，見圖2。探查見肩胛下肌腱正常，肱二頭肌長頭肌腱近止點處輕度充血水腫。逐一取出肩關節腔內游離體，透視未見明顯游離體殘留，再清理關節腔內炎性滑膜。將滑膜組織及游離體標本送病理學檢查，再次探查確定關節腔內游離體摘除完整。

術后病理結果符合SC診斷。術后第1天行X線檢查示右肩關節游離體摘除術+滑膜切除術后右肩關節下方少許骨性游離體殘留。術后半年隨訪，右肩關節活動正常，X線檢查示右肩關節滑膜切除術后，未見明顯復發。

2 討論

X線、CT和MRI是診斷SC的重要工具。X線可檢出關節旁鈣化結節及鄰近骨質的侵蝕程度，對多個關節內鈣化病變具有特異性，SC在X線上具有典型“米粒樣”改變^[9]。研究表明，X線平片可觀察到疾病急性期結節，但在放射成像中只有54%過渡期結節和88%成熟期結節可見^[10]。早期原發性SC可導致非骨化放射狀軟骨疏松，因此使用X線檢查可顯著延遲疾病的診斷。在肩胛帶區域，SC雖不常見，但可能發生于盂肱關節和肩峰下間隙。CT掃描可檢測到關節間隙變化、骨質破壞、關節盂硬化及游離體鈣化。MRI圖像則顯示未鈣化游離體、關節囊擴張、積液及鄰近組織侵蝕情況^[11-14]。MRI的T加權成像在SC診斷中具有重要的參考意義。在關節液中，游離體呈現高信號圖像，其信號強度可能相等或低于周圍組織^[15]。SC臨床癥狀缺乏特異性，隨著軟骨瘤體積增大，患者運動時可出現關節疼痛、關節鎖定及可觸及的腫塊。根據Milgram病理分期，該病可分為3期：Ⅰ期為滑膜內病變無游離體階段，患者通常無癥狀或表現為受累關節疼痛和腫脹；Ⅱ期為活動性滑膜增生階段，伴隨游離體出現，常引起關節活動受限和機械癥狀；Ⅲ期為多發游離軟骨瘤體階段，關節腔內多數出現游離體^[16]。Ⅰ期SC是一種活動性滑膜內病變，尚未形成游離體或結節，因此X線檢查可能無法顯示病變。MRI在Ⅰ期可顯示未鈣化病變或滑膜組織疾病，其特征為T加權像上低信號和T加權像上高信號，表現為關節間隙、滑囊內或沿肌腱鞘軟骨體含水量高。對Ⅱ期及以上病變，X線檢出典型病變特征，但MRI或CT更能識別早期病變。CT或MRI還可用于評價肩關節SC關節外形態并精確定位。術前行CT及MRI檢查有助于評估病變范圍和計劃手術，從而針對患者具體情況，選擇最合適的治療方法^[17-19]。

SC雖然罕見，但及時診斷和治療對減輕癥狀、改善生活質量至關重要。根據患者年齡、疾病階段和臨床表現，治療措施有所不同。在疾病早期階段，患者可能無癥狀或只有輕微關節疼痛，此時可考慮保守治療，如非甾體抗炎藥和支具治療，但需要定期復查以監測疾病進展。當滑膜病變和游離體導致關節活動受限和腫脹時，需考慮手術治療。SC可發生在肩關節內和關節外不同位置，最常見受累部位為盂肱關節、肩胛下隱窩和肩峰下間隙。肩部SC的早期治療可緩解疼痛并防止關節軟骨和肌腱進一步損傷^[21-22]。肩關節SC治療方法包括傳統開放性游離體切除術和肩關節鏡下游離體切除術。關于采用開放手術還是關節鏡手術仍存在爭議。開放手術可更好地觀察關節表面情況，但需要進行肩胛下肌腱切開，可能引起肌腱修復及附著問題，導致較長的康復時間^[23]。

目前肩關節鏡下游離體切除術被視為首選治療方法。張金鋒等^[24]研究表明關節鏡可獲得良好視野并全面評估和處理受損結構，如肩峰、肩袖和肱二頭肌長頭肌腱等損傷。與開放手術相比，關節鏡手術創傷更小，可避免對周圍組織如血管、神經、關節囊及關節穩定結構的損傷，從而顯著降低術后并發癥風險。Fukuda等^[21]證實關節鏡切除游離體是治療肩胛下SC的有效選擇。Memon等^[25]通過關節鏡下進行盂肱關節游離體切除術后，患者愈合迅速，康復及功能活動恢復時間較早。盡管關節鏡手術具有顯著優勢，如提供良好的可視化和進入位置，避免開放手術中需切開肩胛下肌肉和肌腱的步驟，但也存在一些局限性。特別是在進入腋窩和肱二頭肌腱鞘等區域時，操作可能受到限制，可能導致滑膜切除不完全或游離體殘留問題^[26]。此外，當大量游離體聚集在喙突下滑囊的喙突內側時，由于其接近周圍血管和神經，通過關節鏡進行切除存在較大風險。選擇開放手術入路可能更為安全，更容易接觸并切除喙突下滑囊內游離體^[27]。Chillemi等^[28]通過關節鏡成功地從肩關節和肩胛下滑囊中切除游離體，但需要對肱二頭肌腱鞘區域游離體行開放清創手術。Francesca等^[29]也報道需要轉為開放手術，才能完全切除盂肱關節和肱二頭肌腱鞘區域的53個游離體，其中最大直徑達25mm。Maier等^[30]報道一種優化的肱二頭肌鏡檢技術，適用于治療肱二頭肌腱鞘上的SC，減少對開放手術的需求。此外，游離體切除術時是否需要進行額外廣泛滑膜切除術防止疾病復發仍存在爭議。李勝堂等^[31]指出對Milgram分期為Ⅰ期和Ⅱ期患者，手術中應同時進行滑膜切除和軟骨小體及游離體取出；對Ⅲ期患者則僅需取出游離體即可達到良好治療效果。Wahab等^[32]研究表明游離體與滑膜聯合切除復發率較低，這與Lee等^[33]結論一致。因此，術后患者應通過隨訪進行連續復查X線以監測疾病是否復發^[34]。本例患者通過關節鏡成功切除游離體和滑膜，臨床結局較為滿意，肩關節活動度與未受累側活動范圍對稱，在半年隨訪X線中未出現復發跡象，但結果可能隨著時間的推移而惡化，需要更長隨訪期監測復發。

肩關節SC是一種自限性疾病，多數為良性病變；可通過對受累關節病史、體格檢查和影像學檢查做出初步診斷。游離體采用開放手術或關節鏡手術進行切除，術后應注意監測疾病復發和進展情況。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

[參考文獻]

[1] 袁明權， 陳坤， 朱峰峰， 等. 左髖關節滑膜軟骨瘤病誤診為色素沉著絨毛結節性滑膜炎1例[J]. 中國骨傷， 2022， 35（7）： 675–677.

[2] EVANS S， BOFFANO M， CHAUDHRY S， et al. Synovial chondrosarcoma arising in synovial chondromatosis[J]. Sarcoma， 2014， 2014： 647939.

[3] BEGER A W， MILLARD J A， BRESNEHAN A， et al. Primary synovial chondromatosis： An elemental investigation of a rare skeletal pathology[J]. Folia Morphol （Warsz）， 2022， 81（3）： 685–693.

[4] WENGLE L J， HAUER T M， CHANG J S， et al. Systematic arthroscopic treatment of synovial chondromatosis of the knee[J]. Arthrosc Tech， 2021， 10（10）： e2265–e2270.

[5] TANG X F， QIN Y G， SHEN X Y， et al. Arthroscopic surgery for synovial chondroma of the subacromial bursa with non-traumatic shoulder subluxation complications： Twocase reports[J]. World J Clin Cases， 2022， 10（5）： 1645–1653.

[6] ZACHARIA B， INASSI J， PAULOSE S. Retrospective analysis of the clinical and radiological profile of few cases of synovial osteochondromatosis with a literature review[J]. Eur J Rheumatol， 2021， 8（1）： 40–45.

[7] ACHARYA B M， DEVKOTA P， SHRESTHA S K， et al. Bilateral symmetrical synovial chondromatosis of shoulder： A case report[J]. Rev Bras Ortop， 2018， 53（5）： 647–650.

[8] MO J， PAN J， LIU Y， et al. Bilateral synovial chondromatosis of the elbow in an adolescent： A case report and literature review[J]. BMC Musculoskelet Disord， 2020， 21（1）： 377.

[9] 林雄. 滑膜軟骨瘤病影像學診斷與分析[J]. 中國現代醫生， 2013， 51（36）： 67–69.

[10] ROUSSLANG L K， ROOKS E， HIXSON C， et al. Tumefactive synovial thickening mimicking synovial chondromatosis in the setting of oligoarticular juvenile idiopathic arthritis in a toddler[J]. Radiol Case Rep， 2020， 15（3）： 218–221.

[11] BHAGAT SHsqPP0j+i7N8L0qVgNWDnw== S， HAMMOND J， FULLER-SINCOCK D M， etal. Incidental finding of synovial osteochondromatosis： A case report[J]. Cureus， 2022， 14（8）： e28051.

[12] PARK J P， MARWAN Y， ALFAYEZ S M， et al. Arthroscopic management of synovial chondromatosis of the shoulder： A systematic review of literature[J]. Shoulder Elbow， 2022， 14（Suppl1）： 5–15.

[13] POYSER E， MORRIS R， MEHTA H. Primary synovial osteochondromatosis of the shoulder： A rare cause of shoulder pain[J]. BMJ Case Rep， 2018， 11（1）： e227281.

[14] BONINSEGNA E， FASSIO A， TESTONI M， et al. Radiological features of knee joint synovial chondromatosis[J]. Reumatismo，logy， 2019， 71（2）： 81–84.

[15] HABUSTA S F， MABROUK A， TUCK J A. Statpearls[M]. Treasure Island （FL）， 2023.

[16] MILGRAM J W. Synovial osteochondromatosis： A histopathological study of thirty cases[J]. J Bone Joint Surg Am， 1977， 59（6）： 792–801.

[17] TREVISAN M， DI LENARDA L， PASTORE S， et al. Shoulder pain and limitation of motion in a young girl： Think different[J]. Ital J Pediatr， 2022， 48（1）： 139.

[18] SINIKUMPU J J， SINIKUMPU S P， SIRNI? K， et al. Pediatric primary synovial chondromatosis of the shoulder， biceps tendon sheath and subcoracoid bursa[J]. J Clin Orthop Trauma， 2020， 11（2）： 317–320.

[19] VAN DER VALK M R， VELTMAN E S， ASSINK J， et al. Synovial chondromatosis of the hip， a case report and literature review[J]. J Orthop， 2019， 16（3）： 249–253.

[20] SHAFIE M， BABAEI AGHDAM Z， SHIRZAD MOGHADDAM Z， et al. Bilateral primary synovial chondromatosis in the knee joint[J]. Clin Case Rep， 2022， 10（12）： e6618.

[21] FUKUDA A， UEMURA T， NISHIMURA A， et al. Arthroscopic treatment of primary synovial chondromatosis of the subscapular bursa： A case report[J]. J Orthop Case Rep， 2020， 9（6）： 40–43.

[22] LIU B， KIM S H， JANG Y H， et al. Synovial osteochondromatosis： Clinical characteristics unique to the shoulder[J]. Clin Orthop Surg，2023， 15（1）： 118–126.

[23] SACHS R A， WILLIAMS B， STONE M L， et al. Open bankart repair： Correlation of results with postoperative subscapularis function[J]. Am J Sports Med，2005， 33（10）： 1458–1462.

[24] 張金鋒， 吳夢， 馬文香， 等. 關節鏡治療雙側肩關節滑膜軟骨瘤病1例報告[J]. 實用骨科雜志， 2020， 26（4）： 378–380.

[25] MEMON F， PAWAR E D， GUPTA D， et al. Diagnosis and arthroscopic treatment of synovial chondromatosis of glenohumeral joint： A case report[J]. J Orthop Case Rep，2021， 11（1）： 59–62.

[26] EL RASSI G， MATTA J， HIJJAWI A， et al. Extra-articular synovial chondromatosis eroding and penetrating the acromion[J]. Arthrosc Tech， 2015， 4（5）： e443–e448.

[27] GEIGER K， DEN HARTOG T， BOZOGHLIAN M F， et al. Combined arthroscopic and open removal of loose bodies in synovial chondromatosis： A case report with technical note[J]. JSES Rev Rep Tech，2023， 3（3）： 423–426.

[28] CHILLEMI C， MARINELLI M， DE CUPIS V. Primary synovial chondromatosis of the shoulder： Clinical， arthroscopic and histopathological aspects[J]. Knee Surg Sports Traumatol Arthrosc，2005， 13（6）： 483–488.

[29] FRANCESCA J， RONQUILLO J C. Primary synovial chondromatosis of the shoulder with concomitant intra-articular and extra-articular involvement： More than a simple removal of loose bodies[J]. Tech Shoulder Elbow Surg，2018，19： 18–23.

[30] MAIER D， IZADPANAH K， JAEGER M， et al. Biceps tenoscopy in arthroscopic treatment of primary synovial chondromatosis of the shoulder[J]. Arthrosc Tech，2014， 3（4）： e539–e545.

[31] 李勝堂， 石學文， 婁金鵬， 等. 關節鏡治療肩關節滑膜軟骨瘤病1例[J]. 中國矯形外科雜志， 2022， 30（23）： 2205–2206.

[32] WAHAB H， HASAN O， HABIB A， et al. Arthroscopic removal of loose bodies in synovial chondromatosis of shoulder joint， unusual location of rare disease： A case report and literature review[J]. Ann Med Surg：Lond， 2019， 37： 25–29.

[33] LEE H J， HAN W， KIM K. Secondary synovial chondromatosis of the subacromial subdeltoid bursa with coexisting glenohumeral osteoarthritis： Case report[J]. Medicine Baltimore， 2021， 100（47）： e27796.

[34] MARCHIE A， PANUNCIALMAN I， MCCARTHY J C. Efficacy of hip arthroscopy in the management of synovial chondromatosis[J]. Am J Sports Med，2011， 39 （Suppl）： 126–131.

（收稿日期：2024–05–14）

（修回日期：2024–07–03）