睪丸腺瘤樣瘤2例并文獻復習*

沈 華李 權繆俊俊謝建軍曹文舟邵 強鄧君鵬**

1. 蘇州市立醫院東區泌尿外科（江蘇蘇州　215001）；2. 蘇州市立醫院東區病理科

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睪丸腺瘤樣瘤2例并文獻復習*

沈 華1李 權1繆俊俊2謝建軍1曹文舟1邵 強1鄧君鵬1**

1. 蘇州市立醫院東區泌尿外科（江蘇蘇州215001）；2. 蘇州市立醫院東區病理科

摘要目的提高對睪丸腺瘤樣瘤的診療認識。方法回顧性分析2例經病理證實的睪丸腺瘤樣瘤的臨床及病理學資料，并結合文獻分析和討論。結果2例患者入院診斷均為右睪丸腫物。病例1行右睪丸根治性切除術，術后病理結合免疫組化診斷為睪丸腺瘤樣瘤，患者術后6個月復查無明顯異常。病例2行右睪丸腫塊切除術，結合術后病理學特征也診斷為睪丸腺瘤樣瘤，術后恢復良好。結論睪丸腺瘤樣瘤較少見，臨床確診主要依靠病理及免疫組化檢測，預后良好。手術切除是其選擇性治療方法。

關鍵詞睪丸； 腺瘤樣瘤； 病理檢測

doi∶10.3969/j.issn.1008-0848.2016.02.008

腺瘤樣瘤是一種少見的、發生于男女性生殖系統的良性腫瘤，女性多見于輸卵管和子宮，很少發生于卵巢；男性則多見于附睪、睪丸白膜和精索，少見于睪丸內［1， 2］。Hamamatsu等［3］報道腺瘤樣瘤也可以發生在腎上腺、臍帶、胰腺、縱隔淋巴結、胸膜和心臟等處。原發于睪丸實質的腺瘤樣瘤更是臨床上罕見的良性腫瘤，該瘤的臨床多無明顯癥狀，易誤診和漏診。我院2015年05月和2015年10月分別收治了1例睪丸腺瘤樣瘤患者，現報告如下，并結合文獻進行探討。

臨床資料

病例1 患者，男，74歲，因“發現右陰囊腫塊10年，顯著增大1年”入院。患者于10年前，在無誘因情況下，發現右陰囊腫塊，約鵝蛋大小，平臥后腫塊不消失，自覺有下墜不適感，無疼痛。無尿頻、尿急、尿痛。無腹脹、腹瀉，肛門排便排氣正常。10年來腫塊漸進性增大，因無特殊不適未診。入院查體示：雙腎區、輸尿管及膀胱檢查未見異常體征；左側睪丸正常，右側陰囊可觸及7cm×6cm×5cm大小包塊，不可回納，質稍硬，表面光滑，無觸痛，輕微壓痛。雙側腹股溝區未及腫大的淋巴結或異常腫塊。查CT示未見腹部及盆腔淋巴結腫大，右側睪丸腫物，大小約6.5cm×5.5cm。血人絨毛膜促性腺激素（HCG）＜0.10mIU/mL，甲胎蛋白（AFP）4.13ng/mL。術前診斷右睪丸腫物，在聯合麻醉下行右睪丸根治性切除術。術后病理標本示右睪丸及腫物，切面灰白色，質地中等，鏡下示梭形細胞間葉源性腫瘤，結合免疫組化結果傾向腺瘤樣瘤（以梭形細胞為主），免疫組化示： Inhibin-α（-），PLAP（-），CEA（-），S100（-），CD117（-），CD99（+），CD10（+），Vimentin（+），Ki-67（+＜1%），SMA（+），AE1/AE3（+），Desmin（-），CD34（-），Bcl-2（-），HMB45（-）。D240（-），calretinin（-），EMA（-）。患者術后恢復良好，出院囑定期來院復查。患者出院6個月后來院復查，經檢查血腫瘤指標和全腹部及盆腔CT未見明顯異常改變，患者自覺癥狀良好，陰囊部位無特殊不適，囑其以后可1年復查一次。

病例2 患者，男，52歲，因“發現右陰囊內腫塊半年余”在我院接受治療。患者約半年前偶然發現右側陰囊內有一腫塊，無脹痛等不適感，無放射痛。近半年來腫塊無明顯增大，無發熱，無血尿、尿痛等不適。門診擬“右睪丸腫物”收治入院。入院查體示：心肺體檢正常，無腹痛壓痛，肝脾肋下未及；雙腎區、輸尿管及膀胱檢查未見異常體征；右睪丸頭部可觸及一腫塊，大小約1.2cm×1.0cm，質硬，表面光滑，活動度可，輕微觸痛，壓痛明顯。雙側腹股溝區未及腫大的淋巴結或異常腫塊。彩超示右側睪丸上極探及10.3mm×7.1mm×11.2mm的低回聲區，邊界清晰，性質待定，CDFI未見異常彩色血流信號（圖1）。血、尿常規及凝血功能檢測都正常，血沉在正常范圍，HCG＜0.10mIU/mL，AFP 2.68ng/mL。診斷右睪丸腫物，在聯合麻醉下行右睪丸腫塊切除術。手術取右陰囊橫向切口，逐層切開陰囊皮膚、肉膜及各層筋膜。完全分離睪丸鞘膜，打開鞘膜，見右睪丸上極有一大小約1.2cm×1.0cm腫物，遂將之完整切除，縫合止血后將睪丸回納陰囊內，逐層關閉切口，切除腫物送病理檢驗。術后病理結果：腫物一塊，大小約1.5cm×1.0cm，切面灰白色，質地中等，結合鏡下細胞形態學，診斷為右睪丸腺瘤樣瘤（圖2）。患者術后恢復良好，出院囑6個月后來院復查。

圖1　彩超檢查

討　 論

一、概述

1945年由Golden和Ash最早提出形態學上類似于腺瘤的一類腫瘤為腺瘤樣瘤，它是一種少見的好發于生殖系統的良性腫瘤［1］。關于腺瘤樣瘤來源曾有間皮源說、內皮源說、中腎源說和Mtfller管說4種學說，目前大多數研究主要支持間皮源學說，認為其是間質組織來源的良性腫瘤。Delahunt等［4］通過免疫組化研究，認為它來自間皮源性的良性腫瘤，這與我國周輝良等［5］的研究觀點相符；Taxy等［6］通過電鏡觀察研究附睪腺瘤樣瘤組織細微結構，也認為此瘤起于間皮；劉川等［7］通過回顧性分析男性生殖系統腺瘤樣瘤的病理學資料，也同樣認為腺瘤樣瘤是間源性的。在女性，腺瘤樣瘤則多見于輸卵管、子宮及卵巢及子宮闊韌帶，偶見于腹膜后、腎上腺等部位；在男性，腺瘤樣瘤主要發生在附睪（約占附睪腫瘤的77%），少見于睪丸白膜，罕見于陰囊、睪丸內、精索、射精管及前列腺［8， 9］。所以發生于睪丸實質內的腺瘤樣瘤是一種十分罕見的良性腫瘤。

圖2　術后病理切片（HE，200×）

二、發病特點

睪丸腺瘤樣瘤一般發病年齡多為20～50歲。由于腫瘤生長緩慢，體積較小（多＜2cm），且臨床上通常無明顯癥狀，患者常在洗澡時偶然觸及或體檢時發現，所以一般就診患者病程較長。睪丸腺瘤樣瘤一般單發，多為圓形或卵圓形，質硬或韌，呈結節狀，邊界清楚但無包膜，無明顯壓痛，陰囊內無紅腫及觸痛。患者血AFP、HCG檢測常常都在正常范圍。報道稱少數患者可伴有疼痛，這些患者以急性炎癥和疼痛起病就診，還有一部分患者常合并睪丸鞘膜積液就診而發現。由于本病無明顯癥狀，腫瘤指標正常，睪丸腺瘤樣瘤術前診斷比較困難。睪丸腺瘤樣瘤診斷的重點即與睪丸惡性腫瘤進行鑒別。雖然腺瘤樣瘤幾乎均為良性，預后好，大多數報道無復發及轉移，但已有其個別惡性病例報告證實其存在惡性傾向的可能［10］。Evans［11］報道了1例睪丸腺瘤樣瘤在一個月內迅速增大，發現腫瘤在睪丸實質內呈浸潤性生長。

三、診斷及鑒別診斷

由于睪丸腺瘤樣瘤病例數少，且缺乏典型的臨床表現，臨床中很難考慮其為第一診斷。患者常無明顯臨床癥狀，多在洗澡時偶然觸及或體檢時發現陰囊內小結節而就診。體檢可觸及睪丸上有一腫物，多呈體積較小結節狀，邊界清楚，且壓痛不明顯。患者血AFP、HCG檢測都在正常范圍。這往往易導致誤診或漏診。該瘤術前的超聲及影像學檢查，對本病的診斷具有重要的臨床價值。睪丸腺瘤樣瘤超聲表現為睪丸局部實性占位病變，直徑一般較小，常為單側性，邊界多清楚，腫物內部回聲均質，表現多為低回聲或與周圍組織等回聲。超聲檢查可清楚顯示睪丸腫物的部位、大小、形態及與周圍組織的關系，同時彩色多普勒血流顯示血供增加、減少或正常，盆腔及腹股溝區有無腫大淋巴結圖像等結果［12， 13］，對睪丸腫物的診斷與鑒別診斷具有重要的臨床意義。李志強等［14］回顧性分析陰囊內腺瘤樣瘤的超聲聲像圖資料以探討超聲診斷價值，其中3例發生于睪丸內。他認為當腺瘤樣瘤生長于睪丸內時，最需與睪丸惡性腫瘤相鑒別。

睪丸腺瘤樣瘤CT示睪丸內稍低密度影，邊界清楚或不清，為高密度，密度均勻，一般無鈣化或壞死表現，病灶常較小；MRI表現睪丸內小結節稍高密度影。 CT對明確睪丸性質及判斷是否有腹膜后淋巴結轉移有重要意義，MRI能夠非常直觀的顯示腫瘤邊緣與周圍組織的關系及是否有區域淋巴結腫大。睪丸腺瘤樣瘤的CT、MRI雖無特異性表現，但在睪丸良惡性腫瘤的診斷鑒別方面有一定臨床價值。

診斷最終依靠病理檢查。病灶大體標本多呈實性結節狀，質硬或韌，邊界常清楚，無明顯包膜，切面灰白或灰黃色，多呈編織狀或旋渦狀紋理，部分腫瘤切面可見明顯細小腔隙或腺樣結構。類上皮細胞內出現空泡樣結構為腺瘤樣瘤主要病理學特征［15］。光鏡下腺瘤樣瘤是由上皮樣細胞和纖維性間質2種成分構成的一種形態多樣的腫瘤，腫瘤細胞排列成管腔樣、腺泡狀、實體狀或網狀，細胞呈立方形、扁平狀或印戒狀，瘤細胞胞質豐富紅染，核圓形或卵形，核分裂像極少見［16］。

間葉來源細胞內存在一種中間絲蛋白為波形蛋白（Vimentin），它是間葉分化的標記；而上皮膜抗原（EMA）廣泛存在于各種上皮細胞膜系結構中，與細胞角蛋白（Cytokeratin）同為較好的上皮源性標記物。如果腫瘤細胞可不同程度地雙相表達Vimentin、EMA和細胞角蛋白（CK），顯示出向上皮和間葉雙相分化的特點，且對于間皮源性腫瘤的重要標記物Calretinin、間皮細胞（MC）及Wilm's瘤基因（WT-1）均為陽性表達，更支持該腫瘤具有間皮分化的特點。劉川等［7］通過對12例診斷為腺瘤樣瘤的臨床病理結果分析，均表達陽性的指標有：Vimentin、Cytokeratin、EMA、MC；均表達陰性的指標有：癌胚抗原（CEA）、CD34、單核巨噬細胞抗原。黃維清等［16］通過對20例診斷為腺瘤樣瘤的臨床病理結果研究，表達陽性：Vimentin （100%）、Cytokeratin（100%）、SMA（50%）、EMA（40%）、S-100（10%）；表達陰性：Lysozyme、FVIII、CEA、NF。沈國菊等［17］通過對10例診斷為腺瘤樣瘤的臨床病理結果分析示，表達陽性Vimentin（100%）、CK7（100%）、AE1/AE3（100%）、WT-1（80%）、Calretinin （80%）以及CEA陰性表達。病例1患者病理結果Vimentin（+）、AE1/AE3（+）、SMA（+），免疫組化檢測尚待進一步完善。結合文獻研究報道，作者認為Vimentin、Cytokeratin、EMA對睪丸腺瘤樣瘤具有臨床診斷意義，此外MC、CK、Calretinin、WT-1等具有一定支持診斷價值，而CEA、NF、Lysozyme、CD34等在其他睪丸腫瘤的鑒別診斷中具有重要價值。

四、治療及預后

睪丸腺瘤樣瘤為良性腫瘤，一般采用單純行腫瘤切除術即可，盡量保留睪丸、附睪，術后無復發或惡變，預后良好。睪丸腺瘤樣瘤患者選擇保留睪丸手術治療對其性功能及心理均有非常重要的意義，特別對年輕的有生育要求的患者。我們推薦Elert等［18］認可的術中冰凍切片病理檢查為睪丸良性腫瘤處理前的金標準，其診斷明確可靠，敏感性和特異性均較高。若病理結果證實為睪丸腺瘤樣瘤或其他良性腫瘤，即行規范的睪丸良性腫瘤手術［19］；若證實為睪丸惡性腫瘤，則常規性睪丸根治性切除術。盡管腺瘤樣瘤為睪丸少見的良性腫瘤，但其也有個別惡性傾向報道［11］，所以手術后的定期復查也是非常必要的。

參 考 文 獻

1Golden A， Ash JE. Adenomatoid tumors of the genital tract. Am J Path 1945； 21（1）∶ 63-79

2Jablokow VR， Jagatic J， Rubnitz ME. Adenomatoid tumors of the genital tract∶ report of 12 cases and review of the literature. J Urol 1966； 95（4）∶ 573-576

3Hamamatsu A， AraiT， Iwamoto M， et al. Adenomatoid tumor of the adrenal gland∶ case report with immunohistochemical study. Pathol Int 2005； 55（10）∶665-669

4Delahunt B， Eble JN， Srigley JR， et al. Paratesticular adenomatoid tumor. Assessment of calretinin immunoexpression and cell proliferation indices. J Urol Pathol 2000； （12）∶ 105-116

5周輝良， 羅義麒， 梁建鋼. 附睪腺瘤樣瘤Vimentin、EMA免疫組化研究. 中華泌尿外科雜志 1997； 18（8）∶499-500

6Taxy JB， Battifora H， Oyasu R. Adenomatoid tumor-A light microscopic， histochemical， and ultrastructura study. Cancer 1974； 34（2）∶ 306-316

7劉川， 吳小候， 張唯力， 等. 男性生殖系統腺瘤樣瘤臨床病理特征及診治. 中國綜合臨床 2008； 24（1）∶ 67-67

8Rubenstein RA， Dogra VS， Sefiel AD， et a1. Benign intrascrotal lesions. J Urol 2004； 171（5）∶ 1765-1772

9Williams SB， Han M， Jone R， et a1. Adenomatoid tumor of the testes. Urology 2004； 63（4）∶ 779-781

10Umezu H， Kuwata K， Ebe Y， et a1. Microcystic variant of localized malignant mesothelioma accompanying an adenomatoid tumor-like lesion. Pathol Int 2002； 52（5-6）∶416-422

11Evans K. Rapidly growing adenomatoid tumor extending into testicular parenchyma mimics testicular carcinoma. Urology 2004； 64（3）∶ 589

12Kassis A. Testicular adenomatoid tumours∶ clinical and ultrasonographic haracteristics. BJU Int 2000； 85（3）∶302-304

13趙亮， 戴珂珂， 陳漫宇. 超聲診斷睪丸旁腺瘤樣瘤 1 例.中華超聲影像學雜志 2005； 14（6）∶ 409

14李志強， 崔立剛， 陳文， 等. 陰囊內腺瘤樣瘤的聲像圖表現. 中國超聲醫學雜志 2013； 29（11）∶ 1047-1049

15Burwick KW， Madri JA. An immunohistochemical study of adenomatoid tumors utilizing keratin and factor VIIIantibodies. Evidence for a mesothelial origin. Lab Invest 1982； 47（3）∶ 276-280

16黃維清， 紀萍， 魏紅軍. 20 例睪丸和附睪腺瘤樣瘤的臨床病理、特染及免疫組化觀察. 河北醫學 2001； 7（5）∶388-390

17沈國菊， 肖華靜， 徐紅雁， 等. 睪丸及附睪腺瘤樣瘤10例臨床病理分析. 大家健康·中旬版 2015；9 （9）∶ 7

18Elert A， Olbert P， Hegele A， et al. Accuracy of frozen section examinationof testiculartumors of uncertain origin. Eur Urol 2002； 41（3）∶ 290-293

19Rushton HG， Belman AB. Testis-sparing surgeryfor benign lesions of the prepubertal testis. Urol Clin North Am 1993； 20（1）∶ 27-37

（2016-01-08收稿）

中圖分類號R 737.21

*基金項目資助：蘇州科技技術局（編號：SYS201356）

Adenomatoid tumor in testis∶ 2 cases report and literature review*

Shen Hua1， Li Quan1， Miao Junjun2， Xie Jianjun1， Cao Wenzhou1， Shao Qiang1， Deng Junpeng1**
1. Department of Urology， Suzhou Municipal Hospital， Suzhou 215001， China；2. Department of Pathology， Suzhou Municipal Hospital Corresponding author∶ Deng Junpeng， E-mail∶ 785619312@qq.com

AbstractObjectiveTo improve the diagnosis and treatment of adenomatoid tumor in testis. MetthhooddssClinical and pathological data of two patients diagnosed as adenomatoid tumors in testis by pathological check， were analyzed retrospectively and the related literatures were reviewed and discussed. RessuullttssThe 2 patients were both admitted to hospital with diagnosis of right testicle tumor. The patient undergone right testicle radical resection in Case 1， was diagnosed of adenomatoid tumors by pathological and immunohistochemical detection. After surgical treatment for 6 months， patient's examination of case 1 was without signifi cant abnormity. The patient undergone right testicle tumor resection in Case 2， was the same diagnosed of adenomatoid tumors by pathologic detection with a good recovery. ConcluussiioonnAdenomatoid tumor in testis is very rare with a good prognosis. Its clinical diagnosis mainly depends on pathological and immunohistochemical analysis. Surgical resection is the main treatment for adenomatoid tomor.

Key wordstesticular neoplasms； adenomatoid tumor； pathological detection

**通訊作者，E-mail：785619312@qq.com