腎臟上皮樣血管平滑肌脂肪瘤的CT及MRI表現(xiàn)△

叢欣瑩　張瑾　余小多　陳雁　張連宇

北京協(xié)和醫(yī)學(xué)院中國(guó)醫(yī)學(xué)科學(xué)院腫瘤醫(yī)院影像診斷科，北京　100021

腎臟上皮樣血管平滑肌脂肪瘤的CT及MRI表現(xiàn)△

叢欣瑩張瑾余小多陳雁#張連宇

北京協(xié)和醫(yī)學(xué)院中國(guó)醫(yī)學(xué)科學(xué)院腫瘤醫(yī)院影像診斷科，北京100021

目的探討腎臟上皮樣血管平滑肌脂肪瘤的影像學(xué)特點(diǎn)，以提高其診斷水平。方法搜集經(jīng)手術(shù)病理證實(shí)的26例腎臟上皮樣血管平滑肌脂肪瘤（EAML）患者的影像學(xué)資料并進(jìn)行回顧性分析。26例患者均未合并結(jié)節(jié)性硬化癥。16例行CT檢查，18例行MRI檢查。結(jié)果26例患者病灶最大徑為0.9～16.3 cm，平均7.3cm。病灶呈類圓形或類橢圓形20例（77.0％），分葉狀4例（15.4％），沿腎周間隙鑄型生長(zhǎng)1例（3.8％），不規(guī)則形1例（3.8％）；病灶完全位于腎輪廓之內(nèi)2例（7.7％），部分突出于腎輪廓外24例（92.3％），其中以窄蒂狀與腎實(shí)質(zhì)相連2例（7.7％）；2例（7.7％）腫瘤侵犯腎靜脈形成靜脈瘤栓；1例（3.8％）同時(shí)發(fā)現(xiàn)腹膜后淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移；1例（3.8％）同期發(fā)現(xiàn)肝臟和肺多發(fā)轉(zhuǎn)移。12例CT平掃示9例（75.0％）呈高或稍高密度，2例（16.7％）呈等-低或低密度，1例（8.3％）呈等-高密度。18例MRI平掃T1W圖像15例（83.3％）病灶以等信號(hào)為主，T2W或T2W/FS圖像10例（55.6％）病灶以低信號(hào)為主，8例（44.4％）呈低-高、低-等或低-等-高混雜信號(hào)。雙期增強(qiáng)CT和/或動(dòng)態(tài)MRI增強(qiáng)掃描示25例（100％）均呈不均勻強(qiáng)化，其中10例（40％）呈網(wǎng)格樣強(qiáng)化，23例（92.0％）病灶動(dòng)脈期強(qiáng)化程度呈等或略低于正常腎皮質(zhì)，實(shí)質(zhì)期強(qiáng)化程度均低于正常腎實(shí)質(zhì)。1例（3.8％）病灶內(nèi)見彎曲條帶狀鈣化；9例（34.6％）可觀察到少量脂肪成分；8例（30.8％）病灶內(nèi)見擴(kuò)張或粗大迂曲走行的血管；8例（30.8％）瘤內(nèi)伴有出血。結(jié)論腎臟EAML影像學(xué)表現(xiàn)具有如下特征：女性多見；多呈類圓形或膨脹性生長(zhǎng)；腫瘤較大時(shí)可出現(xiàn)囊變及出血；病灶內(nèi)成熟脂肪成分并不多見；鈣化罕見；腫瘤實(shí)性成分CT平掃呈稍高或高密度；T2WI呈稍低信號(hào)或高低混雜信號(hào)；動(dòng)態(tài)增強(qiáng)掃描多數(shù)呈“快進(jìn)快出”的強(qiáng)化特點(diǎn)，不均勻篩網(wǎng)狀強(qiáng)化較多見；部分病灶內(nèi)可見迂曲擴(kuò)張血管；可以伴有局部淋巴結(jié)及遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移。

腎臟上皮樣血管平滑肌脂肪瘤；診斷；影像學(xué)；CT；MRI

Oncol Prog，2016，14（3）

腎臟上皮樣血管平滑肌脂肪瘤（epithelioid angiomyolipoma，EAML）是血管平滑肌脂肪瘤的一種罕見變異，主要由增生的上皮樣細(xì)胞構(gòu)成，可呈浸潤(rùn)性破壞性生長(zhǎng)，具有惡性潛能。腎臟EAML臨床表現(xiàn)無特異性，與經(jīng)典型血管平滑肌脂肪瘤相比，其影像學(xué)表現(xiàn)不典型，術(shù)前容易誤診為腎細(xì)胞癌、肉瘤、少脂肪血管平滑肌脂肪瘤等。筆者回顧性分析并總結(jié)了經(jīng)手術(shù)及病理證實(shí)的26例腎臟EAML的影像學(xué)表現(xiàn)，希望有助于提高該病的術(shù)前診斷正確率，現(xiàn)報(bào)道如下。

1　資料與方法

1.1一般資料

回顧性分析2005—2014年中國(guó)醫(yī)學(xué)科學(xué)院腫瘤醫(yī)院經(jīng)手術(shù)及病理證實(shí)的EAML患者26例，所有患者于術(shù)前均行MR或CT檢查。其中男性8例，女性18例；年齡20～61歲，平均年齡41歲。26例患者均未合并結(jié)節(jié)性硬化癥；12例（46.2％）為查體發(fā)現(xiàn)；7例（26.9％）因腰腹痛、腰部或腹部不適就診，其中1例（3.8％）合并鏡下血尿，1例（3.8％）合并尿頻；4例（15.4％）因其他疾病行影像學(xué)檢查時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)；2例（7.7％）因無痛肉眼血尿就診；1例（3.8％）出現(xiàn)乏力、消瘦等癥狀就診。

1.2影像檢查方法

16例患者行CT檢查，其中10例行CT平掃和雙期增強(qiáng)掃描，4例僅行CT雙期增強(qiáng)掃描，2例僅行CT平掃。采用GE LightSpeed VCT或Toshiba Aquilion 64排螺旋CT掃描儀，層厚5 mm，1.25 mm薄層重建，120kV，190～225 mAs。增強(qiáng)對(duì)比劑為碘普羅胺注射液，采用高壓注射器經(jīng)肘前靜脈注射，劑量90～100 ml或1.5 ml/kg，速率3.0 ml/s。注射對(duì)比劑后20～30 s行動(dòng)脈期掃描，80～90 s行實(shí)質(zhì)期掃描，必要時(shí)180 s后行腎盂期掃描。

18例患者行MRI檢查，其中17例行MR平掃加增強(qiáng)，1例僅行MR平掃。采用GE Signa Excite HDx 3.0T超導(dǎo)型MRI掃描儀，8通道腹部相控陣線圈。平掃序列包括：橫斷位T1WI、T2WI、T2WI/FS和冠狀位T2WI/FS。增強(qiáng)掃描采用多期動(dòng)態(tài)掃描（6期或10期），脂肪抑制LAVA序列，3D模式，采用高壓注射器靜脈注射對(duì)比劑釓噴酸葡胺（Gd-DTPA），劑量0.2 mmol/kg，注射速率3 ml/s，于注射對(duì)比劑后15 s開始屏氣掃描，其中15 s時(shí)為單次屏氣連續(xù)完成兩期掃描，余每次屏氣完成一期掃描，單期掃描時(shí)間9～10 s，間隔時(shí)間為20 s，連續(xù)掃描6 或10期。

由兩位高年資影像醫(yī)師分析病灶的部位、大小、形態(tài)、邊界、CT密度、MRI信號(hào)特點(diǎn)、均勻性及強(qiáng)化特點(diǎn)（強(qiáng)化程度及方式）等。

2　結(jié)果

26例腎臟EAML均為單發(fā)，其中病灶位于左腎13例，右腎12例，同時(shí)發(fā)生在右腎及肝臟1例；病灶最大徑為0.9～16.3 cm，平均7.3 cm。病灶呈類圓形或類橢圓形20例（77.0％），分葉狀4例（15.4％），沿腎周間隙鑄型生長(zhǎng)1例（3.8％），不規(guī)則形1例（3.8％）；病灶完全位于腎輪廓之內(nèi)2例（7.7％），部分突出于腎輪廓外24例（92.3％），其中以窄蒂狀與腎實(shí)質(zhì)相連2例（7.7％）；2例（7.7％）腫瘤侵犯腎靜脈形成靜脈瘤栓；1例（3.8％）同時(shí)伴發(fā)腹膜后淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移；1例（3.8％）同期發(fā)現(xiàn)肝臟和雙肺多發(fā)轉(zhuǎn)移。26例患者中列出3例典型病例圖像，具體見圖1～3。

12例CT平掃中9例（75.0％）呈高或稍高密度，2例（16.7％）呈等-低或低密度，1例（8.3％）呈等-高密度。CT增強(qiáng)：14例行CT增強(qiáng)掃描，均呈不均勻強(qiáng)化，其中1例呈網(wǎng)格樣強(qiáng)化，動(dòng)脈期強(qiáng)化程度等或略低于正常腎皮質(zhì)者12例（85.7％），低于腎皮質(zhì)2例（14.3％），實(shí)質(zhì)期病灶強(qiáng)化程度均低于正常腎實(shí)質(zhì)。

MRI平掃T1W圖像15例（83.3％）病灶以等信號(hào)為主（圖1、2），3例呈高、高-低或高-等混雜信號(hào)；T2W或T2W/FS圖像10例（55.6％）病灶主要呈低信號(hào)（圖1、2、3），8例（44.4％）呈低-高、低-等或低-等-高混雜信號(hào)；17例行動(dòng)態(tài)MRI增強(qiáng)掃描，均呈不均勻強(qiáng)化，其中9例（52.9％）呈網(wǎng)格樣強(qiáng)化（圖1、2），1例（5.9％）呈結(jié)節(jié)樣強(qiáng)化，動(dòng)脈期病灶強(qiáng)化程度等或略低于正常腎皮質(zhì)，實(shí)質(zhì)期強(qiáng)化程度均低于正常腎實(shí)質(zhì)，時(shí)間-信號(hào)強(qiáng)度曲線均呈“速升流出”型（圖1、2、3）。

9例（34.6％）病灶內(nèi)可觀察到脂肪成分：2例（7.7％）CT平掃見片狀脂肪成分；7例（26.9％）MRI雙回波化學(xué)位移成像反相位圖像見微小點(diǎn)狀或片狀信號(hào)減低，其中2例（7.7％）同時(shí)可見T2W/FS圖像較T2W信號(hào)斑點(diǎn)狀減低。

8例（30.8％）病灶內(nèi)見擴(kuò)張或粗大迂曲走行的血管（圖2）；1例（3.8％）病灶內(nèi)見彎曲條帶狀鈣化；8例（30.8％）瘤內(nèi)伴有出血（圖1、3）。

圖125　歲女性右腎EAML患者的MRI影像

圖262　歲女性右腎EAML患者的MRI影像

3　討論

根據(jù)病理學(xué)表現(xiàn)特點(diǎn)及臨床特征，腎臟血管平滑肌脂肪瘤（angiomyolipoma，AML）分為經(jīng)典型、少脂肪型以及上皮樣型。經(jīng)典型AML主要由異常的厚壁血管、平滑肌、脂肪組織3種成分按不同比例構(gòu)成，CT和MRI檢查依據(jù)腫塊內(nèi)含有明確的脂肪成分，通常不難做出診斷。少脂肪型AML由于脂肪成分較少，常造成影像上診斷困難，易誤診為腎細(xì)胞癌等惡性腫瘤，但其外生性或楔形生長(zhǎng)，T2WI呈較均勻的低信號(hào)，增強(qiáng)掃描呈網(wǎng)狀強(qiáng)化等表現(xiàn)，利于其鑒別診斷［1］。EAML以增生的上皮樣細(xì)胞為特征，同時(shí)具有經(jīng)典的AML的3種成分，2004年WHO泌尿系統(tǒng)腫瘤分類中［2］將其定義為一種具有惡性潛能的間葉性腫瘤，屬于血管周上皮樣細(xì)胞瘤（perivascularepithelioid cell neoplasm，PEComa）中的一種，其同樣缺乏或少有脂肪組織，術(shù)前診斷困難，目前國(guó)內(nèi)外關(guān)于EAML的影像診斷的文獻(xiàn)報(bào)道不多。

腎臟EAML臨床表現(xiàn)缺乏特異性，有文獻(xiàn)報(bào)道約27％的EAML患者可合并結(jié)節(jié)硬化癥（tuberous sclerosis complex，TSC），且常為雙側(cè)多發(fā)性［3］。本組半數(shù)以上的病例為查體或偶然發(fā)現(xiàn)，臨床表現(xiàn)以腰腹部不適多見，偶有血尿，無患者合并TSC。本組女性患者占69.2％，與文獻(xiàn)報(bào)道大致相仿［4］。

Tsukada等［5］根據(jù)腎臟EAML影像學(xué)表現(xiàn)特點(diǎn)，將其分為均質(zhì)實(shí)性腫塊型、不均質(zhì)實(shí)性腫塊型、單房囊性型、多房囊性型。本組病例6例為均質(zhì)實(shí)性腫塊型，20例為不均質(zhì)實(shí)性腫塊型，未見單房或多房囊性型。文獻(xiàn)報(bào)道絕大多數(shù)腎臟EAML患者CT平掃密度高于鄰近腎實(shí)質(zhì)，呈稍高密度，主要有以下幾個(gè)原因：①腫瘤主要由排列密集的上皮樣細(xì)胞組成；②血管比較豐富；③很少含或不含脂肪成分；④部分瘤灶內(nèi)合并出血［6］。本組病例有9例（75.0％）CT平掃呈高或稍高密度，與文獻(xiàn)報(bào)道大致相符。MRI平掃在T2W或T2W/FS圖像上較有特征，主要呈低信號(hào)，這種低信號(hào)可能與腫塊內(nèi)上皮樣細(xì)胞排列密集、含水量較少、少或乏脂肪成分、病灶內(nèi)平滑肌成分相關(guān)。本組病例有10例（55.6％）在T2W或T2W/FS圖像表現(xiàn)為低信號(hào)。當(dāng)EAML合并壞死、囊變、出血時(shí)，病灶的密度或信號(hào)可不均勻。

圖3　56歲女性左腎EAML患者的MRI影像

腎臟EAML可均勻或不均勻強(qiáng)化，關(guān)于其強(qiáng)化形式特點(diǎn)各文獻(xiàn)報(bào)道不一，部分學(xué)者認(rèn)為EAML強(qiáng)化呈類似“快進(jìn)快出”表現(xiàn)［7］，部分學(xué)者則發(fā)現(xiàn)其呈“快進(jìn)慢出”特點(diǎn)［6］，有學(xué)者分析病灶于實(shí)質(zhì)期及延遲期造影劑退出的快慢取決于腫瘤內(nèi)厚壁血管數(shù)量，厚壁血管較少者則排空較快［8］。本組23例（92.0％）病灶動(dòng)脈期強(qiáng)化程度等或略低于正常腎皮質(zhì)，實(shí)質(zhì)期病灶強(qiáng)化程度均明顯低于正常腎實(shí)質(zhì)，時(shí)間-信號(hào)強(qiáng)度曲線均呈“速升流出”型，即其強(qiáng)化表現(xiàn)類似于“快進(jìn)快出”。25例病灶均為不均勻強(qiáng)化，其中10例（40.0％）呈網(wǎng)格樣強(qiáng)化，此種強(qiáng)化表現(xiàn)與腎細(xì)胞癌動(dòng)脈期的結(jié)節(jié)狀強(qiáng)化不同，可據(jù)此進(jìn)行兩者鑒別，具有一定診斷意義。另外，MRI具有較高的軟組織分辨力，能夠更好地顯示腎臟EAML內(nèi)部結(jié)構(gòu)，故MRI對(duì)于顯示病灶網(wǎng)格樣強(qiáng)化優(yōu)于CT，本組9例（36％）病灶在MRI增強(qiáng)掃描中表現(xiàn)為網(wǎng)格樣強(qiáng)化，而CT僅1例（4.0％）有這種強(qiáng)化表現(xiàn)。

EAML內(nèi)具有明確的異常血管成分，部分病灶MRI平掃可見到流空的血管，增強(qiáng)后顯示更為清晰。本組8例（30.8％）病灶內(nèi)見擴(kuò)張或粗大迂曲走行的血管；但是此種血管發(fā)育不成熟，常合并畸形，故常造成病灶內(nèi)出血，本組8例（30.8％）瘤內(nèi)伴有出血。

本組僅1例病灶內(nèi)可觀察到鈣化，且位于腫瘤邊緣。文獻(xiàn)曾有報(bào)道EAML內(nèi)的鈣化為非腫瘤本身鈣化，而是腫瘤包埋周圍腎組織內(nèi)的鈣化所致［9］。

與經(jīng)典型和少脂肪型AML不同，EAML具有惡性潛能，有一定的侵襲性，可侵犯腎竇、腎周脂肪、局部淋巴結(jié)、腎靜脈及（或）下腔靜脈，以及發(fā)生肺、肝臟、腸系膜等遠(yuǎn)處部位的轉(zhuǎn)移［9-10］。本組2例（7.7％）病理檢查提示腎靜脈瘤栓形成；1例（3.8％）同時(shí)發(fā)現(xiàn)腹膜后淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移；1例（3.8％）同期發(fā)現(xiàn)肝臟和雙肺多發(fā)轉(zhuǎn)移。出現(xiàn)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移和遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移的患者，預(yù)后不良［11］，本組合并腹膜后淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移者術(shù)后10個(gè)月發(fā)生肝臟轉(zhuǎn)移、盆腔及腹膜后多處轉(zhuǎn)移，初診并發(fā)肝臟和雙肺多發(fā)轉(zhuǎn)移者在確診1年后因本病去世。

本組有9例（34.6％）病灶在CT或MRI圖像中見少量或微量脂肪成分，與文獻(xiàn)報(bào)道相仿。大多數(shù)腎臟EAML缺乏脂肪成分，僅極少數(shù)富含脂肪成分［2，12］，易誤診為腎細(xì)胞癌、少脂肪AML等。極少數(shù)富含脂肪成分的腎臟EAML與經(jīng)典型AML影像學(xué)鑒別也存在困難。本組26例術(shù)前影像學(xué)均未能正確診斷，其中10例診斷為經(jīng)典型或少脂肪型AML，余16例診斷為腎細(xì)胞癌、脂肪肉瘤及腎母細(xì)胞瘤。

EAML的病理形態(tài)學(xué)診斷有困難時(shí)，需輔以進(jìn)一步的免疫組化染色檢查。通常認(rèn)為EAML同時(shí)表達(dá)黑色素細(xì)胞標(biāo)志物及平滑肌標(biāo)志物，而不表達(dá)上皮性標(biāo)志物，這一獨(dú)特的免疫表型對(duì)其診斷具有決定性意義［2，13］。

綜上所述，結(jié)合文獻(xiàn)及本組病例，筆者認(rèn)為，腎臟EAML影像學(xué)表現(xiàn)具有如下特征：女性多見；多呈類圓形或膨脹性生長(zhǎng)；腫瘤較大時(shí)可出現(xiàn)囊變及出血；病灶內(nèi)成熟脂肪成分并不多見；鈣化罕見；腫瘤實(shí)性成分CT平掃呈稍高或高密度；T2WI呈稍低信號(hào)或高-低混雜信號(hào)；動(dòng)態(tài)增強(qiáng)掃描多數(shù)呈“快進(jìn)快出”的強(qiáng)化特點(diǎn)，不均勻篩網(wǎng)狀強(qiáng)化較多見；部分病灶內(nèi)可見迂曲擴(kuò)張血管；可以伴有局部淋巴結(jié)及遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移。腎臟EAML影像學(xué)表現(xiàn)雖然具有一定的特征性，可以提供些診斷線索，但其最終診斷仍然需要病理學(xué)甚至進(jìn)一步的免疫組化檢查才能明確。

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CT and MRI features of renal epithelioid angiomyolipoma△

CONG Xin-ying ZHANG Jin YU Xiao-duo CHEN Yan#ZHANG Lian-yu
Department of Diagnostic Imaging，Cancer Hospital，Chinese Academy of Medical Sciences&Peking Union Medical College，Beijing 100021，China

ObjectiveTo analyze the MRI and CT features of renal epithelioid angiomyolipoma（EAML）.Method The imaging data of 26 patients who were surgically and pathologically diagnosed as EAML were analyzed.None of the patients had a history of tuberous sclerosis complex.Before operation，16 patients underwent CT examination，and 18 patients underwent MRI examination.ResultThe diameter of lesions ranged from 0.9 to 16.3 cm（mean 7.3 cm）.20 （77.0％）lesions appeared as round or oval，4（15.4％）were lobulated，1（3.8％）showed a restricted growth pattern，and another one（3.8％）was irregular；24 cases（92.3％）showed exophytic masses，and in which 2 were with narrow pedicles；In addition，2 lesions（7.7％）were within kidney contours.In 2 cases（7.7％），tumor thrombus was seen extending into the right renal vein；One patient（3.8％）had a para-caval lymph nodes involvement；And one patient（3.8％）had liver metastasis and concurrent lung metastasis.On pre-contrast CT scans，9 lesions（75.0％）appeared as hyperattenuation or slight hyperattenuation，and two masses（16.7％）were iso-hypodense or hypodense，one lesion（8.3％）showed iso-hyperattenuation.Compared with the surrounding normal renal parenchyma，15 cases（83.3％）presented mainly isointensity on T1W image，and 10 cases（55.6％）presented mainly hypointensity on T2W image or T2W/FS image，and 8（44.4％）lesions presented iso-hyperintensity，hypo-isointensity，hypo-iso-hyperintensity on T2W image.On contrast CT/MRI scans，25 lesions（100％）demonstrated inhomogeneous enhancement，and 10 of 25（40％）masses showed reticular enhancement.23 masses（92.0％）were similar to the normal renal cortex in the corticomedullary phase，and obviously decreased enhancement in the nephrographic phase.Curvilinear bands of calcifications was observed in 1 case（3.8％）；The tortuous and irregular dilation vessels in the lesion were detected in 8 cases（30.8％）and bleeding was found in 8 cases（30.8％）.ConclusionThe imaging characteristics of EAML include：Most EAML patients were women；EAML showed round or oval and exophytic mass；The larger mass can be accompanied by necrosis and hemorrhage；Mature fat can be found in few tumors；Calcification is rare；The solid portion of tumor presented slight hyperattenuation or hyperattenuation in unen-hanced CT，hypointensity or hyper-hypointensity mixed signal intensity on T2W images and inhomogeneous enhancement（rapid wash-in and rapid wash-out）；Reticular enhancement was more common；The tortuous and irregular dilation vessels were found in some lesions；Some patients had local lymph node involvement and distant metastasis.

renal epithelioid angiomyolipoma；diagnosis；radiography；computed tomography；magnetic resonance imaging

R737.11

A

10.11877/j.issn.1672-1535.2016.14.03.13

2015-11-11）

國(guó)家自然科學(xué)基金（81201701）

（corresponding author），郵箱：doctorchenyan626@sina.com