46名青少年原發性關節炎患者顳下頜關節病的臨床及影像學表現

胡玉乾++薛冬++呂秀梅++藍仁剛++孫竹萍

[摘要] 目的 研究包含各型青少年原發性關節炎（JIA）亞型的一組患者顳下頜關節病發病情況、臨床和影像學表現。 方法 對46名JIA患者進行臨床風濕病學和正畸學評估。所有患者進行曲面斷層和頭顱側位檢查。研究顳下頜關節病的發病率與JIA亞型和疾病特點的相關性；頭顱側位片的測量結果與年齡和性別匹配的健康對照組進行比較。 結果 65%的JIA患者具有至少一個顳下頜關節炎的癥狀，78.3%的患者顯示出髁突的病損。髁突損傷的發病率與正畸學治療以及JIA亞型、疾病的活動期、JIA的嚴重程度及病程沒有相關性（P>0.05）。JIA患者的下頜平面角以及ANB角角度大，前面高，上下中切牙角及SNB角比較小。顱面部的改變與髁突病損直接相關（P<0.05）。結論 JIA患者的髁突損傷非常常見，髁突病損出現較早，輕微病損也能導致嚴重的顱面部形態的改變。通過本研究建議JIA患者應該進行早期和定期的正畸學及TMJ影像學檢查。

[關鍵詞] 青少年原發性關節炎（JIA）；顳下頜關節（TMJ）；下頜平面角；髁突

[中圖分類號] R782.6 [文獻標識碼] A [文章編號] 1673-9701（2017）03-0007-04

Clinical and imaging performance of temporomandibular joint disease in 46 young patients with juvenile idiopathic arthritis

HU Yuqian1 XUE Dong2 LV Xiumei1 LAN Rengang1 SUN Zhuping3

1.Department of Stomatology， School of Medicine， Liaodong College， Dandong 118002， China； 2.Dandong Yuqian Oral Clinic in Liaoning Province， Dandong 118002， China； 3.Department of Rheumatology， Dandong Central Hospital in Liaoning Province， Dandong 118002， China

[Abstract] Objective To study the incidence， clinical and radiographic manifestations of temporomandibular joint disease in a group of patients with subtypes of juvenile idiopathic arthritis（JIA）. Methods 46 patients with JIA were evaluated for clinical rheumatism and orthodontics. All patients underwent surface faults and head lateral examination. The relationship between the incidence of temporomandibular joint disease and JIA subtype and the characteristics of disease was analyzed. The measurement results between the contralateral lateral radiograph in the observation group and the age and sex matched healthy control group were compared. Results 65% of the patients with JIA had at least one symptom of temporomandibular arthritis，and 78.3% of patients showed condylar lesions. The incidence of condylar injury was not correlated with orthodontic treatment and JIA subtype， disease activity， severity of JIA and course of disease（P>0.05）. The angle of mandibular plane and ANB was big and the front is high in JIA patients. And also the angle of incision and SNB was small in JIA patients. Craniofacial changes were directly related to condylar lesions（P<0.05）. Conclusion Condylar injury in patients with JIA is very common， and condylar lesions occur at early stage and mild lesions can lead to severe changes in craniofacial morphology. JIA patients should be recommended for early and regular orthodontics and TMJ imaging examinations.

[Key words] Juvenile idiopathic arthritis（JIA）； Temporomandibular joint（TMJ）； Mandibular plane angle； Condyle

青少年原發性關節炎（juvenile idiopathic arthritis，JIA）的顳下頜關節（TMJ）損傷是JIA的典型癥狀之一。由于JIA分類標準不同，顳下頜關節病在JIA患者中的發病率差異很大，從17%～87%不等[1，2]。TMJ受損被認為發生在JIA的活動期，在此期間炎癥產生軟骨和軟骨下骨缺損，最終導致髁突吸收，從而干擾下頜骨生長，改變頜面部形態和咬合，典型的面部形態特點是凸面型、下頜平面變陡、下頜后縮以及小頜畸形[3，4]。

有關JIA患者的顳下頜關節研究通常不區分JIA亞型，該類研究顯示JIA患者伴有TMJ損害時表現出較高的TMJ損傷率、下頜后縮發生率和下頜骨向后旋轉[3，5]。盡管以前的研究記載了在青少年慢性關節炎患者中TMJ損傷帶來的頜面部形態的變化，但是ILAR標準修訂后[6]，缺乏頭顱側位研究來分析髁突損傷和頜面部形態之間的關聯。本研究的目的就是在包含所有JIA亞型的患者群里做一個全面的TMJ損傷的評估以及其對頜面生長的影響，研究患者TMJ的影像學特征等臨床特點與JIA亞型、疾病活動期、嚴重程度以及病程的關系。比較JIA患者與健康患者面部形態的差異，分析這些差異與髁突損害的關系，以及與下頜骨生長的關系。

1 對象與方法

1.1 研究對象

JIA患者組：納入標準：根據國際風濕病學聯合會（International League of Associations for Rheumatology，ILAR）的標準[6]患有JIA的患者，發病年齡在16歲以前，病程最少6周，選擇2014年11月～2015年1月在兒童風濕病門診就診的患者共46名。JIA患者亞型分布為：7例系統性關節炎患者，10例風濕因子陰性的多發性關節炎患者，1例風濕因子陽性的多發性關節炎患者，10例附著點炎性反應相關性關節炎患者，17例單發性關節炎患者，以及1例牛皮癬關節炎患者。性別比例為1.71：1（其中女29例，男17例），中位年齡9.65歲，平均（9.65±4.12）歲，平均病程（3.79±0.70）年，患者現有的藥物治療包括70%患者服用非甾體抗炎藥，35%患者服用小劑量的皮質類固醇（小于0.3 mg/d），28%患者服用氨甲蝶呤（MTX），9%患者服用腫瘤壞死因子（TNF）-α柳氮磺胺吡啶，1%患者服用鎮靜劑（薩力多胺）。33例患者（72%）處于疾病活動期，14例（30%）患者屬于嚴重病例。對照組：46例患者拍攝的頭顱側位片數據分析，其參數與Bolton標準頭顱生長發育參數做對照，性別比例為1.71∶1（其中女29例，男17例），平均年齡（9.67±4.19）歲。兩組在年齡和性別上沒有統計學差異（P>0.05）。

1.2 研究方法

1.2.1 臨床檢查 所有患者均接受臨床風濕病學檢查。JIA患者被分為活動期、靜止期患者。患者服用二線藥物[氨甲蝶呤MTX，腫瘤壞死因子（TNF）-α柳氮磺胺吡啶]、鎮靜劑和環孢菌素被認為是嚴重病例。

1.2.2 口腔檢查 臨床頜面部檢查由兩名口腔醫師進行，包括四項檢查：顳下頜關節的運動、關節及肌肉的觸診、顳下頜關節的聽診和咬合關系的分類。

根據Olson等[7]研究，最大張口度3歲患者小于29.5 mm，4～6歲患者小于34.5 mm，7歲以上患者小于39.5 mm則診斷為張口受限[7]。顳下頜關節雜音的評估使用聽診法。肌肉疼痛是通過單側捫診指壓法，力值控制在1～2磅左右。咬合關系在矢狀向方面被劃分為遠中錯合、近中錯合和中性錯合。10例患者在間隔1周時進行顳下頜關節重復性檢驗，兩次之間無統計學差異。

1.2.3 影像學檢查 曲面斷層片被用來評估髁突形態和受損程度，同時拍攝頭顱側位片進行定點和參考平面的分析（Cranex TomeR，Soredex，Helsinki，Finland），拍攝參數為70 kV，電流1.8～3.0 mAs。全部頭顱側位定位片和曲面斷層片由同一名醫生完成分析。根據髁突皮質層外輪廓的形態，髁突損傷分為5個級別：score 0為正常，score 1為小的皮質骨缺損，score 2為髁突變平包括軟骨下骨小梁損傷，score 3髁突變平同時伴有缺損，score 4髁突頭部完全缺失（圖1）。當髁突損傷值大于等于1時被認為有髁突損傷。下頜升支的長度測量為Co-Go點的距離.

1.3 統計學分析

選用SPSS 19.0統計學軟件進行數據分析。計量資料以（x±s）形式表示，采用配對t檢驗，計數資料采用卡方檢驗。P<0.05為差異有統計學意義。

2 結果

2.1 顳下頜關節炎的臨床表現和癥狀

46名患者中有65%的患者至少有一個顳下頜關節病的癥狀（表1）。其中張口受限出現頻度最高，有18例患者出現該癥狀。8例患者檢出關節彈響，14例患者有肌肉酸痛，12例患者出現張口型偏斜，12例患者關節區壓痛。關節炎活動期的患者、病情嚴重以及病程長的患者更容易出現張口受限。臨床癥狀的發病率在青少年原發性關節炎患者的各亞型之間無統計學差異（P>0.05）（表1）。

2.2 顳下頜關節髁突損傷的影像學評估

46例患者中36例患者出現髁突損害（78.3%），25例患者（54.3%）出現雙側髁突損害，11例患者（23.9%）出現單側損害，髁突損害從1～4度不同（表2、封三圖1）。在臨床癥狀和髁突影像學表現之間沒有相關性，在關節炎的病程、嚴重程度等方面與髁突單雙側損害也沒有相關性。

2.3頭顱側位片的評估

頭顱側位片用來進行線角的測量，分析顱面部之間的關系。JIA患者亞類中無髁突損傷組與對照組沒有統計學差異（P>0.05），但是髁突損傷在score 1～4之間的患者與對照組有明顯差異（表3）。ANB和下頜平面角均增大，前面高增大。同時，上下中切牙角和SNB角顯著減小。

在JIA患者中髁突損害score1的患者顯示出增大的下頜平面角和前面高，同時上下中切牙角與對照組比較有統計學差異（表4）。

3 討論

本研究所涉及的患者組包括根據ILAR標準修訂后診斷的JIA的全部亞型，結果證實在該群體中顳下頜關節損傷的發生頻度無論是臨床檢查還是影像學均較高。與以往的研究相比，我們的數據沒有證實顳下頜關節病與青少年原發性關節炎亞型的關聯性，也沒有得出顳下頜關節病與青少年原發性關節炎病程度、活動度、嚴重程度之間相關的結論。本文研究強調的是顳下頜關節病潛在的特點以及髁突損傷持續進行對患者造成的影響，髁突損傷即使很輕微，也會影響下頜骨的生長從而導致頜面部的改變。

65%的患者會有顳下頜關節炎的癥狀，比起一些報道發病率比較低。張口度受限是最常見的現象，約40%的患者會出現，特別是病程較長、處于活動期以及病情嚴重的患者[8]。大約有1/6的患者有顳下頜關節以及肌肉的疼痛，與其他學者研究比較發病率較低，這是因為2/3的患者在接受檢查時服用了非甾體抗炎藥，減少疼痛的出現。與此同時患者年齡小，也會干擾主觀對疼痛的描述[7，9]。張口型偏斜被認為是髁突損傷的預示[10]，而我們的數據顯示張口型偏斜的比例是26.1%，遠遠低于影像學發現的關節損傷（78%）。髁突損傷的顳下頜關節炎患者中有54.3%出現雙側損傷，直接導致張口受限，在臨床上卻沒有出現頜部偏斜，這也是張口型偏斜率低于影像學發現的一個原因。

一些研究認為顳下頜關節彈響可以作為髁突影像學損傷的預言[11]。本研究沒有得出此結論，因為健康患者關節彈響的發生率可達20%，所以以此作為推斷髁突損傷不夠準確。在接受影像學檢查的青少年原發性關節炎患者中僅僅65%的患者有顳下頜關節病的癥狀，78.3%的患者展示出髁突損害，這一結果要比其他的報道低。本研究中，具有髁突損傷的患者中部分沒有臨床癥狀，而沒有臨床癥狀的患者中卻出現了髁突損傷。這一觀察結果支持以下結論，顳下頜關節的癥狀與髁突損傷之間的關聯不密切。

盡管不是所有的患者愿意接受影像學評估，但是影像學評估組和總體研究組在疾病特征以及關節炎亞型分布方面沒有差異，因此可以代表總體組。此前的研究提出疾病的特征如病程、嚴重程度、疾病的活動期和顳下頜關節炎之間是有相關性的，但是通過我們的大樣本研究發現就顳下頜關節潛在的特性而言，它可以在JIA早期就能出現。一些研究認為多發性關節炎或者單發性關節炎等特殊的亞型會導致顳下頜關節損傷，從我們的數據中可以看到，顳下頜關節炎在各個亞型中的發病率是相似的。

在本研究中，曲面斷層片非常有效地顯示出顳下頜關節的損傷程度，這一結果同CT[12]掃描得出的結論很相似，所以我們認為曲面斷層片檢查是一種高效的檢查手段。當然，頭面部CT和增強核磁共振檢查能夠更有效和敏銳地檢查出髁突早期病損及炎性改變[13]。但是核磁共振因為高昂的費用、全身麻醉等問題在兒童中很難成為常規檢查。進一步說，評估顱面部的改變還仍然需要拍攝曲面斷層片。有報道說超聲檢查可以作為一種選擇代替核磁共振檢查的方法來診斷顳下頜關節炎的病理改變。在相似大樣本病例研究中使用核磁共振和超聲波檢查，以此來證實我們有關顳下頜關節炎早期表現的結論。

54.3%的患者出現雙側關節病損，這個結果高于以前的報道，83%的患者顯示出髁突損害不對稱。這一結果暗示在下頜骨生長沒有完成前通過外科手段進行顱面部改型的操作要額外小心[14]。

頭顱側位片所顯示的特點，如過大的下頜平面角、ANB角，較小的切牙交角、SNB以及下頜后縮、凸面型，這些特點同以前的研究結果一致。

以前的報道研究青少年慢性關節炎患者顱面部改變與髁突損傷的關系，選用的是青少年慢性關節炎患者中有關節改變的患者組與沒有關節改變的患者組進行比較[15]。我們的研究選用的完全配對分析，即患者組包含具有和不具有關節損傷的患者，與健康組相對比，從而比較之間的關聯。本研究非常清楚地證實即使很微小的髁突損傷都能造成明顯的顱面部損傷。同時，經過與健康組的對比性研究，發現髁狀突損傷直接影響下頜骨的生長。

本研究具有臨床和對照組影像學評估的數據。患者群依據修訂后的ILAR標準包含了所有的亞型。本研究證實了青少年原發性關節炎的所有患者都能夠出現顳下頜關節的問題及髁突損傷，而且與關節炎的亞型無關。髁突損傷可以出現在疾病的早期，可以在缺乏任何顳下頜關節癥狀的情況下，即使髁突損傷程度很輕微，也能導致明顯的顱面部形態的改變。

早期認識到顳下頜關節髁突的改變對于正畸診斷和治療計劃的制定非常關鍵。我們建議每位青少年原發性關節炎患者的臨床隨訪都應該包括常規的口腔健康評估以及顳下頜關節區影像的評估。

[參考文獻]

[1] Abramowicz S，Kim S，Prahalad S，et al. Juvenile arthritis：Current concepts in terminology，etiopathogenesis，diagnosis，and management[J]. International Journal of Oral and Maxillofacial Surgery，2016，45：801-812.

[2] Savioli C，Silva CA，Ching LH，et al. Dental and facial characteristics of patients with juvenile idiopathic arthritis[J]. Revista do Hospital das Clinicas，2004，59：93-98.

[3] El Assar de la Fuente S，Angenete O，Jellestad S，et al.Juvenile idiopathic arthritis and the temporomandibular joint：A comprehensive review[J]. J Craniomaxillofac Sur-gery，2016，44：597-607.

[4] Gonzalez MF，Pedersen TK，Dalstra M，et al. 3D evaluation of mandibular skeletal changes in juvenile arthritis patients treated with a distraction splint：A retrospective follow-up[J]. The Angle Orthodontist，2016，86：846-853.

[5] Arvidsson LZ，Fjeld MG，Smith HJ，et al. Craniofacial growth disturbance is related to temporomandibular joint abnormality in patients with juvenile idiopathic arthritis，but normal facial profile was also found at the 27-year follow-up[J]. Scandinavian Journal of Rheumatology，2010， 39：373-379.

[6] Petty RE，Southwood Tr Fau-Manners P，Manners P Fau-Baum J，et al. International League of Associations for rheumatology classification of juvenile idiopathic arthritis：Second revision，Edmonton[J]. The Journal of Rheumatology，2004，31：390-392.

[7] Olson L，Eckerdal O，Hallonsten AL，et al. Craniomandibular function in juvenile chronic arthritis. A clinical and radiographic study[J]. Swedish Dental Journal，1991，15： 71-83.

[8] Billiau AD，Hu Y，Verdonck A，et al. Temporomandibular joint arthritis in juvenile idiopathic arthritis：Prevalence，clinical and radiological signs，and relation to dentofacial morphology[J]. J Rheumatol，2007，34：1925-1933.

[9] Abramowicz S，Susarla HK，Kim S，et al. Physical findings associated with active temporomandibular joint inflammation in children with juvenile idiopathic arthritis[J].Journal of Oral and Maxillofacial Surgery：Official Journal of the American Association of Oral and Maxillofacial Surgeons，2013，71：1683-1687.

[10] Twilt M，Mobers SM，Arends LR，et al. Temporomandibular involvement in juvenile idiopathic arthritis[J]. The Journal of Rheumatology，2004，31：1418-1422.

[11] Te Veldhuis EC，te Veldhuis AH，Koudstaal MJ. Treatment management of children with juvenile idiopathic arthritis with temporomandibular joint involvement：A systematic review[J]. Oral Surgery，Oral Medicine，Oral Pathology and Oral Radiology，2014，117：581-589 .

[12] Hu YS，Schneiderman ED. The temporomandibular joint in juvenile rheumatoid arthritis：I. Computed tomographic findings[J]. Pediatric Dentistry，1995，17：46-53.

[13] Kuseler A，Pedersen TK，Gelineck J，et al. A 2 year followup study of enhanced magnetic resonance imaging and clinical examination of the temporomandibular joint in children with juvenile idiopathic arthritis[J]. The Journal of Rheumatology，2005，32： 162-169.

[14] Niibo P，Pruunsild C，Voog-Oras U，et al. Contemporary management of TMJ involvement in JIA patients and its orofacial consequences[J]. The EPMA Journal，2016，7：12.

[15] Svensson B，Adell R，Kopp S. Temporomandibular disorders in juvenile chronic arthritis patients. A clinical study[J]. Swedish Dental Journal，2000，24：83-92.

（收稿日期：2016-11-05）