卵巢惡性甲狀腺腫1例

其木格

卵巢惡性甲狀腺腫1例

其木格

卵巢腫瘤；惡性甲狀腺腫；病例報道

患者女性，26歲，外陰發育正常，已婚未產型。入院2個月前彩超檢查見右側附件區有一大小4.2 cm×2.9 cm均質低回聲，緊鄰其旁見強回聲團，范圍2.3 cm×1.5 cm，內未見血流信號，考慮巧囊合并畸胎瘤。體檢：淺表淋巴結及頸部甲狀腺未見異常，腹部未捫及包塊，肝、脾不大，雙腎、膀胱超聲未見異常。患者甲胎蛋白、癌胚抗原、糖類抗原19-9、糖類抗原125等值均正常，游離T3值為3.56 Pg/mL(參考值2.3～2.4)，游離T4值為1.17 ng/dL(參考值0.89～1.76)，促甲狀腺激素值為2.755 UIu/mL(參考值0.35～5.5)。手術所見：子宮正常大小，表面光滑，活動，右側卵巢囊腫直徑約5.0 cm，表面光滑，無粘連。

病理檢查眼觀：送檢(右側卵巢)組織呈囊性，已破裂，直徑約4.0 cm，其內可見少量脂類物質，囊壁最厚處為0.8 cm。鏡檢：腫瘤除成熟性畸胎瘤成分以外，可見典型的甲狀腺腫和乳頭狀癌成分。卵巢腺腫區呈結節性甲狀腺腫改變(圖1)，乳頭狀癌區呈乳頭狀結構，核大，核呈毛玻璃狀，可見核內包涵體及核溝(圖2)。免疫表型：乳頭狀癌成分TG(圖3)、Brafv600E(圖4)、TTF-1、CK19和MC均陽性，CgA、Syn和CA125均陰性，其它腺腫成分CK19、TG和MC均陰性，乳頭狀癌區域Ki-67增殖指數為3%。

病理診斷：卵巢惡性甲狀腺腫(甲狀腺乳頭狀癌)。

討論卵巢成熟性畸胎瘤內甲狀腺組織占半數以上，或者全部為甲狀腺組織，稱為卵巢甲狀腺腫。惡性極少見，以往缺乏診斷的統一標準，故難以估計惡性的發病率[1]。國內文獻有稱：卵巢甲狀腺癌、卵巢甲狀腺腫惡變、卵巢甲狀腺腫惡變～濾泡型或乳頭狀癌等[2-3]。卵巢惡性甲狀腺腫組織學上有兩種情況：(1)甲狀腺癌成分為主，整個腫瘤內無畸胎瘤成分，稱為單純型；(2)瘤內既有成熟性畸胎瘤成分，又有甲狀腺腫和甲狀腺癌成分，腺腫和腺癌成分界限清楚或有過渡，稱為癌變型[4](此例患者為癌變型)。乳頭狀癌：細胞顯示惡性核特征如毛玻璃樣核、核內假包涵體、核溝，核溝為乳頭狀癌的特異性病理表現。迄今為止國外文獻報道不足100例，國內文獻報道不足10例，約占卵巢畸胎瘤的0.3%[5]。

①②③④

圖1卵巢結節性腺腫區圖2乳頭狀癌區圖3乳頭狀癌成分TG陽性，SP法圖4乳頭狀癌成分Brafv600E陽性，SP法

鑒別診斷：(1)卵巢甲狀腺腫類癌：類癌細胞胞質內含神經內分泌顆粒，CgA、Syn應陽性，但本例TG、CK19、MC和TTF-1均陽性，CgA、Syn陰性。(2)頸部甲狀腺癌轉移至卵巢，原發甲狀腺乳頭狀癌的轉移潛能要低于濾泡癌，更多見于頸部淋巴結轉移，轉移到卵巢極其罕見，如轉移到卵巢一般伴有其他臟器轉移證據或雙側卵巢轉移，本例頸部甲狀腺彩超未見明顯異常，未找到原發灶。(3)卵巢上皮來源的乳頭狀癌：本例免疫組化標記乳頭狀癌區TG、CK19、MC和TTF-1均陽性，CA125陰性，卵巢上皮原發乳頭狀癌中CA125應陽性。(4)卵巢顆粒細胞瘤：卵巢惡性甲狀腺腫實性區與微濾泡區需與顆粒細胞瘤鑒別。本例卵巢甲狀腺腫與乳頭狀癌有明顯移行區，微濾泡區免疫組化支持甲狀腺乳頭狀癌。

目前，卵巢惡性甲狀腺腫尚無統一治療標準，如果沒有卵巢外病變，卵巢切除是比較合適的手術方式。主張術后積極管理，即例行全甲狀腺切除和放射性碘消融，并長期跟蹤隨訪。本例患者比較年輕，未婚，所以僅單純切除患側卵巢。文獻報道卵巢甲狀腺腫向甲狀腺癌的惡性轉化與BRAF基因突變相關，這與在甲狀腺癌中觀察到的情況相似。在惡性甲狀腺腫的病例中可發現BRAF基因點突變，且在有關的報道中，BRAF基因突變率為67%，且幾乎所有的乳頭狀癌中均可發現BRAF基因點突變[6]。基因突變常與發病年齡、臨床行為、預后和治療效果有關。卵巢惡性甲狀腺腫雖屬惡性，但腫瘤細胞增殖指數較低(本例Ki-67乳頭狀癌區為3%)，多數進展緩慢，術后可長期帶瘤生存，但因報道的病例數較少及預后難以評估，所以術后應加強隨訪。

[1] 何春年, 徐翠清, 陳 琛. 卵巢惡性甲狀腺腫2例并文獻復習[J]. 臨床與實驗病理學雜志, 2005,20(3):314-317.

[2] 卿 松, 李曉紅, 苗 娜, 等. 良、惡性卵巢甲狀腺腫臨床病理分析[J]. 中國癌癥雜志, 2013,23(7):524-529.

[3] 夏慶欣, 于慶凱, 姜紅光. 卵巢成熟性囊性畸胎瘤伴局部甲狀腺腫癌變1例[J]. 臨床與實驗病理學雜志, 2002,18(4):364.

[4] Krishnamurthy A, Ramshankar V, Vaidyalingam V,etal. Synchronous papillary carcinoma thyroid with malignant struma ovarii: a management dilemma[J]. Indian J Nucl Med, 2013,28(4):243-245.

[5] Shrimali R K, Shaik H G, Reed N S. Malignant struma ovarii: the west of scotland experience and review of literature with focus on postoperative management[J]. J Med Imaging Radiat Oncol, 2012,56(4):478-482.

[6] Stanojevic B, Dzodic R, Saenko V,etal. Unilateral follicular variant of papillary thyroid carcinoma with unique KRAS mutation in strumaovarii in bilateral ovarian teratoma: a rare case report[J]. BMC Cancer, 2012,8(12):224.

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1001-7399(2017)10-1175-02

時間：2017-10-23 13:30 網絡出版地址：http://kns.cnki.net/kcms/detail/34.1073.R.20171023.1330.034.html

10.13315/j.cnki.cjcep.2017.10.034

接受日期：2017-06-18

內蒙古赤峰學院附屬醫院病理科，赤峰 024000

其木格，女，碩士，副主任醫師，副教授。E-mail: qimuge_529@163.com