跟舟聯合的診斷與治療新進展

錢會杰，韓樹峰，賈二龍

跗骨聯合是一種由于胚胎期間質細胞分化失敗所導致的異常跗骨間連接，因其病情的隱匿性與稀少性，真正的發病率并不為人所知［1］。相關文獻記載，跗骨聯合發病率不足1%，然而鑒于部分聯合無臨床癥狀，嚴重低估了真正的流行病學發病率，有文獻記載其發病率高達13%［2-4］。跗骨聯合按其發生部位分為：跟距聯合、跟舟聯合、跟骰聯合、距舟聯合、舟楔聯合等，其中跟舟聯合（48.9%）與跟距聯合（43.6%）最為常見［5］，且兩者發病率無明顯性別差異［1，6］。但CONWAY等［7］在回顧性分析報道中認為，男性發病率是女性的4倍。

本文創新點/局限性：

（1）跟舟聯合的發病率較低，對其認識模糊，國內外文獻報道較少，本文通過系統的檢索文獻，從跟舟聯合的多個角度進行綜述，提高診斷率。（2）跟舟聯合的影像學診斷與手術治療參考文獻較少，且部分是病例報道，仍需要大量研究提供理論依據。

跟舟聯合可發生于各年齡段人群，初始癥狀因聯合類型和骨化程度不同而不同。通常患者在9～13歲開始出現疼痛和功能障礙［8］。按照聯合性質可分為骨性、軟骨性、纖維性聯合，軟骨性及纖維性聯合又稱非骨性聯合［9］。隨著大眾就診意識及診斷技術的提升，跟舟聯合的診斷率明顯提高，其治療方式發生了顯著轉變，通過回顧分析歷年文獻，本文將對跟舟聯合的病因學及臨床特點、影像學特點、治療等進行總結報道。

1 病因學與臨床特點

跟舟聯合的形成可能與胚胎期間質細胞的異常分化有關，LEONARD［10］認為跟舟聯合是一種常染色體顯性遺傳性疾病，對確診跟舟聯合的一級親屬研究發現，其遺傳模式的復雜程度遠超過孟德爾遺傳學定律。文獻記載創傷、關節炎性改變、手術、腫瘤與感染均可導致跟舟聯合的發生和發展［11-12］。

跟舟聯合最早癥狀為足部疼痛，常發生在跗骨竇前方，疼痛可向周圍彌散，在劇烈運動后加劇，休息后緩解［5］。KUMAI等［13］認為疼痛與骨膜神經纖維傳導有關，由于韌帶緊張、跗骨竇綜合征、腓骨肌攣縮，聯合與跗骨關節面發生細微骨折和骨組織重建，導致疼痛的產生和彌漫性擴散。跟舟聯合的患者中后足關節活動度下降，關節僵硬，而遠端關節過度代償，使內側縱弓塌陷［14］，出現跟骨外翻畸形和“外八”步態［10］。有些患者合并存在腓骨肌攣縮、跟骨外翻、前足外展畸形，使腓骨肌攣縮性平足成為跟舟聯合的特殊體征，但骨樣骨瘤、風濕性關節炎、后足創傷也是腓骨肌攣縮性平足的原因，查體應注意雙足對比，避免雙足患病的可能［15］。這類患者后足僵硬易扭傷，跗骨竇前方的壓痛、骨性突起、跟骨外翻畸形、腓骨肌攣縮性平足等體征有助于跟舟聯合的診斷與鑒別診斷，但跟舟聯合的最終診斷還需要借助影像學檢查。

2 影像學特點

2.1 普通X線 懷疑跟舟聯合的患者，拍攝普通X線負重正位片和后足45°斜位片顯示，45°斜位片可發現90%～100%的臨床病例［16］。由于跗骨間重疊，關節面傾斜及非骨性聯合（10%為骨性聯合）更為常見［5，16］，X線影像學征象對隱匿性跟舟聯合的發現充滿挑戰。

跟舟聯合X線影像學特征分為直接征象和間接征象。跟舟間肉眼可見的骨性聯合可直接證明跟舟聯合的存在。間接征象包括：穿山甲鼻征（靈敏度=72%，特異度=94%）、距骨喙（靈敏度=50%，特異度=91%）、短距骨頸（靈敏度=30%，特異度=94%）、舟骨橫向錐形（靈敏度=80%，特異度=100%），因形成原因不同，對跟舟聯合診斷的靈敏度和特異度各異［17］。對于年齡未滿12周歲的兒童，聯合處于未骨化狀態，穿山甲鼻征很難發現［5］。

LYSACK等［18］系統性回顧分析460例患者，納入標準：（1）年齡〉12歲；（2）足部急性疼痛、扭傷、骨折、副骨等原因入院；（3）影像學資料包括足正位片，45°斜位片。根據足45°斜位片所示跟舟間隙是否正常、跟舟骨表面光滑度以及形狀是否規則，將460例患者分為A（間隙正常）、B（間隙狹窄，跟骨扁平而寬大，舟骨表面光滑，形狀規則）、C（間隙狹窄，跟骨扁平寬大，舟骨形狀不規則）、D（肉眼可見聯合完全形成）4組。結果顯示，大部分患者屬于A組（94.3%）無聯合形成，B、C組發病率相同（2.8%），D組無患者出現。A組骨骼完全正常，由于軟骨性聯合與纖維性聯合形態學表現與上述描述相同，已得到大量學者認可驗證［16，19-20］，B組考慮跟舟軟骨性聯合，C組考慮纖維性聯合。同時此項研究驗證了跟舟聯合發病率超過1%的觀點。診斷跟舟聯合還需要提高醫生對X線的認識水平，但當患者存在跟舟聯合癥狀時，僅依靠X線正斜位片診斷非骨性聯合依據不足，需進一步行電子計算機斷層掃描（CT）或磁共振成像（MRI）影像學檢查。

2.2 CT檢查 CT是當前診斷跟舟聯合的金標準，常規足部CT掃描對跟舟聯合臨床診斷具有重要意義，尤其三維重建技術的發展，使跟舟聯合的診斷檢出率進一步提高［21］。

UPASANI等［22］對69例跟舟聯合（37例患者）進行回顧性分析，其中32例（86%）患者為雙側跟舟聯合。患者均行足部CT軸向掃描及三維重建，根據跗骨關系及外觀表現，將聯合分為4型。其中Ⅰ型19例（28%）為不完全聯合，Ⅱ型16例（23%）為纖維性聯合，Ⅲ型31例（45%）為軟骨性聯合，Ⅳ型3例（4%）為骨性聯合。跟舟聯合多數為弧狀楔形，分別對跟舟骨足背足底聯合寬度、深度以及聯合長度進行測量。在三維重建基礎上，醫生通過術前測量數據，指導術中做到完全切除，減少復發的可能，同時避免醫源性跟骨、距骨頭及骰骨的損傷。

HOCHMAN等［23］對14例跟舟聯合（8例患者）進行CT軸向掃描，均可見跟舟聯合的存在，且側向聯合與距骨頭前凸兩項特征中，至少一項在14例跟舟聯合中體現。認為CT掃描的三維重建對聯合診斷有重大意義，但CT增加輻射暴露風險且對纖維性聯合靈敏度較低，仍需借助MRI行進一步 診斷。

2.3 MRI檢查 MRI檢查可發現纖維性聯合及跗骨關節病變，其中矢狀位與軸向位圖像是發現跟舟聯合的最佳方式。NALABOFF等［24］認為MRI能更好地觀察跟舟聯合的細微跡象（如反食蟻獸征），同時能詳細描述跟舟聯合的密度，對診斷軟組織病理改變及骨髓水腫、關節退變，較CT有更好的價值。EMERY等［25］對可疑跗骨聯合患者，使用CT與MRI進行雙盲對比診斷，即CT與MRI掃描與閱片均在盲法下進行，數據結果與術中診斷及臨床隨診進行比較，兩組均漏診同1例非典型不完全跟舟聯合患者，盡管MRI對此例患者診斷失敗，但與CT有較高的一致性，CT成本效益優于MRI，MRI診斷周圍骨性關節炎及骨髓水腫有更大的優勢。

3 治療

3.1 保守治療 保守治療是治療跗骨聯合的第一步，主要治療措施包括：減少活動、非甾體類抗炎藥（NSAIDs）、小腿管型石膏、矯形鞋將患足固定于中立位。文獻報道，小腿管型石膏固定3～6周，約30%的患者疼痛癥狀可有效緩解［26］。

3.2 手術治療 對于癥狀性跟舟聯合、保守治療失敗的患者，可采用手術切除聯合，選用其他介質填充聯合切除后的間隙［27］。手術方式包括：傳統跟舟聯合切除術與微創跟舟聯合切除術。

3.2.1 傳統跟舟聯合切除術 傳統跟舟聯合切除術主要適用于青少年患者，采用足背外側入路，切開皮膚及皮下組織，分離腓骨肌和趾長伸肌間隙，暴露跗骨竇和跟舟聯合，確定聯合邊緣后用骨刀將跟舟聯合呈矩形切除，跟骨側水平切除，為了防止聯合切除后新骨形成，可將趾短伸肌起點填入空腔內，縫合固定，或臀部另取脂肪組織填充，術中注意保護跟舟關節囊，防止術后出現舟骨半脫位。COHEN等［28］回顧分析13例跟舟聯合患者，平均年齡為33歲。其中退變性關節炎10例，經CT、MRI評估后，將退變性關節炎分為輕、中、重度3級，2例患有中度及重度退變性關節炎。術后平均隨訪36個月，11例患者術后癥狀明顯緩解，2例中度及重度退變性關節炎患者癥狀無明顯變化，繼而進行性加重，后續行關節融合術。余患者距下關節活動度有明顯改善，在末次隨訪中，患者日常活動能力恢復至病前水平。3例患者切口裂開，去除趾短伸肌，改用骨蠟與明膠海綿填充聯合切除間隙后愈合良好，無慢性感染及聯合復發發生。

MASQUIJO等［29］對聯合切除術后移植物材料進行對比分析。23例跟舟聯合切除術后行自體脂肪移植（自體脂肪組），18例進行骨蠟干預（骨蠟干預組），15例進行趾短伸肌的移位填充（趾短伸肌移植組），患者年齡、性別、聯合類型及癥狀體征無差異。采用疼痛視覺模擬評分量表（VAS）、美國矯形足踝協會評分量表（AOFAS）對術后疼痛及功能恢復情況進行評分。3組患者術后疼痛均有較大改善，自體脂肪組、骨蠟干預組、趾短伸肌移植組AOFAS評分由術前59、50、48分上升至術后98、98、75分。聯合復發8例（自體脂肪組1例，骨蠟干預組2例，趾短伸肌移植組6例），趾短伸肌移植組中5例患者術后癥狀進行性加重，即自體脂肪組及骨蠟干預組較趾短伸肌移植組能更好地緩解疼痛和避免術后聯合復發。MUBARAK等［30］進行聯合切除術后脂肪填塞（自體脂肪移位組）與趾短伸肌干預（趾短伸肌干預組）的臨床療效分析，同樣認為自體脂肪移位組優于趾短伸肌干預組。

目前常用聯合切除術后間隙填塞材質包括：自體脂肪、骨蠟、趾短伸肌。部分文獻報道闊筋膜張肌移植技術［31］及側踝皮瓣翻轉技術［32］，但均限于個案報道，仍缺乏大規模臨床對比研究。

3.2.2 微創跟舟聯合切除術 隨著關節內鏡發展及微創理念的深入，微創跟舟聯合切除術得到更多醫生與患者的重視，主要包括：關節鏡下跟舟聯合切除術、經皮跟舟聯合切除術。關節鏡下跟舟聯合切除術以足背外側置入關節鏡，借助透視確定關節鏡置入跟骨前突背側，骨橋近端外側，同時應注意趾內側器械難以到達的部位［33］。KN?RR等［34］報道3例關節鏡下聯合切除術，年齡均在11～15歲，隨訪1年，無聯合復發、血腫、慢性感染的發生，術后后足AOFAS評分得到明顯改善。同時NEHME等［33］運用關節鏡技術切除1例兒童雙側跟舟聯合，術后患兒疼痛及功能明顯改善。兩者均利用關節鏡技術進行少量病例研究，傳統術式與關節鏡技術切除跟舟聯合的優劣，仍缺乏大宗臨床數據對比研究，但在關節鏡下，能更徹底切除聯合，并可在術中檢查聯合切除的完整性及距下關節的活動度［35］。由于關節鏡技術學習曲線較長，術中難以行切除間隙軟組織填充，且跟舟聯合發病率較低，關節鏡下跟舟聯合切除術很難廣泛開展。

經皮跟舟聯合切除術，主要應用于無距下關節退變的患者，手術切口選擇跗骨竇部位，在術中透視的幫助下，將克氏針鉆入骨橋中央，再以空芯鉆頭順導針鉆孔，繼而拔出克氏針，借助高速運轉的骨鑿在透視下切除骨橋，置入不可吸收的合成材料［5］。EL SHAZLY等［36］對12例跟舟聯合患者實施經皮跟舟聯合切除術，平均隨訪（26.4±1.5）個月，末次隨訪后足AOFAS評分（90.22±5.26）分。患者術后平均（7.4±0.9）周返回至日常生活中，無聯合復發及腓淺神經分支損傷發生。雖然患者可術后早期下地活動，但謹防術中高速運轉骨鑿對皮膚軟組織損傷，最新的沖洗裝置旨在解決該問題，使損傷最小化［5，36］。

微創跟舟聯合切除術滿足創傷小、恢復快的要求，但仍缺乏大量臨床應用報道，目前仍以開放手術多見。跟舟聯合切除術后建議非負重狀態下小腿管型石膏固定3周，術后6周負重功能鍛煉尤為重要，可加快功能恢復［36］。周圍的距下關節、跗中關節中重度退變是引起手術失敗的主要原因，手術失敗行距舟或跟骰關節融合術，雙關節融合術甚至三關節融合術可改善患者癥狀［28］。

4 小結

跟舟聯合由于發病率低，臨床少見，使得跟舟聯合的診斷及治療技術發展緩慢。但隨著生活水平及醫療技術的發展，人們對跟舟聯合的病因學及臨床特征有了全新的認識與了解，使診斷與治療更加精準化、微創化。跟舟聯合切除術后自體組織移植與合成材料干預，預防跟舟聯合復發仍需長期研究。微創切除術學習曲線較長、病例少、發展緩慢，同時對跟舟聯合骨折、腓骨肌攣縮性平足的跟舟聯合治療存在爭議。

本文文獻檢索策略：

以“tarsal coalition”“calcaneonavicular coalition”“跗骨聯合或跗骨骨橋”“跟舟聯合或跟舟骨橋”為關鍵詞，檢索PubMed、EBSCO數據庫、中國知網（CNKI）、萬方數據知識服務平臺，同時通過文獻追蹤，借助醫知網、山西醫科大學圖書館進行文獻傳遞，不設置檢索時間范圍。文獻納入標準：跗骨聯合及跟舟聯合相關的綜述、臨床研究報道；由于本病發病率較低，臨床對其認識不足，所以本次文獻納入病例報道及文獻回顧，技術報道及尸體研究；在期刊上出版的中英文全文或摘要。排除標準：質量較差或重復的文獻。

作者貢獻：錢會杰進行文獻/資料收集、整理，撰寫論文；錢會杰、韓樹峰、賈二龍進行論文的修訂，對文章整體負責，監督、管理；韓樹峰、賈二龍負責文章的質量控制及審校。

本文無利益沖突。