區域性高危兒網絡化管理體系在預防殘疾中的作用

閆冬梅，施慶喜，仝嬌，馬珊，趙星星，車世紅

揚州大學附屬連云港市婦幼保健院兒童保健科，江蘇連云港市 222000

高危兒是指在胎兒期、分娩時、新生兒期受高危因素的損傷(尤其是中樞神經系統)，已發生或可能發生功能損害的早期嬰兒[1‐2]。根據發生腦損傷后遺癥的風險高低，高危兒被分為A類(低)和B類(高)。以高危兒常見的腦損傷后遺癥腦癱為例，高危兒患病風險是正常新生兒的30 倍[3]。高危兒管理是針對具有高危因素的嬰幼兒，對其生長發育，尤其是神經心理發育，進行有目的的科學評估和管理，及時發現發育偏離/異常的高危兒，并予以早期規范化干預與治療，從而預防殘疾發生的一系列管理措施[4‐5]。區域群體高危兒規范化管理是提高當地人口素質至關重要的方法[6‐8]。我國因部門協作等諸多問題，高危兒網絡監測體系只能囿于一院、一部門，難以在區域范圍內充分整合地方資源，調動管理資金開展區域性高危兒管理，致使部分高危兒疏于管理。

近年來，連云港市婦幼保健院逐步整合并利用婦幼保健管理網絡和殘聯殘障兒童康復網絡，構建高危兒網絡化管理體系，嘗試在部門間(主要是殘聯和婦幼保健院)共享患兒部分信息，架構高危兒客觀登記與早期干預信息間的橋梁。為探討該管理體系在兒童殘疾預防方面的可能作用，本研究組在該體系框架下對連云港地區活產B 類高危兒進行規范管理并追蹤其預后。

1 資料與方法

1.1 一般資料

收集2015 年7 月1 日至2016 年6 月30 日出生、居住于連云港市區和灌云縣、在連云港市婦幼保健綜合管理平臺登記的B類存活高危兒1252例。

納入標準：①家長愿意配合追蹤隨訪；②能夠配合進行高危兒養育及早期干預指導，并能夠進行追蹤隨訪。

排除標準：①存在先天性缺陷(如先天性心臟病、先天性發育畸形等)；②診斷為遺傳性疾病；③在研究期間因各種原因死亡。

脫落標準：不能按時連續隨診超過3次。

根據是否接受網絡化管理分為對照組(n=594)和試驗組(n=658)。

本研究經過連云港市婦幼保健院倫理委員會審查通過(LYG‐ME2019007)。

1.2 方法

1.2.1 標記高危兒

連云港市區和灌云縣各級醫療保健機構對本單位發現的高危兒在連云港市婦幼保健綜合管理平臺上進行標記。

1.2.2 建立高危兒管理檔案及隨訪登記表

研究人員從連云港婦幼保健綜合管理平臺系統/兒童管理/高危兒(北京龍騰信揚信息技術有限公司)每周下載1 次新出生高危兒名單，為符合納入條件的高危兒建立管理檔案和隨訪登記表。管理檔案內容包括患兒及家庭基本信息，每次門診隨診的問診、檢查記錄和處理信息；隨訪登記表內容包括隨訪日期、大運動、精細運動、語言、適應能力和社會行為的發育情況。

1.2.3 高危兒管理工作

1.2.3.1 對照組

研究人員僅在建檔時，以電話形式或者當面告知家長按期帶領高危兒到當地兒保門診進行體檢、神經心理測評和早期干預指導。

門診隨診頻率：6 月齡內每月1 次，6～12 月齡每兩個月1次，1～2歲每3個月1次。總計13次。

不能按時隨診時，研究人員不進行督導和隨訪。

1.2.3.2 試驗組

研究人員按時、主動電話督促家長按期帶領高危兒到當地兒保門診進行體檢、神經心理測評和早期干預指導。門診隨診頻率同對照組。

不能按時隨診時，研究人員通過高危兒管理網絡系統記錄的聯系方式進行電話隨訪和督導。

對于失訪兒童也要通過當地社區盡量通知到戶。

1.2.3.3 發育異常/偏離

無論對照組還是試驗組高危兒，一旦發現該患兒存在發育異常/偏離現象，立即轉介市級婦幼保健院高危兒管理科重點隨訪，不服從轉介者，上報市級婦幼保健院，由其委派高危兒管理科人員主動隨訪，并建立高危兒家長群，定時答疑。研究小組對該患兒進行追蹤隨訪，記錄發育關鍵期的功能狀況評估數據。

1.2.4 功能評價方法及數據采集

觀察時間2 年。在高危兒滿兩歲前的各個關鍵期(第1、3、6、8、12、15、18、24 月齡)對兒童功能狀況進行評估。研究人員收集試驗前后測評相關數據。

1.2.4.1 家長依從性評價

通過2 歲之內參與隨訪(門診隨訪或電話隨訪)次數進行家長依從性評價。隨訪次數≥10 次者為依從性好，隨訪次數≤6 次為依從性差，7～9 次為依從性一般[4,9‐10]。

1.2.4.2 發育情況評價

運用0～6 歲兒童神經心理發育診斷量表(兒心量表)[10‐12]和體格檢查進行高危兒發育情況評價。有明確的神經、心理發育異常者或者兒心量表測試結果中一個功能區或者多個功能區測試分值≤75 分為發育異常；兒心量表測試結果中一個功能區或者多個功能區測試分值76～89 分為發育偏離；兒心量表測試結果中所有功能區測試分值≥90分為發育正常。

1.2.4.3 發育異常程度評價

選取兒童殘疾評定量表(Pediatric Evaluation of Disability Inventory,PEDI)[13‐14]中一般2歲兒童能夠完成的55項內容評價發育異常兒童的病情嚴重程度。能夠完成≥41 個項目為輕度，能夠完成≤14 個項目為重度，能夠完成15～40個項目為中度。

1.2.4.4 發育異常兒童功能狀況評價

選用《國際功能、殘疾和健康分類(兒童與青少年版)》(International Classification of Functioning,Dis‐ability and Health‐Children and Youth version,ICF‐CY)腦性癱瘓核心分類組合[15‐18]進行發育異常兒童的功能測評。包括ICF 中的精神功能(b1 項：含b110、b114、b117、b122、b126、b130、b134、b140、b144、b164和b172)、發聲和言語功能(b3項)、神經肌肉骨骼和運動相關功能(b7 項：含b710、b715、b720、b729、b730、b735、b740、b750、b760、b765、b770 和b780)、身體結構(s 項：含s1、s2、s7)、學習和應用知 識(d1 項：含d110、d115、d130、d131、d160 和d161)、一般任務和要求(d2 項：含d210、d220、d240、d250)、交流(d3)、活動(d4)、自理(d5)、人際交往和人際關系(d7)以及環境因素(e310、e355 和e115)等項目進行評分。

1.3 統計學分析

采用SPSS 19.0 進行統計學分析。運用χ2檢驗分析高危兒家庭基本狀況及試驗前后高危兒家長依從性、高危兒轉歸、發育異常高危兒病情嚴重程度和高危兒發育偏離能區分布情況；運用t檢驗分析高危兒父母基本情況和發育異常兒童的基本功能狀況。顯著性水平α=0.05。

2 結果

對照組入組594 例，失訪204 例，最終納入390例；試驗組入組658 例，失訪108 例，最終納入550例。

2.1 一般資料比較

兩組性別、父親就業情況、家庭月收入、家庭形態無顯著性差異(P>0.05)，父母親年齡、父母親文化程度、母親就業情況、子女數和父母對疾病的認知有顯著性差異(P<0.05)。見表1。

2.2 依從性情況

試驗組高危兒管理依從性顯著優于對照組(P<0.001)。見表2。

2.3 2歲時高危兒發育轉歸情況

試驗組2 歲時高危兒發育轉歸情況顯著優于對照組(P<0.001)。初始發現異常時間在0～6 月齡，兩組預后存在非常高度顯著性差異(P<0.001)；初始發現異常時間在7～12 月齡，預后差異不顯著(P>0.05)。見表3。

2.4 發育異常高危兒2歲時病情嚴重程度分析

試驗組發育異常高危兒2 歲時病情嚴重程度顯著低于對照組(P<0.001)。初始發現偏離/異常時間在0～6 月齡，兩組病情輕重程度存在非常顯著性差異(P<0.01)；初始發現偏離/異常時間在7～12 月齡的差異不顯著(P>0.05)。見表4。

表1 兩組一般情況比較

表2 兩組高危兒管理依從性情況比較(n)

2.5 2歲時發育偏離/異常能區覆蓋情況

試驗組高危兒2 歲時各能區的發育偏離/異常情況均明顯低于對照組(P<0.01)。見表5。

2.6 發育異常兒童初確診時功能狀況

兩組發育異常兒童身體結構(s 項)、d3、d4、d5和e115 的功能狀況得分無顯著性差異(P>0.05)，b1、b3、b7、d1、d2、d7和e310、e355的功能狀況得分有顯著性差異(P<0.05)。見表6。

表3 兩組2歲時高危兒發育轉歸情況比較(n)

表4 兩組發育異常高危兒2歲時病情嚴重程度比較(n)

表5 對照組和試驗組高危兒2歲時發育偏離/異常能區覆蓋情況比較(n)

表6 發育異常高危兒初確診時功能狀況評分比較

3 討論

根據連云港市殘疾人聯合會數據統計，2015年之前連云港市每年大約新增高危兒2.4萬人次，B類高危兒約1 萬人次，其中200～300 人發生腦癱，此外還有相當一部分高危兒發生精神發育遲滯、孤獨癥譜系障礙等疾病。每年江蘇省財政為這些殘疾兒童支出約1000 萬元的康復費用，給家庭和社會帶來了巨大壓力。

預防兒童殘疾發生的關鍵不僅是減少高危兒發生，更要阻斷高危兒的不良轉歸[19‐20]。早期干預的高危兒，其運動、語言、適應性等能達到正常同齡兒童水平的可能性高達90%以上。康復醫學強調高危兒的診治原則就是早發現、早干預[21‐22]。

高危兒腦損傷嚴重時可發展成腦癱[23‐25]。為了早期干預，國際上開展了各種研究，如國際腦癱組織、歐洲腦癱監測組織、澳大利亞腦癱登記數據庫、澳大利亞腦癱與發展醫學研究院、丹麥腦癱登記機構等的目標對象是腦損傷后遺癥階段的腦癱兒童，但對兒童腦損傷高危人群的有效管理不足。根據《世衛組織2014～2021 年全球殘疾行動計劃：增進所有殘疾人的健康》[26‐27]，各國應加強和推廣康復服務，完善康復體系建設，支持關于殘疾相關服務研究，促進利益攸關方采取協調一致的全球行動，提升全生命周期的康復服務能力。針對高危兒童殘疾預防等方面尚無有效措施。

近年來，國家及地方政府針對高危兒管理出臺多個政策文件。高危兒系統管理需要多部門協作，并不斷完善體制建設和信息保障[28‐29]。自2015 年以來，連云港市各級殘疾人聯合會及婦幼保健單位以高危兒早期篩查與干預為核心開展網絡管理，輔以電話追蹤、門診個性化指導，提高家長對疾病的認知，家長參與高危兒隨診及干預的依從性逐年遞增，越來越多的高危兒接受早期干預，高危兒不良轉歸發生率逐漸減少，即使發生發育偏離/異常，盡早獲得早期干預的高危兒病情嚴重程度仍明顯輕于未能及時獲得早期干預的兒童。連云港市殘疾人聯合會調查顯示，年新增腦癱兒童數量由237 人次(2015 年年初統計)降至78 人次(2018 年年初統計)，年新增重癥腦癱兒童由62 人次(2015 年年初統計)降至24 人次(2018 年年初統計)。本研究結果表明，腦損傷高危兒經過積極干預，即使殘留腦損傷癥狀，病情程度也明顯減輕。因此可以推斷，針對高危兒進行多部門合作、系統管理能夠有效預防殘疾發生。

本研究中，雖然兩組發生發育偏離兒童的數量具有顯著差異，但試驗組發育偏離兒童的適應性行為和語言發育能區的發育偏離率明顯高于其他能區，這種情況在對照組則不明顯。研究者與家長一致認為可能是早期干預中偏重進行大運動、精細運動(這兩個能區的發育偏離較易被發現)干預訓練的結果，而對日常生活、玩耍能力和溝通交流能力訓練的忽視導致適應性行為和語言能區得分偏低。但是，如果兒童的適應能力、社交行為和語言能區都明顯偏離，則應采用嬰幼兒孤獨癥篩查量表(Checklist for Autism in Tod‐dlers,CHAT)篩查，以防止共患行為問題。

另外，本研究按照ICF對診斷為發育異常(尚未開始規范性康復治療)的兒童進行功能測評，發現對照組發育異常的兒童基本功能得分普遍低于試驗組。說明在高危兒系統管理過程中，早期干預技術的盡早介入能夠有效提高后遺癥期兒童的功能水平[30‐31]。同時也發現以下幾點。首先，兩組兒童s 項(身體結構)并無顯著性差異，這是因為早期干預并不能改變兒童的身體結構。其次，兩組兒童年齡均較小，使用語言、信號和符號進行交流、變換身體姿勢或位置轉移能力以及照顧自己的日常生活自理能力多掩蓋在家長的大量幫助之下，至少在當前并不需要個人日常生活用產品的技術支持(e115)，他們在d3(交流)、d4(活動)和d5(自理)功能方面暫時也未看到明顯的差距。最后，隨著兩組兒童在b 項(身體功能)差距逐漸增大，其主動參與日常活動的能力和欲望加強，故而表現出試驗組在d1(學習和應用知識)、d2(一般任務和要求)、d7(人際交往)能力方面明顯優于對照組。試驗組兒童病情的快速好轉鼓勵了提供熱情幫助的周圍人。因此，試驗組兒童所獲得的環境支持(直系親屬如母親為孩子提供物質和情感支持，以及衛生專業人員提供康復服務的支持)也好于對照組。

發現高危兒發育偏離/異常以后，通過積極有效的干預，能夠有效改善高危兒最終發育轉歸情況。其中，0～6 月齡獲得診治的高危兒預后明顯好于高年齡段，這符合既往研究認為的高危兒“早診斷、早干預”原則。另外，預后不良高危兒的致病因素、病理特點甚至解剖結構是患兒發生難以逆轉功能障礙的根本原因，即便早期干預改善部分功能狀況，仍難以完全擺脫疾病困擾。因此，除了繼續開展高危兒診治的醫學研究之外，也應深入思考高危因素新生兒，尤其是預后判斷極度不良腦損傷高危兒救治的社會學和倫理學意義。

在本研究中，各部門工作目標一致，給予研究者莫大鼓勵，但其工作方式、管理方式以及運行模式的不同確實給研究者帶來巨大的挑戰，因此本監測網絡也存在一定局限性。未來，進行多學科合作、多部門參與的高危兒管理體系建設研究將會是高危兒管理研究的發展方向。