水中運動治療對腦性癱瘓兒童青少年運動功能和活動效果的系統評價與Meta分析

崔堯，蕭敦武，丁琳，邱服冰，叢芳，邱卓英

1.首都醫科大學康復醫學院，北京市 100068；2.中國康復研究中心北京博愛醫院，北京市 100068；3.山西白求恩醫院，山西太原市 030032；4.深圳大學體育部，廣東深圳市 518060；5.中國ICF研究院，山東濰坊市 261000；6.中國康復科學所康復信息研究所，北京市 100068；7.世界衛生組織國際分類家族中國合作中心，北京市100068

腦癱是一組持續存在的中樞性運動和姿勢發育障礙、活動受限癥候群，世界衛生組織(World Health Organization,WHO)《國際疾病分類(第11 次修訂版)》(International Classification of Diseases,ICD-11)中，腦癱的編碼為L1-8D2，分型包括痙攣型(8D20)、運動障礙型(8D21)、共濟失調型(8D22)、Worster-Drought 綜合征(8D23)、其他特指的腦癱(8D2Y)、未特指的腦癱(8D2Z)[1-3]。腦癱患者常伴有感覺、知覺、認知、交流和行為障礙，以及癲癇和繼發性肌肉、骨骼問題[4]。雖然醫療技術不斷進步，但腦癱發病率并無減少趨勢，世界范圍內平均為2‰～2.5‰，發達國家約為2‰～3‰，我國2013年報道的腦癱患病率約為2.46‰，這可能與早產兒、極低體質量兒的存活率升高有關[1,5]。腦癱是導致兒童軀體殘疾的主要原因之一，可對學習、生活造成巨大影響，給家庭和社會帶來沉重負擔[6-8]。目前，腦癱綜合治療包括康復、藥物、手術等，可以有效改善功能狀態，提高生活質量，延長預期壽命。其中水中治療是一種常用的手段[9]。

WHO《國際健康干預分類(Beta-2 版)》(International Classification of Health Intervention,ICHI Beta-2)中有關AT 的編碼有三個：PZA.ZY.BS、PMA.ZY.BS、PNA.ZY.BS，其中，對水中運動治療的編碼及描述為：用于治療的全身浸入水中的水療(PZA.ZY.BS)，是一種在水療池、渦流浴槽、礦泉浴槽、哈巴德槽、游泳池內進行的運動治療[3,10]。水中運動治療兼具物理因子治療和運動治療的特點，在腦癱康復中的應用較早[11-12]。近年來，水中運動治療與馬術治療、音樂治療等康復治療技術在腦癱康復中的應用逐漸受到重視，相關臨床療效及作用機制的研究也逐年增多[12-17]。水中運動治療形式多樣，包括水中游戲、水中有氧運動、水中肌力訓練、水中耐力訓練、水中牽伸訓練、水中放松、水中高強度間歇訓練等；對于腦癱康復，水中運動治療安全可行[18-20]。

水中運動治療的類型較多，本文對所納入的治療技術進行了限定，只納入以主動運動為主的水中治療項目(ICHI Beta-2 編碼PZA.ZY.BS)，排除以被動浸浴為主的水中治療項目(PMA.ZY.BS、PNA.ZY.BS)。本文根據各種治療的技術特點和實施環境對ICHI Beta-2編碼PZA.ZY.BS的水中治療項目進行劃分。見表1。

WHO《國際功能、殘疾和健康分類(兒童和青少年版)》(International Classification of Functioning,Disability and Health-Children and Youth Version,ICF-CY)是指導腦癱水中運動治療的重要理論框架和方法，水中運動治療有助于改善腦癱ICF-CY 多個領域和類目的功能障礙和參與受限[21-22]，包括改善心肺功能、步行功能、平衡功能，維持和擴大關節活動度，增強肌力，增強耐力，緩解痙攣，提高協調性、靈活性與敏捷性等[19,23-29]；也有助于提高腦癱兒童青少年的自尊和自我意識，改善心理體驗和情緒狀態，進而提高日常生活活動能力，改善生活質量[19,23-29]。水中運動治療在腦癱康復中有獨特優勢，它寓教于樂，將新奇有趣的游戲玩樂活動融入訓練，能激發腦癱兒童青少年參與康復訓練的積極性[7,25]；不僅可以滿足其生理和安全需求，也可滿足其心理需求[30]。水中運動治療效果涉及多個方面，本文主要研究其對運動功能和生活質量的影響，基于ICF-CY 腦癱兒童核心分類集的主要功能指標見表2。

表1 ICHI Beta-2編碼PZA.ZY.BS下水中運動治療的分類

表2 腦癱水中運動治療涉及的功能評定工具和指標

有關水中運動治療在腦癱康復中應用的循證醫學研究數量較少，且缺少對隨機對照試驗(randomized controlled trials,RCTs)的系統評價，沒有納入中文文獻[18,20,31-36]。相關腦癱臨床指南和專家共識中的表述也較為簡略，不利于腦癱水中運動治療循證臨床實踐的開展[32,36-37]。

本研究運用ICF-CY 的理論與方法，對腦癱兒童水中運動治療的相關文獻進行系統評價，探索水中運動治療改善腦癱兒童青少年運動功能的方法及效果，為臨床和教學工作提供系統性文獻支持[17,38]。

1 資料與方法

1.1 文獻納入標準

本文納入的文獻為水中運動治療應用于腦癱兒童青少年的RCTs。

研究對象納入標準：①腦癱診斷標準包括ICD-11、ICD-10 或ICD-9 有關腦癱兒童青少年的診斷標準，全國兒童康復學術會議制定的腦癱診斷標準等[4,7,12,39]；②年齡≤21 歲[18,33-35]；③以水中運動治療為主要干預手段，可耐受水中運動等康復治療；④結局評價指標中包含運動功能和生活質量等。

1.2 排除標準

研究對象排除標準：①并發其他重大疾病，如心、肺、肝、腎等臟器疾病或衰竭；②伴有其他嚴重先天性疾病；③存在傳染病、開放性傷口、嚴重癲癇、活動性感染、高熱等水中運動治療禁忌證；④存在嚴重吞咽功能障礙或吸入性肺炎風險較大；⑤研究期間接受手術等有創治療或肉毒毒素注射；⑥存在影響評定結果的其他臨床問題，如視力低下、骨折、前庭疾病等；⑦因恐水或個人喜好等問題抗拒水中運動治療；⑧嚴重精神心理問題。

文獻排除標準：①非中、英文文獻；②重復發表的文獻；③與其他療法聯合應用，且不以水中運動為主；④數據報告不完整且索取無果；⑤僅有摘要或索取全文無果；⑥研究對象病種混雜，包含其他類型的殘疾兒童，如腦外傷、脊髓損傷等；⑦無法提取可用的統計數據；⑧無法計算結局指標的均值和標準差；⑨動物實驗；⑩研究類型交代不清、試驗設計不嚴謹以及非RCTs，如臨床同期對照研究、自身前后對照研究、交叉設計、病例對照研究、個案報告、專家意見、描述性研究等。

1.3 干預措施

只接受水中運動治療，或在常規綜合康復治療的基礎上加用水中運動治療。具體方法包括常規水中運動訓練(治療性游泳、水中平衡訓練、水中步行訓練等)、Halliwick療法[40]、水中游戲等以主動運動為主的水中治療形式，不包括Watsu 技術等被動的水中治療或以被動浸浴為主的各種水療法，如藥浴、水浴、沖淋浴、中藥熏蒸、礦泉浴、泥療等[20]。由專業人員制定詳細的結構化康復方案，并按計劃在水中運動池或水療槽中實施治療。

1.4 結局指標

入選文獻主要結局評價工具包括GMFM、PedsQL。次要結局評價工具包括MAS、表面肌電圖積分肌電值(integrated electromyography,iEMG)、關節活動度(range of motion,ROM)、FMFM、肌肉厚度(肌骨超聲檢查)、WOTA。

1.5 文獻檢索策略

計算機檢索為主，人工檢索為輔。檢索數據庫包括 Cochrane Library、PEDro、PubMed、Embase、Web of Knowledge、Web of Science、OVID、EBSCO、中國生物醫學期刊引文數據庫、中國知網期刊全文數據庫、萬方數據知識服務平臺、維普中文期刊全文數據庫，檢索時間為各數據庫建庫至2020 年5 月。文獻類型不限，包括期刊文獻、會議論文、學位論文等。

檢索采用主題詞與自由詞相結合的方式。檢索語言為中文或英文。根據每個數據庫的特點制定相應的檢索式，為避免漏查文獻，對已納入文獻及相關綜述的參考文獻進行二次檢索。

英文檢索詞及檢索式如下(以EMBASE為例)：

#1 'CP'OR 'cerebral palsy'/exp/mj OR 'spastic quadriplegia' OR 'spastic diplegia' OR 'spastic hemiplegia' OR'dyskinetic'OR'ataxia'OR'mixed types'

#2 'aquatic therapeutic exercise' OR 'aquatic exercise'/exp OR 'aquatic exercise' OR 'aquatic intervention'OR 'aquatic program' OR 'aquatic activities' OR 'aquatic exercise training program' OR 'aquatics' OR 'adapted aquatics' OR 'hydrokineotherapy' OR 'hydrotherapy'/exp OR hydrotherapy OR'water therapy'OR'water-based exercise'OR 'water exercise'OR 'water training'OR 'underwater exercise' OR 'swimming' OR 'adapted swimming'OR 'adapted aquatic program' OR 'pool exercise' OR'pool therapy'OR'pool activities'

#3'Children'OR'Youth'

#1 AND#2 AND#3

中文檢索詞及檢索式如下(以CNKI為例)：

SU=('腦性癱瘓'+'腦癱'+'痙攣型四肢癱'+'痙攣型雙癱'+'痙攣型偏癱'+'不隨意運動型'+'共濟失調型'+'混合型')and SU=('水中運動治療'+'水中運動療法'+'水療'+'水治療'+'水中治療'+'游泳治療')and SU=('兒童'+'青少年')

1.6 文獻篩選和資料提取

1.6.1 文獻篩選[41]

根據納入和排除標準，由兩名研究者獨立篩選文獻，提取資料并交叉核對，如有分歧，討論解決或咨詢第三方意見。文獻篩選時首先閱讀文題和摘要，在排除明顯不相關的文獻后，進一步閱讀全文，確定最終納入的研究。文獻篩選遵循Cochrane系統評價撰寫規范與標準化流程，開始文獻篩選工作前先進行文獻質量評估。

1.6.2 資料提取[41]

閱讀全文后由兩名研究者獨立提取相關數據并交叉核對。提取內容包括納入研究的基本信息(第一作者、發表年份、題目等)、基線情況(樣本量、年齡、病程等)、干預措施(類型、強度、時間、頻率等)、所關注的結局指標和結果測量數據等。

1.7 文獻質量評價[41]

應用Cochrane風險評估量表與物理治療證據數據庫(Physiotherapy Evidence Database,PEDro)量表對納入文獻進行方法學質量評價[41-42]。由兩名研究者獨立打分，評價結果不一致時與第三名研究者進行討論商議。PEDro 官方網站給出審核后評分的文獻，采用官方評分結果[43]。

1.8 統計學分析[41]

采用RevMan 5.3軟件[43]進行統計學處理。

二分類變量采用相對危險度(risk ratio,RR)作為效應指標；連續性指標采用加權均數差(weighted mean difference,WMD)，測量方法或單位不一致時采用標準化均數差(standard mean difference,SMD)；各效應量均給出點估計值和95%置信區間(confidence interval,CI)。

納入研究結果間的異質性采用χ2檢驗(α=0.1)進行分析，同時結合I2統計量定量判斷異質性大小。當P≥0.1，I2< 50%，認為各研究間存在輕度異質性，采用固定效應模型進行Meta 分析；當P< 0.1，I2=50%～75%，認為各研究間存在中度異質性，在排除明顯臨床及方法學異質性的影響后，采用隨機效應模型進行Meta 分析；當P<0.1，I2>75%，認為各研究間存在高度異質性，僅進行描述性分析。

2 結果

2.1 文獻檢索結果

初步檢索得到相關文獻560 篇，其他途徑補充2篇，其中英文479篇，中文83篇。去重后保留342篇；閱讀題目和摘要，去除328 篇；仔細閱讀全文，去除5 篇[19,44-47]，經兩位研究者獨立篩選達成共識后最終納入文獻9 篇[7-8,12,14-15,48-51]，其中，英文7 篇，中文2 篇，均為期刊論文，涉及研究對象321 例，其中接受水中運動治療的腦癱兒童青少年162例。

文獻篩選流程和結果見圖1。

圖1 文獻篩選流程

2.2 納入研究的基本特征

納入的9 篇文獻[7-8,12,14-15,48-51]基本特征見表3，各研究的主要干預方式、評價指標和干預效果見表4。

2.3 質量評價[41]

根據Cochrane偏倚風險評估量表對納入研究進行評價。9 項研究都對受試者基線情況進行報道，平行可比；文獻均提及“隨機”或“隨機對照試驗”，4篇交代了具體隨機方法，如隨機數字表法和計算機隨機法，2 篇進行分配隱藏。5 篇提及簽署知情同意書。5篇提及通過倫理委員會的倫理審查。偏倚風險評價結果見圖2、圖3。

根據PEDro量表進行質量評價。高質量文獻4篇，中質量文獻5 篇；納入文獻平均5.3 分。見表5。由于康復干預的性質，所有研究章都不能避免實施偏倚。

表3 納入研究的基本特征

續表

續表

圖2 總體偏倚風險評定結果

圖3 各文獻偏倚風險評定結果

2.4 Meta分析

2.4.1 GMFM-88

3 項RCTs 進行GMFM-88測量[7-8,12]，共涉及173例。各研究間存在輕度異質性(I2=0，P=0.59)，采用固定效應模型分析。結果顯示，治療組GMFM-88評分高于對照組(WMD=6.31,95%CI 2.57～10.06,P<0.001)。見圖4。

另有3項RCTs也進行GMFM-88測量[15,48-49]，但數據無法納入Meta 分析，只做描述性分析。Adar 等[15]的研究顯示，水中運動治療30 次，兩組GMFM-88 評分改善無顯著性；Chrysagis 等[49]的研究顯示，水中運動治療10 周，兩組GMFM-88 D、E 區評分改善無顯著性；Akinola 等[48]的研究顯示，水中運動治療10 周，治療組GMFM-88 各個維度，除“行走與跑跳”外，均有改善。

2.4.2 肌肉厚度

2 項RCTs 測量了肌肉厚度[12,15]，共涉及92 例。各研究間存在高度異質性(I2=85%,P=0.01)，可能由于受試者臨床特征差異較大且測量部位不同，只進行一般性描述。Adar 等[15]的研究顯示，水中運動治療30次，兩組腓腸肌厚度變化均無顯著性。宋凡旭等[12]的研究顯示，水中治療3 個月，治療組股四頭肌肌肉厚度優于對照組(P<0.05)。

圖4 水中運動治療對GMFM-88評分影響的森林圖

表4 納入研究的主要干預方式、評價指標和干預效果

表5 納入研究的PEDro量表評分

2.5 其他結局指標

因水中運動治療對其他結局指標影響的數據無法納入Meta分析，只做描述性分析。

2.5.1 生活質量

Adar等[15]的研究表明，水中運動治療30次，治療組PedsQL 自評和父母評測均優于對照組，但weeFIM無顯著性差異。Declerck 等[50]的研究顯示，治療組和對照組間PedsQL評分無顯著性差異。

2.5.2 肌張力

Adar等[15]的研究顯示，水中運動治療30次，治療組肌骨超聲檢測的腓腸肌壓縮率改善，提示肌肉彈性改善；但兩組間MAS 評分無顯著性差異。宋凡旭等[12]的研究顯示，水中治療3 個月，治療組MAS 評分低于對照組。Chrysagis 等[49]的研究顯示，水中運動治療干預10 周，治療組髖關節內收肌群和膝關節伸肌MAS 評分改善優于對照組。Olama 等[51]采用表面肌電圖的H/M 比值作為評價指標，量化評定比目魚肌肌張力，結果顯示，水中運動治療20周，治療組肌張力改善更明顯。

2.5.3 肌力

羅文文[7]的研究顯示，水中運動治療3 個月，治療組肱二頭肌和腓腸肌最大等長收縮狀態下iEMG 高于對照組，提示肌力改善。

2.5.4 關節活動度

Chrysagis 等[49]的研究顯示，水中運動治療10 周，治療組髖關節外展和膝關節伸展的被動關節活動度改善均優于對照組。

2.5.5 姿勢控制和步態功能

Badawy 等[14]采用Biodex 平衡測試儀和步態訓練儀進行定量分析，結果顯示，水中運動治療12周，治療組的平衡和步態各項參數較陸上訓練的對照組改善更多。

2.5.6 精細運動能力

羅文文[7]的研究顯示，水中運動治療3 個月，治療組FMFM評分高于對照組。

2.5.7 水中運動技能

2項RCTs[8,50]使用具有良好信度和效度[52-53]的WOTA2 進行水中運動技能的評定。Dimitrijevic 等[8]的研究顯示，水中運動治療6 周，治療組WOTA2 評分較治療前提高，并持續到訓練結束3 周后。Declerck等[50]的研究顯示，水中運動治療10周，治療組的WOTA2評分較治療前提高，并持續到訓練結束5周后。

3 討論

本研究顯示，水中運動治療對腦癱兒童青少年GMFM-88 評分的改善效果優于常規康復，與采用GMFM-66 量表進行評定的研究結論類似[54]。可能是在浮力的減重和支撐作用下，執行此類動作變得相對容易，動作流暢性增加，主動運動和獨立運動成分增多[14,51]；水中活動更新奇、有趣，對于兒童的吸引力更強，腦癱兒童青少年進行主動運動的意愿更強，粗大運動隨之提升，體力活動不足引起的相關臨床問題得以緩解[18,34-35,50]；由于浮力的作用，中重度腦癱兒童青少年在進行水中步行訓練時，關節對線較好，關節沖擊力較小，可以嘗試進行陸上無法進行的活動，如雙腿跳、單腿跳、水中跑步等[18,33-35]。腦癱的運動障礙往往持續終生，增加主動運動或活動十分重要，身體活動不足可導致諸多繼發性損傷，造成進一步傷害；主動運動增多也可促進腦癱兒童的運動發育[35,48,55]。

本研究中納入腦癱受試者基本特征差異較大：年齡跨度大；臨床分型和分級復雜，并發癥較多；各型腦癱所占比例不同。納入的研究對象以痙攣型腦癱為主，可能與痙攣型腦癱發病率高，約占腦癱總數的70%～75%[7,48-49]有關；研究對象GMFCS分級多I～Ⅲ級，移動能力差的Ⅳ～V 級人數相對較少。近年來，腦癱類型的分布有所變化，重癥腦癱的比例有增多趨勢[1]；而腦癱兒童或青少年癥狀越重，從水中運動治療中獲益越大，這可能與其在水環境中能自由活動從而改善身心狀態有關。未來應加強對重癥腦癱兒童青少年群體的研究[8-9]。還應該針對不同年齡、分型、GMFCS分級的腦癱兒童青少年，開展更為深入的水中運動治療研究。

本研究納入的水中運動治療方案差異較大。水中運動治療范疇較大，涵蓋的技術方法多種多樣；其中，Halliwick 技術、治療性游泳和其他水中有氧訓練較為常用[19,56]。水中運動治療的實施環境和開展人員較為多樣，運動處方參數尚無定論，水中運動的類型、時間、頻率、強度等差異較大[57]；水中運動過程中，治療師與患者的比例也不盡相同，可能是一對一、一對多、小組訓練或群體活動，家長也可能參與其中某些訓練。未來研究可設定統一治療場景，針對具體的水中運動治療技術，評價不同運動處方的療效，確定劑量-效應關系和成本-效益等分析。根據本研究納入的RCTs，常用的腦癱水中運動治療處方為：以有氧運動、水中游戲和功能性活動為主，每次40～60 min，每 天1 次，每 周3～5 次，持 續8 周以上[18,31,34,57-58]。

本研究納入文獻的方法學質量相對較低。所有研究均未進行功效分析以確定樣本量大小，基線資料的比較不夠詳細。水中運動治療是一個教育-學習的過程，常用的Halliwick 技術以運動學習和姿勢控制為主，受智力等因素影響較大[40]。

本研究存在以下局限性：①只納入公開發表的中、英文文獻，可能產生語言偏倚；②對灰色文獻和臨床試驗注冊平臺的檢索不夠全面，可能存在漏檢；③康復治療的性質決定了無法做到對受試者和治療者設盲，大部分研究也未做到評定者設盲，多項研究分配隱藏交代不清，可能產生盲法偏倚；④研究對象包括各類腦癱兒童青少年，年齡、性別、臨床分型、GMFCS 分級等并不完全一致，結局指標可能受到疾病類型和嚴重程度影響；⑤總體樣本量仍然偏少，缺乏多中心、大樣本研究；⑥具體干預方法不夠統一，運動類型、強度、持續時間、頻率不一致，分析時難以細化，可能會產生偏倚；⑦缺乏長期隨訪數據，難以評估遠期療效。

綜上所述，現有的研究顯示，水中運動治療有助于改善腦癱兒童青少年的粗大運動功能，并提高其水中運動能力，在提高生活質量、改善肌張力、增強肌力、提高平衡與姿勢控制能力等方面也有一定積極作用。總體而言，水中運動治療是一種安全、有效、副作用小、趣味性強的物理治療方法，在腦癱康復中有一定優勢。與其他疾病相比，水中運動治療在腦癱兒童青少年群體中的臨床研究相對較少，樣本量較小，同質性較差，有待進一步完善。

腦癱水中運動治療也要更多關注精準化與規范化[59]。未來要提高水中運動治療臨床試驗的方法學質量，增大樣本量，延長隨訪時間，細化運動處方，評定者設盲，統一評定工具，并關注水中運動治療對精細運動功能、心理和社會參與等方面結局的影響。除醫療機構外，還應充分利用特殊教育機構、社區相關機構、體育相關設施等資源，綜合開展符合腦癱兒童青少年特色的水中運動治療服務[60]。腦癱水中運動治療相關臨床研究，應加強對WHO 國際健康分類家族的臨床應用，以提高康復服務質量[61]。

利益沖突聲明：所有作者聲明不存在利益沖突。