鄭維蓬,魏合偉*,陳勝,廖志浩,吳曉航,盧偉,劉治軍,鄭素明,易志勇
(1.廣州中醫(yī)藥大學第三附屬醫(yī)院運動醫(yī)學科,廣東 廣州 510375;2.廣州中醫(yī)藥大學,廣東 廣州 510006)
Riese首次發(fā)現(xiàn)并對米粒體滑囊炎病例進行報道。目前,醫(yī)學界對于米粒體滑囊炎的研究仍存在一定的爭議,并沒有明確定論。臨床上發(fā)現(xiàn)米粒體滑囊炎多見于類風濕性疾病。2021年5月廣州中醫(yī)藥大學第三附屬醫(yī)院收治1例年輕女性患者,既往無類風濕性疾病病史,結合其臨床癥狀體征及各項輔助檢查提示血清陰性關節(jié)病可能性大,這對進一步研究米粒體滑囊炎的病理機制具有較大的意義,現(xiàn)報告如下。
23歲女性患者,主因“右膝反復腫痛、活動受限半年“入院。患者于半年前無明顯誘因出現(xiàn)右膝腫痛、活動受限,起初癥狀不明顯,后來逐漸加重,經(jīng)休息后腫脹緩解不明顯,隨后到我院門診治療,門診醫(yī)師給予消炎止痛及中藥外敷等對癥治療;經(jīng)過治療癥狀緩解,但患膝仍癥狀反復,遂再次到本院診療,門診醫(yī)師給予MRI檢查示,右膝關節(jié)滑膜炎并關節(jié)腔及髕上囊少量積液。現(xiàn)患者為求進一步診療,擬以“膝關節(jié)痛”收住我科。入院時癥見:患者神清,精神可,膝關節(jié)腫脹明顯,酸痛乏力,屈伸受限,膚溫正常,無雙下肢麻木,無惡寒發(fā)熱,無頭痛頭暈,睡眠可,二便正常。既往身體健康,未婚未育。專科查體:局部四診:髕上囊腫脹,膚溫正常,內(nèi)、外側關節(jié)間隙無壓痛,患側股四頭肌未見明顯萎縮,皮膚完整,下肢未見靜脈曲張,無青紫瘀斑,無畸形。骨、關節(jié)檢查:患膝關節(jié)無絞鎖,主動活動度5°~90°,髕腱完整連續(xù),浮髕試驗(+),壓髕試驗(+),磨髕試驗(+),有磨砂感,恐懼試驗(-),內(nèi)側側向應力試驗(-),外側側向應力試驗(-),Lachman試驗(-),前后抽屜試驗(-)。神經(jīng)血管檢查:雙下肢末端血運、感覺及趾活動良好,雙側膝腱反射、跟腱反射正常。雙下肢肌力、肌張力正常。量診:患膝髕骨上緣位置較健側約腫脹1 cm。實驗室檢查:白細胞7.89×109/L,紅細胞4.11×1012/L,中性粒細胞5.42×109/L,淋巴細胞1.87×109/L,嗜酸性粒細胞0.16×109/L,血小板282×109/L,堿性磷酸酶49.7 U/L,抗環(huán)狀瓜氨酸多肽抗體23.7 μg/mL,血沉14 mm/h,C反應蛋白8.19 mg/L,其余肝功能、腎功能等均未見明顯異常。右膝X線片示:右膝骨骼形態(tài)良好,未見特殊異常。右膝MRI示:右膝內(nèi)外側半月板輪廓清晰,形態(tài)規(guī)則;右膝前后交叉韌帶、內(nèi)外側副韌帶及內(nèi)外側髕骨支持帶形態(tài)、信號未見明顯異常;右膝關節(jié)各骨及軟骨未見明顯異常信號影,周圍肌肉形態(tài)、肌肉未見明顯異常;右膝關節(jié)腔及髕上囊內(nèi)見片狀T1WI低T2WI高信號影,關節(jié)囊內(nèi)滑膜增厚;脂肪抑制T2WI見髕上囊內(nèi)多發(fā)結節(jié)樣小體,呈等或稍低信號、相比骨骼肌呈略高信號,邊界清,周圍可見液性高信號圍繞,呈結節(jié)狀、米粒樣,大小不一,形態(tài)各異,多呈長橢圓形,形似“米粒”(見圖1)。

圖1 術前MRI示髕上囊大量米粒體樣腫物
初步明確診斷后給予行膝關節(jié)鏡下病灶清除、滑膜清理術。術中關節(jié)鏡下可見髕上囊大量纖維樣游離小體,直徑1~10 mm不等(見圖2)。另外,后內(nèi)側間室、后外側間室及髕股關節(jié)有零散米粒體,依次給予清理。局部可見充血增生的異常病變滑膜及附著的軟組織結節(jié),部分病變滑膜已被徹底清掃至正常滑膜(見圖3)。術后滑膜病理檢查提示灰白、灰黃碎塊組織一堆,病檢組織體積15 mm×15 mm×3 mm,為慢性滑膜炎組織,大量無細胞結構的纖維素結構,間質(zhì)纖維增生及纖維素樣壞死,無軟骨成分,符合米粒體滑囊炎表現(xiàn)(見圖4)。術后患者恢復良好,膝關節(jié)無疼痛、活動逐漸恢復正常。術后8個月隨訪膝關節(jié)MRI,矢狀位、冠狀位及軸位T2加權像見少量積液,未見米粒體復發(fā)(見圖5)。

圖2 關節(jié)鏡下見髕上囊大量纖維樣游離小體 圖3 關節(jié)鏡下見局部充血增生的異常病變滑膜及附著的軟組織結節(jié),部分病變滑膜已被徹底清掃至正常滑膜

圖4 病理顯示滑膜纖維素樣結構,符合慢性炎癥改變(HE,×4)

圖5 術后8個月MRI示膝關節(jié)少量積液,未見米粒體復發(fā)
2.1 米粒體滑囊炎概述 1895年Riese首次在關節(jié)結核中報道米粒體滑囊炎,多見于20~40歲患者,涉及病因較多,包括類風濕性關節(jié)炎、血清陰性關節(jié)病、結核及外傷等。本例結合病史及各項輔助檢查血清陰性關節(jié)病為病因可能性大,與報道相符[1-2]。血清陰性關節(jié)病是以關節(jié)炎為主的多系統(tǒng)受累的自身免疫性疾病,血清類風濕因子以及抗CCP抗體為陰性。此類疾病包括強直性脊柱炎、反應性關節(jié)炎、銀屑病性關節(jié)炎、炎癥性腸病性關節(jié)炎等,包括諸如此類自身免疫疾病相關的關節(jié)和脊柱炎[3]。目前認為此類疾病具有以下共同特點:(1)與HLA-B27有不同程度的相關性;(2)具有一定的家族遺傳傾向;(3)類風濕皮下結節(jié)多不明顯;(4)外周的關節(jié)炎表現(xiàn)較為明顯;(5)可能有骶髂關節(jié)炎。因此,此類疾病好發(fā)于青壯年,與自身免疫性疾病相關。本例患者四肢小關節(jié)、脊柱及骶髂關節(jié)查體情況均未見特殊異常,使得對于本病的診斷難度增加。米粒體滑囊炎是一種罕見的炎癥性疾病,可以發(fā)生在全身各處的關節(jié),一般多見于肩關節(jié)及膝關節(jié),腕關節(jié)和踝關節(jié)也有少量報道[4-5]。然而,由于膝關節(jié)血清陰性關節(jié)病累及引起米粒體滑囊炎卻相對少見,其形成病理機制尚不明確。目前,普遍認為米粒體形成機制有兩種假說,其一認為是滑膜發(fā)生微小梗死導致滑膜變性壞死,進而由關節(jié)滑液中的纖維素包裹形成;另一假說認為米粒體形成與關節(jié)滑液不相關,而是一種新生物質(zhì),周邊伴有纖維蛋白沉淀[6]。
2.2 鑒別診斷 由于米粒體滑囊炎突出的形態(tài)特征是多發(fā)的、大小不一的角化米粒囊腫樣結構,故首先需同色素絨毛結節(jié)性滑膜炎鑒別,后者主要累及膝、肩、髖、踝等大關節(jié),鏡下主要為滑膜組織細胞增生性病變,伴有彌漫的含鐵血黃素沉積,增生的細胞中可見滑膜細胞、組織細胞、多核巨細胞及炎細胞。肉眼形成大量長的紅褐色絨毛或結節(jié),但一般質(zhì)地較軟、較脆、易出血,同米粒體樣外觀有顯著差別[7]。本病仍需要與滑膜骨軟骨瘤病相鑒別,后者的滑膜有多發(fā)的軟骨樣結節(jié)內(nèi)容物,且滑膜內(nèi)層結締組織中見明顯軟骨化生的形態(tài)改變,同時結合影像學軟骨樣物質(zhì)的信號強度不同可用于鑒別[8]。
2.3 影像學特征 米粒體滑囊炎通常發(fā)病具有隱匿性,早期不易察覺,后期多因滑囊內(nèi)米粒體過度堆積出現(xiàn)疼痛及活動受限,當囊壁破裂時,患者會自我感覺腫脹突然加重。本例患者發(fā)現(xiàn)右膝髕上囊腫脹、疼痛半年多,伴米粒體大量形成,經(jīng)過保守治療效果不佳。米粒體滑囊炎的X線片及CT表現(xiàn)無特異性,術前MRI檢查非常重要。MRI能清楚顯示米粒體滑囊炎外觀為結節(jié)樣、米粒樣,大小不一,與周圍肌肉組織相比,T1WI顯示米粒體呈等或稍低信號;脂肪抑制T2WI顯示米粒體信號明顯低于其周圍包裹的關節(jié)積液信號,與周圍組織信號相當,有極高的辨識度及特異性[9]。本例術前MRI可見膝關節(jié)積液,以及大量直徑不等類圓形占位,與周圍肌肉組織相比呈等T1稍長T2信號,與文獻報道較為符合。
2.4 手術選擇及病理 手術徹底清除病灶是臨床主要的治療方式。本例選擇關節(jié)鏡下清除米粒體、滑膜清理術,術后患者恢復良好,膝關節(jié)無疼痛、活動恢復正常。術后8個月隨訪未見米粒體復發(fā)。雖然目前也有局部使用類固醇注射治療米粒體滑囊炎的報道[10],但關節(jié)鏡具有微創(chuàng)、病灶清除徹底、術后恢復快、復發(fā)率低等優(yōu)點,特別是對影像學或血清陰性病例,還具早期診斷價值,并且術中可一并處理病變,具有相當優(yōu)勢。術后滑膜病理檢查提示為慢性滑膜炎組織,大量無細胞結構的纖維素結構,間質(zhì)纖維增生及纖維素樣壞死,無軟骨成分,符合米粒體滑囊炎表現(xiàn)。Sugano等[11]表明米粒體的形成與慢性炎癥有關,與本例術后的病理檢查結果相符合。另有研究發(fā)現(xiàn)在米粒體內(nèi)含鈣化合物,提示慢性骨關節(jié)炎是促進米粒體形成的原因之一[12]。
綜上所述,關節(jié)鏡下對米粒體滑囊炎有較好辨識度,此病多見于四肢大關節(jié),因大量米粒體樣物質(zhì)而具有獨特外觀。MRI典型特征為T1WI低T2WI高信號影,比肌肉呈稍高信號。對于疑似米粒體滑囊炎的病例,應結合臨床病史、磁共振表現(xiàn)及實驗室檢查進行綜合分析。因本例報導隨訪時間較短,對于米粒體形成的確切病因和預后意義仍然不確定,對該疾病的相關研究仍需進一步深入。