CAD/CAM應用于健側下頜角截骨及預成型鈦網聯合移植整復半側顏面短小

宋麗斌，Mohammed Qasem AlWatary，何映酉，畢丹丹，李繼華

半側顏面短小(hemifacial microsomia，HFM)又稱為第一、二鰓弓綜合征[1]，是除唇腭裂外最常見的先天性顱頜面畸形，可累及顱面骨、外耳、眼部、軟組織、面神經等[2]，發病率約為1/5 600～1/3 000[3-4]，多為單側發病，部分累及雙側[1]。具體病因及發病機制尚不明確，目前認為第一、二鰓弓發育異常可能引起單側顱面骨骼結構及形態發育不全，導致面部不對稱[4]。HFM臨床表型多樣，其中以下頜骨畸形較為明顯[2]。臨床常用的Pruzansky-Kaban分型根據下頜骨畸形程度將HFM分為Ⅰ、ⅡA、ⅡB和Ⅲ型[5]。HFM的臨床治療具有挑戰性，ⅡB和Ⅲ型HFM患者的顳下頜關節缺如或嚴重發育不全，往往需要進行顳下頜關節及升支的重建[1]。輕度畸形的患者顳下頜關節發育尚可，通常采取牽張成骨(distraction osteogenesis，DO)或正頜手術來調整牙合平面及改善頜骨偏斜[6]。然而部分HFM患者咬合關系良好，并不表現為明顯的半側上、下頜骨垂直向及矢狀向發育不足，主要表現為雙側下頜骨體積差異，針對此類HFM患者，傳統正頜手術或DO往往沒有必要且并不適用，患側骨增量療效更明確。除此之外，東亞人群的傳統審美追求圓滑、柔美的面部輪廓[7]，因此對于部分健側下頜角肥大的HFM患者，可同期行健側下頜角整形術。本研究探討計算機輔助設計及制作(CAD/CAM)應用于健側下頜角截骨及預成型鈦網聯合移植整復HFM的可行性，界定其適應證并評價治療效果。

1 資料與方法

1.1 病例選擇

本實驗獲得四川大學華西口腔醫院醫學倫理委員會批準，倫理號WCHSIRB-D-2022-182，患者均知情同意。選取2013年9月至2021年11月于四川大學華西口腔醫院正頜與顳下頜關節外科就診的11例(男6例，女5例)HFM成年患者，年齡19～29歲(平均年齡23歲)。其中6例患者為Pruzansky-KabanⅠ型，其余5例患者為ⅡA型。

1.2 CAD/CAM設計

將患者術前的螺旋CT圖層以DICOM格式輸出，導入Mimics v20.0及3-matic v12.0，在顯示器上以0.5 mm的層間距分割重建顱面骨(圖1A)，并設計術前虛擬手術截骨方案，輔助外科醫生在術中實現健側下頜角的精準截骨。通過鏡像健側原理，重建對稱的下頜骨(圖1B)，確定個性化預成型鈦網的大小、放置的位置及術中需要的骨量。最后將患者數據輸出導入CAM機(PTY Medtech公司，中國深圳)，制作下頜骨3D模型和個性化鈦網(圖2)。

A:模擬重建前；B：健側下頜角截骨后鏡像重建患側下頜骨

圖2 個性化鈦網及下頜骨3D模型

1.3 手術流程

所有手術均由同一外科醫生在經鼻腔插管全身麻醉下進行。首先經口外頜下切口充分暴露雙側下頜體、下頜角及下頜下緣。適配預制鈦網，將其放置在患側下頜骨，確定其位置、大小與術前方案相符。然后按術前方案使用往復鋸在健側下頜角進行精準截骨，修整切取的下頜角骨塊使其與鈦網及患側下頜下緣貼合匹配(圖3)。若對側下頜角骨量不足，可聯合健側下頜角外板皮質骨移植。最后將鈦網自體移植骨復合體沿術前設計位置植入患側下頜骨，使用螺釘固定(圖4)，修整打磨健側下頜下緣，使健側下頜角輪廓更流暢。必要時行頦成形術或顴骨顴弓整形術等輪廓手術調整頦部偏斜或面中份不對稱。術后常規使用抗生素，雙側頜下術區置負壓引流管。

圖3 健側下頜角及外板皮質骨骨塊

圖4 鈦網下頜角移植復合體植入患側下頜骨

1.4 評價指標及測量方法

治療前后拍攝螺旋CT及面相照，利用Mimics v20.0重建顱面骨，參考Kheir[8]、Kiki等[9]測量體系在三維顱面骨模型上建立一系列參考平面及標志點。參考平面如下：①眶耳平面(Frankfort horizontal plane，FHP)，過雙側眶下點和健側耳點；②正中矢狀面(mid-sagittal plane，MSP)，過鼻根點、前鼻棘點和蝶鞍點；③冠狀面(frontal plane，FP)，與FHP和MSP平面相垂直(圖5)。標志點如下：髁突上點(Co)、下頜角點(Go)、頦下點(Me)、下頜升支最外上點(O2)、下頜升支最外下點(O1)。O1-O2線表示下頜升支長度(ramus height，RH)，Go-Me線表示下頜體長度(length of the mandibular body，BL)(圖6)。每條直線分別與FHP、MSP、FP形成的角度代表了下頜骨相對于參考平面的上下、左右、前后方向的三維位置。不對稱指數(asymmetry index，AI)計算公式如下：

FHP：眶耳平面(Frankfort horizontal plane)；MSP：正中矢狀面(mid-sagittal plane)；FP：冠狀面(frontal plane)

N：鼻根點；ORr、ORl：右眶下點、左眶下點；P：健側耳點；Co：髁突最上點；Go：下頜角最后下點；O1、O2：下頜升支切線緣外下點、外上點；Me：頦點；BL：下頜體長Go-Me；RH：下頜升支長O1-O2

測量記錄一系列術前后下頜骨線性長度和角度，客觀地評價術前后下頜骨的對稱性。影像學測量分析由一位不在手術團隊中的醫生進行，并在一個月后重復測量。此外，記錄所有患者術后并發癥，包括下牙槽神經損傷、術區感染、鈦網暴露或松動。

1.5 統計學分析

使用SPSS軟件v26.0進行配對t檢驗，分析手術前后下頜骨對稱性。檢驗水準為雙側α=0.05，P<0.05具有統計學意義。

2 結 果

術后隨訪時長10～18個月，隨訪期間無失訪患者，所有患者術后均未發生術區感染、鈦網暴露、松動或下牙槽神經永久性損傷等并發癥，其中4例患者發生暫時性下唇麻木，術后使用營養神經及消腫藥物，其下牙槽神經感覺功能在術后半年內均得到恢復(表1)。

表1 患者信息及術后并發癥

11例患者均成功植入鈦網自體移植骨復合體于患側下頜骨，患側下頜骨體積增大與健側趨于平衡，患者面部不對稱性得到改善。其中一例(病例1)同期行頦成形術，以調整頦部中線偏斜，另一例(病例7)同期行健側顴骨顴弓整形術改善面中份不對稱?；颊咝g前后患側與健側各項指標測量值如表2所示。術前患側與健側BL、RH值差異均有統計學意義(P<0.05)。術后患側RH值較術前提高，但雙側RH值仍存在輕微不對稱，差異有統計學意義(P<0.05)，余測量指標均差異無統計學意義(P>0.05)(表2)。術前后雙側下頜骨測量指標間差值如表3所示，術后雙側下頜骨測量指標間差值較術前均減少，但雙側下頜升支與FP、雙側下頜體與FP夾角差異無統計學意義(P>0.05)?；颊咝g前后AI值分別為(17.11±4.5)%和(4.81±1.73)%，差異有統計學意義(P=0.002)。

表2 患者治療前后各項指標測量值

表3 治療前后雙側下頜骨測量指標間差值

典型病例1：患者，男，19歲，自述面部不對稱，無外傷史，腫瘤手術史。查體見：面部明顯不對稱(圖7A和B)，右側下頜角肥大，右側顴骨顴弓稍突，牙合平面輕微偏斜，咬合關系尚可。螺旋CT影像示左側下頜升支發育不良(圖8A)，臨床診斷為Pruzansky-KabanⅡA型HFM。患者接受了個性化鈦網下頜角移植復合體植入以改善下頜骨不對稱，并同期行右側顴骨顴弓整形術改善面中份不對稱。術后13個月，螺旋CT示植入物無明顯松動移位(圖8B)，患者術后面相照示面部基本對稱，美觀效果良好(圖7C和D)。

A，B：術前照；C，D：術后照

A：術前CT正面觀；B：術后CT正面觀

典型病例2：患者，男，23歲，主訴面部形象不佳。臨床診斷為PruzanskyⅡA型HFM。查體見面下1/3明顯不對稱，頦點基本居中(圖9A和B)，咬合關系良好，螺旋CT示右側下頜體部和升支輕度發育不良，左側下頜角肥大(圖10A)。最終，CAD/CAM輔助下制作個性化鈦網，術前虛擬手術截骨方案評估健側下頜角骨增量不足，需同期行健側下頜骨外板劈開截骨術，遂聯合健側下頜角及下頜骨外板移植修復患側下頜骨輪廓缺陷。術后螺旋CT示雙側下頜骨基本對稱(圖10B)，術后面相照示患者面型改善，但左側面部仍存在部分軟組織缺陷，導致面型輕度不對稱(圖9C和D)?；颊咝g后出現下唇麻木感，其下牙槽神經感覺功能在術后3個月得到恢復?；颊邔πg后的面型滿意。

A，B：術前照；C，D：術后照

A：術前CT正面觀；B：術后CT正面觀

3 討 論

HFM是一種較常見的先天性顱頜面畸形，主要因雙側顱面骨、肌肉組織等發育不協調導致顱面部不對稱[1]，由Goldenhar于20世紀中葉首次提出。目前對于HFM的最佳手術治療方式專家并無共識。

正頜手術或DO是矯治HFM常用外科治療手段之一，但存在一定的局限性及適應證：①DO能有效延長下頜體的長度和下頜升支高度，但對下頜骨三維體積上的增量及面下1/3輪廓缺陷的矯正仍嫌不足。Gui等[7]報道了21例行下頜DO的HFM患者術后面下1/3寬度不調。Ko等[10]的一項長期縱向研究對Ⅰ型和Ⅱ型HFM患者進行早期DO后發現雙側下頜體長度及下頜升支高度仍存差異，面部輪廓不對稱未得到徹底糾正，需行二次手術治療。在隨后的一項研究中，Liu 等[11]報道了12例同時行DO聯合正頜手術的Ⅰ型和Ⅱ型HFM患者，術后患側與健側下頜升支高度比較術前提高23.83%，但患者術后雙側下頜骨仍然存在不對稱。②正頜手術往往需聯合術前術后正畸，患者治療周期較長。③DO術后可能出現患側開牙合，髁突吸收[12]，面部輪廓變平等風險，并且DO治療周期較長，處于生長發育期的患者極易因雙側下頜升支、髁突生長發育速度差異而導致術后復發，需行二次手術治療。此外傳統正頜手術及DO主要矯正因上下頜骨矢狀向或垂直向骨性不調等造成的功能障礙及面型缺陷，但部分Ⅰ型和ⅡA型HFM患者咬合關系良好，咬合平面不偏斜或僅存在輕微偏斜，主要表現為雙側下頜骨體積不調，因此患側骨增量更適用于此類不伴有明顯咬合異常的HFM患者。

目前已有一系列同種異體和自體材料用于頜面部骨增量。同種異體材料有Medpor?、硅膠[13]、聚醚醚酮(PEEK)和羥基磷灰石等，均存在潛在的并發癥風險，如植入物的位置移動，局部擠壓血腫，術后感染等。自體骨移植往往是頜骨增量的首選方法，如髂骨[14]、肋骨、顱骨等[15]，Kono等[16]、Antúnez-Conde等[17]、Takano等[18]和Navarro等[19]報道了用鈦網聯合髂骨移植重建因創傷或腫瘤切除引起的頜骨連續性缺陷的手術方法，取得了良好的治療效果。但該法仍存在一些局限，如需開辟第二術區，手術時間較長，存在供區并發癥等。

部分HFM患者存在健側下頜角肥大，因此本研究采用健側下頜角截骨聯合個性化鈦網移植整復成人輕型HFM，以期避免上述單獨使用正頜手術、DO或使用髂骨移植等方法的不足，實現患側下頜骨增量，平衡雙側下頜骨骨量，改善面下1/3輪廓的對稱性。

本研究結果顯示，患者術后AI值為(4.81±1.73)%與術前(17.11±4.56)%相比具有顯著性差異，表明術后下頜骨的不對稱性得到明顯改善。Habets等[20]研究發現當AI>3%時，可認為下頜骨垂直向存在不對稱，但有研究認為正常人下頜骨存在輕微的不對稱[21]，這可能與樣本的選擇和測量誤差相關。根據Habets等研究結果提示，術后患者雙側下頜升支高度仍存在輕度的不對稱，這可能與鈦網移植骨復合體可以補償患側下頜體及下頜升支，但并不能修復HFM患者發育不良的髁突有關?；颊咝g后螺旋CT三維重建測量結果顯示雙側BL、RH及三維位置間差異均較術前明顯減少，雙側下頜骨對稱性較術前提高，面型改善。

經過我們的隨訪觀察，此法較上述傳統矯治方法有以下優勢：①無需開辟第二術區，避免供區并發癥。雖然下頜角截骨存在損傷下牙槽神經的風險，但我們研究發現僅有少部分患者出現暫時性下唇麻木，其下牙槽神經感覺功能均在術后半年內得到恢復。這可能與部分患者存在解剖結構變異、術中牽拉、術后局部血腫壓迫下牙槽神經有關，患者術后可口服營養神經、消腫抗炎藥物促進下牙槽神經功能恢復。②所有患者面部對稱性都得到顯著改善的同時，健側下頜角輪廓更流暢，符合東亞人群審美。③術前后無需聯合正畸治療，減少治療周期。④術中使用的個性化鈦網基于逆向工程的CAD/CAM輔助設計，貼合骨面，生物相容性好，同時使用自體骨移植降低術后排異感染風險[22]。⑤與Honda等[23]、Baek等[24]、Qiu等[25]研究結果一致，術后長期療效穩定。這可能與下頜骨主要為膜性成骨有關，Zins和Whitaker[26]研究發現，膜性骨術后骨改建和吸收較少，尺寸穩定性較髂骨更優良。并且下頜角與受體部位具有相同的胚胎起源和生物學特性，有利于患側下頜骨的重塑、改建與成骨。

雖然預成型鈦網聯合健側下頜角移植整復HFM術后美觀效果良好，但其與正頜手術或DO等一樣具有其特定的適應證。此臨床技術適用于咬合關系良好且對側下頜角肥大的Ⅰ型或ⅡA型HFM患者。對于伴有中重度錯牙合的Ⅰ型或ⅡA型HFM患者，不能單獨使用該法，需同期或二期聯合正頜手術或DO矯正頜骨三維向結構不調。

本方法也存在一定的局限性。①供區骨源可能不足，非健側下頜角肥大的患者不適用，需結合患者的自身條件來選擇。②對于面中線的調整及面中份的不對稱性改善有限，因此可能需要同期行頦成形術或顴骨顴弓整形術。③HFM畸形累及軟硬組織，此法能實現骨增量，但對于面部軟組織的缺陷后期可能需要聯合脂肪充填術等。

4 總 結

本研究發現，CAD/CAM應用于健側下頜角截骨及預成型鈦網聯合移植整復HFM能有效提升患側下頜骨骨量，矯正健側肥大下頜角，改善面型，提升面部輪廓的對稱性。故此法是一種矯正成人Ⅰ型和ⅡA單側HFM患者顏面不對稱的有效方法。鈦網內自體下頜角移植后的重塑、改建、轉歸等機制以及此法與其他手術方法聯合矯治HFM的可行性仍需進一步深入研究。