輸卵管漿液性囊腺瘤合并副卵巢及輸卵管發(fā)育異常1例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)

孔維娜,張濰,葛俊麗,張琦,楊紅

患者,19歲,因“右下腹痛4 d”于2022年11月16日入院。患者4 d前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)右下腹陣發(fā)性疼痛,每次持續(xù)半小時(shí)左右緩解,疼痛尚能忍受,無(wú)惡心、嘔吐、發(fā)熱、腹瀉等不適,自行服用奧硝唑、頭孢西丁、阿奇霉素、腫節(jié)風(fēng)治療(具體用量不詳),無(wú)明顯好轉(zhuǎn)而就診外院。外院婦科超聲檢查示:右側(cè)附件區(qū)大小7.0 cm×7.2 cm無(wú)回聲區(qū),內(nèi)可見(jiàn)分隔,邊界清,盆腔見(jiàn)游離無(wú)回聲區(qū)1.6 cm,建議手術(shù)治療,遂于我院就診。既往無(wú)手術(shù)、外傷史?；颊呶椿槲从?月經(jīng)規(guī)律,量中等,無(wú)痛經(jīng)。查體:T 36.2 ℃,P 78次/min,R 18次/min,BP 98/86 mmHg。下腹壓痛,無(wú)反跳痛及肌緊張,因患者未婚未育遂未做內(nèi)診檢查。婦科超聲檢查示:子宮前位,大小7.1 cm×4.5 cm×3.2 cm;右側(cè)附件區(qū)囊性占位,大小7.8 cm×7.0 cm×5.2 cm,內(nèi)見(jiàn)分隔,形態(tài)不規(guī)則。泌尿系統(tǒng)超聲檢查提示雙腎、輸尿管及膀胱未見(jiàn)異常。當(dāng)日在全麻下行腹腔鏡探查術(shù),術(shù)中見(jiàn):子宮正常大小,表面光滑,右側(cè)輸卵管間質(zhì)部下方系膜處可見(jiàn)大小1.0 cm×1.0 cm×1.0 cm的副卵巢,瓷白色,質(zhì)硬,邊界清,內(nèi)側(cè)以韌帶樣組織與子宮相連。右側(cè)輸卵管中段處扭轉(zhuǎn)1圈,將之復(fù)位后見(jiàn)右側(cè)輸卵管長(zhǎng)約10 cm,中段缺失呈肌性纖維狀,近傘端處輸卵管腫脹且傘端結(jié)構(gòu)似盲端,輸卵管末端處見(jiàn)大小8.0 cm×7.0 cm×5.0 cm囊性包塊與右側(cè)卵巢相連,壁薄,內(nèi)可見(jiàn)清亮液體。左側(cè)附件區(qū)未見(jiàn)明顯異常,盆腔內(nèi)見(jiàn)黃色清亮液體約10 ml。遂行右側(cè)卵巢囊腫切除+右側(cè)輸卵管部分切除+右側(cè)卵巢原位固定術(shù),因患者無(wú)與副卵巢相關(guān)的陽(yáng)性體征,術(shù)中探查也未發(fā)現(xiàn)副卵巢異常,未對(duì)副卵巢進(jìn)行處理。術(shù)后病理明確診斷:輸卵管漿液性囊腺瘤合并副卵巢及輸卵管發(fā)育異常。患者術(shù)后出院定期隨訪(fǎng),預(yù)后良好,無(wú)明顯異常。

討 論輸卵管漿液性囊腺瘤(serous cystadenoma,SC)是一種輸卵管良性腫瘤,病因不明。已報(bào)道的輸卵管SC的臨床特點(diǎn):常見(jiàn)于19～34歲女性,均單側(cè)發(fā)生,腫瘤多位于輸卵管壺腹部和傘端,瘤體直徑約5 cm,無(wú)任何腫瘤標(biāo)志物水平異常等[1]。

副卵巢相關(guān)病例國(guó)內(nèi)外罕見(jiàn),發(fā)病率約為1/93 000,1864年Lim等[2]首先報(bào)道了副卵巢,1959 年Wharton[3]將異位卵巢按照與正常在位卵巢的關(guān)系分為副卵巢和多余卵巢。副卵巢的生理特點(diǎn)是位于正常卵巢周?chē)⑴c之直接或通過(guò)韌帶相連,具有相對(duì)正常的解剖結(jié)構(gòu),體積小于正常卵巢但也可具有正常在位卵巢同樣的體積、形狀、內(nèi)分泌功能和組織學(xué)特征[2-5],這意味著副卵巢的生物學(xué)功能或許與正常卵巢相同,支持這一觀(guān)點(diǎn)的證據(jù)是副卵巢可恢復(fù)雙側(cè)卵巢切除術(shù)后患者的正常月經(jīng)周期[6]。盡管副卵巢具有類(lèi)似正常在位卵巢的功能,但二者的生物學(xué)行為似乎并不完全協(xié)調(diào)一致[7-8],可能會(huì)伴發(fā)子宮內(nèi)膜異位癥及多種卵巢良、惡性腫瘤[9-10], 加之副卵巢沒(méi)有正常的附屬輸卵管,即使其有正常排卵功能,也并不明顯增加受孕機(jī)會(huì),因此其確切存在意義尚需進(jìn)一步研究確定。約1/3的副卵巢患者同時(shí)合并子宮縱隔、副輸卵管、副腎上腺以及腎臟或輸尿管發(fā)育不良等多種先天性泌尿生殖系統(tǒng)發(fā)育異常[11-14]。輸卵管SC和副卵巢共同的臨床特點(diǎn)是大部分患者幾乎無(wú)任何特異性癥狀和體征,多在體檢時(shí)發(fā)現(xiàn),或僅在合并其他盆腹腔疾病行手術(shù)治療以及尸檢時(shí)被偶然發(fā)現(xiàn)[1,11-14]。

在輸卵管SC診斷方面,專(zhuān)科查體以及影像學(xué)檢查有助于診斷,但難以將其與卵巢腫物相鑒別,其確診需病理組織活檢。同樣,盡管影像學(xué)檢查有助于診斷副卵巢及輸卵管的發(fā)育異常,其確診也需進(jìn)一步腹腔鏡探查,必要時(shí)應(yīng)取病理組織活檢明確是否為卵巢組織,對(duì)有卵巢手術(shù)史的患者還需與殘余卵巢綜合征及卵巢殘余物綜合征相鑒別[10]。另外副卵巢屬于胚胎性相關(guān)的女性生殖系統(tǒng)發(fā)育異常,對(duì)此類(lèi)患者還需行雙腎、輸尿管彩色超聲以除外潛在的泌尿系統(tǒng)畸形[11-14]。本例患者術(shù)中情況結(jié)合術(shù)后病理結(jié)果證實(shí)為右側(cè)輸卵管SC發(fā)生蒂扭轉(zhuǎn),同時(shí)術(shù)中探查證實(shí)該患者存在副卵巢及右側(cè)輸卵管中段缺失及傘端發(fā)育異常,未合并其余泌尿系統(tǒng)畸形。

治療方面,目前對(duì)輸卵管SC首選手術(shù)治療,對(duì)無(wú)病變的副卵巢予以保留并定期隨訪(fǎng)觀(guān)察,對(duì)有病變的副卵巢則遵循相應(yīng)卵巢疾病的治療原則。本例患者手術(shù)切除了其輸卵管SC及腫脹的部分右側(cè)輸卵管,因其副卵巢無(wú)明顯異常,遂未予處理。患者術(shù)后預(yù)后良好。