發展性閱讀障礙兒童潛在的早期識別標志
——節奏異常及其特點*

李運端 馬小鳳 胡 鈺

(甘肅省行為與心理健康重點實驗室; 西北師范大學心理學院, 蘭州 730070)

1 引言

閱讀是個人學業的基礎, 也是學校教育的重要內容之一。閱讀水平的高低不僅影響個人發展,也對社會文化水平的提高產生重要影響。但有些兒童在正式進入學校教育前就已出現閱讀相關缺陷(Catts & Hogan, 2020), 如發展性閱讀障礙。發展性閱讀障礙(Developmental dyslexia, DD)是一種神經發育障礙, 是目前研究最深入的學習障礙之一。DD 兒童盡管智力正常, 也充分接受教育,并得到康復幫助, 但仍然難以準確和/或流利地識別單詞, 表現出拼寫(漢語DD 中表現為聽寫)和閱讀障礙(Snowling, 2013; 王久菊 等, 2023)。統計數據顯示, 全世界被診斷為某種類型學習障礙的5 到17 歲學齡人口中, 80%患有DD (Kuerten et al.,2020)。最近一項有關全球小學生患病率的元分析結果顯示, DD 總患病率為7.10%, 男童患病率明顯高于女童(男童：9.22%, 女童：4.66%) (Yang et al., 2022)。然而, 通常情況下DD 兒童在正式進入讀寫學習階段后(通常在二年級后)才能被診斷,此時已錯過最佳干預時機, 即出現“閱讀障礙悖論” (“Dyslexia Paradox”) (Ozernov ‐Palchik &Gaab, 2016)。

已有研究表明, 語音意識缺陷是DD 的核心缺陷(Bryant & Goswami, 1986), 這種缺陷本質上是由更基礎的聽覺加工缺陷引起的, 個體對節奏線索的敏感性是聽覺加工最主要的影響因素之一(Lallier et al., 2018; Mascheretti et al., 2017)。節奏(Rhythm)普遍存在于不同文化中, 是音樂和語言的基本元素(Fiveash, Bedoin et al., 2021), 也是一種以突出模式和分組為基礎的獨特心理現象, 具有突出性和規律性(Arvaniti, 2009; Dauer, 1983;Nolan & Jeon, 2014)。突出性(Prominence)又稱對比性(Contrast), 常通過前后刺激的對比顯現, 幫助聽者感知節奏重音, 如言語的重輕音交替及音樂的音高起伏(Arvaniti, 2009); 規律性(Regularity)又稱周期性(Periodicity), 指一個模式的重復和每個重復所采取的間歇性規律, 體現了節奏的計時性, 表現為時長、間隔和順序。節奏在語言韻律和語音中起著組織作用, 是個體感知音節、單詞和短語邊界的重要線索(Kotz et al., 2018; Patscheke et al., 2019)。大量研究表明, 節奏是音樂和人類語言共享的聽覺時間加工機制, 背后存在重疊的神經過程(Caccia & Lorusso, 2021; Huss et al., 2011;Fiveash, Bedoin et al., 2021; Nolan & Jeon, 2014)。正常發展(Typical development, TD)的新生兒在出生后不久就能僅依靠節奏線索區分母語和非母語(Mehler et al., 1988; Ramus et al., 2000)。生活在不同語言環境中的正常嬰兒都能在出生后第一年生成有節奏的音節(如, da-da-da) (Ravignani et al.,2019)。節奏還對學齡兒童的閱讀理解(Goswami et al.,2013)、形態句法能力(Morphosyntax ability)、字母發音知識(Letter-sound knowledge) (Ozernov-Palchik et al., 2018)、單詞閱讀能力(Tierney &Kraus, 2013)、語音意識(Phonological awareness)(Flaugnacco et al., 2014; Huss et al., 2011; Sun et al., 2022)和書寫能力(Pagliarini et al., 2015)等有重要影響, 并表現出跨語言一致性(Bekius et al.,2016; Lundetr? & Thomson, 2018)。因此, 能否正確識別節奏是兒童語言習得的一個關鍵指標(Bégel et al., 2022; Kalashnikova et al., 2021)。相關研究將節奏/節拍/節拍敏感性明顯弱于正常同齡人平均水平的現象稱之為節奏異常(Atypical rhythm)。節奏異常風險假說(Atypical rhythm risk hypothesis)認為節奏異常的個體出現發展性言語/語言障礙(如 DD)的風險更高(Ladányi et al.,2020)。有關節奏異常可能是DD 風險因素的探討已成為近年學者們關注的熱點。

最新研究表明, 預測性計時缺陷(節奏的成分之一)可部分解釋核心語音缺陷(Bégel et al., 2022),而個體早期的上升時間感知能力(節奏感知線索)不足也會阻礙后期語音發展(Kalashnikova et al.,2019)。由此推測早期節奏異常引發的語音缺陷可能會導致DD。值得注意的是, 神經回路還未成熟的早產兒就已經能對節拍或節拍序列進行編碼了(Edalati et al., 2023)。這說明, 個體在嬰兒時期就已具有一定的節奏感知能力, 這在時間上早于語音意識和其他語言能力發展。節奏干預研究發現,DD 兒童的節奏與閱讀能力之間存在因果聯系。例如, Bégel 等人(2018)和Cancer 等人(2020)使用計算機技術對DD 成年人和DD 兒童進行節奏訓練, 結果證實了節奏訓練對兩組DD 參與者的語音意識都有促進作用。為了對比節奏訓練和語音訓練對DD 聽覺加工干預的效果, Thomson 等人(2013)的對比研究發現, 節奏訓練對DD 語音意識的促進作用和語音訓練相當。

目前, DD 早期識別并無可靠工具, 而節奏異常可能對DD 的早期預測和識別具有重要意義。在早期尤其是學齡前期及時發現并進行干預, 能有效改善DD 語言相關技能的發展軌跡(Helland et al., 2021; Vidal et al., 2020; Virtala & Partanen,2018), 降低發病率(Sanfilippo et al., 2020)。關于DD 兒童有哪些方面的節奏異常, 這些異常特點作為潛在早期識別標志的可能性如何, 還有待進一步探討。本文將總結近年來DD 兒童節奏異常的行為和神經活動研究證據, 概括DD 兒童節奏異常的特點, 分析將節奏異常作為識別DD 兒童早期標志的可能性, 為早期識別及干預提供一些新思路。

2 DD 兒童節奏異常的表現

個體節拍感知能力出生即有(Winkler et al.,2009), 新生兒和嬰兒就已能夠在音樂刺激中處理節奏(Fiveash, Falk et al., 2021; Hannon &Trehub, 2005; Ladányi et al., 2020)。Mittag 等人(2021)的腦磁圖(MEG)研究發現, 12 個月的DD 風險嬰兒(具有DD 家族患病史的嬰兒)對非言語聲音刺激(白噪聲)的神經反應比6 個月時更大、更長,這與TD 兒童的典型反應發展模式恰好相反。這表明, 在母語音素學習的敏感期, DD 風險嬰兒的聽覺加工效率更低, 對簡單聲音反應更遲鈍。后續的研究發現, DD 風險嬰兒的聽覺加工缺陷持續預測18 至30 個月的句法處理和18 至21 個月的詞匯生成。因此, 嬰兒早期對簡單聲音的反應也許能作為識別DD 的早期風險因素, 如聽覺加工缺陷引發的節奏異常的行為表現和神經反應。本文將從感知行為和神經活動兩個層面對DD 兒童節奏異常的表現進行總結梳理, 以期為DD 兒童早期識別提供證據。

2.1 DD 兒童節奏異常的行為特點

DD 兒童的節奏能力普遍低于年齡匹配的TD兒童(Bégel et al., 2022; Cutini et al., 2016; Huss et al., 2011)。節奏能力通常表現為個體對簡單節拍和節奏序列的感知及生成, 需要分組間隔時間預測和聲學線索上升時間感知的幫助。因此, DD兒童在節奏感知、生成、預測間隔時間及上升時間感知方面的行為表現能夠有效反映其節奏異常的特點。

2.1.1 節奏感知能力差

節奏感知包括對簡單節拍和節奏序列的感知,涉及對重音與非重音交替規律的判斷和復雜節奏規律的感知。DD 兒童表現出節奏感知能力缺陷。例如, Holliman 等人(2010b)使用修訂后的重音誤讀任務(Revised stress mispronunciations task)來研究兒童是否能從發音錯誤的單詞中恢復正確的重音分配。任務中, 兒童需要在聽到重音被誤讀的目標詞(如, ‘singer’ (‘s ? ? ?)讀作‘sn’ger’ (s ? ? ‘??))后, 嘗試恢復正確的重音位置, 然后從4 張圖片中找出重音位置正確的目標詞。研究結果發現,與年齡匹配(約12 歲)的TD 兒童相比, DD 兒童對重音(Stress)和輕音(Weak)音節節奏交替的敏感性更差, 表現為正確恢復重音并找到目標詞的正確率顯著更低。這說明DD 兒童的輕重音交替敏感性更差。一項前瞻性研究還發現, 8～14 歲DD 兒童輕重音交替敏感性缺陷隨年齡增長而持續存在,且DD 兒童音樂序列感知能力發展速度顯著慢于年齡匹配的TD 兒童(Goswami et al., 2013)。這說明DD 兒童存在節奏感知能力缺陷, 且不受年齡和學習經驗影響。

2.1.2 節奏生成困難

節奏生成表現為節奏同步或再現, 反映了個體內部節奏運動與外部節奏刺激的協調, 包括從手指與節拍器同步敲擊到音樂合奏表演。已有研究表明, DD 風險嬰兒19 個月時會出現音節生成缺陷(Ozernov ‐Palchik & Gaab, 2016),這遠早于DD 兒童語言和閱讀障礙的出現時間。DD 兒童的節奏同步一致性比同齡TD 兒童更差, 表現為不能有效編碼非語言節拍模板, 手指敲擊再現簡單運動節拍和無意義音節節拍都有困難(Colling et al., 2017; Ladányi et al., 2020; Overy, 2003; 王潤洲, 畢鴻燕, 2021)。節奏序列再現研究發現, DD兒童表現出再現語音節奏和3～4 個以上音節序列的困難(Wolff, 2002), 出現單手敲擊顯著延時, 雙手聯合敲擊時長顯著縮短的異常表現(Caccia &Lorusso, 2021; Calet et al., 2019), 且再現錯誤率顯著高于TD 兒童, 表現出輕拍過慢的特征, 有明顯的漏拍傾向(Overy, 2003)。這也許可以解釋DD兒童雙手聯合完成節奏再現任務時時長顯著縮短的現象。

2.1.3 預測時間間隔更長

預測時間(Predictive timing), 指聽者根據已有信息對即將發生的事件所建立的時間預期(Piras & Coull, 2011), 常被用來衡量聽者感知聲音信號變化本身所傳達的細微差別的能力(Arvaniti, 2009), 幫助聽者在聲音信號規律性并不完美時提取節奏模式。新生兒就可以對聽覺節奏規律進行時間預測(Winkler et al., 2009)。研究發現, 在正式閱讀教育開始前, DD 風險兒童的預測技能可能就已經受損(Pagliarini et al., 2015)。Bégel 等人(2022)對8～12 歲的DD 和TD 兒童進行對照研究發現, 預測時間可以獨立于一般運動和認知功能, 部分解釋核心語音缺陷, 使得預測時間成為DD 早期診斷和補救的寶貴工具(Lampis et al., 2021)。

有研究發現, 當DD 兒童必須與外部節拍器同步時, 其預測時間間隔比TD 兒童的反應時長3～4 倍(Wolff, 2002)。另外, DD 兒童對節拍的預測能力也相對較弱, 表現為當節拍器速率發生變化時, 其同步節拍速率校正反應時更長, 且難以重現正確的節奏序列模式(Thomson & Goswami,2008)。相關的腦神經成像研究也證實了預測時間缺陷是DD 兒童節奏異常的重要特征之一。例如,Meng 等人(2005)以中國內地的漢語DD 兒童為被試, 使用被動oddball 范式, 發現DD 兒童對新異時間間隔刺激誘發的失匹配負波 (Mismatch negativity, MMN)的平均波幅小于正常兒童。失匹配負波是早期感知能力的有效指標, 可精確測量大腦感知聽覺信息的靈敏度(N??t?nen, 1990)。van Zuijen 等人(2012)的EEG 研究發現, DD 風險幼兒在加工新異時間間隔刺激時沒有誘發顯著的失匹配反應(Mismatch response, MMR, 是MMN 的派生成分), 但是控制組幼兒出現了顯著的 MMR,從反面證明了DD 兒童存在的預測新異時間間隔缺陷。這表明預測時間間隔能力缺陷可能是DD的重要風險因素, 表現為DD 兒童存在較長的預測時間間隔和較弱的新異間隔刺激神經反應。

2.1.4 上升時間感知困難

上升時間(Rise time)是聲音信號達到最大振幅所需的時間, 是最重要的聲學感知線索之一,與重音定位密切相關, 對應的行為是上升時間感知(Goswami et al., 2010; H?m?l?inen et al., 2012)。Attaheri 等人(2022)使用皮層跟蹤技術, 對嬰兒在自然語音(童謠)聆聽過程中的聲學編碼和語音編碼能力進行直接神經測量, 結果發現4 個月前的嬰兒就已具備聲學編碼能力, 且不隨年齡增強。直到7 個月嬰兒的語音編碼能力才開始出現, 并隨年齡逐漸增強。由此推測, 嬰兒辨別“pa”和“ba”等音節的行為顯示的可能是嬰兒的聲學編碼能力,而非語音編碼能力。由此分析, 有關DD 風險或確診兒童的類似研究中(Kalashnikova et al., 2018;Keshavarzi et al., 2022; Power et al., 2013), 他們不能區分兩個聲音的差異, 可能源于早年的聲學編碼缺陷, 而非只因隨時間發展不足的語音缺陷。

此外, 聽覺行為科學研究表明, 上升時間感知也是語音編碼發展的基礎機制之一。為了測量DD 兒童的上升時間準確度, Goswami 等人(2010)創造了“DeeDee”任務范式, 將包含名人名字(如,David Beckham)和電影及書名(如, Harry Potter)的口語材料中大部分語音信息移除, 僅保留原始單詞、短語的重音和節奏模式。測試過程中, 給兒童看語音對應的圖片, 同時用“DeeDee”聲音信號講出對應的語音信息, 如“Harry Potter”用“DEEdeeDEEdee”表達, 讓DD 兒童匹配聲音對應的圖片。結果發現, 與年齡匹配的TD 兒童相比,12 歲DD 兒童的“DeeDee”任務匹配正確率明顯更低, 但與閱讀水平匹配的低齡TD 兒童水平相當,這意味著DD 兒童的上升時間感知能力更弱。事實上, DD 兒童可以區分音素相關的非常快速的上升時間(例如, 15ms), 但不能區分節奏相關的較慢的上升時間(如300 ms) (Richardson et al., 2004;Stefanics et al., 2011), 造成較慢上升時間所攜帶的語音信息流失, 出現語流切割困難(Goswami et al., 2011)。因此, 上升時間感知困難早于DD 癥狀出現, 并且普遍存在于DD 患者中, 所以上升時間感知困難可能是DD 兒童的核心缺陷之一,可作為口語和書面語損傷的重要發展性標志進行早期觀察和識別(Kalashnikova et al., 2019)。

從以上分析可見, DD 兒童在完成節奏感知與生成任務時, 表現出區別于正常兒童的行為特點,分別是節奏感知和生成能力差、預測時間間隔更長、上升時間感知困難。這些表現構成了DD 兒童在行為層面的節奏異常特點, 可作為DD 兒童的早期識別標志。

2.2 DD 兒童節奏異常的神經特點

與行為研究對觀察者要求較高, 且無法避免主觀偏差的不足相比, 神經活動研究更為客觀。而且即使外在行為還未出現的早期或被掩飾的情況下, 依然可以借助科學儀器或技術觀察到相應的神經反應。Sanfilippo 等人(2020)從遺傳和神經成像研究出發, 認為DD 具有的可遺傳性, 可能代表著DD 風險嬰兒大腦異常在正式學習閱讀之前就已存在。因此, 節奏異常神經成像技術與關鍵行為相結合, 可以提高識別學齡前兒童閱讀障礙風險的準確性(Ozernov-Palchik & Gaab, 2016), 尤其是節奏生成能力較弱的新生兒與學步兒。當前的腦神經研究發現, 大腦節律將孤立的神經元細胞聯系并組合在一起, 進行信息加工和傳遞(Buzsáki& V?r?slakos, 2023)。DD 兒童普遍存在的節奏感知困難, 可能是由語音信號和神經元活動間相位夾帶受損, 低頻振幅調制與外部聲音信號頻率不同步造成的(Flaugnacco et al., 2014), 也可能與大腦的聽覺和運動區域耦合不足有關(Fiveash,Bedoin et al., 2021)。使得DD 兒童的腦神經活動出現δ 波段神經夾帶異常、低頻振幅調制同步性低及聽覺?運動耦合異常的特點。

2.2.1 振幅調制相位層次缺陷：δ 波段神經夾帶異常

DD 兒童的上升時間感知缺陷與神經振蕩頻率和語音流的異常夾帶有關(Huss et al., 2011; Leong et al., 2011; 陳梁杰 等, 2022), 尤其是低頻δ 波段夾帶異常, 會影響聽覺重音和節奏模式識別(Lallier et al., 2018; Lizarazu et al., 2021; Power et al., 2013)。神經振蕩(Neural oscillatory)是神經元產生的有規律地反復出現的抑制性和興奮性電活動模式(Gy?rgy, 2019), 與預測加工、時間注意和跟蹤外部節奏刺激密切相關。神經元電活動模式與外部感官信息輸入(如聽覺信號)在規律性上保持一致, 就是神經夾帶(Neural entrainment), 可以幫助聽者獲取和加工外部語音信息(Goswami &Leong, 2013)。研究發現DD 患者的大腦可能無法建立δ 頻段(～ 2 Hz)節拍的可靠內部聲學表征, 而這是產生節奏的主要頻段(Huss et al., 2011)。詳細來說, 與TD 兒童相比, DD 兒童在有節奏的語言信號神經夾帶中, δ 波段的振蕩相位比TD 兒童的振蕩相位“滯后”約12.8 ms (Goswami, 2019a), δ 波段的最優相位(Preferred phase, 反映了在一個時間周期內大多數神經元放電的時間點)峰值出現更早, 導致語音包絡表征準確性更差(Power et al.,2013)。這種相位延遲和較早出現的峰值, 會影響由δ 振蕩控制的較快波段(如γ 波段)振蕩的保真度,從而降低節奏和語音感知準確性(Goswami, 2019b)。不僅如此, DD 成人的右半球2 Hz 頻率活動區域的神經夾帶明顯減少, 且右半球整體神經夾帶顯著降低(H?m?l?inen et al., 2012)。這可能意味著早年的δ 波段神經夾帶異常并不會隨著年齡和學習經驗的增加而自然消失(Gibbon et al., 2021)。

2.2.2 大腦低頻帶振幅調制同步性低

DD 兒童的節奏處理異常可能與大腦低頻神經振蕩和低頻帶聲音信號同步不一致有關。大腦神經元以不同的速率從語音流中獲取信息的時間“樣本”, 使不同頻段的神經振蕩與語音信息的相似聲波頻率不斷進行同步和相位鎖定(Phase locking),即大腦神經活動和受到調幅(Amplitude modulation,AM)驅動的語音節奏模式之間的自動對齊(王潤洲, 畢鴻燕, 2021)。相關研究發現, 新生兒就已具備大腦低頻振幅調制同步的能力, 且皮層追蹤發現在出生后第一年δ 頻帶的神經活動最強, 這可以預測語言發展的個體差異(Attaheri et al., 2022)。DD 兒童和TD 兒童語音聽覺神經振蕩同步性的腦區存在明顯差異。具體來說, 首先, 對照研究發現DD 風險兒童在左額葉區域(The left frontal region,FG.L)顯示出更大、更持久的異常聽覺同步反應(van Zuijen et al., 2012), 這可能意味著更低效的大腦振幅調制同步性。其次, 與DD 兒童相比, 同齡TD 兒童在節奏加工時調動了包括左顳區(The left temporal gyrus, Temp.L)在內的多個大腦區域,而 DD 兒童的左顳區(Temp.L)活動卻相對不足(Mittag et al., 2021; Shaywitz et al., 2002)。更重要的是, DD 兒童從右側聽覺皮層(AC.R)到左側額下回(IFG.L)的δ 波段內表現出大腦神經元活動與語音信號的同步性降低, 連接也明顯比TD 兒童更弱(Lallier et al., 2017; Martinez-Murcia et al.,2020), 但大腦激活范圍可能存在任務間差異。這些結果顯示了DD 兒童的右腦(The right hemisphere,RH)神經活動與低頻(約1～3 Hz)聽覺調制的低同步性如何通過節奏異常來影響左腦(The left hemisphere, LH)的語言活動, 但其具體的作用方式及機制仍需進一步探究。

2.2.3 聽覺?運動耦合差

聽覺?運動耦合(Sensorimotor coupling)反映了大腦在聽音樂或語音節奏時, 運動皮層內區域的激活, 包括輔助運動區(SMA, Supplementary motor area )、前輔助運動區(pre-SMA)和前運動皮層(Premotor cortex) (Fiveash, Bedoin et al., 2021)。這種聽覺?運動耦合, 在嬰兒語言發展中起著核心作用, 也是節奏感知和生成的基礎機制之一(Bruderer et al., 2015)。

有關嬰兒和前閱讀階段兒童的神經成像研究發現, 大部分閱讀相關的腦區很可能在產前或在接受閱讀教學和確診為DD 前就已經發生異常(Im et al., 2016; Ozernov-Palchik & Gaab, 2016)。如DD風險兒童的大腦感覺區域皮質顯著更薄, 聽覺加工相關的腦皮層溝回形態(Sulcal patterns, 指初級皮層褶皺的排列、數量和大小)異常, 且DD 兒童相應的腦區功能及動態連接也表現出異常(Im et al., 2016)。如, 在Li 等人(2022)的功能性磁共振成像(fMRI)研究中, 通過使用滑動時間窗方法,對漢語DD 和TD 兒童的全腦網絡、閱讀網絡及單邊連接等多個維度的時間變異性進行比較發現,DD 兒童的動態FC (Dynamic functional connectivity)的改變與異常的區域活動及功能?結構耦合有關。同樣的, 如果使用具體的節奏任務(如序列學習,即要求被試根據屏幕上依次呈現的刺激進行相應的按鍵反應)后, DD 兒童的小腦VI 區的激活顯著弱于正常讀者(Menghini et al., 2006; Yang et al.,2013)。這與先前的研究結果一致。

以上研究均表明, DD 兒童的節奏異常可在神經活動層面被觀察和檢測到, 并且在嬰兒期節奏感知神經特征就已經可以被記錄下來, 表現為δ波段神經夾帶異常、低頻振幅調制同步性低、聽覺?運動耦合異常。這些指標可用于分析其節奏能力是否正常, 以便更早識別DD 風險兒童。

3 節奏異常作為DD 兒童潛在早期識別標志的可能性

綜合已有研究結果發現, 節奏異常通過不同的方式從不同層面對DD 兒童的文字閱讀困難產生影響。考慮到節奏是語言與閱讀發展的影響因素之一, 節奏異常和DD 的因果關系不容忽視。分析節奏異常對DD 文字閱讀困難的具體影響過程, 將有利于進一步厘清兩者關系, 增加通過節奏異常特點盡早識別DD 的可能性。

3.1 節奏異常阻礙早期單詞解碼

學齡初期兒童的閱讀發展主要集中在對詞匯的識別和解碼方面(Adams, 1994)。解碼是將字母映射到聲音進而閱讀單詞的過程, 有助于正字法詞典(orthographic lexicon)的形成(Lallier et al.,2018), 也是單詞識別和隨后閱讀的基礎(Ozernov ‐Palchik & Gaab, 2016)。在自然語言中,重讀音節比非重讀音節持續時間更長, 聲音更大,音調也更高(Lallier et al., 2018), 這些特征使得重音成為識別單詞邊界的重要條件, 閱讀時讀者需要利用這些線索將單詞分割成音節幫助解碼(Goswami, 2019b; Lundetr? & Thomson, 2018)。重音識別能力常通過節拍同步來測量。Carr 等人(2014)的研究發現, 與節拍同步能力較差的同齡人相比, 能夠更好地與外部節拍同步的兒童具有明顯更好的語音加工能力, 這與他們更好的重音定位能力密切相關。因此, 要想更好地識別和干預DD, 必須厘清DD 兒童節奏異常和解碼能力之間的關系。與TD 兒童相反, DD 兒童多數的閱讀和拼寫(聽寫)失敗都源于節奏感知缺陷帶來的解碼失敗(Calet et al., 2019)。研究發現, 有節奏加工能力缺陷的2 至3 歲DD 風險兒童在個體早期就已表現出每秒音節產生數明顯更少(3 歲時DD 兒童4.8 個, TD 兒童7.1 個), 發音間隔時間也更長(Smith et al., 2008), 這會導致他們解碼時不能準確捕捉重音線索, 導致解碼失敗。對重音感知敏感性的回溯研究發現, 與無DD 患病史的同齡人相比, DD 青少年的重音敏感性明顯更低(Kitzen,2001), 致使他們不能很好辨識模糊音素(Holliman et al., 2010a)。這些結果都說明了節奏產生異常時, 解碼能力也會受到影響(Calet et al.,2019; Snowling et al., 2019)。

3.2 節奏異常影響DD 兒童的閱讀理解

隨著年級的增加, 對兒童閱讀理解的要求變得更高。簡單閱讀觀(the simple view of reading,簡稱SVR)認為解碼是閱讀理解的基礎之一(Edele& Stanat, 2016), 閱讀時讀者需要在字素(印刷的單詞)和音素(聲音)之間建立聯系(Pagliarini et al.,2020)。因此, 節奏技能缺陷可以通過降低解碼效率而造成閱讀理解困難(Goswami et al., 2013;Reifinger Jr, 2019)。另外, 一個高效、快速的讀者在閱讀當前單詞時, 就必須預測接下來的單詞信息, 為連續的閱讀做準備(Laubrock & Kliegl, 2015)。因此, 預測也是保持閱讀理解準確和流暢的重要條件。但如上文所述, DD 兒童存在的預測時間缺陷, 使他們不善于為未來的閱讀事件做準備(Pagliarini et al., 2015; Taha et al., 2022), 導致閱讀理解困難。例如, Pagliarini 等人(2020)使用“Warning imperative paradigm”范式首次對DD 兒童和成人的結構預測進行研究, 結果發現DD 兒童和成人的預測反應時低于TD 同齡人, 且每秒閱讀的音節也更少, 降低了閱讀效率。進一步研究發現, 即使接受正式的閱讀教學后, DD 兒童的預測缺陷依然會阻礙他們有效利用形態句法信息(Morphological information)預測即將出現的單詞及復雜的語言結構, 難以保證閱讀的流暢性和準確性(Persici et al., 2019)。這些結果表明, DD 兒童的閱讀理解困難與其節奏感知異常密切相關。

3.3 節奏異常影響DD 兒童的書寫效率

越來越多研究發現, 在字母、詞匯到語篇等多個閱讀水平上, 不同文字系統中的DD 患者都表現出書寫困難的特征, 具體表現為書寫速度明顯較慢, 平均字符大小和大小變化更大, 寫作的準確性明顯較低, 漢字書寫中還出現筆畫缺失和連筆等現象(Lam et al., 2011; 衛垌圻 等, 2020)。有研究者認為, 書寫過程中頻繁的不恰當停頓可能是DD 兒童書寫困難的關鍵(Sumner et al., 2014;衛垌圻 等, 2020)。書寫是一項具有節律性的活動,從兒童最初的書寫開始, 節奏結構似乎就已存在于兒童的心智模型中(Pagliarini et al., 2017), 受到等時性和同質性兩個節律性原則影響(Llinás,1993)。等時性是指個體書寫時可自發調節每個字母(筆畫)的書寫時間, 以保證形狀大小不同的同一單詞(漢字)的書寫時間近似恒定。同質性是指每個單詞(漢字)的組成字母(筆畫)的書寫相對持續時間不變。與同齡TD 兒童相比, DD 兒童在書寫單詞的單個字母所花費的時間明顯更長(Pagliarini et al., 2015), 他們不能根據要求調整單個字母的書寫時間和整體書寫速度, 進而難以在有限的時間內準確流暢的完成一系列與書寫內容相關的節奏事件(Cheng-Lai et al., 2013)。此外, DD兒童在與節奏能力密切相關的語音和正字法技能方面也存在缺陷, 使得他們需要花更多時間思考音素?字素映射, 從而導致更頻繁的停頓, 書寫速度自然就會減慢, 準確性和流暢性也相應降低(Sumner et al., 2013; 衛垌圻 等, 2020)。可見, DD兒童的書寫質量與其節奏感知能力密切相關。

基于上述分析, 節奏能力在解碼、閱讀理解和書寫效率方面均有著重要作用。節奏異常的個體, 解碼效率更低, 閱讀理解更吃力, 書寫質量也更差, 可見, DD 兒童節奏能力異常可預測其在閱讀加工層面的缺陷, 這也充分說明了節奏異常可能是DD 更早期更深層次的風險因素, 對DD 的早期識別與干預有著重要價值。

4 研究展望

綜上所述, 節奏異常是個體閱讀發育異常的重要指標, 對早期節奏的深入理解有助于DD 的早期發現和識別(Ladányi et al., 2020)。但有關DD節奏異常的研究尚不成熟, 尤其需要對節奏異常和DD 的關系進行深入探討, 以豐富當前DD 相關的研究結論。還需要注意, 由于DD 患者群體存在多質性特征, 需要通過更廣泛的研究進一步確認節奏異常在多大程度上能夠解釋DD 患者的個體差異。此外, 相關的測量研究也還停留在實驗室階段, 尤其是對早期嬰幼兒的研究多采用腦神經技術, 這在可行性和成本方面存在較大限制。因此, 未來研究應考慮到以下四個方面。

4.1 探究漢語DD 兒童的節奏異常特點及作用機制

目前已有較多研究都證實了節奏異常可能是DD 兒童的早期風險因素, 并對其內在的作用機制進行了探討, 但是這些研究結果大多來自字母語言文字系統, 而有關非字母語言文字系統的研究較少, 尤其是漢語DD 節奏異常的研究則更少。漢語DD 兒童也表現出解碼、閱讀和書寫障礙, 尤其是書寫障礙已被列入漢語 DD 的診斷標準(Cheng-Lai et al., 2013)。與字母語言強調書寫形式的流暢性和連續性不同, 漢語書寫對筆畫準確性要求更高(Alamargot et al., 2020; Lam et al.,2011)。比如漢字包含筆畫的急轉彎, 需要頻繁提筆(Tseng, 1998), 而且連續漢字之間并沒有像英語單詞一樣用于區分的空白, 這些獨特性又是如何通過節奏異常對DD 兒童的文字閱讀困難產生影響, 其作用機制如何都亟需深入探討。因此, 未來研究應該深入拓展對非字母語言文字系統中DD 兒童的節奏異常特點及其對文字閱讀困難的影響展開研究, 也可考慮納入嬰幼兒早期繪畫運動節奏測量, 對個體早期書寫活動中的節奏特點進行探索, 進一步揭示兩者因果關系, 為更早地通過節奏異常識別DD 風險兒童提供更廣泛的實踐和理論依據。

4.2 縱向追蹤探究DD 兒童節奏異常的個體差異

DD 多因素理論(Pennington, 2006)認為, DD患者是一個異質性的群體, 具有較強的個體差異,存在各種潛在的損傷模式(McArthur et al., 2013;Pennington et al., 2012), 而且不同風險因素起作用的時機和大小也因人而異(Goswami et al.,2021), 但目前有關DD 兒童個體差異的研究還處于起步階段。此外, 盡管DD 診斷和治療方式各異, 但眾多研究一致表明, 早期識別可以發現DD患病風險, 適當干預可以幫助風險兒童克服風險跡象(Alonzo et al., 2020; Helland et al., 2021;Ladányi et al., 2020)。有關個體早期節奏能力發展的研究發現, 嬰兒期的節奏訓練可以增強大腦聽覺?運動耦合, 這種耦合反過來又促進節奏能力發展(Cirelli et al., 2016)。根據Goswami (2003),Goswami 等人(2021)的觀點, 從個體早期開始的縱向研究是找到導致DD 風險因素的最佳方法。因此, 有必要采用長期的追蹤研究方式, 深入探究節奏異常與DD 兒童閱讀困難之間的相互關系,發掘節奏影響人類語言與閱讀發展的更深層機制,為設計更具針對性的早期識別和干預方案提供更充分的理論支持。

4.3 探索將節奏異常納入基于最具預測性聲學參數集的機器學習分類模型

正如前文所述, 節奏常用分析指標為聲音信號與神經振蕩夾帶的相位一致性程度。近期也有研究采用EEG 記錄的圖像信息, 使用復雜網絡分析方法對DD 兒童進行分類預測(Gallego-Molina et al., 2022; Martinez-Murcia et al., 2020; Ortiz et al., 2020; Rezvani et al., 2019)。交叉驗證顯示,在區分DD 和TD 兒童時相位?振幅耦合(Phase-Amplitude coupling, PAC)顯示出良好的分類準確性(Martinez-Murcia et al., 2020; Rezvani et al.,2019)。Smoller 等人(2019)認為, 通過音樂節奏處理測量的計時技能受損, 與其他已知和尚待確定的風險因素結合在一起, 可以作為預測語言/言語障礙的風險因素集。例如, 對兒童進行了一系列腦電(EEG)實驗, 讓他們聽帶有慢節奏韻律(0.5～1 Hz)、音節(4～8 Hz)或音素(12～40 Hz)頻率的調幅噪聲, 檢測與DD 相關的振蕩采樣感知差異。結果發現該方法有效識別 DD 的準確率為 80%(Martinez-Murcia et al., 2020)。Rezvani 等人(2019)使用29 名DD 兒童和15 名TD 兒童的腦電靜息狀態數據, 利用相位滯后指數(Phase Lag Index,PLI)計算了多個頻帶的加權連通性矩陣, 依據來自不同頻段的局部網絡特征, 對兒童的分類準確率達到95%。目前, 研究者們探究了不同狀態和頻段的語音聲學參數對DD 的預測準確性, 但是涉及早于語言出現的節奏中最具預測性的聲學參數尚不明晰, 可考慮進一步細化節奏相關聲學參數,用以印證行為特點, 幫助非專業診斷人員識別DD。另外, DD 研究還發現了男童和女童在發病率和發病時間上存在顯著的性別差異(Berninger et al., 2008; Brandlistuen et al., 2021; Helland et al.,2021)。未來研究可探索節奏能力是否存在性別差異, 如果有, 可嘗試將其納入機器學習算法幫助DD 自動識別建模。

4.4 注重早期節奏測量的適用性, 提高生態效度

當前DD 兒童節奏研究中使用的研究材料多是為突出節奏信息而專門設計的聲音材料, 信息組合和呈現方式都局限于實驗室環境, 不宜大范圍推廣。未來研究可以從節奏聲音材料入手, 選取更接近自然環境的真實聲音作為實驗刺激, 如適合嬰幼兒使用的童謠、兒歌中的節奏序列片段(Attaheri et al., 2022; Suppanen et al., 2019), 提高研究結論和測量方式的生態效度。鑒于音樂和語言有著共享的神經加工機制, 因此異常節奏感知也可以使用音樂節奏感知任務來測量, 比如使用音樂節選測試節奏辨別能力(Gordon, 2002)。一項最新研究中, Edalati 等人(2023)使用音樂序列轉錄任務(MSTT, Musical sequence transcription task)在課堂環境中縱向評估了兒童二、三、五年級的節奏序列加工能力, 在吸引和激勵兒童積極參與實驗的同時, 還大大提高了研究方法和結果的可推廣性。另外, MSTT 與文化無關, 無論語言背景和識字能力如何, 都可以進行測量。當然, 節奏任務可以首先應用于學齡前兒童和學齡兒童的臨床篩查。當有更多可靠的嬰兒節律測試可用時, 再擴展到嬰兒篩查, 以幫助非專業診斷人員, 如家長、教師、社會工作人員等進行大范圍初篩, 然后再將具有節奏異常特點的兒童納入專業測試和診斷, 提高DD 兒童識別率和診斷率, 減少漏診和誤診。