青春期兒童先天性巨結(jié)腸合并盆腔膿腫致膿毒血癥1 例

張 帆 杜軍強(qiáng)

盆腔膿腫包括輸卵管膿腫、卵巢膿腫、輸卵管卵巢膿腫、急性腹膜炎與急性盆腔結(jié)締組織炎所致的盆腔膿腫，以及盆腔手術(shù)后的感染，鄰近感染灶的感染蔓延，如闌尾炎和憩室炎導(dǎo)致的盆腔膿腫。其中以輸卵管卵巢膿腫最常見，好發(fā)于育齡期性生活活躍女性，多由生殖道逆行感染引起，青春期兒童發(fā)生罕見，一旦發(fā)生往往會(huì)對(duì)其遠(yuǎn)期的生育能力造成嚴(yán)重?fù)p害[1]。我院收治1 例先天性巨結(jié)腸合并盆腔膿腫導(dǎo)致膿毒血癥的青春期患兒，現(xiàn)將其診治過程報(bào)道如下。

1 病歷摘要

患兒，女，12 歲，2019 年因“闌尾炎”于外院行“腹腔鏡闌尾切除術(shù)”，10 歲月經(jīng)初潮，平素月經(jīng)不規(guī)則，周期1 ～2 個(gè)月，經(jīng)期10 d，量中等，有痛經(jīng)，末次月經(jīng)：2022 年8 月9 日，性狀同前。患兒平素排便每天10 余次，排便時(shí)多呈噴濺狀，多解糞渣樣便，無黏液膿血便，常污染衣褲。本次因“下腹痛10 d”于8 月10 日入住我院。患兒10 d 前無明顯誘因下出現(xiàn)腹痛，初以右下腹為主，呈陣發(fā)性，無放射性疼痛，無進(jìn)行性加重，伴下腹墜脹明顯，無惡心、嘔吐，無尿頻、尿急、尿痛，無畏寒、發(fā)熱等不適，1 d 前因腹痛持續(xù)存在至當(dāng)?shù)匦l(wèi)生院就診，查血常規(guī)提示白細(xì)胞計(jì)數(shù)30.4×109/L，降鈣素原7.5 ng/mL，遂轉(zhuǎn)至我院就診。

入院查體：體溫39 ℃，脈搏104 次/min，呼吸20次/min，血壓104/67 mm Hg，神志清，精神軟，全腹稍膨隆，全腹壓痛，右下腹明顯，反跳痛不明顯，聽診可聞及微弱腸鳴音。婦科檢查：外陰肥厚潮濕，黏附多量血性分泌物。因患者極其不配合，肛腹診未查。8月10 日急診腹部彩超：宮腔積液。右附件區(qū)混合回聲團(tuán)，炎性塊？左側(cè)附件區(qū)管狀液性暗區(qū)，輸卵管積液伴炎性變？全腹增強(qiáng)CT：雙側(cè)附件區(qū)膿腫形成，左側(cè)輸卵管擴(kuò)張；腹盆腔少量積液；腹腔內(nèi)游離氣體，考慮為產(chǎn)氣桿菌感染所致可能，請(qǐng)結(jié)合臨床除外消化道穿孔可能。腹腔及后腹膜多發(fā)小淋巴結(jié)。血常規(guī)：白細(xì)胞計(jì)數(shù)28.3×109/L，中性粒細(xì)胞百分比89%，血紅蛋白105 g/L，超敏C 反應(yīng)蛋白168.5 mg/L，降鈣素原4.26 ng/mL；生化檢查：谷丙轉(zhuǎn)氨酶74 U/L，谷草轉(zhuǎn)氨酶36 U/L。

入院后即予一級(jí)護(hù)理、心電監(jiān)護(hù)、禁食，“注射用亞胺培南西司他丁鈉1.0 g 加入250 mL 生理鹽水中靜脈滴注，每8 h 1 次”抗感染及補(bǔ)液對(duì)癥支持治療。患兒入院后腹痛持續(xù)存在，體溫波動(dòng)于39.0 ～39.5 ℃。8月11 日復(fù)查血常規(guī)：白細(xì)胞計(jì)數(shù)16.6×109/L，中性粒細(xì)胞百分比91%，血紅蛋白98 g/L，超敏C 反應(yīng)蛋白221.2 mg/L，降鈣素原5.9 ng/mL，炎癥指標(biāo)進(jìn)行性升高，血紅蛋白進(jìn)行性下降，結(jié)合輔助檢查考慮盆腔膿腫形成合并膿毒血癥，抗感染治療效果不佳。同時(shí)結(jié)合CT表現(xiàn)：游離氣體及結(jié)直腸巨型擴(kuò)張表現(xiàn)，腸道原發(fā)疾病甚至腸穿孔不能完全排除，故于8 月12 日全院大討論后急診行剖腹探查術(shù)。術(shù)中見腹膜明顯增厚且水腫，進(jìn)入腹腔即見下方黃色稀薄膿液，腹膜下方見餅狀大網(wǎng)膜，表面覆滿厚膿苔，大網(wǎng)膜充血增厚明顯；盆腹腔臟器包裹，表面附著較厚膿苔，未見正常腸形，盆腔內(nèi)子宮及雙側(cè)附件未見，仔細(xì)分離發(fā)現(xiàn)腸管粘連明顯，結(jié)直腸擴(kuò)張明顯，腸系膜腸管表面均有膿苔，結(jié)腸、小腸粘連處及腸間隙內(nèi)可見多個(gè)膿腫，暴露子宮，發(fā)現(xiàn)子宮偏小，子宮表面覆滿厚膿苔、充血（圖1），右側(cè)輸卵管卵巢包塊10 cm×10 cm，分離粘連后發(fā)現(xiàn)右側(cè)卵巢表面約長(zhǎng)0.5 cm 破裂口，有膿液流出，切開右側(cè)卵巢輸卵管包塊流出大量膿液，右側(cè)卵巢內(nèi)可見大量膿苔附著，內(nèi)呈蜂窩狀，部分為壞死組織，卵巢輸卵管正常形態(tài)界限不清；左側(cè)輸卵管屈曲成團(tuán)大小約6 cm×5 cm，分離左側(cè)輸卵管卵巢粘連過程中見左側(cè)輸卵管內(nèi)膿液噴涌而出，左側(cè)卵巢偏大，大小約4 cm×4 cm，分離粘連后內(nèi)見淡黃色液體流出，肝周、雙側(cè)結(jié)腸旁溝大量膿液及膿苔。術(shù)中膿液培養(yǎng)結(jié)果為脆弱擬桿菌，分離暴露子宮及雙側(cè)輸卵管卵巢，理清腸管走行，吸盡膿液，清理膿苔。

圖1 剖腹探查術(shù)中

與患者家屬溝通后，同意行雙側(cè)輸卵管切除+右側(cè)卵巢膿腫壁剝除+部分壞死卵巢組織切除。超聲刀沿左側(cè)輸卵管管腔自遠(yuǎn)端向近端逐漸分離輸卵管，并在近宮角處鉗夾離斷左側(cè)輸卵管，殘端結(jié)扎。剪開右側(cè)卵巢組織，剪下膿苔、膿腫壁，剪下壞死的部分卵巢組織并送快速病理檢查，提示（右卵巢）炎性改變伴膿腫形成。超聲刀自右側(cè)輸卵管近宮角處開始分離輸卵管管腔至遠(yuǎn)端與卵巢粘連處，離斷并切下右側(cè)輸卵管，電凝止血。反復(fù)用溫生理鹽水沖洗腹腔，整理腸管，術(shù)后在右側(cè)盆腔、子宮直腸陷凹、肝周各放置1 根引流管接引流袋，皮下放置引流管1 根接高負(fù)壓引流瓶。術(shù)后繼續(xù)予亞胺培南西司他丁鈉抗感染治療，待切口愈合、炎癥指標(biāo)正常后于9 月7 日出院。9 月6 日復(fù)查腹部增強(qiáng)MRI 提示直腸明顯擴(kuò)張（圖2a），寬約9.1 cm，結(jié)直腸內(nèi)多發(fā)內(nèi)容物積聚，擴(kuò)張明顯（圖2b），考慮先天性巨結(jié)腸可能。術(shù)后電話隨訪患兒恢復(fù)可，無明顯腹痛、腹脹，無畏寒、發(fā)熱等情況，但排便次數(shù)仍多，出院后至上級(jí)兒保醫(yī)院就診，考慮先天性巨結(jié)腸，建議手術(shù)治療，未接受手術(shù)。

圖2 腹部增強(qiáng)MRI

2 討論

盆腔膿腫多發(fā)生于有性生活的育齡期女性，性傳播的病原體如支原體、衣原體、淋球菌等感染是引起盆腔感染的常見因素。兒童發(fā)生盆腔感染多與下生殖道或泌尿道的感染、陰道內(nèi)異物置入、外界因素導(dǎo)致的直接損傷等相關(guān)，也有兒童闌尾炎術(shù)后發(fā)生盆腔膿腫的案例，這可能與術(shù)中闌尾已穿孔化膿導(dǎo)致炎癥蔓延、術(shù)者操作不規(guī)范，未對(duì)潛在形成膿腫的粘連腸管進(jìn)行充分分離暴露，未仔細(xì)探查盆腹腔，術(shù)后未放置引流管等相關(guān)[2]。

HAKIM 等[3]對(duì)青春期無性生活女性盆腔膿腫患者的研究發(fā)現(xiàn)，76.0%的患者存在并發(fā)疾病，如近期或頻繁發(fā)作的闌尾炎、克羅恩病等導(dǎo)致腸道細(xì)菌移位、泌尿生殖道畸形等。本例患兒入院后反復(fù)確認(rèn)無性生活史、無陰道內(nèi)異物置入、近期無外傷史、未進(jìn)尖銳食物或異物史，也無泌尿生殖道畸形，故可排除性生活、外傷、泌尿生殖道等引起的感染。術(shù)中取膿液培養(yǎng)結(jié)果提示為脆弱擬桿菌陽性，該菌為條件致病菌，作為腸道正常菌群的一部分，主要存在于結(jié)腸中，還存在于人體口腔、呼吸道、泌尿生殖道黏膜上。當(dāng)宿主黏膜受損時(shí)，脆弱擬桿菌可侵犯黏膜下層，引起感染，也可經(jīng)血液流動(dòng)，引起身體其他器官如腸道、腹腔、肝、肺、腦組織化膿性感染伴發(fā)膿腫。且本例患兒身高151 cm，體重65 kg，體重指數(shù)28.5 kg/m2，平時(shí)飲食習(xí)慣不佳，喜食辣條、奶茶等不健康食品，婦檢外陰肥厚潮濕，同時(shí)伴先天性巨結(jié)腸，排便次數(shù)多，常形成污糞，故盆腔膿腫形成的原因首先考慮為腸道內(nèi)菌群移位及外陰衛(wèi)生環(huán)境差相關(guān)。另患兒2019 年行“闌尾切除術(shù)”，診斷膿毒血癥、彌漫性腹膜炎、左附件區(qū)炎性包塊，術(shù)前CT 影像可見左側(cè)附件區(qū)膿腫形成，周圍有滲出，且結(jié)直腸擴(kuò)張明顯，小腸未見明顯異常。但術(shù)中僅行闌尾切除術(shù)，術(shù)后病理提示“單純性闌尾炎”，嚴(yán)重的膿毒血癥癥狀與術(shù)后病理診斷不符，術(shù)中也未對(duì)左附件區(qū)炎性包塊進(jìn)一步處理，為本次發(fā)生嚴(yán)重盆腔感染導(dǎo)致膿毒血癥埋下了隱患。

對(duì)于盆腔膿腫的治療，因其多為需氧菌、厭氧菌、支原體、衣原體等多種病原菌的混合感染，故一開始即需經(jīng)驗(yàn)性應(yīng)用廣譜抗生素。對(duì)于抗感染治療效果不佳或重癥感染，需及時(shí)外科介入盡早清除感染病灶，尤其是未生育者，盡量減少對(duì)遠(yuǎn)期生育能力的破壞。本例患兒入院48 h 內(nèi)抗感染效果不佳后及時(shí)給予手術(shù)治療。盆腔膿腫術(shù)中分離粘連的臟器及腸管時(shí)往往因炎癥充血水腫明顯，組織脆且易出血，需由臨床經(jīng)驗(yàn)豐富的醫(yī)生操作，全面細(xì)致探查盆腹腔，充分游離粘連組織，清理盆腹腔膿苔及膿液，術(shù)后盡量恢復(fù)其原解剖結(jié)構(gòu)及腸管排列，必要時(shí)放置多根引流管，仍需充分抗感染及營(yíng)養(yǎng)支持治療，并關(guān)注腸道恢復(fù)情況。