超聲在Tietze 綜合征診斷與治療中的應用

李 娜

（長春市中醫院電診科 吉林 長春 130000）

Tietze 綜合征（Tietze syndrome，TS）于1921 年首次由德國外科醫生Alexander Tietze 報道，臨床癥狀表現為突發或逐漸發作的上胸部疼痛，伴有胸肋骨、胸鎖骨或肋軟骨關節腫脹，疼痛可持續數天至數周不等，腫脹可持續數月至數年不等，其中70%～80%的患者累及單側胸肋骨、胸鎖骨及肋軟骨關節之一，并且最常見于第2 ～4 肋軟骨關節，發病年齡常小于40 歲[1-2]。TS 的病因和發病機制尚不明確，目前認為，最可能的病因學理論是微創傷和/或呼吸道感染及胸肋關節間韌帶附著點炎癥或創傷反應[3]。TS 是一種相對罕見的疾病，其診斷除了應具備相符合的癥狀及體征外，仍建議結合一項影像學檢查進行輔助診斷。磁共振成像（MRI）和超聲檢查是最常用的方法，與MRI 相比，超聲具有實時動態監測、價格低廉及可重復性強等優點，同時，還具備介入性治療及療效評估的優勢，因此，應用超聲檢查診斷和治療TS 是今后的發展方向。目前能夠檢索到的國內關于TS 超聲聲像圖特點的文獻很少，為此本文將針對國外的一些相關文獻做一篇綜述。

1 TS病因理論分析

1.1 解剖結構相關的病因學分析

Motulsky 等[4]通過分析1945—1953 年以來報道的77 例進行病理活檢的TS 患者，發現第二肋軟骨關節受累的情況約占60%，第三、第四肋軟骨受累情況遞減，因此提出TS 的發生可能與解剖結構中的一種不穩定型結構即胸肋關節間韌帶有關。理由是尸檢發現此解剖結構幾乎在所有的第二胸肋關節都存在，在第三胸肋關節發生率約20%，在第四胸肋關節發生率僅為10%，在其他胸肋關節的發生率更為罕見，這與TS 累及這些關節軟骨的發病率非常相似，因此胸肋關節間韌帶附著點的炎癥或創傷反應，使韌帶附著點纖維攣縮導致軟骨向前彎曲，從而引起局部的疼痛和腫脹是最可能的病因學解釋，Beck 等[5]也支持此觀點。

1.2 其他病因學因素分析

關于TS 早期的報道指出營養不良是可能病因，但Kayser[6]不支持這一觀點，并排除了與肺結核、肋軟骨過早鈣化或骨化存在一定關系的說法，同時指出可能與TS 病因相關的多種因素，這些因素也可能共同作用，存在多重因果關系，包括[7-12]：慢性過度咳嗽、打噴嚏、嘔吐、胸部創傷、繁重勞動引起的肋骨關節微創傷、呼吸道感染、免疫性疾病、維生素缺乏、細菌感染及異常的機械應力等。2019 年Kumar 等[13]及2020 年Ito[14]各報道一例由于俯臥位導致TS 的病例，提出TS 的發生可能與體位不正有關。2022 年Tan 等[15]及2023 年Kuridze 等[16]各報道一例新型冠狀病毒感染后發生TS 的病例，指出能夠正確識別并診斷此病，對排除與新冠肺炎相關的危及生命的并發癥非常重要。

2 TS臨床診斷要點

2.1 臨床癥狀及體征

TS 患者常主訴突發或逐漸發作的前胸部疼痛，疼痛通常局限在受累肋軟骨區，也可放射至肩部、手臂和頸部等，但通常局限于受累部位神經支配的皮區，疼痛的程度輕重不一，有的患者甚至暈厥，被救護車送至急診。與TS相關的疼痛會隨著胸壁運動、打噴嚏、咳嗽、深呼吸、彎腰或勞累而加重[2,17]。體格檢查時，受累關節常可觸及0.5 ～3.0 cm 大小腫塊[1]（這是與肋軟骨炎鑒別要點之一，具體詳見表1[3]），質硬，表面皮膚無變色或皮疹、無局部淋巴回流障礙，無異常關節活動，該區域皮膚活動自如，但也有文獻報道腫脹局部皮膚變紅、白細胞計數增多、紅細胞沉降率升高和發熱（可至38 ℃），這可能與TS 急性發作或加重期有關[3]。

表1 Tietze 綜合征與肋軟骨炎鑒別

TS 與急性冠脈綜合征的重要鑒別點在于后者的胸痛癥狀逐漸加重，且與休息、睡眠或活動無關[18]，常伴有心電圖一過性改變；TS 與心絞痛鑒別要點在于后者通常通過含服硝酸甘油可緩解癥狀，而前者不能；當二者共存時，TS 被漏診的原因常常是未能對患者進行胸部觸診檢查。由于TS 引起的胸壁疼痛還可能表現為C4-T6 周圍神經支配引起的上腹痛，因此TS 還需要與消化道潰瘍疾病、胃病、食管炎、食管疝或膽囊疾病鑒別。綜上，TS 的診斷基于排除上述疾病及其他可能危及生命或引起焦慮的疾病，如乳腺疾病、肺疾病（肺癌、肺栓塞等）、胸壁腫瘤、胸壁外傷等，經過仔細詢問病史、充分了解臨床癥狀及體征，并結合排除相關疾病的實驗室檢查，最終確診此病。值得強調的是在體格檢查過程中，通過觸診疼痛部位來重現疼痛是鑒別診斷過程中的重要部分。

此外，在診斷和隨訪TS 期間，應始終懷疑存在惡性腫瘤的風險，如果腫脹一直未消退或增大，應盡早進行活檢。2016 年Kaplan 等[19]選取2001 年3 月—2012 年7 月期間在三個不同醫療機構診斷為TS 的121 例患者，進行治療、重新診斷和隨訪的回顧性分析。發現其中27 例患者在隨訪第一年關節腫脹的直徑增加了一倍，隨后對這27 例患者全部進行了直徑2.0 ～3.0 cm的切除活檢（此類病變不推薦針刺活檢），病理檢查發現其中13 例患者被確診胸壁腫瘤（5 例良性和8 例惡性），需要手術干預。

2.2 實驗室檢查及病理檢查

實驗室檢查：血細胞計數、沉降率、尿分析、血清學檢查以及鈣和磷測定均正常，其中有一些患者紅細胞沉降率升高，但被證明無特異性[2，19]。

病理檢查：TS 患者活檢組織通常為正常或肥大的軟骨組織，未發現腫瘤或炎癥跡象，可能伴有血管結構增加、纖維化、退行性變伴裂隙形成和鈣化，部分病例伴有軟骨膜和軟組織腫脹或水腫[6,20-22]。正常成人關節軟骨是無血管和神經的，而軟骨內出現這些結構可能是導致疾病疼痛和進展的原因[23]。1956 年Kayser[6]通過查閱過去23 年期間共報道的159 例TS，重點研究有病理結果的病例，經過對比分析指出，它可能根本不是一種軟骨疾病，而是周圍韌帶的疾病。

2.3 TS 的影像學表現

2.3.1 胸部X 線檢查 胸部X 線檢查不能顯示軟骨結構，主要用于排除其他疾病[24]。

2.3.2 計算機斷層掃描（CT）檢查 TS 患者的CT表現可分為四種類型[25-26]：（1）胸肋骨軟骨連接正常；（2）軟骨局灶性增大；（3）軟骨腹側成角；（4）骨硬化、肋軟骨鈣化、軟組織腫脹。Edelstein 等[26]通過分析6 例TS 患者的CT 圖像，證實了CT 對評估TS 有用，同時也指出必須與臨床特征聯合起來才能確診的局限性。2021 年Y?ld?z 等[2]對28 例TS 患者進行胸部CT 檢查，未發現任何陽性結果，可見CT 不適合作為篩查TS 的檢查。

2.3.3 MRI 檢查 在2008 年Volterrani 等[24]將12 例診斷為TS 的患者的MRI 與正常受試者的MRI 圖像對比分析，TS 患者的MRI 表現為軟骨局灶性增大；軟骨和軟骨下骨髓水腫；軟骨和關節周圍結構明顯和快速的對比增強。但關節炎也有類似的增強特點，根據此病例無法將二者進行對比分析，因此需要進一步研究二者是否存在差異性。

2.3.4 超聲檢查 TS 的聲像圖表現[14,27-28]：肋軟骨關節腫脹，受累肋軟骨呈不規則隆起樣改變，軟骨厚度增加，后方回聲衰減明顯；周圍軟組織腫脹（軟骨膜、肌肉、筋膜和肋軟骨連接處周圍的韌帶增厚）、回聲減低；關節附近血管增多。2018 年Do 等[29]使用超聲檢查診斷了一例非典型癥狀的TS 患者，此患者的心電圖、平板負荷試驗、實驗室檢查和CT 檢查結果均無異常，由此可見超聲檢查對于識別肋軟骨增大及軟組織腫脹具有明顯優勢。2023 年Kuridze 等[16]也報道了一例使用超聲檢查診斷的TS 患者，指出超聲圖像能夠明顯顯示受累關節的炎性改變和周圍組織腫脹，圖像足夠精確，患者通常不需要任何進一步的診斷程序。但Kuridze 等[16]在病例報道中還指出，受累關節區域無血管形成，由此可知，關節附近血管增多的現象并不是所有病例都出現的特征性聲像圖表現，因此，TS 的彩色多普勒聲像表現仍需要進一步研究。超聲除了在軟組織腫脹成像中的優勢外，其引導下的局部注射治療也具有明顯優越性，2024 年Bashir 等[30]對比分析30 例超聲引導下局部注射治療外上髁炎與30 例盲法注射治療的患者，結果證明在減輕肘關節不適和改善肘關節活動功能方面具有更高的準確性和有效性，且在6 周的隨訪觀察中無明顯不適發生。使用超聲引導注射可確保正確插入針頭，防止針頭與神經、肌腱和血管的直接接觸，提高有效性，同時將副作用降至最低。在TS 患者的注射治療中，因為肋軟骨關節后方是縱隔結構，如果針頭放置過深或偏移，則可能進入胸膜腔導致氣胸，造成嚴重的并發癥，因此在超聲引導下完成介入治療是非常有必要的。

2.3.5 骨掃描檢查 TS 患者的骨掃描顯像具有高敏感性的檢測，但特異性較低，不能區分TS 與惡性腫瘤[31]。1994 年Yang 等[32]提出通過提高的分辨率，TS 的99mTc-MDP 骨掃描顯像特征性表現為鼓槌狀、喇叭狀、C 形或倒C 形的攝取模式，但在之后的研究中未被證實。

2.3.6 PET-CT 檢查18F-FDG PET-CT 可以同時獲得CT 解剖圖像和PET 功能代謝圖像，對炎性疾病具有公認有用性，2018 年Oh 等[31]報道了一例病理結果確診為TS 的病例，PET-CT 表現為病灶的FDG 攝取僅限于軟骨前部，伴有致密鈣化，未見其他顯著異常。2019 年Doudouh 等[33]也報道了一例使用18F-FDG PET-CT 診斷TS 的病例，顯示高代謝活性區僅位于受累軟骨和關節周圍結構，SUVmax 值為3.4。通過上述報道可知，PET-CT 可用于TS 的輔助診斷，但因檢查結果的特異性分析不足且檢查費用較高，不適宜用于篩查。

綜上所述，比較上述TS 的影像學檢查發現，超聲和MRI 結果均能證實TS 患者透明軟骨血管增生和退行性變的病理學結果，并且能夠解釋臨床檢查觸診到腫塊的特征性表現，因此，超聲和MRI 均可作為輔助診斷TS的有效影像學檢查方法，但與MRI 相比，超聲具有實時動態、檢查時間短、隨時可與患者溝通的明顯優勢，特別是對于骨骼存在一定程度畸形的患者來說，超聲檢查能夠通過多種體位的掃查全面評價病變部位及程度，更重要的是超聲還可以引導局部注射治療、評價預后，具有明顯的成本優勢。

3 TS治療

3.1 保守治療

TS 的治療首先包括充分安撫患者的焦慮情緒，告知患者疾病的良性、自限性特征，以減輕其心理壓力、消除對嚴重疾病的恐懼，并處以對癥治療措施來緩解疼痛，例如口服止痛藥、非甾體抗炎藥、局部熱敷及限制患側肢體體力活動等，平均而言，在接受治療三周內癥狀明顯緩解或消失，如果患者積極配合保守治療仍然無改善的話，則需考慮其他治療方式[2,34]。2022 年Elsayed 等[35]對40 例TS 患者隨機分組治療，評價短期內口服皮質類固醇激素和非甾體抗炎藥改善TS 患者生活質量和疼痛的療效，研究表明口服皮質類固醇激素效果優于口服非甾體抗炎藥，并指出治療的副作用均在可接受范圍內。

3.2 局部注射治療

對于保守治療效果不滿意、止痛藥或非甾體抗炎藥耐藥的患者，爭取患者知情同意后可進行超聲引導下局部皮質類固醇激素注射治療，治療可分多次進行，直到癥狀明顯改善或消失[36]。在超聲引導下可準確定位注射部位和深度，對于并發癥發生率降低至關重要。2020 年Aydin 等[37]報道一例超聲引導下應用胸橫肌平面阻滯技術注射類固醇激素治療TS 的病例，達到了極佳的鎮痛效果。

3.3 手術治療

對于難治性、反復發作性的TS 可以考慮切除受累肋軟骨的治療方法，此種治療方式需要使用固定補片進行胸壁重建，手術切除治療被認為是治愈本病的治療方式[5]。文獻中僅發現2 例通過手術治療TS 的病例報告[13,20]，2017 年由Gologorsky 等[20]手術治療一例TS患者研究指出，手術不是TS 傳統的治療方式，但完全切除受累的肋軟骨和相關肋骨外側及胸骨內側后，患者疼痛癥狀消失，無需再口服止痛藥。

4 結論

TS 是一種罕見的良性、自限性上胸壁疼痛性疾病，其癥狀極易與嚴重的疾病相混淆，然而常規實驗室檢查為TS 臨床診斷提供支持的信息卻很少。2016 年Kaplan等[19]報道的121 例確診為TS 的患者中，胸部X 線檢查、心電圖、常規實驗室檢查和胸部CT 均正常，再次證明這些檢查均不能作為輔助診斷TS 的首選，只能為排除其他疾病作為參考，而超聲檢查對于識別TS 并做出相應的診斷非常重要[38]：首先，與骨掃描、PET-CT 和MRI 相比，超聲檢查在各級醫院中的應用更加廣泛，而且檢查費用低廉，對于排除診斷來說性價比更高；其次，與胸部X 線和CT 不同，超聲檢查安全、無輻射、無明顯禁忌證；最后，超聲檢查不僅可用于TS 的輔助診斷，還可用于局部注射治療。但因TS 的發生和發展是動態演變過程，目前超聲診斷和治療TS 的病例數量有限，因此對于超聲診斷TS 的靈敏度和特異度仍需進一步研究完善。