經胸超聲心動圖可減少無頂冠狀靜脈竇綜合征漏誤診率

摘要：目的" 分析經胸超聲心動圖診斷無頂冠狀靜脈竇綜合征（UCSS）漏誤診原因，并提出相應的解決策略。方法" 回顧性分析2015 年1月～2024 年3月在中國科學技術大學附屬第一醫院接受手術治療的12例UCSS患者，男性7例，女性5例，年齡3～74歲。將患者的超聲心動圖結果進行比較，將納入患者分為超聲確診組和超聲漏誤診組。分析患者術前超聲心動圖錄像資料，記錄并分析特異性征象，根據冠狀靜脈竇顯示情況，分為顯示清楚、可疑、模糊、未顯示/顯示不清4種，計算各切面的顯示率，分析漏誤診原因，總結無頂冠狀動脈竇的超聲心動圖特征。結果" 超聲確診組8例，診斷準確率為66.7%，超聲漏診1例，漏診率為8%，誤診3例，誤診率為25%。在UCSS確診患者中，顯示CS的常用切面的顯示率均高于漏誤診組，其中右室流入道非標準切面在所有TTE確診的患者中均可顯示，該切面在兩組中差異有統計學意義（Plt;0.05）。結論" 超聲醫師對UCSS解剖、病理生理、血流動力學的理解以及對CS各切面的觀察對于準確診斷該病至關重要。經胸超聲心動圖作為該病極佳的篩查和診斷方式，有助于減少該病的誤診和漏診率。

關鍵詞：無頂冠狀靜脈竇綜合征；房間隔缺損；永存左上腔靜脈；超聲醫療質量控制

Transthoracic echocardiography can reduce the misdiagnosis and missed diagnosis rates of unroofed coronary sinus syndrome

LIU Hongjiao， YANG Dongmei， WANG Yuting

Department of Echocardiography， The First Affiliated Hospital of USTC， Hefei 230002， China

Abstract： Objective To analyze the reasons for missed and misdiagnosis of unroofed coronary sinus syndrome （UCSS） by transthoracic echocardiography and propose corresponding solutions. Methods A retrospective analysis was performed on 12 patients with UCSS who underwent surgical treatment in the First Affiliated Hospital of USTC from 2015 to March 2024， including 7 males and 5 females， aged from 3 to 74 years old. The echocardiographic results of the patients were compared， and the included patients were divided into an ultrasound diagnosis group and an ultrasound missed and misdiagnosis group. The preoperative echocardiographic video data of the patients were analyzed， and the specific signs were recorded and analyzed. According to the display of the coronary sinus， it was divided into four types： clear display， suspicious， blurred， and not clearly visible/not visible. The display rate of each section was calculated，" the reasons for missed and misdiagnosis were analyzed， and the echocardiographic characteristics of the UCSS were summarized. Results There were 8 cases in the ultrasound diagnosis group， with a diagnostic accuracy rate of 66.7%， 1 case of ultrasound missed diagnosis，with a missed diagnosis rate of 8%， and 3 cases of misdiagnosed， with a misdiagnosis rate of 25%. In patients diagnosed with UCSS， the display rate of commonly used sections showing CS was higher than that in the missed or misdiagnosed group. Among them， the non-standard section of the right ventricular inflow tract could be displayed in all patients diagnosed with TTE， and the difference between the two groups was statistically significant （Plt;0.05）. Conclusion Ultrasound physicians' understanding of anatomy， pathophysiology， and hemodynamics of UCSS， as well as the observation of various sections of CS， are essential for accurate diagnosis of the disease. Transthoracic echocardiography is an excellent screening and even diagnostic method for the disease， and it helps to reduce the misdiagnosis and missed diagnosis rates of the disease.

Keywords： unroofed coronary sinus syndrome; atrial septal defect; persistent left superior vena cava; ultrasound medical quality control

無頂冠狀靜脈竇綜合征（UCSS）指冠狀靜脈竇（CS）頂部與其對應的左房房壁之間的間隔缺失的一種先天性結構異常，最終導致左心房血流經冠狀靜脈竇匯入右房［1］ 。由于存在心房水平分流和其他合并畸形，患者可能面臨多種并發癥的風險，如肺動脈高壓、右心功能衰竭、腦栓塞等。該病極罕見，在所有先天性心臟病中僅占0.1%［2， 3］ ，既往對該疾病的認識普遍不足。近年來，關于UCSS的個案報告增多，但在實際工作中，由于CS解剖結構位于心臟后下方，走行與聲束探查的角度垂直，通常認為很難觀察 CS 的左向右分流路徑。研究顯示，各級醫療機構在診斷該疾病時均存在明顯的漏診和誤診［4-7］，漏誤診的原因普遍歸納為超聲醫師對該疾病認識不足，缺乏診斷經驗及診斷規范性。本研究回顧性分析我院經胸超聲心動圖（TTE）診斷UCSS，通過收集UCSS患者的臨床資料，分析超聲心動圖漏誤診原因并提出相應的解決策略，總結UCCS的超聲心動圖特征以及診斷過程中冠狀靜脈竇切面觀察的重要性，進一步深化和拓展對UCSS的認識，以期提高該病的診斷準確性，減少誤診和漏診的風險。

1" 資料與方法

1.1" 一般資料

回顧性整理分析2015年1月～2024年3月在中國科學技術大學附屬第一醫院（安徽省立醫院）接受超聲心動圖檢查的患者。納入標準：經TTE診斷UCSS且有手術明確診斷；經其他影像技術聯合診斷，多學科會診確認。排除標準：經TTE診斷UCSS，但未進行手術確診；未進行其他影像技術聯合診斷；合并嚴重并發癥或手術禁忌證，無法進行手術治療；TEE圖像質量差。最終12例患者納入分析，年齡3～74（37±24）歲。本研究方案獲得我院醫學研究倫理委員會審核批準（倫理審批號：2023-RE-159）。

1.2" 儀器和檢查流程

1.2.1" 超聲診斷儀器" "GE Vivid E95，飛利浦IE33、EPIQ 5、EPIQ 7C、西門子 SC2000等彩色多普勒超聲診斷儀，探頭采用經胸探頭，頻率范圍按照實際應用調節，在2～5 MHz。經食管超聲心動圖檢查（TEE），超聲診斷儀器為EPIQ 7C，探頭為X7-2t，探頭頻率范圍在3～10 MHz。

1.2.2" 檢查流程" "囑患者左側臥位和/或平臥位，探頭于胸骨旁、心尖部、劍突下及胸骨上窩進行探查，按照標準化方案進行圖像采集［8］。經胸超聲心動圖顯示冠狀靜脈竇的常用切面：胸骨旁左心室長軸切面顯示CS短軸，在胸骨旁長軸切面視圖中，表現為左房室瓣環后外側的一個無回聲區，在心動周期中隨房室溝移動。四腔心后下切面顯示CS長軸，在心尖四腔心切面基礎上，略向后下按壓探頭，當左房剛好消失時可見CS長軸。劍突下雙房變異切面顯示CS長軸。非標準胸骨旁左心室短軸切面顯示CS長軸。右室流入道變異切面，顯示CS匯入右房。超聲觀察內容包括各切面CS有無顯示、管腔內徑、血流顯示情況、CS管壁有無回聲失落等。

1.2.3" 其他影像技術診斷" "TEE：在橫切面的四腔觀中，略下壓探頭可以觀察到 CS和左房之間的隔膜。旋轉TEE換能器在食管中平面并接近 120°角，在左心房后壁后方顯示 CS。在顯示房間隔缺損的最佳雙平面視圖時，可以側動探頭，變化角度顯示CS結構。心臟及胸部大血管CT血管造影檢查：顯示左右心房之間有無交通，冠狀靜脈竇壁是否完整，有無合并永存左上腔靜脈（PLSVC）。

1.3" UCSS診斷標準

冠狀靜脈竇和左心房之間存在交通，包括完全和部分間隔缺失。二維超聲心動圖可顯示冠狀靜脈竇壁與左房之間回聲失落，彩色多普勒超聲可顯示冠狀靜脈竇與左房血流之間交通，由于壓力階差，左房內血流可通過缺損的竇壁經冠狀靜脈竇入右房，其血流動力學過程類似房間隔缺損（ASD）。

1.4" 記錄各切面CS顯示情況

根據留圖情況，將CS顯示情況分為清楚顯示、可疑、模糊、顯示不清/未顯示4種情況。計算各切面CS的顯示率，計算公式：顯示率=清楚顯示例數/總例數×100%。

1.5" 統計學分析

采用SPSS25.0軟件進行數據分析，計數資料以n（%）表示，兩組顯示率的比較使用 χ2 檢驗或Fisher精確檢驗。以Plt;0.05為差異有統計學意義。

2" 結果

2.1" 手術結果

12例患者數據中，11例患者接受手術治療，1例經TEE檢查顯示冠狀靜脈竇壁完整，未進行手術。經手術治療的11例患者中，8例TTE明確診斷為UCSS，1例TTE超聲診斷漏診，2例誤診為UCSS（1例為部分型肺靜脈異位引流，經冠狀靜脈竇引流至右心房；1例為復雜先天性心臟病：右心室雙出口、室間隔缺損、肺動脈瓣狹窄、房間隔缺損，同時合并永存左側上腔靜脈），經手術明確不合并UCSS（表1）。

2.2" UCSS類型及合并畸形

9例UCSS例的患者包括5例（55.5%）中間段部分缺失，4例（44.4%）終末端部分缺失。4例（44.4%）與其他類型的房間隔缺損相關（2例合并ASD，1例合并SA，1例合并PFO），1例伴有PLSVC。

2.3" 超聲漏誤診結果

12例患者中，11例患者的經胸超聲檢查結果和手術對比，漏診1例，誤診2例。有1例TTE診斷為UCSS，經TEE否認，按照術后否認UCSS，納入誤診組。診斷準確率為66.7%，漏診率為8.3%，誤診率為25%。

2.4" UCSS確認組和漏誤診組各切面CS顯示情況

UCSS確診患者中，各切面的顯示率均高于漏誤診組，其中右室流入道非標準切面在所有TTE確診的患者中均可顯示，該切面在兩組中的差異有統計學意義（Plt;0.05，表2），其他顯示CS的常用切面的差異無統計學意義（Pgt;0.05，表2）。1例經TTE診斷UCSS的超聲心動圖征象（圖1）。右室流入道非標準切面顯示UCSS（圖2），同時顯示右房、右室、冠狀靜脈竇長軸和左房結構，可觀察左房與冠狀靜脈竇壁之間出現回聲失落。

2.5" UCSS分型

本研究的9例無頂患者，按照謝式分型：I型完全無頂，0例；II型中間無頂，5例（IIa 1例，IIb 4例），III型終末無頂，4例（IIIa" 0例，IIIb 4例）。

3" 討論

UCSS是一組少見的復雜心臟畸形［9］，其病理機制尚不明確，目前普遍認為在胚胎發育過程中左心房靜脈皺襞缺失，即冠狀靜脈竇間隔缺失，導致指冠狀靜脈竇和左心房之間的異常溝通［10］。既往資料也將其歸類為ASD特殊類型［2］，原因是兩者血流動力學類似，但實際上UCSS并非真正的ASD，其房間隔結構完整，心房之間的分流通過冠狀靜脈竇間隔缺失發生，由于左右心室的舒張順應性差異，分流方向主要是從左到右，從LA到CS再入RA。雖然CS內的靜脈血可以流入左心房，但由于靜息時僅占心輸出量的4%～5%，因此沒有明顯的血流動力學變化［11］。患者通常無明顯特異性癥狀，容易被忽視，臨床診斷非常困難。多數患者由于各類原因進行TTE檢查，超聲聲像圖顯示右心增大，冠狀靜脈竇增寬等，在尋找心內結構是否異常時發現UCCS。臨床表現從完全無癥狀到充血性心力衰竭［12］，主要取決于缺損口的大小和合并癥的存在。本研究中11例患者多數患者無明顯臨床癥狀，僅有1例老年患者出現雙向分流，其缺損口較大，表現為發紺。1例年輕患者由于頭暈、頭痛等腦梗癥狀就診，仔細檢查后發現UCSS，其交通口較小，分析患者的癥狀可能與短暫的右向左分流有關。既往研究中也有因腦梗等類似癥狀就診發現UCSS的報道［13］。目前，部分研究認為UCSS是反常栓塞的一種罕見病因［14］。雖然多數患者無特異性癥狀，但如果臨床表現為右心增大、無法解釋的動脈血氧飽和度降低、短暫性發紺和包括中風或腦膿腫在內的矛盾栓塞時，超聲醫師應警惕是否存在UCSS ，并應重點檢查CS結構，減少漏診。

盡管了解UCSS的結構和血流動力學過程，但各級醫療機構仍存在明顯漏診和誤診， 本中心TTE診斷UCSS準確診斷8例，漏誤診4例（漏診1例、誤診3例），準確率66.7%，漏診率為8%，誤診率為25%。結合本中心對UCSS的診斷經驗和漏誤診分析，總結了以下超聲心動圖容易漏誤診UCSS的原因，并提出相應的解決策略：第一，檢查過程中未仔細觀察CS結構，或者CS掃查切面不完整。本中心漏診病例患者TTE聲像圖顯示房間隔幾乎完全缺失，右房、右室明顯增大，檢查過程中未仔細觀察CS結構，也未進行胸骨上窩切面掃查，最后手術證實房間隔缺損幾乎呈單心房改變，但是合并UCSS、PLSVC。本中心誤診病例，將1例心內型PAPVC誤診為UCSS，術前TTE顯示CS開口處擴張，右心增大，由于超聲診斷醫師未多切面綜合掃查，誤將擴張的CS認為是LA結構，故而認為CS與左房之間間隔完全中斷，彩色多普勒超聲呈雙向分流信號，診斷為完全型UCSS 。后續行TEE檢查診斷為PAPVC，糾正了TTE的診斷，與術中結果一致。回顧該患者的TTE聲像圖特征，CS增寬的原因是血流量增多，來源自異位引流的肺靜脈。第二，聲像圖質量差，切面顯示不清楚但未進一步通過其他檢查驗證。誤診的1例復雜先天性心臟病，TTE顯示CS增寬，但圖像質量顯示不滿意，TTE顯示LA與CS之間存在可疑回聲失落，因此考慮合并UCSS，術后否認，回顧該病例聲像圖特征，CS增寬原因是存在PLSVC。因此，從本研究漏誤診的病例來看，如果不能準確診斷UCSS，不僅會延誤患者的診斷、影響患者治療，甚至誤導手術方式。

雖然冠狀靜脈竇走行于心臟的后下方，診斷具有一定難度，但是經胸超聲心動圖仍是該病極佳篩查甚至診斷方式［6］。若多切面掃查，綜合檢查信息，可能會降低疾病的漏診和誤診。文獻中偶有報道關于診斷UCSS時探查CS切面信息［5， 6， 15］，綜合文獻及本中心經驗體會，觀察CS最常用的切面包括：胸骨旁左心室長軸切面顯示CS短軸；四腔心后下切面顯示CS長軸；劍突下雙房變異切面顯示CS長軸；非標準胸骨旁左心室短軸切面顯示CS長軸；右室流入道切面非標準切面。觀察內容包括各切面CS有無顯示、管腔內徑、血流顯示情況、CS管壁有無回聲失落等。本研究將UCSS確診病例與漏誤診病例關于CS的顯示情況進行比較，發現確診組中CS切面顯示率高于漏誤診組，另外，發現右室流入道非標準切面在所有TTE確診UCSS患者中均可顯示，差異有統計學意義。該切面同時顯示右房、右室、冠狀靜脈竇長軸和左房結構，對于左房與冠狀靜脈竇壁之間的回聲失落也能夠充分顯示，疊加彩色多普勒，能夠觀察血流從LA→CS→RA的過程。綜合本中心研究及文獻資料，UCSS聲像圖特征有［10， 11］：直接征象是竇壁回聲不連續，部分或完全缺失；伴或不伴有CS 增寬；彩色多普勒超聲顯示CS內血流豐富或不豐富，血流經過竇壁回聲中斷處，出現心房內血流交通；右心增大或不大。

UCSS常與不同的心臟異常有關，例如房室間隔缺損、心耳異常和冠狀竇口閉鎖等［16］，最常見的是與PLSVC相關，有研究顯示UCSS合并PLSVC甚至高達65%［17］，PLSVC可匯入LA或者CS［18］，其中，ASD與PLSVC通過UCSS引流至左房的情況被稱為Raghib綜合征［19， 20］。準確診斷PLSVC不僅和UCSS分型相關，還影響手術方式。國內學者在Kirklin分型［21］的基礎上按照有無合并PLSVC，提出改良的分型方法更有助于臨床術前準備［2］。因此，除了CS顯示切面的掃查外，胸骨上窩切面的掃查也至關重要，該切面能較容易發現PLSVC。一項關于產前UCSS的研究發現，該病還可能合并更復雜的心臟異常，如異構綜合征［22］。但在本研究確診的11例患者中，僅有1例合并PLSVC，遠低于既往研究［18］的報道。可能的原因有：該病較罕見，既往研究資料也均為小樣本資料，因此可能存在病例報道偏差；CS增寬最常合并PLSVC，超聲能相對容易地診斷PLSV，在后續的追蹤過程中發現兩者合并存在，而對于不合并PLSVC、CS間隔缺損小、分流量小而CS不增寬的UCSS患者，是否存在漏診而影響結果？本研究顯示ASD是UCSS最常見的合并結構性心臟畸形，這與目前國內的大樣本研究一致［23］。另外，當PLSVC和ASD同時存在時，需要在術前排除UCSS，以防止修補ASD后持續出現的發紺。本研究中的單心房合并PLSVC，術前TTE漏診UCSS，術后發現同時存在 UCSS，若手術僅對房間隔進行修補，則患者術后發紺可能持續存在。個案報道中也有類似情況發生［24］，患者同時存在小的繼發性ASD和大的UCSS，但是首次治療時通過手術僅封堵了小的繼發性ASD，而在后續治療中發現存在UCSS。

回顧漏誤診病例，總結如下：第一，在觀察CS結構時，掃查切面不完整，可能是檢查醫師的手法原因，也可能是患者圖像質量差的原因。UCSS血流動力學類似ASD，部分病例會導致右心增大。在檢查過程中無論是發現合并結構畸形、存在能夠解釋右心增大的基礎病時，還是無法解釋右心顯著擴張的原因時［25］，超聲醫師都應注意對CS結構的探查，要盡早診斷檢出，防止患者病情進展、加重。第二， CS擴張、其內血流流速增加，當 CS管壁回聲失落不明確時，容易誤診為UCSS。CS 擴張不代表一定存在UCSS，其擴張的原因很多［26-28］，包括：PLSVC；肺靜脈異位引流至 CS；上、下腔靜脈缺失，左半奇靜脈粗大，引流至 CS；冠狀動脈的動靜脈瘺；UCCS；右心容量負荷過重等。因此，CS擴張只是尋找UCSS的一個重要診斷線索。第三，CS擴張時，一定要首先尋找PLSVC，因為這不僅可能會誤診為UCSS，而且有可能是UCSS的合并畸形，且影響疾病的分型和決定手術方式。

針對TTE高度懷疑但是無法明確是否存在竇壁回聲失落時，建議TEE進一步檢查確認。隨著醫療新技術的發展，除TEE檢查外，3D-TEE、右心聲學造影技術以及CT血管造影等檢查技術［6， 29-31］也可補充完善術前診斷。

綜上所述，超聲醫師對UCSS解剖、病理生理、血流動力學的理解，對CS各切面的觀察，對于準確診斷該病至關重要。經胸超聲心動圖作為該病極佳篩查甚至診斷方式，通過對漏誤診病例的分析，學習UCSS的診斷思路，以期減少該病的誤診和漏診率。

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（編輯：郎" 朗）

收稿日期：2024-05-30

作者簡介：劉紅嬌，碩士，住院醫師，E-mail： hongjiaoliu@126.com

通信作者：楊冬妹，碩士，主任醫師，E-mail： dmymail627@126.com