2000—2015年陜西地區尿道下裂流行病學特征分析

徐國順，王安輝，倪建鑫，朱越華，鄭 昱，于 磊

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2000—2015年陜西地區尿道下裂流行病學特征分析

徐國順，王安輝，倪建鑫，朱越華，鄭 昱，于 磊

背景 近20～40年來，世界范圍內尿道下裂發病率逐年上升，國內缺乏陜西地區流行病學調查研究。目的 了解陜西地區尿道下裂流行病學特征，為本地區尿道下裂的預防提供參考依據。方法 回顧性選取2000年9月—2015年12月在西京醫院泌尿外科住院的尿道下裂患者429例為研究對象。分析患者臨床資料，描述患者的入院年齡分布、出生年份-病例數分布、住院年份-病例數分布、城鄉分布、地域分布、臨床分型分布及合并其他畸形情況。結果 患者入院年齡(1.33～36.75)歲，平均入院年齡(8.50±6.17)歲；P25=4.08歲，P50=6.08歲，P75=11.50歲。429例患者中，出生年份1971—2012年，僅1例出生于1971年，1991年以前每年出生的病例數均在10例以下，其中無1972—1978年及1981年、1985年出生的患者，自1992年開始，病例數呈波浪式上升，于2005年達最高峰，而后下降；2000年住院的有3例，2000—2015年每年住院的病例數呈波浪式上升，2015年達最高峰，而后下降。429例患者中，城鎮145例(33.8%)，鄉村284例(66.2%)；關中地區289例(67.4%)，其中西安市129例(44.6%)、渭南市73例(25.3%)、咸陽市63例(21.8%)、寶雞市21例(7.3%)、銅川市3例(1.0%)；陜北地區72例(16.8%)，其中榆林市38例(52.8%)、延安市34例(47.2%)；陜南地區68例(15.8%)，其中漢中市26例(38.2%)、商洛市23例(33.8%)、安康市19例(28.0%)。429例患者采用傳統臨床分型：陰莖體型367例(85.5%)，陰莖頭型50例(11.7%)，陰囊型9例(2.1%)，會陰型3例(0.7%)；采用DUCKETT臨床分型：前段型50例(11.6%)，其中冠狀溝型41例(82.0%)、陰莖頭型9例(18.0%)；中段型217例(50.6%)；后段型162例(37.8%)，其中陰莖陰囊型151例(93.2%)、陰囊型8例(4.9%)、會陰型3例(1.9%)。429例患者中，單純尿道下裂379例(88.3%)，合并其他畸形50例(11.7%)；其中合并1種畸形40例(80.0%)，合并2種畸形8例(16.0%)，合并3種畸形2例(4.0%)；合并泌尿生殖系統畸形38例(76.0%)〔其中隱睪畸形34例(89.5%)〕，合并心血管系統畸形9例(18.0%)，合并肌肉骨骼系統畸形4例(8.0%)，其他7例(14.0%)。結論 2000—2015年陜西地區尿道下裂發病率總體上呈上升趨勢，鄉村發病率高于城鎮，關中地區發病率較高。尿道下裂陰莖體型最常見，少部分尿道下裂患者合并其他畸形，最常見的是合并泌尿生殖系統畸形，尤其是隱睪畸形，合并心血管系統畸形中先天性心臟病最常見。

尿道下裂；流行病學；陜西

徐國順，王安輝，倪建鑫，等.2000—2015年陜西地區尿道下裂流行病學特征分析[J].中國全科醫學，2016，19(33)：4110-4114.[www.chinagp.net]

XU G S,WANG A H,NI J X,et al.Analysis of epidemiological characteristics of hypospadias in Shaanxi area from 2000 to 2015[J].Chinese General Practice，2016，19(33)：4110-4114.

尿道下裂是男性胎兒最常見的先天性畸形之一，指尿道異常開口于陰莖、陰囊腹側或會陰，包括單發或復合，單發即僅有尿道下裂存在，復合指除尿道下裂外同時存在其他畸形，是一個基因與環境綜合作用引起的復雜疾病。相關報道表明，近20～40年全世界范圍內尿道下裂發病率呈上升趨勢[1-2]。國內大量研究表明，尿道下裂已成為出生缺陷中發生率排名前五的先天性畸形[3-7]。本研究回顧性分析2000年9月—2015年12月在西京醫院泌尿外科住院的429例陜西籍尿道下裂患者的臨床資料，以了解陜西地區尿道下裂流行病學特征，為尿道下裂的預防及病因學研究提供科學依據。

1 對象與方法

1.1 研究對象 回顧性選取2000年9月—2015年12月在西京醫院泌尿外科住院的尿道下裂患者429例為研究對象。納入標準：(1)陜西籍；(2)依據尿道下裂診斷標準[8]明確診斷為尿道下裂。排除標準：(1)單純性陰莖下曲；(2)腎上腺性征異常癥；(3)真兩性畸形。

1.2 研究方法 回顧性分析患者臨床資料，統計患者的入院年齡分布、出生年份-病例數分布、住院年份-病例數分布、城鄉分布、地域分布、臨床分型分布及合并其他畸形情況。其中城鄉分布以鎮或鄉區分，鎮或鄉及以上為城鎮，以下為鄉村。陜西省包括3個地區10個市，即關中地區(西安市、渭南市、咸陽市、寶雞市、銅川市)、陜北地區(榆林市、延安市)、陜南地區(漢中市、商洛市、安康市)。

本研究創新點：

國內尿道下裂流行病學調查研究相對匱乏。西京醫院在陜西地區的影響力，近15年來收治了本地區絕大多數尿道下裂患者，本研究通過回顧性分析其臨床資料，很大程度上可反映陜西地區尿道下裂的流行病學特征。結果顯示，近15年來陜西地區尿道下裂發病率總體上呈上升趨勢，存在城鄉差異與地區差異，鄉村明顯高于城鎮，關中地區發病率較高。同時，尿道下裂陰莖體型最常見，少數尿道下裂患者合并其他畸形，最常見的是合并泌尿生殖系統畸形，合并心血管系統畸形中先天性心臟病最常見。

臨床分型分別采用傳統臨床分型和DUCKETT臨床分型。傳統臨床分型由BROWNE[9]于1936年提出，按原始尿道外口位置分型，即陰莖頭型(包括冠狀溝型)、陰莖體型、陰囊型、會陰型。由DUCKETT提出的臨床分型(DUCKETT臨床分型)是目前世界較公認且影響力最大的分型：(1)前段型：①陰莖頭型：尿道口位于陰莖頭的腹側面，正常尿道口的下端；②冠狀溝型：尿道口位于冠狀溝。(2)中段型：尿道口位于陰莖干。(3)后段型：①陰莖陰囊型：尿道口位于陰莖根部及陰囊之間；②陰囊型：尿道口位于陰囊；③會陰型：尿道口位于會陰[10]。

2 結果

2.1 入院年齡分布 患者入院年齡1.33～36.75歲，平均入院年齡(8.50±6.17)歲；P25=4.08歲，P50=6.08歲，P75=11.50歲。

2.2 出生年份-病例數分布 429例患者中，出生年份1971—2012年，僅1例出生于1971年，1991年以前每年出生的病例數均在10例以下，其中無1972—1978年及1981年、1985年出生的患者；自1992年開始，病例數呈波浪式上升，于2005年達最高峰，為34例，而后下降(見圖1)。

2.3 住院年份-病例數分布 429例患者中，2000年住院的有3例，2000—2015年每年住院的病例數呈波浪式上升，2012年達最高峰，為58例，而后下降(見圖2)。

2.4 城鄉分布 429例患者中，城鎮145例(33.8%)，鄉村284例(66.2%)，鄉村病例數高出城鎮近1倍。

2.5 地域分布 429例患者中，關中地區289例(67.4%)，其中西安市129例(44.6%)、渭南市73例(25.3%)、咸陽市63例(21.8%)、寶雞市21例(7.3%)、銅川市3例(1.0%)；陜北地區72例(16.8%)，其中榆林市38例(52.8%)、延安市34例(47.2%)；陜南地區68例(15.8%)，其中漢中市26例(38.2%)、商洛市23例(33.8%)、安康市19例(28.0%)。

2.6 臨床分型分布 429例患者中，采用傳統臨床分型：陰莖體型367例(85.5%)，陰莖頭型50例(11.7%)，陰囊型9例(2.1%)，會陰型3例(0.7%)；采用DUCKETT臨床分型：前段型50例(11.6%)，其中冠狀溝型41例(82.0%)、陰莖頭型9例(18.0%)；中段型217例(50.6%)；后段型162例(37.8%)，其中陰莖陰囊型151例(93.2%)、陰囊型8例(4.9%)、會陰型3例(1.9%)。

2.7 合并其他畸形情況 429例患者中，單純尿道下裂379例(88.3%)，合并其他畸形50例(11.7%)。其中合并1種畸形40例(80.0%)，合并2種畸形8例(16.0%)，合并3種畸形2例(4.0%)；合并泌尿生殖系統畸形38例(76.0%)〔其中隱睪畸形34例(89.5%)〕，合并心血管系統畸形9例(18.0%)，合并肌肉骨骼系統畸形4例(8.0%)，其他7例(14.0%)(見表1)。

圖2 429例患者住院年份-病例數分布

Figure 2 Distribution of year of being hospitalized-number of cases among 429 patients

圖1 429例患者出生年份-病例數分布

Figure 1 Distribution of year of birth-number of cases among 429 patients

表1 50例患者合并其他畸形情況Table 1 Situation of combining with other abnormalities of 50 patients

3 討論

尿道下裂是小兒泌尿生殖系統最常見的先天性畸形之一，病因尚不明確，國內流行病學調查研究相對匱乏。本研究通過回顧性分析本院2000年9月—2015年12月住院的429例陜西籍尿道下裂患者的臨床資料，以間接了解陜西地區尿道下裂的流行病學特征。

本研究結果顯示，患者入院年齡1.33～36.75歲，平均入院年齡(8.50±6.17)歲；P25=4.08歲，P50=6.08歲，P75=11.50歲，提示陜西地區75%尿道下裂患者可能會在11.50歲前就診。429例患者中，出生年份1971—2012年，僅1例出生于1971年，1991年以前每年出生的病例數均在10例以下，其中無1972—1978年及1981年、1985年出生的患者，自1992年開始，病例數呈波浪式上升，于2005年達最高峰，而后下降；2000年住院的有3例，2000—2015年每年住院的病例數呈波浪式上升，2012年達最高峰，而后下降。說明該地區尿道下裂發病率總體上呈上升趨勢，與NORDENVALL等[2]的研究結果基本一致。

429例患者中，城鎮145例(33.8%)，鄉村284例(66.2%)，鄉村病例數高出城鎮近1倍，提示尿道下裂分布存在城鄉差異，造成這種差異的原因尚不十分清楚。這與以醫院為基礎的3項監測研究所認為的中國尿道下裂患病率城市高于農村不一致[11-13]，與陳桂香[3]及姚小芹[7]關于圍生兒出生缺陷監測的分析結果一致。造成這種差異，可能是隨著我國經濟飛速發展及時間的推移，大量農村勞動力涌入城市及農村城市化進程加速，農村的病例數逐漸高于城市。

患者主要集中在關中地區，其中西安市占44.6%(129/289)，渭南市占25.3%(73/289)，咸陽市占21.8%(63/289)。但同屬關中地區的銅川市患者最少，占1.0%(3/289)。這與AHO等[14]認為尿道下裂存在地區差異的研究結果一致。分析其原因，關中地區工業發展相對較快，2013年權威機構公布的空氣質量最差城市排名，關中地區5個市均在前10名，且從日常的PM2.5監測值來看，污染嚴重的區域集中在西安市、咸陽市和渭南市[15]，這可能從一個側面說明環境因素對尿道下裂造成一定影響。但唯獨銅川市病例數很低，與同處關中地區的3個城市形成鮮明對比。原因是多方面的，有研究認為，發生尿道下裂可能是遺傳和環境因素共同作用的結果[14]。然而銅川市是否存在保護因素，還需日后進一步深入考察研究。

429例患者中，單純尿道下裂379例(88.3%)，合并其他畸形50例(11.7%)。采用傳統臨床分型和DUCKETT臨床分型均表明，尿道下裂分型中陰莖體型最多，與靳蕾等[13]研究結果基本一致。在尿道下裂合并其他畸形方面，最多見的是合并1種畸形(80.0%，40/50)，其中合并泌尿生殖系統畸形最為常見，尤其是合并隱睪畸形，這與吳艷喬等[11]的研究結果一致，同時也印證了梁偉強等[16]的研究結果。本研究結果顯示，合并隱睪畸形時，雙側隱睪畸形與其他畸形同時存在的情況更少見；合并心血管系統畸形者中先天性心臟病最為常見，與梁慧[17]研究993例尿道下裂患兒中先天性心臟病所占1.91%的發現基本一致，與林云華等[18]認為尿道下裂是先天性心臟病男性患兒的常見合并畸形觀點一致。存在這種現象，可能是因為兩種疾病在致病因素或易感因素上有關聯。

綜上所述，2000—2015年陜西地區尿道下裂流行病學特征呈現以下特點：發病率總體上呈上升趨勢，存在城鄉差異與地區差異，鄉村明顯高于城鎮，關中地區發病率較高。同時，尿道下裂陰莖體型最常見，少部分尿道下裂患者合并其他畸形，最常見的是合并泌尿生殖系統畸形，尤其是隱睪畸形，且雙側隱睪畸形與其他畸形同時存在的概率更小，合并心血管系統畸形者中先天性心臟病最為常見。但本研究并未聯合多中心數據研究，僅以本院一家數據為基礎分析了解陜西地區尿道下裂的流行病學特征，勢必存在一定的局限性及偏頗。但尿道下裂的發病率近年來呈逐步上升趨勢，且患兒成年后易出現自信心不足、抑郁、焦慮甚至自殺傾向等心理疾病[19]，應積極開展病因學研究，普及、宣教優生優育知識，特別是在邊遠山區鄉村，采取必要措施及早預防是降低尿道下裂發病率的重要手段。

作者貢獻：徐國順進行課題設計與實施、資料搜集整理、撰寫論文、成文并對文章負責；王安輝進行數據整理分析；倪建鑫、朱越華、鄭昱進行資料搜集與整理；于磊進行課題設計、質量控制及審校。

本文無利益沖突。

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(本文編輯：崔麗紅)

Analysis of Epidemiological Characteristics of Hypospadias in Shaanxi Area from 2000 to 2015

XUGuo-shun,WANGAn-hui,NIJian-xin,ZHUYue-hua,ZHENGYu,YULei.DepartmentofUrology,theFirstAffiliatedHospitaloftheFourthMilitaryMedicalUniversity,XijingHospital,Xi′an710032,China

Correspondingauthor:YULei,DepartmentofUrology,theFirstAffiliatedHospitaloftheFourthMilitaryMedicalUniversity,XijingHospital,Xi′an710032,China;E-mail:yulei1@fmmu.edu.cn

Background Nearly 20 to 40 years,the morbidity of hypospadias worldwide increases year by year,and the epidemiological survey and research in Shaanxi area is lacking domestically.Objective To understand the epidemiological characteristics of hypospadias in Shaanxi,and to provide reference for the prevention of hypospadias in this region.Methods 429 hospitalized patients with hypospadias in Department of Urology of Xijing Hospital from September 2000 to December 2015 were retrospectively selected as research objects.The clinical data of patients were analyzed,and the admission age distribution of the patients,the year of birth-number of cases distribution,the years of hospitalization-number of cases distribution,distribution of urban and rural areas,geographical distribution,clinical classification distribution and other combination of malformations situation were described.Results The admission age of patients was(1.33-36.75),the average admission age was(8.50±6.17);P25=4.08,P50=6.08,P75=11.50.Among the 429 patients,the birth year was from 1971 to 2012,only 1 case was born in 1971,and the number of cases that born before 1991 every year was below 10,of which no patient was born between 1972 and 1978,and in 1981，1985;since 1992,the number of cases had a wave-like increasing,reached its peak in 2005,and then began to decline gradually;in 2000,there were 3 hospitalized cases,the number of hospitalized cases per year from 2000 to 2015 was in a wave-like rising tendency,and reached its peak in 2015,and then began to decline gradually.Of the 429 patients,145(33.8%) were in urban area and 284(66.2%) in rural area;and 289(67.4%) in Guanzhong area,including 129(44.6%) in Xi′an,73(25.3%) in Weinan,63(21.8%) in Xianyang,21(7.3%) in Baoji,and 3(1.0%) in Tongchuan;and 72(16.8%) in northern Shaanxi,including 38(52.8%) in Yulin and 34(47.2%) in Yan′an;and 68(15.8%) in southern Shaanxi,including 26(38.2%) in Hanzhong,23(33.8%) in Shaangluo and 19(28.0%) in Ankang.429 cases were treated with traditional clinical classification:367 cases(85.5%) of body of penis type,50(11.7%) of balanic type,9(2.1%) of scrotal type and 3(0.7%) of perineum type;clinical classification of DUCKETT:50(11.6%) cases of anterior segment type,of which 41(82.0%) with coronal sulcus type and 9(18.0%) with balanic type;217 cases(50.6%) of middle segment type;and 162 cases(37.8%) of posterior segment type,of which 151(93.2%) of penis-scrotum type,8(4.9%) of scrotal type and 3(1.9%) of perineal type.Of the 429 patients,379(88.3%) had simple hypospadias and 50(11.7%) had combination of other malformations;of which 40(80.0%) were combined with one kind of deformity,8(16.0%) were combined with two kinds of deformities,2(4.0%) were combined with three kinds of deformities;38(76.0%) were combined with genitourinary abnormalities 〔of which 34 cases(89.5%) with cryptorchidism deformity〕,9(18.0%) were combined with cardiovascular malformation,4(8.0%) were combined with musculoskeletal malformation and 7(14.0%) with other diseases.Conclusion The morbidity rate of hypospadias in Shaanxi area is in an increasing tendency from 2000 to 2015,the morbidity rate in rural area is higher than that in urban area,and the morbidity rate in Guanzhong area is relatively high.The most common type of hypospadias is body of penis type,small part of hypospadias patients are combined with other malformations,and the most common is the combination with genitourinary system malformations,especially cryptorchidism malformation,and congenital heart disease is the most common one in the combination with cardiovascular system malformations.

Hypospadias;Epidemiology;Shaanxi

710032 陜西省西安市，第四軍醫大學第一附屬醫院 西京醫院泌尿外科(徐國順，倪建鑫，朱越華，鄭昱，于磊)；第四軍醫大學流行病學教研室(王安輝)

于磊，710032 陜西省西安市，第四軍醫大學第一附屬醫院 西京醫院泌尿外科；E-mail：yulei1@fmmu.edu.cn

R 695

A

10.3969/j.issn.1007-9572.2016.33.018

2016-03-27；

2016-09-23)