可疑異位甲狀舌管癌合并甲狀腺微小癌一例

于新雨 高媛 劉明全 高迪 劉洋 苗健

病人，男，28歲。因發現右頸部腫物1個月于2019年9月20日入院。病人無意中發現右頸部腫物,約硬幣大小，無疼痛，無吞咽困難及呼吸困難。體格檢查：右頜下，胸鎖乳突肌前方觸及1類圓形腫物，大小約2.5 cm×1.5 cm，無壓痛，質軟，邊界清。頸部B超檢查見右頸動脈外側混合回聲，大小2.3 cm×1.1 cm，邊界清，實性成分內可見粗大鈣化，可見血流信號，同時雙葉甲狀腺未見異常。頸部增強CT見頸部腫物為囊性，增強掃描囊性部分無強化，邊緣可見結節樣強化(圖1)。進一步行細針穿刺檢查提示乳頭狀癌，懷疑淋巴結轉移癌，結合影像學檢查未見原發病灶。否認其他疾病史，考慮甲狀腺微小癌發生轉移的可能。初步診斷：右頸部淋巴結乳頭狀癌，甲狀腺來源可能。遂行手術治療，術中先行探查右甲狀腺，見右甲狀腺上極2枚結節，直徑均1 mm，術中冰凍切片檢查：提示乳頭狀癌，證實術前診斷甲狀腺癌伴右頸部淋巴結轉移，遂繼續行甲狀腺癌根治術+右側頸區淋巴結清掃。術后病理：(1)右頸部腫物：大小3.8 cm×2 cm×1.5 cm，切面囊實性，內含黃色顆粒樣物，質中等，囊壁厚0.1～0.2 cm，灰白；囊壁樣物由纖維組織，淋巴組織及甲狀腺乳頭狀癌組織構成，襯覆纖毛柱狀上皮(圖2)，診斷為甲狀舌管癌；(2)右甲狀腺腫物2枚：診斷微小乳頭狀癌。術后1年規律復查，腫瘤無復發，甲狀腺功能無異常。

腫物內密度不均，可見囊性部分，增強掃描囊性部分未見強化，邊緣可見結節樣強化，范圍約21 mm×10 mm

囊壁樣物由纖維組織，淋巴組織及甲狀腺乳頭狀癌組織構成，襯覆纖毛柱狀上皮

討論甲狀舌管癌(thyroglossal duct carcinoma,TDCa)是原發于甲狀舌管殘留內的一種少見的惡性腫瘤，約占甲狀舌管病變的1%[1-2]，而異位甲狀舌管癌的病例更為罕見。TDCa病理類型多為乳頭狀癌或濾泡狀癌，其余為鱗狀細胞癌、間變性癌、人淋巴細胞癌或未分化的非特異性腺癌，但髓樣癌未見報道[3]。TDCa早期常無明顯癥狀，多為頸部無痛性腫塊，極少出現吞咽困難、聲音嘶啞[4]。目前，TDCa的主要治療手段為手術治療，最常用的方法是Sistrunk術，即將腫物、甲狀舌管組織和部分舌骨一并切除[5]。本例病人右頸部腫物穿刺檢查提示乳頭狀癌，結合病理結果鑒別診斷首先排除淋巴結炎、淋巴瘤、鰓裂囊腫及其他頭頸部惡性腫瘤淋巴結轉移，同時腫物所處右側頸區，并不是中線附近，不符合甲狀舌管的位置特征，因此也未考慮甲狀舌管腫物的可能。然而術后病理報告了腫物為甲狀舌管癌，證實了甲狀舌管癌在側頸部的存在。針對手術方式，該病人腫瘤組織位于右頸3區胸鎖乳突肌前側，游離存在未與舌骨及其他組織相連，未侵犯舌骨，同時我們在腫物周圍沒有發現甲狀舌管樣組織，遂直接將此腫物切除加淋巴結清掃，術后病人定期隨訪未見異常。

本例TDCa出現在側頸區而不是中線附近，這與相關文獻及以往的臨床經驗不一致。Yamada等[6]對異位甲狀舌管癌曾有報道。針對本例病人，我們僅在標本病理中發現纖毛柱狀上皮，并且未進一步行免疫組化，同時在術中沒有發現腫物周圍存在甲狀舌管樣組織，因此診斷甲狀舌管癌證據并不充分。此外，術前我們未完善甲狀腺核素掃描，未排除異位甲狀腺癌的可能。在右甲狀腺腫物明確為乳頭狀癌的前提下，頸部腫物來源于淋巴結轉移的推測似乎更為合理，但腫物內的柱狀上皮來源卻又無法解釋。經查閱文獻，對于異位甲狀舌管癌的成因及治療方式，由于病例數量稀少，目前無具體結論。部分文獻提及其成因可能與甲狀舌管包含多個不規則分支的導管有關[7]，同時甲狀腺先天性異常發育也可導致甲狀舌管異位發生。對于本例病人，因病理中存在纖毛柱狀上皮，我們高度懷疑是甲狀舌管癌的異位發生，但其發生的原因目前尚不可知，仍需要相關流行病學統計與診斷標準等的證據支持。在臨床中，對于側頸部腫物病人，除了完備的術前檢查外，異位甲狀舌管腫物的發生也需在鑒別診斷時考慮在內。