遲發性膀胱陰道瘺一例

喬 艷 鄧玉清

1.安徽醫科大學北京大學深圳醫院臨床醫學院 (廣東 深圳 518000)

2.安徽醫科大學第五臨床醫學院 (廣東 深圳 518000)

1 病例簡介

患者，女性，40歲，因“間斷陰道不規則流液3年”于2022年11月29日入院。2019年患者無明顯誘因下出現陰道流液，間斷性，排尿前后未見加重，量少，色白，偶伴淺黃，偶有腥臭味，可自行緩解，無發熱、尿頻、尿急等不適，間斷就診外院，考慮陰道炎可能，予局部陰道上藥，自訴用藥期間腥臭味緩解，不規則陰道流液癥狀無改善。2021年9月陰道流液癥狀較前頻繁，站立及久坐癥狀明顯，量較前增多約1/2，偶爾需使用護墊，自訴癥狀嚴重時，2～3小時需更換一次，性質同前。間斷不同醫院就診，2022年3月行宮腔鏡檢查+分段診斷性刮宮，宮腔鏡下宮腔形態正常，術后病理未見明顯異常。2022年7月20日患者因擔心自己患惡性腫瘤，如輸卵管癌等，強烈要求行宮腹腔鏡檢查術+雙側輸卵管切除術，宮腹腔鏡下未見異常，術后病理也未見明顯異常；術后第7天再次出現陰道流液，乳白色，余癥狀同前。2022年10月31日就診我院，結合患者病史、癥狀及輔助檢查，考慮生殖道瘺可能？膀胱導入美蘭，并陰道塞紗一塊，24小時后行電子陰道鏡檢查，術中取出陰道紗布，紗布可疑見少量美蘭液，同時于陰道后穹隆部位取0.5mL液體送檢,查Cr 7872umol/L、U-TP 4.53g/L、U-TP/Cr 5.09g/g;2022年11月7日查隨機尿二項Cr 4081umol/L、U-TP 0.05g/L、U-TP/Cr 0.11g/g。為尋求手術治療，于2022年11月29日收住院。

既往梅毒感染史，未規律性治療。2022年7月20日患者強烈要求行宮腹腔鏡檢查術，術中行雙側輸卵管切除術，術后病理未見明顯異常。無慢性病史及藥物過敏史，個人史、家族史無特殊，月經及婚育史：患者平素月經規則，經量適中，偶有痛經，無需口服止痛藥。末次月經2022年10月17日，已婚，孕4產2，2008年及2013年行子宮下段剖宮產術，人工流產2次。

入院時查體：體溫36.7℃；心率76次/分；呼吸18次/分；血壓116/75mmHg，心肺聽診無異常，腹部平坦，可見陳舊性剖宮產瘢痕，壓痛及反跳痛陰性。婦科檢查:外陰、陰道發育正常，陰道通暢，宮頸常大，表面光滑，陰道內診：宮頸舉痛陰性，子宮后位，常大，雙側附件區未捫及明顯異常，壓痛及反跳痛陰性。

實驗室及輔助檢查：2022年4月16日查宮頸HPV及TCT，2022年7月19日查腫瘤五項+人附睪蛋白HE4、雙腎輸尿管膀胱B超，2022年10月26日鋇灌腸大腸造影，2022年11月28日查經陰道三維子宮附件B超等均未見明顯異常。

結合患者病史、診斷及輔助檢查，入院考慮診斷：(1)陰道流液查因：膀胱陰道瘺？膀胱宮頸瘺？(2)疤痕子宮，遂于2022年12月1日行手術治療。術中先行膀胱鏡檢查：患者取截石位，術野常規消毒鋪巾，生理鹽水膀胱灌注，以F26鏡鞘經尿道外口入尿道，鏡鞘繼續沿尿道順利插入膀胱，拔出閉孔器，插入膀胱鏡，仔細鏡檢膀胱內各壁情況，見膀胱三角區黏膜炎癥改變，輕度粘膜水腫，粘膜不光滑，膀胱內各壁未見明顯瘺口，退出膀胱鏡。留置導尿管，向導尿管內注入美蘭。膨宮后宮腔鏡下見：宮腔形態未見異常，可見雙側輸卵管開口，宮頸形態正常，宮頸、宮腔均未見瘺口，陰道內未見美蘭液，取下陰道窺器，繼續增加膀胱內美蘭液體，宮腔鏡隨時動態觀察陰道情況，隨膀胱內美蘭液增加，陰道外1/3，陰道前壁距陰道橫溝2cm處小瘺口，有美蘭液流出，考慮為膀胱陰道瘺，遂行膀胱陰道瘺修補術，術后留置硅膠導尿管，術后3周拔出膀胱引流管。現已順利出院并持續隨訪觀察中。出院診斷為：(1)膀胱陰道瘺(2)疤痕子宮。

2 討 論

2.1 疾病病因泌尿生殖道瘺是指生殖道與膀胱、輸尿管或尿道之間的異常通道，根據瘺管發生的部位，泌尿生殖道瘺可分為膀胱陰道瘺、尿道陰道瘺、膀胱子宮瘺、膀胱尿道陰道瘺及輸尿管陰道瘺，臨床上以膀胱陰道瘺和輸尿管陰道瘺最為常見[1]。發生泌尿生殖道瘺的原因很多，如先天畸形、分娩、創傷、感染，以及婦產科手術和放射治療等醫源性損傷。近年來，醫源性泌尿生殖道瘺的發生率有逐年增高趨勢[2]。Wright J等人的一項回顧性研究發現24.6%的泌尿生殖道瘺發生在婦產科手術后，特別是剖宮產和子宮切除術[3]。產科損傷性尿瘺與手術助產，多次剖宮產手術史、子宮破裂、子宮切除術相關，膀胱損傷引起的尿瘺癥狀常見于損傷后即出現，亦可能于損傷后3周甚至更晚出現[4]。

陰道流液常見病因可分為兩大類：一類是感染性疾病，比如各種病原體感染導致的陰道炎、子宮頸炎、子宮內膜炎、子宮內膜息肉、盆腔炎等。一類是腫瘤性疾病，其中良性腫瘤中以粘膜下子宮肌瘤或肌壁間子宮肌瘤多見；惡性腫瘤可見于陰道癌、宮頸癌、子宮內膜癌、輸卵癌等[5]。

臨床癥狀不明顯的陰道流液，我們會想到陰道炎、子宮頸病變、輸卵管病變等，卻很少想到泌尿生殖道瘺。王丹等人的一例臨床病案討論中，一位不明原因出現陰道流液的女性患者，8年后才為排除膀胱陰道瘺而行膀胱亞甲藍試驗[6]；所以對于陰道流液患者，就陰道流液常見病因，完善相關檢查后未見明顯異常者，結合患者陰道、子宮頸也未見明顯陽性體征，此時我們要高度警惕泌尿生殖道瘺的可能。本例患者，為育齡期女性，既往兩次剖宮產術，余無明顯特殊病史，3年前無明顯誘因下出現陰道流液，排除常見發病原因，我們也要考慮膀胱陰道瘺可能。對于遲發性膀胱陰道瘺發生的時間，多與損傷處組織發生水腫壞死的時間有關，但大多數發生于術后3天～30天，也有因放射性因素延長至30年之后才發生；本病例患者剖宮產術后已有6年，發生遲發性的膀胱陰道瘺的原因我們尚不可知，也未有類似相關文獻證明。

該病例患者3年前開始出現間斷性少量陰道流液，偶有腥臭味，醫院就診，完善相關檢查，考慮陰道炎，予陰道塞藥，癥狀未見好轉，就診過程中兩次行宮腔鏡檢查也未見明顯異常，長時間不規則陰道流液，不能除外惡性腫瘤可能，然而行腹腔鏡檢查+雙側輸卵管切除術術，術后病理未見異常。所以對于陰道流液患者，就陰道流液常見病因，完善相關檢查后未見明顯異常者，結合患者陰道、子宮頸也未見明顯陽性體征，此時我們要高度警惕泌尿生殖道瘺的可能。

2.2 疾病診斷泌尿生殖道瘺的常見臨床癥狀為陰道不自主漏尿。漏尿出現的時間因產生尿瘺的原因而不同，壓迫性壞死形成瘺道者漏尿癥狀多發生于產后、術后10天左右；手術損傷形成瘺道者漏尿癥狀多于術后即出現。漏出尿量的多少取決于瘺道的位置、瘺道大小以及患者的體位變化[7]。其檢查方法包擴膀胱亞甲藍試驗、陰道液肌酐和尿素氮檢測、泌尿系超聲和盆底超聲及造影、膀胱鏡檢查、輸尿管管鏡、靜脈腎盂造影(IVP)、尿磁共振成像(MRU)、泌尿系統增強CT及三維重建(CTU)等[2,7]。對于可疑膀胱陰道瘺的患者，首選無創傷的泌尿及盆底超聲檢查，有時需要結合盆底MRU檢查。通過上述癥狀及輔助檢查，泌尿生殖道瘺不難診斷。本例患者，我們反復回顧其病史，既往兩次剖宮產手術史，結合其反復陰道流液癥狀，不除外膀胱陰道瘺可能，美蘭試驗及陰道液肌酐和尿素氮的檢測結果使我們的猜想得到進一步驗證，術中探查所見也進一步證實了我們的猜想。該患者被陰道流液困擾3年后才得以被診斷，原因有如下幾個方面，首先，她的臨床癥狀不典型，我們常常更多的把泌尿生殖道瘺與術后一定時間內出現陰道流液癥狀聯系在一起，而本例患者剖宮產術后6年才出現漏尿癥狀，量少，色白，偶有腥臭味，常會誤以為女性陰道炎性疾病。其次，患者泌尿系及婦科相關超聲均未見明顯異常，宮腹腔鏡手術也未見明顯異常，對于一種疾病，一些檢查是必須的，是為了驗證我們的診斷，但也會出現不全面的時候，我們就會掉以輕心。最后，我們臨床醫生對不典型癥狀的泌尿生殖道瘺的認識不足，沒有對其進行更完善的檢查，也沒有對患者既往兩次剖宮產手術史引起重視。

2.3 治療方法膀胱陰道瘺的治療目的是使損傷處達到解剖和功能上的恢復。大多數泌尿系統的損傷術中即可發現并修補；一些手術損傷形成未及時發現者，術后幾天便出現漏尿、或拔出尿管后出現漏尿癥狀，對于部分瘺口直徑小于3cm的單純性膀胱陰道瘺可以留置導尿管3～4周或者更長時間，同時予以控制感染和增強營養等對癥處理[2]。保守治療無效，應積極進行手術治療。術后延遲發現的漏尿的損傷修補時間尚有爭議。當診斷延遲時，有些人傾向于立即行手術修補，另一些人則傾向于延遲修復[8-9]。目前越來越多的專家認為產科術后膀胱瘺可以進一步評估后積極治療，從而緩解產婦心理壓力[10]。膀胱陰道瘺修補術的手術入路主要有經陰道、經膀胱、經腹腔鏡及經腹等。經陰道膀胱修補術是目前膀胱陰道瘺最常用的手術入路，因其具有創傷小、成功率高、時間短、費用低等優勢[1,10]。該患者術中發現陰道前壁距陰道橫溝2cm處小瘺口，有美蘭液流出，考慮為膀胱陰道瘺，術前已告知患者相關病情及手術相關風險，鑒于不規則陰道流液給患者的日常生活帶來了很大困擾，患者強烈要求行手術治療，考慮到術中經陰道可見生殖道瘺口，患者育齡期女性，4月前腹腔鏡手術史，遂行經陰道膀胱陰道瘺修補術，術后予留置尿管，補液、抗感染等對癥支持治療，術后三周拔出引流管，現患者已出院，陰道流液癥狀已消失，余未見明顯不適，目前在門診規律隨訪中。

本例病例的特點在于使我們拓寬了對陰道流液這一臨床癥狀的認識。對于育齡期女性，無明顯誘因出現的陰道流液，既往有過婦產科手術史的病人，我們要警惕遲發性泌尿生殖道瘺的發生。陰道流液往往嚴重影響患者的日常生活和身心健康，對于那些癥狀不明顯的泌尿生殖道瘺，我們更加需要進行徹底的病史詢問、詳細的體格檢查和輔助檢查，對可疑泌尿生殖道瘺的病人，積極完善相關檢查，從而使該病被盡早的發現，診斷，治療，以改善泌尿生殖道瘺患者的預后。其次，我們臨床醫生在手術中做任何操作都要小心謹慎，尤其對既往有過相同操作史病人，術中分離粘連組織要更加細致小心，做到防患于未然。