主動脈弓下緣高位支氣管動脈瘤診治1例

周賢哲 楊建峰 周建煒

[摘要]?支氣管動脈瘤（bronchial?artery?aneurysm，BAA）在外周血管動脈瘤中較為罕見，目前國內外尚無多中心流行病學統計數據，大多為個案報道，發病于主動脈弓下的高位BAA目前尚無報道。本研究報道1例紹興市人民醫院收治的反復咳嗽、咳痰、咯血的患者，入院后支氣管動脈CT血管成像提示：主動脈弓下緣見長徑約7mm動脈瘤。后完善相關檢查后行支氣管動脈栓塞術，術程順利，術后患者咯血停止。出院1年余隨訪，咯血癥狀消失。

[關鍵詞]?咯血；支氣管動脈瘤；栓塞術；討論

[中圖分類號]?R543.5?；R562.2????[文獻標識碼]?A????[DOI]?10.3969/j.issn.1673-9701.2024.17.030

動脈瘤是因動脈壁病變或損傷導致動脈直徑超過正常管徑50%的永久性擴張性病變，一般以搏動性包塊為主要表現，可見于任何動脈。對比發病于其他外周血管的動脈瘤，支氣管動脈瘤（bronchial?artery?aneurysm，BAA）則極為罕見，總結現有BAA病例，可發現如下特點：男性患者居多，一般以長期支氣管擴張為原發疾病，多位于肺門或肺實質內，大多瘤體直徑超過10mm，部分為多發串聯BAA[1-5]。本例BAA，其發病位置高，位于主動脈弓下中上縱隔，直徑較小，發病于該位置的BAA目前尚無報道，在臨床中極易漏診、誤診。現將該病例匯報如下。

1??病例資料

女性患者，79歲，主因“反復咳嗽咳痰咯血50余年，再發2d”入院，2d前癥狀再發，出現咯血，陣發性，8～9口，色鮮紅，合計量約250ml。既往有“支氣管哮喘、慢阻肺、骨質疏松”病史。影像學檢查結果：支氣管動脈CT血管成像：雙側支氣管動脈增粗、延長、走行迂曲，中縱隔見多發異常強化血管影，左側支氣管動脈開口較高，發出后斜向上走行，主干內徑約2.0mm；右側支氣管動脈與右側內乳動脈交通，主干直徑約2.4mm；于主動脈弓下緣見動脈瘤，體積約7mm×6mm×5mm，載瘤血管為左側支氣管動脈，兩肺散在支氣管擴張伴慢支炎（圖1）。實驗室檢查無明顯有意義指標，體格檢查：雙肺聞及哮鳴音，余無殊。后排除相關禁忌后行支氣管動脈栓塞術：右股動脈穿刺后，引入5.0F導管鞘及5.0F造影導管，導管插入左側支氣管動脈后行數字剪影血管造影（digital?subtraction?angiography，DSA）造影，造影結果：左支氣管動脈增粗，發出后斜向上走行，于主干中段見動脈瘤，遠端呈串珠狀改變，微導管多次超選難以進入瘤體，遂在左側支氣管動脈近瘤體處注入500～700μm?Embosphere栓塞微球1瓶及明膠海綿顆粒少許栓塞，主干再用波科公司3mm直徑彈簧圈一枚栓塞，復查造影示血管栓塞良好，畸形血管消失；再行右側鎖骨下動脈造影，見右側支氣管動脈發自右內乳動脈，患者血管明顯迂曲，換用多種導管反復嘗試無法超選入右側支氣管動脈，考慮手術時間較長（約140min），患者咯血已停止，告知患方后擇期行經橈動脈入路右側支氣管動脈栓塞。術后患者觀察3d，偶有少量暗紅色陳舊血痰，無新發咯血。術后1年隨訪，未再出現明顯咯血。

2??討論

2.1??支氣管動脈瘤分類

BAA極為罕見，據國內外多項研究報道，接受支氣管動脈DSA造影的人群中，BAA的患病率<1%[6]，臨床無特異性癥狀，多表現為咯血、胸痛、呼吸困難、暈厥、甚至出血性休克等，在其未破裂時也可能沒有明顯臨床癥狀[2]。BAA的病因分類方法較多，部分研究者將其分為先天及后天性；后d性又可分為隱源性（特發型）、炎癥因子刺激型（支氣管擴張、慢性支氣管炎、肺曲菌感染等）。正是由于炎性物質長期刺激，導致支氣管動脈走行迂曲紊亂、血管內膜薄弱，最后局部動脈瘤形成，在胸腔壓力發生巨大變化的情況下突然破裂；按照位置的不同也可分為肺門型、肺內型、縱隔型[3]。

2.2??支氣管動脈瘤不同手術方式

對于BAA的治療，現暫無相關手術指南，綜合國內外已有文獻，傳統治療方式多為外科手術治療，但外科手術因其創傷較大、手術過程復雜不便、對患者各項生命體征要求高、術后恢復時間長、費用高、并發癥多，且大部分需要體外循環配合，故較少使用，只在介入治療有禁忌或介入治療操作困難時采用（例如支氣管動脈極度迂曲，微導管難以到達的情況下）[4]。隨著微創介入器械的不斷更新，栓塞介入治療已成為主要治療方式，其具有操作相對簡便易行、對患者生命體征要求不高、術后恢復快等優勢，術式包括經動脈血管栓塞、主動脈覆膜支架覆蓋等。

依據現有文獻報道，可將BAA分為近端及遠端動脈瘤，而不同位置的BAA，手術方式大不相同[5]。靠近支氣管動脈開口處的動脈瘤，因導管缺乏穩定支撐點，彈簧圈填塞后有移位風險，且超選過程中極易損傷瘤體，若同時合并寬頸動脈瘤，則處理更為棘手，需主動脈覆膜支架協助覆蓋責任血管[7]。但其后期出現側支血管交通或出現其他疾病（如咯血）需要介入治療時相關器械入路困難，支架覆蓋后周邊脊髓血管有缺血風險，另外覆膜支架價格較為昂貴，術后不排除有內漏形成可能，故目前較少使用。

對于支氣管動脈中遠端動脈瘤，目前較為常用的方法是經導管超選到責任支氣管動脈主干，然后依據病灶的特點注入明膠海綿、PVA、彈簧圈及某些液體栓塞劑等栓塞材料[8]。明膠海綿顆粒約2周左右可被人體吸收，故一般不單獨運用栓塞BAA，一般用于封堵支氣管動脈主干。生物微球是一種永久性栓塞材料，具有組織相容性好、無抗原性、無毒的優點；但使用該類栓塞劑需注意，直徑過小的微球極易通過支氣管動脈-肺動脈交通支造成異位栓塞，現大多使用350～500μm的PVA顆粒，顆粒大小較為均勻，栓塞時緩慢地充盈和閉塞BAA的遠端血管，后期再通和周圍側支循環形成可能性較小，遠期止血效果較好[9]。彈簧圈是永久性栓塞材料，其通過密實充填周圍血管壁，阻止血液流入從而達到永久性栓塞的目的，常用于動脈瘤的栓塞，一般彈簧圈直徑至少為血管直徑的120%[10]。但一般不用于支氣管動脈主干的栓塞，其原因一是難以填充致密，二是咯血復發后再次介入干預較為困難。相關液體栓塞劑，如Onyx膠等也有使用，液體類栓塞劑的最大優勢是能致密填塞血管，栓塞劑之間幾乎沒有間隙，但其流動方向不可控，對術者操作水平要求高、有一定毒性、價格較貴，因此目前并未廣泛使用。

對于多種不用種類的栓塞劑，筆者認為上述栓塞劑應聯用，盡可能發揮不同栓塞劑的優勢，最大程度地防止BAA的復發。彈簧圈可用于密實填塞瘤體，PVA顆粒和微球可填充在支氣管動脈遠端，支氣管動脈近端可放置明膠海綿，因其可被機體吸收，一般不會造成支氣管壁壞死，若今后部分遠端血管網再通，也有再次手術的機會；一般在栓塞的時候，應選擇合適的栓塞材料逐級栓塞，操作過程應輕柔緩慢，栓塞血管的順序應由細到粗，確保已栓塞的血管不留空隙，避免“假栓塞征”的出現。

既往研究報道的BAA多數長徑>10mm，且載瘤血管管徑較粗，有利于栓塞。就本病例而言，與其他研究報道的BAA手術過程略有差異[2-3，5]。動脈瘤位于左側支氣管動脈中段，主動脈弓下緣，雖然瘤體不大，但開口處角度較陡、位置較高，對導管超選勾掛不利，導管反復操作，有損傷血管內膜致支氣管動脈夾層可能；且發出后走行蜿蜒迂曲，反復嘗試微導管、彈簧圈推送導絲難以進入，因此對瘤體及遠端血管用微球致密填塞，血管近端用明膠海綿及1枚3mm彈簧圈填塞，再次造影時異常血管影消失。術后1年余電話隨訪，未再出現明顯咯血。

2.3??BAA術前準備與影像診斷

關于BAA行血管栓塞術的術前準備及影像學診斷，筆者認為術前應完善胸部CT血管成像，明確BAA的位置（需特別注意其位于支氣管動脈近端還是遠端）、數量、直徑、與周圍結構的關系、瘤頸的寬度、內部有無鈣化、載瘤支氣管動脈是否與其他血管交通，是否由異位支氣管動脈發出等，后兩者對術中血管栓塞的先后順序尤為重要。例如：胸廓內動脈分支與支氣管動脈交通時，若先栓塞較低位的原位支氣管動脈，則可能造成栓塞劑經胸廓內動脈反流至鎖骨下動脈，一旦顆粒進入椎動脈，極易引發醫源性腦梗死，造成難以挽回的后果。

對于BAA的影像學診斷，尤其是近段靠近縱隔、肺門周圍的近端動脈瘤，有誤診的可能[11]。本例患者初期在CT平掃上誤診為稍腫大的淋巴結，險些貽誤治療，筆者認為可從如下方面加以鑒別：影像學有意義的縱隔及肺門淋巴結腫大需短徑>10mm，一般多發淋巴結腫大，應結合相關臨床病史（如結節病、淋巴瘤、惡性腫瘤等），基本不會局限于某一分區，PET-CT表現為淋巴結分布區高攝取灶；若為BAA，患者多數情況下有長期支氣管擴張及慢支炎病史，增強CT示縱隔、肺門周圍存在較多走行散亂小結節樣血管影，通過CT血管成像重建圖像則能明確診斷。若在胸部CT薄層平掃中發現縱隔內孤立性稍大結節或一側肺門明顯增大的情況下建議完善增強檢查待排相關血管病變；對臨床提示長期支擴患者需重點觀察縱隔及肺門周圍的血管是否有增粗、瘤樣擴張。

綜上，BAA雖罕見，但突發破裂對患者生命預后影響極大。在增強CT閱片中不應放過異常結節樣或迂曲血管強化影；BAA的發病位置對術式的選擇影響較大，應具體分析；術前應完善相關CT血管成像檢查，術中輕柔、緩慢操作。最后，BAA一經發現不應拘泥其大小，應限期手術干預解除。對于本病例，筆者今后將繼續隨訪其療效。

利益沖突：所有作者均聲明不存在利益沖突。

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（收稿日期：2024–03–15）

（修回日期：2024–04–09）