炎性肌纖維母細胞瘤影像診斷的研究進展

江海濤 高珍珍

[摘要] 隨著現(xiàn)代醫(yī)學的高速發(fā)展，醫(yī)療設備不斷更新完善，對某些疾病認識越來越深入，如炎性肌纖維母細胞瘤（inflammatory myofibroblastic tumor，IMT）。IMT的病因、發(fā)病機制、臨床表現(xiàn)均不典型，其影像學表現(xiàn)亦缺乏特異性，與惡性腫瘤有許多相似之處，極易發(fā)生誤診。但影像學可提示腫塊范圍、與周圍組織關系、良惡傾向等信息，對IMT的術前診斷具有一定的價值并能夠指導臨床選擇合理的治療方案。本文對近年來IMT在影像學診斷上取得的進展做一綜述，以期提高對IMT的認識。

[關鍵詞] 炎性肌纖維母細胞瘤；影像診斷；計算機體層成像；磁共振成像；研究進展

[中圖分類號] R738.6 [文獻標識碼] A [文章編號] 1673-9701（2018）14-0155-04

[Abstract] With the rapid development of modern medicine， medical equipment is continuously updated and improved， so that we can get a deeper understanding of certain diseases， such as inflammatory myofibroblastic tumor （IMT）. The etiology， pathogenesis， and clinical manifestations of IMT are not typical. Its imaging impression also lacks specificity， and there are many similarities with malignant tumors， prone to misdiagnosis. However， imaging examinations can indicate the scope of mass， the relationship with the surrounding tissues， and benign and malignant tendency and other information. Preoperative diagnosis of IMT has a certain value and can guide the clinical selection of a proper treatment. This article summarizes the progress of IMT in imaging diagnosis in recent years in order to improve the understanding of IMT.

[Key words] Inflammatory myofibroblastic tumor （IMT）； Imaging diagnosis； Computed tomography； Magnetic resonance imaging； Research progress

炎性肌纖維母細胞瘤（inflammatory myofibroblastic tumor，IMT）是一種由肌纖維母細胞及纖維母細胞構(gòu)成的間葉性腫瘤，由于早期認識的局限，曾用“炎性假瘤、炎性肌纖維組織細胞增生、漿細胞肉芽腫、纖維黃素肉芽腫、漿細胞假瘤”等描述過該病。直到2002年WHO軟組織學分類專家組將其正式命名為炎性肌纖維母細胞瘤。根據(jù)流行病學調(diào)查，IMT可以發(fā)生在身體的許多部位，其中最為常見的部位是肺[1]，肺外的IMT約有將近一半發(fā)生在網(wǎng)膜和腸系膜[2]，其他少見的發(fā)生部位為頭面部、肝臟、脾臟、四肢骨等。近年來發(fā)生于肝臟的IMT略有上升[3]。IMT可發(fā)生于任何年齡，多見于兒童和青少年，性別上無明顯差異[4]。大部分IMT患者起病隱匿，隨著病情的發(fā)展會出現(xiàn)一定的臨床癥狀，癥狀與發(fā)病部位相關，肺部IMT會引起胸痛、呼吸困難等癥狀，腹部IMT主要表現(xiàn)包括腹部可捫及包塊、不適或疼痛、發(fā)熱或肝腫大、體重減輕等，部分患者可有惡心、嘔吐等消化道癥狀。當肝IMT位于肝門部壓迫、累及膽道時可發(fā)生黃疸，并發(fā)門靜脈炎及阻塞[5]。頭面部的IMT發(fā)生部位主要為副鼻竇、眼眶，臨床癥狀主要表現(xiàn)為局部癥狀，較少出現(xiàn)全身癥狀。實驗室檢查有血色素減低、血小板減少，免疫球蛋白升高[6]。大部分IMT生物學行為表現(xiàn)為良性，病情可穩(wěn)定數(shù)年而無明顯變化，少部分表現(xiàn)為侵襲性及惡性，目前主要的治療方法為手術切除，侵襲性及惡性IMT因侵犯周圍器官導致難以完全切除，復發(fā)率約為25%[7]，影像隨診可以早期發(fā)現(xiàn)腫瘤復發(fā)。IMT的確診依賴病理和免疫組化。

1 病理學形態(tài)、免疫組化表型

IMT大體表現(xiàn)為1～20 cm不等的孤立或多結(jié)節(jié)樣腫塊，呈團塊狀或息肉樣腫塊。腫瘤邊界清楚，周圍可有假包膜，質(zhì)硬，如有液化壞死則局部區(qū)域稍軟。剖面為黃褐、灰白色，呈漩渦狀，可見壞死、出血、鈣化[8]。IMT顯微鏡下可見增生的肌纖維母細胞和纖維母細胞并伴有不同程度的慢性炎性細胞浸潤，按細胞分布和成分比例不同可以將腫瘤分為黏液樣血管型、致密梭形細胞型和少細胞纖維型三種組織學類型，但有學者認為這些分型僅對識別IMT的細胞形態(tài)有所幫助，無實際臨床意義，不主張在臨床工作中將炎性肌纖維母細胞瘤分成各種亞型[9，10]。免疫組化表型：間葉細胞標記vimentin彌漫陽性、肌源性標記SMA部分陽性，間變型淋巴瘤激酶ALK和desmin陽性有輔助診斷意義[11]。

2 IMT 影像表現(xiàn)

2.1 胸部炎性肌纖維母細胞瘤（pulmonary inflammatory myofibroblastic tumor，PIMT）

2.1.1 影像表現(xiàn) PIMT在CT上可分為浸潤型、結(jié)節(jié)型、腫塊型[12]。縱隔窗和肺窗腫塊大小無明顯差別。 平掃多呈圓形或卵圓形、不規(guī)則團塊狀軟組織密度灶，部分病灶內(nèi)可有鈣化或空洞。病灶單側(cè)常見，右側(cè)較左側(cè)多見，下葉較上葉多見。病變常位于肺的表淺部位、臨近胸膜。當肺內(nèi)占位有以下征象時對IMT的診斷有重要的提示意義。桃尖征：表現(xiàn)為肺內(nèi)占位的尖角樣突起，位于內(nèi)側(cè)緣；部分邊緣平直征：表現(xiàn)為占位的平直邊；空洞或水樣密度：表現(xiàn)為占位內(nèi)氣體及水樣密度；胸膜增厚：IMT可以累及鄰近胸膜，常可導致局部增厚；增強掃描：增強后病灶明顯強化，有囊變或壞死時強化不均勻；病灶周圍結(jié)構(gòu)：少部分IMT可侵犯肺門、縱隔或支氣管，但較少引起彌漫性肺炎或肺不張；極少數(shù)病例可以引起肺門及縱隔淋巴結(jié)腫大，合并胸膜腔、心包腔積液者少見[13，14]。肺外IMT均表現(xiàn)為大小不等的單發(fā)軟組織腫塊；密度大多均勻，少數(shù)不均勻，可出現(xiàn)壞死、囊變，病灶大小與壞死囊變有相關性。腫瘤鈣化少見，胸壁IMT可出現(xiàn)斑片狀鈣化。主要為膨脹性生長方式， 周圍組織受壓移位，少數(shù)可浸潤性生長，破壞鄰近肋骨。MRI檢查TlWI表現(xiàn)為邊界較清楚的不規(guī)則腫塊，與周圍肌肉信號相當，T2WI呈高信號，增強掃描明顯強化。發(fā)生于氣管的IMT極少見，CT掃描可見氣管腔內(nèi)單發(fā)寬基底結(jié)節(jié)，邊緣清楚，密度均勻，輕度強化。發(fā)生于食管的IMT罕見，表現(xiàn)為向腔外生長圓形腫塊，邊緣清楚，密度均勻，強化較明顯[15]。

2.1.2鑒別診斷 ①肺癌 PIMT多見于兒童和青少年，而肺癌多見于50歲以上老年人，前者病程長、臨床癥狀較輕，而后者癥狀進行性加重；PIMT邊緣清楚，僅可在內(nèi)側(cè)緣出現(xiàn)尖角樣突起，也可由于假包膜與周圍組織粘連、牽拉形成長毛刺，肺癌毛刺多見，是由于癌組織沿間質(zhì)向腫瘤外生長或者直接浸潤周圍所致，形態(tài)細短、僵硬。肺癌常可見分葉征，多為淺分葉，PIMT亦可出現(xiàn)分葉征，多為深分葉，為腫瘤多中心病灶相互融合或瘤體各部分生長不均勻所致，有報道稱當PIMT病灶較大時，出現(xiàn)淺分葉的概率增加。病灶周圍的磨玻璃影在肺癌及PIMT中均可出現(xiàn)，肺癌的磨玻璃影常位于病灶遠端，提示為病灶遠端的阻塞性炎癥，而PIMT的毛玻璃多圍繞在病灶周圍，提示為病灶周圍肺泡內(nèi)的炎性滲出或肺泡間隔炎性浸潤。有文獻在評價肺癌及PIMT的動態(tài)增強曲線后認為肺癌動態(tài)增強為速升緩降型，1 min內(nèi)達到高峰，而后緩慢回落；PIMT動態(tài)增強為平臺型，且增強幅度較肺癌明顯[16]。②肺結(jié)核 結(jié)核球好發(fā)于兩上肺尖、后段及兩下肺背段，常見鈣化及周圍衛(wèi)星灶，強化不明顯；PIMT多位于肺的表淺部，小病灶鈣化罕見，周圍不伴衛(wèi)星灶，強化較明顯[17]。③錯構(gòu)瘤是肺最常見的良性腫瘤，以病灶內(nèi)可見脂肪密度和爆米花樣鈣化為典型表現(xiàn)，PIMT鈣化少見，不含脂肪成分，增強后強化幅度高于錯構(gòu)瘤。④肺膿腫有典型的寒顫、高熱等中毒癥狀，臨床表現(xiàn)起病急、咯膿臭痰，結(jié)合影像表現(xiàn)常較容易做出診斷，PIMT臨床表現(xiàn)不典型。肺膿腫典型CT表現(xiàn)為病灶中央空洞，可見液平面，內(nèi)壁光滑。PIMT的空洞常有多個，多在周邊，呈蜂房樣。當PIMT合并感染時，腫瘤內(nèi)部發(fā)生壞死、空洞時，較難與肺膿腫鑒別。

2.2肝臟炎性肌纖維母細胞瘤（hepatic Inflammatory myofibroblastic tumor，HIMT）

2.2.1 HIMT影像表現(xiàn) CT以肝右葉多見，可單發(fā)或多發(fā)，多表現(xiàn)為單發(fā)或多發(fā)低密度結(jié)節(jié)或腫塊[18，19]。少數(shù)為等、稍高密度影，邊界清楚或不清楚，其形態(tài)多樣， 可為葫蘆狀、三角形、棒狀、類圓形或橢圓形，低密度區(qū)域病理代表有泡沫樣組織細胞、漿細胞及淋巴細胞的慢性炎癥浸潤；等稍高密度區(qū)域代表纖維組織增生，有時病灶內(nèi)可見鈣化，出血罕見[20]。

MRI的軟組織分辨率高，更能反映病灶內(nèi)的組織成分，T1像上病灶多為略低或等信號，信號欠均勻；在T2像上病灶可呈等或略高信號，這些不同信號的變化與病變所處的病理階段不同，其成分有所不同所致。HIMT的CT與MRI動態(tài)增強掃描反映病灶血供及病理特征。其強化模式表現(xiàn)多樣，可不強化也可明顯強化。動態(tài)增強肝動脈期輕度強化，門靜脈期明顯強化，延遲期可見延時強化，其原因是HIMT主要由門靜脈參與供血，所以門脈期明顯強化，由于病灶內(nèi)纖維組織成分較多，所以表現(xiàn)為延時強化。動脈期部分病灶周圍可見楔形正常肝實質(zhì)去明顯強化，是由于腫瘤周圍肝實質(zhì)炎性充血所致。HIMT可跨越或沿正常肝解剖結(jié)構(gòu)生長，對周圍血管無推移、浸潤，故增強掃描時，病灶內(nèi)部可見相對正常的血管穿行，病灶內(nèi)見門脈期分支穿行于灶內(nèi)，且形態(tài)保持正常，這種征象稱為血管漂浮征，該征象對HIMT的診斷具有提示意義[21]。 PET/CT表現(xiàn)上：HIMT可表現(xiàn)為18F-FDG攝取值增高，與肝癌類似[22]。

2.2.2鑒別 ①肝內(nèi)膽管細胞癌肝左葉多見，遠端常伴肝內(nèi)膽管擴張，腫瘤標志物CA199常異常升高。而HIMT僅在病灶較大時壓迫大的肝內(nèi)膽管或者肝總管才不會引起肝內(nèi)膽管的擴張且不會引起腫瘤標志物的CA199異常升高。②肝細胞肝癌，部分少血供型肝細胞肝癌病灶始終無強化，又或者門靜脈參與供血時，強化形式與HIMT有重疊，此時需根據(jù)門脈期及延遲期有無強化，灶內(nèi)有無分隔樣強化，乙肝及肝硬化史，AFP測定等一般可做出診斷。③肝膿腫，臨床有發(fā)熱、白細胞升高等中毒癥狀，典型病灶具有邊界清楚的膿腫壁，典型強化呈“三環(huán)征”或“雙環(huán)征”。④肉芽腫病變的占位效應一般沒有IMT明顯，增強掃描強化不明顯或輕度邊緣強化。⑤肝臟轉(zhuǎn)移瘤，原發(fā)腫瘤病史，多發(fā)大小不等類圓形病灶，典型強化呈“牛眼征”。⑥肝臟孤立性壞死結(jié)節(jié)，組織病理學上表現(xiàn)為纖維組織包繞的無血管和組織細胞結(jié)構(gòu)的壞死區(qū)，因此，增強掃描病灶實質(zhì)無強化、周邊薄環(huán)狀延遲強化[23]，上述表現(xiàn)有助于與HIMT進行鑒別。⑦肝淋巴瘤，當HIMT表現(xiàn)為門脈周圍浸潤病灶時，與肝臟淋巴瘤表現(xiàn)極為相似，當出現(xiàn)門脈周圍浸潤病灶并且沒有明顯腫塊形成時，應考慮到淋巴瘤的可能。

2.3 腎炎性肌纖維母細胞瘤（KIMT）

2.3.1 KIMT 影像表現(xiàn) KIMT主要發(fā)生于腎實質(zhì)內(nèi)（56%），其次是腎盂（38%），發(fā)生于腎包膜及包膜旁組織者占6%[24]。CT、MR、PET/CT可表現(xiàn)為：（1）CT平掃等密度，增強掃描皮質(zhì)期及髓質(zhì)期輕到中度強化，且強化不均，排泌期環(huán)形強化；鄰近腎周脂肪囊密度增高，臨近腎包膜明顯增厚且范圍較廣泛。（2）MR表現(xiàn)為囊實性，實性部分呈T1WI等信號、T2WI稍低信號。增強掃描囊壁和實性部分明顯強化。（3）PET/CT18F-FDG攝取值增高，表現(xiàn)為CT增強排泌期呈低密度區(qū)的中央?yún)^(qū)FDG18F-FDG攝取值最高，周邊環(huán)形強化的高密度帶18F-FDG攝取值較低；根據(jù)病理對照結(jié)果，CT掃描排泌期周邊高密度強化帶為增生纖維組織，內(nèi)含豐富的毛細血管，CT造影劑積聚在血管外間隙且不能迅速廓清，因而此區(qū)域呈延時強化，中央低密度區(qū)為慢性炎性細胞浸潤，PET/CT檢查18F-FDG攝取值與其病理組成一致[25]。

2.3.2 鑒別 ①腎癌是腎臟最為常見腫瘤，占腎臟惡性腫瘤的90%，影像表現(xiàn)為強化實性腫塊。腎癌70%為富血供腫瘤的透明細胞癌，典型表現(xiàn)為皮髓期顯著強化軟組織腫塊，實質(zhì)期強化程度下降，有助于與皮髓期輕度強化，實質(zhì)期持續(xù)強化的炎性肌纖維母細胞瘤鑒別。②血管平滑肌脂肪瘤是腎臟最常見的良性腫瘤之一，由異常血管、平滑肌及脂肪構(gòu)成，增強掃描血管、肌組織成分明顯強化，脂肪成分很少強化。腫塊內(nèi)有明確脂肪成分有助于血管平滑肌脂肪瘤鑒別診斷。

2.4骨炎性肌纖維母細胞瘤（BIMT）

2.4.1 BIMT影像表現(xiàn) BIMT好發(fā)于中青年，頭面骨及長管狀骨干骺端多見，臨床表現(xiàn)為軟組織腫塊、疼痛。X線表現(xiàn)為位于骨髓腔溶骨性破壞區(qū)，邊緣不光整，內(nèi)可見增粗骨小梁，無明顯鈣化、骨化，鄰近骨皮質(zhì)菲薄，可突破骨皮質(zhì)形成軟組織腫塊，少見骨膜反應[26]。MRI表現(xiàn)：TlWI呈低信號，其內(nèi)夾雜小片狀高信號，T2WI呈以高信號為主的混雜信號，瘤內(nèi)液化壞死區(qū)呈更高信號，同時可存在瘤周水腫。

2.4.2鑒別 ①溶骨性骨肉瘤：青少年多見，好發(fā)于長管狀骨的干骺端，骨膜反應較明顯。實驗室檢查可有血堿性磷酸酶增高。②骨纖維肉瘤：女性多于男性，邊界不清，骨質(zhì)破壞范圍較大且較明顯，常伴病理骨折。③轉(zhuǎn)移瘤：有原發(fā)病史，一般為多發(fā)。④骨惡纖組：中老年多見，發(fā)病部位常為長骨干骺端，軟組織腫塊一般較明顯，瘤體內(nèi)MRI信號混雜。⑤骨韌帶樣纖維瘤：罕見，病程較長，發(fā)展緩慢，多中心性長骨破壞，邊界較清晰，沿骨干長軸發(fā)展。

2.5其他罕見部位炎性肌纖維母細胞瘤影像表現(xiàn)與鑒別

2.5.1膀胱IMT 好發(fā)于膀胱側(cè)壁、底部，少見于三角區(qū)[27]。平掃呈較規(guī)則的軟組織物；較小者一般密度均勻，邊緣光滑；較大者密度不均內(nèi)部可有壞死，邊緣欠光整有時可呈淺分葉；偶見鈣化；浸潤及轉(zhuǎn)移征象極少見。動態(tài)掃描強化呈“快進慢出”表現(xiàn)，于其他泌尿系統(tǒng)良惡性腫瘤的強化方式不同。錢斌等[28]推測該強化方式可能為膀胱IMT內(nèi)含有高密度及高成熟度的微細血管所致。

2.5.2頸部IMT CT掃描表現(xiàn)為邊界不清的軟組織占位，密度不均，鈣化及壞死少見，增強掃描明顯強化，并可侵犯鄰近肌肉、骨質(zhì)等[29-31]。MR呈等長T1長T2信號，內(nèi)見少許短T1信號，DWI呈不均勻高信號，增強呈明顯不均勻強化，邊界不清。發(fā)生于頜面部及眼眶的IMT常侵犯周圍結(jié)構(gòu)，MRI表現(xiàn)為邊界不清、形態(tài)不規(guī)則的軟組織腫塊；T2WI呈低信號，增強后呈明顯強化；頸部IMT極少出現(xiàn)淋巴結(jié)轉(zhuǎn)移[32]。

2.5.3上頜竇IMT CT表現(xiàn)為上頜竇內(nèi)軟組織密度占位，骨壁破壞，以后側(cè)壁、內(nèi)側(cè)壁為主，邊緣可有硬化，可突破上頜竇壁侵犯相鄰結(jié)構(gòu)。CT增強后呈不均勻輕、中度強化。MRI表現(xiàn)為稍長T1混雜等稍長T2信號影。DWI呈不均勻高信號，增強呈明顯不均勻強化[33]。

2.5.4胰頭IMT可見鈣化影 增強掃描腫塊實性部分呈均勻明顯強化，動脈期至靜脈期呈漸進性強化；MR表現(xiàn)為長T1長T2信號，信號不均，鈣化灶為小條片狀長T1短T2信號。胃部表現(xiàn)為局部胃壁不規(guī)則增厚，不均勻明顯強化，周圍脂肪間隙消失。腸內(nèi)IMT CT和MR可表現(xiàn)為局限性腸壁不規(guī)則增厚或結(jié)節(jié)狀突向腔內(nèi)，管腔狹窄，密度或信號不均勻，增強后呈明顯均勻強化。

2.5.5腹膜后IMT 發(fā)生于腹膜后者腫瘤體積較大，可見鈣化，呈單發(fā)、孤立軟組織腫塊，邊界清楚或不清，平掃呈等密度為主，與周圍肌肉密度相似，中央可見壞死囊變區(qū)。增強掃描腫瘤實性以及囊壁部分明顯強化，囊性部分無強化，但實性部分以及囊壁增強后強化程度及幅度不一，呈均勻或不均勻輕、中度甚至顯著強化不等[34]。

3 小結(jié)與展望

IMT可以發(fā)生在全身各個部位，且發(fā)生在不同的部位的影像學表現(xiàn)又不盡相同，所以在影像學上表現(xiàn)出較大的復雜性，增加了診斷和鑒別診斷的難度，這與IMT疾病進程的不同階段及病理多樣性有關。肺IMT的發(fā)病率相對較高，所以對于發(fā)生在肺內(nèi)的IMT研究相對較多，肺內(nèi)占位出現(xiàn)桃尖征、平直邊、邊緣模糊征以及臨近胸膜增厚這些征象中一個或者多個時，可以強烈提示IMT的診斷。腸系膜以及肝臟IMT發(fā)病率次之，形態(tài)學表現(xiàn)為非類圓形以及增強表現(xiàn)出血管漂浮征，對診斷具有一定的提示意義，不過該征象也經(jīng)常出現(xiàn)在淋巴瘤的病例中，因此鑒別診斷有一定難度。其他部位的IMT只有零星數(shù)例或10多例的報道，影像學上一般表現(xiàn)出非惡性、非嚴重侵襲性，但缺乏特征性的表現(xiàn)，與其他腫瘤性病變的影像學表現(xiàn)有很大的重疊，診斷和鑒別診斷難度較大。盡管如此，CT及MRI仍然能夠?qū)Πl(fā)生在肺外IMT的定位、判斷周圍組織的侵犯范圍、周圍血管的包繞以及侵犯范圍發(fā)揮重大的作用，為臨床制定治療方案提供重要的參考依據(jù)，還可以應用于IMT治療后的療效評估、術后早期發(fā)現(xiàn)腫瘤復發(fā)。相信隨著對IMT研究的深入，對該病的影像認識會逐步增多，從而能夠為臨床診斷及治療方案的制定提供更大的幫助。

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（收稿日期：2017-11-15）