1例HIV陰性腮腺良性淋巴上皮囊腫病例報告及文獻復習

盧芳?呂中靜

摘要：腮腺淋巴上皮囊腫是少見的良性囊性病變，曾被稱為第一鰓裂囊腫，認為其與普通的鰓裂囊腫病因相同，近年來越來越多的研究表明其不同于鰓裂囊腫，且多與HIV有關，在成年HIV感染患者中的發病率達6%，而在 HIV 陰性個體中十分罕見，我們近期收治發生在右側腮腺非 HIV相關性淋巴上皮囊腫 1例， 結合相關文獻， 對其臨床表現、診斷和鑒別診斷 、治療方法等進行討論 。

關鍵詞：腮腺良性囊腫;良性淋巴上皮囊腫;HIV陰性;病例報道

【中圖分類號】 R551.2 【文獻標識碼】 A? ? ? 【文章編號】2107-2306（2022）08--01

一、病例資料

患者男性，58歲，因右側腮腺無痛性腫物1年就診。患者自訴于1年前無意間發現右側耳前腮腺區一葡萄大小無痛性腫物，半年前自行于當地社區醫院就診，攝彩超示：耳前腮腺區皮下低回聲結節，未予特殊處理，近日自覺腫物緩慢增大;約20年吸煙史，30年酗酒史。專科檢查：顏面部不對稱，右面部腮腺區稍隆起，表面皮膚色澤正常，皮溫不高，腫塊約2.5cm×1cm×2.5cm大小，質地中等，界限清楚，活動可，壓痛（-），無面癱表現，進食無影響，腮腺不腫，導管口不紅，唾液分泌正常。彩色多普勒超聲示：右側耳前腮腺內囊性結節。腮腺CT示：右側腮腺內占位性病變，腮腺混合瘤？（圖1）實驗室檢查：乙肝表面抗體、乙肝e抗原、乙肝核心抗體陽性，HIV Ag/Ab（-）。完善相關檢查并排除手術及麻醉禁忌證后，予以全麻下手術切除。

二、病理結果

病理檢查? 眼觀：涎腺組織一塊，9cm×4cm×1.3cm，切面見一囊，1.5cm×1.2cm×0.6cm，囊內壁略粗糙，內容物已流失，切面灰黃灰紅色，分葉狀，質中。鏡檢：鏡下見囊壁內襯復層鱗狀上皮，周圍為淋巴樣間質，周圍涎腺組織示慢性炎癥細胞浸潤（圖2，圖3）。

病理診斷? 淋巴上皮囊腫（lymphoepithelial cyst）。

三、討論

腮腺良性淋巴上皮囊腫（benign lymphoepithelial cysts，BLEC）屬于少見的良性囊性病變，在成年HIV陽性患者中的發病率達6%[1]，而在 HIV 陰性個體中十分罕見，由于BLEC在非HIV患者中的低發病率，在文獻中無法找到其確切患病率。結合目前已報道的病例，我們得出非 HIV 相關性BLEC 患者常見于中年男性，且男性比例遠大于女性，只有極少數發生于女性的病例，國內外均有病例報道[1-2，3-5]。

BLEC 通常表現為雙側腮腺腫大，通常由一個腺體中的多個囊腫組成。這些無痛性囊腫生長緩慢且觸診柔軟，具有波動性。一般不存在局部侵襲性，也幾乎不會惡變，但會導致明顯的局部變形。臨床上需要與鰓裂囊腫、彌漫性浸潤性淋巴細胞增多癥（DILS）、腮腺炎、腺樣囊性癌、卡波西肉瘤和淋巴瘤等鑒別[6]。組織學上，BLEC 內襯復層上皮，通常為鱗狀上皮，也可以是立方或假復層柱狀上皮。上皮成分由淋巴聚集體支持，可見良好的生發中心。內部可觀察到淋巴樣增生[4]。

非HIV相關性BLEC患者與HIV相關性BLEC的組織病理相似，但臨床及超聲影像表現不同。術前CT或B超檢查通常可見腮腺區囊性低密度影或囊實性腫物，存在包膜。術前CT可提高此病診斷的準確性，但組織病理學依然是最終確診的金標準[7-8]。

目前HIV陰性患者的BLEC通常是手術切除。有研究報道單純囊腫摘除易復發[9]，因此治療可采用腫物及周圍部分腺體組織的區域性切除術，且同時摘除腮腺下極的淋巴結，術中注意分離面神經頸面干及其分支予以保護。此種術式術后不易復發[10-12]。相比之下，與HIV 相關的 BLEC 治療選擇包括反復細針穿刺引流、手術、放射治療[13]和硬化治療[3]、采用高效抗逆轉錄病毒治療藥物[14]等。回顧臨床病例可知，HIV相關性BLEC接受治療后易復發，非HIV相關性BLEC接受手術切除后基本無復發，對于沒有明顯美容畸形的輕微癥狀患者，可以采用暫時觀察的保守治療。如果腮腺大小迅速改變、導致毀容或有顯著的壓迫癥狀，可以考慮及時行腮腺切除術或腫塊摘除術[15-16]。

BLEC在HIV陽性患者中較常見，則腮腺無痛性腫塊形成時術前HIV篩查進行鑒別診斷變得十分重要。近年來在HIV陰性患者中也出現報道，這提示我們診斷腮腺鰓裂囊腫前必須排除HIV相關的囊性淋巴樣增生，而在非HIV患者中，BLEC必須作為腮腺腫脹的鑒別診斷之一。

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基金項目：徐州醫科大學附屬醫院院級科研項目（編號：2020KB008）

[作者簡介]盧芳（1998-），女，在讀碩士研究生，E-mail：1875949262@qq.com

[通信作者]呂中靜，女，副主任醫師，E-mail：zhongjing_lv2012@163.com