姿勢解密技術治療持續性生殖器官興奮紊亂/生殖器官-骨盆感覺障礙綜合征一例并文獻復習

張允旭，蘇莉，邢燕云，劉曉林，王強

姿勢解密技術（discovery of posture secret，DPS）是一種治療由力學問題引發的體態異常、肌骨疼痛及神經控制障礙的技術，在治療肌骨疼痛和糾正體態異常方面療效獨特［1］。DPS以患者中立位姿勢為治療基礎，通過激發、穩定關節和肌肉活動，最終達到恢復患者正?？刂谱陨砩窠?、肌肉能力的目的。持續性生殖器官興奮紊亂/生殖器官-骨盆感覺障礙 綜 合 征（persistent genital arousal disorder，PGAD/Genitopelvic dysesthesia，PGAD/GPD）主要表現為自發或繼發出現的持續性性興奮狀態和/或生殖器官及骨盆區域的感覺異常［2］，多見于女性。該病癥狀的特殊性會給患者身心造成巨大的壓力，嚴重影響患者的生活質量。近年來，隨著關于PGAD/GPD的報道逐步增多，該病引起了國外醫療界的重視，并將其納入了國際疾病分類-11（international classification of diseases-11，ICD-11）［2］，但目前國內相關報道較少見。

1 病例簡介

患者，女，36歲，因“腰骶部疼痛，伴持續性生理刺激反應”于2021年9月至青島大學附屬海慈醫院康復科就診。患者約6個月前從長時間蹲位勞動起身后出現腰骶部疼痛，遂入當地醫院骨科就診，查腰椎磁共振成像（MRI）示L4/L5和L5/S1椎間盤突出，伴有L5/S1 椎間盤后緣高密度灶，見圖1。初診為椎間盤突出癥（L4/L5、L5/S1）和盤緣性腰痛，囑臥床休息并給予草木犀流浸液片（消脫止-M）和雙氯芬酸鈉雙釋放腸溶膠囊（戴芬）口服。因患者癥狀緩解不明顯，多次復診后考慮為梨狀肌綜合征，加用局部針灸、理療和按摩?；颊甙Y狀持續加重，并出現陣發性會陰部刺激感和雙下肢抽搐、無力，骨科醫師遂先后建議去神經內外科、婦科和心理科診療，效果不佳?；颊咴?次推拿按摩后自感會陰部刺激癥狀由陣發性變為持續性，為求進一步治療遂來康復科就診。

圖1 病例椎間盤磁共振成像檢查結果Figure 1 MRI results of the intervertebral discs

病史采集時，患者訴“腰痛尚可忍受，生理性刺激太難忍受”。對患者描述的生理性刺激記錄如下：（1）陰蒂、陰唇、陰道、會陰及肛周持續性刺激感，有即將達到甚至達到高潮感；（2）癥狀嚴重時患者整夜無法入睡；（3）長期行走、站立或端坐均可使癥狀加重；（4）癥狀發生時無性愛相關想法；（5）伴下腰部、骶尾部疼痛和雙下肢抽搐、無力。經查閱相關資料，初步懷疑患者為PGAD/GPD，遂進行針對性查體和輔助檢查以進一步明確病因。

查體結果：（1）平臥時患者左腿比右腿長約1 cm（比較雙側的內踝高度）；（2）左側髂前上棘高于右側髂前上棘；（3）左側髂嵴高于右側髂嵴；（4）左側髂后上棘低于右側髂后上棘；（5）雙側骶髂關節區深壓痛，右側重于左側；（6）恥骨聯合區壓痛；（7）其他檢查陰性。行骨盆X線檢查，結果見圖2A。

綜合分析癥狀、病史、查體及輔助檢查結果，考慮患者是1例由于骶髂關節紊亂導致骨盆旋移進而誘發PGAD/GPD的特殊病例。明確診斷后，采用DPS對患者進行骶髂關節復位，療效明顯：首次治療后，患者癥狀即減輕90%左右；后經4次骶髂關節和骨盆調整（每次間隔3 d）并輔以理療和相應康復訓練，患者癥狀完全消失。骨盆平片復查結果見圖2B。

圖2 病例骨盆平片檢查結果Figure 2 X-ray results of the pelvis

2 文獻檢索結果

以“持續性生殖器官興奮紊亂/生殖器官-骨盆感覺障礙綜合征”“持續性生殖器官興奮紊亂綜合征”和“生殖器官-骨盆感覺障礙綜合征”為關鍵詞，在中國知網、萬方數據知識服務平臺、維普網中檢索中文文獻，未見相關報道。以“persistent genital arousal disorder/genito-pelvic dysesthesia syndrome”“persistent genital arousal disorder”“genito-pelvic dysesthesia”為關鍵詞，在PubMed中檢索2001—2021年的文獻，篩選有詳細臨床資料記錄的英文文獻并排除臨床資料不完整的病例，共檢出符合要求的文獻33篇，包括專家共識1篇、編輯通信2篇、綜述9篇、病例報告21篇。

3 討論

PGAD/GPD由LEIBLUM等［3］在2001年最先描述，當時將該病命名為持續性性興奮綜合征（persistent sexual arousal syndrome，PSAS）， 后 于 2006年 將 其 更 名 為 PGAD［4］。2016年國際婦女性健康研究學會（international society for the study of women's sexual health，ISSWSH）首次對PGAD進行了定義，并規定只有當生殖器官興奮癥狀持續6個月以上時方可診斷為PGAD［5］。2019年ISSWSH針對這一特殊病癥，組織多學科專家討論并推出專家共識［2］，將PGAD更名為PGAD/GPD，對PGAD/GPD的新定義如下：“一種自發出現的讓人難受的持續性或間歇性的生殖器官興奮狀態（如高潮邊緣感、生殖器潤滑感或膨脹感、生殖器刺激、抽動和收縮感），并持續3個月以上；可伴有其他的生殖器官-骨盆感覺障礙（如灼熱感、抽搐感、瘙癢感和疼痛感等）”。

PGAD/GPD的流行病學特點和病理、生理機制尚不明確，一般認為是一系列復雜的生理、心理和社會因素導致了該病的發生和發展。目前認為該病的致病因素有：（1）心理因素：此觀點以LEIBLUM等［3］建立的心理模型為代表，認為對正常性反應的負性認知，如回避、厭惡和恐懼會增加患者的焦慮情緒和交感神經系統的活動，進而增加患者生殖器官的興奮性，并使其注意力在此方面過度集中，形成惡性循環，導致PGAD/GPD的發生［6-11］。（2）藥物因素：抗抑郁藥中的選擇性5羥色胺再攝取抑制劑（selective serotonin reuptake inhibitor，SSRIs）和選擇性5-羥色胺-去甲腎上腺素再攝取抑 制 劑（selective serotonin norepinephrine reuptake inhibitor，SNRIs）的啟用和停用均可導致PGAD/GPD的發生［12-18］。（3）神經系統因素：功能磁共振檢查（fMRI）結果顯示，PGAD/GPD患者受累的神經通路似乎是一致的，最終均表現為大腦皮質旁中央小葉的過度興奮［19］。從大腦皮質、脊髓、馬尾神經（主要為S2～S4脊神經根）到最終分布于盆底器官的末梢神經，這一傳導通路上的任何病變導致的神經刺激或卡壓均可能引起相應的PGAD/GPD癥狀［2，19-20］。（4）創傷因素：各種累及大腦、脊髓及下腰部及骨盆周圍結構的創傷，如車禍、墜落、生產和運動損傷，理論上均有誘發PGAD/GPD的可能［21］。（5）其他因素：激素水平異常，血管畸形、腦脊髓病變以及原因不明的特發性PGAD/GPD。本例患者病因可歸類于創傷因素，其因創傷導致骶髂關節功能紊亂（骶髂關節半脫位），而骶髂關節功能紊亂長期得不到糾正導致骨盆旋移，骨盆旋移導致盆底肌肉韌帶異常緊張和移位，緊張和移位的肌肉韌帶卡壓盆底的陰部神經，最終引發PGAD/GPD癥狀。因患者癥狀涉及幾乎全部盆底器官和下肢，本研究分析其應是陰部神經主干受卡壓伴坐骨神經受累，見圖3。

圖3 陰部神經在盆底的走行及分支演示圖Figure 3 Schematic illustration of the course and branches of pudendal nerve at the pelvic floor

骶髂關節紊亂是下腰痛的常見原因之一，原發性疼痛一般位于骶髂關節周圍，因骶髂關節紊亂常伴有周圍結構受累，故疼痛可向腰部、臀周、大腿甚至小腿和足底放射［22-23］。骶髂關節是位于骶骨和髂骨之間的一對耳郭形雙關節，與前部的恥骨聯合一起將骨盆的骨性結構連成一個閉合的環。骶髂關節的關節面扁平，彼此對合緊密且周圍有關節囊及多條韌帶加強，故骶髂關節屬于微動關節，通常不易發生移位。在某些特殊情況下，如骨盆部位的直接暴力創傷（車禍、墜落等）、妊娠和生產、慢性勞損、長期不良姿勢及系統性疾病等，均有可能破壞骶髂關節的穩定性，導致骶髂關節功能紊亂（骶髂關節半脫位）。長期處于紊亂狀態的骶髂關節使骨盆環的受力失衡，進而導致骨盆傾斜和旋移，旋移的骨盆骨性結構使附著于其上的肌肉韌帶的位置和長度發生改變，從而卡壓鄰近的神經，最終引發相應癥狀［24-25］。本例患者應是在長時間下蹲勞動后突然起身，導致骶髂關節半脫位，后因骶髂關節功能紊亂（骶髂關節半脫位）未能得到及時糾正進而引發骨盆旋移及一系列癥狀。

DPS是由王強教授與元相喜教授共同創立的一種整體精準手法治療技術［1］，該技術在融合了國際上其他各種有關姿勢矯正技術優點的基礎上加入了獨創的關節剪切運動（joint shear movement），在治療肌骨疼痛和糾正體態異常方面療效明顯［1］。DPS的核心是4R治療原則［1］：矯正關節異常對線（resetting joint malalignment，RJM），矯正異常肌肉功能（resetting abnormal muscle，RAM），恢復關節穩定性（resetting joint stabilization，RJS）和恢復感覺運動控制（resetting sensory motor control，RSMC）。本研究團隊采用DPS，第一次治療便糾正了本例患者紊亂骶髂關節的異常對線，使其癥狀明顯減輕；隨后繼續利用DPS并輔以相應的功能鍛煉和理療，矯正了患者異常的骨盆肌肉和韌帶功能，并恢復了其骶髂關節的穩定性和感覺運動控制。經4R手法處理后，本例患者癥狀完全消失且隨訪1個月無復發。

綜上所述，PGAD/GPD因其特有的癥狀，在影響身體健康的同時也給患者帶來了極大的心理和精神壓力，部分患者會出現焦慮、抑郁甚至自殺行為。如何正確認識及診療PGAD/GPD已成為國外醫療界越發重視的問題。國外研究者已將其納入ICD-11，并由ISSWSH組織專家組制定和發布PGAD/GPD診療專家共識。國內罕有關于PGAD/GPD的相關報道，對該疾病認識不足是目前我國醫務工作者在診療過程中所面臨的最大問題。神經卡壓是導致PGAD/GPD的重要原因之一，DPS可以有效消除由骨關節移位以及肌肉、筋膜、韌帶等軟組織張力和位置改變導致的神經卡壓。受我國傳統文化影響，中國女性在性問題方面相對西方女性更加保守，自我羞恥感和倫理的壓力無疑會成為妨礙女性患者積極尋求醫療幫助的巨大阻力。只有將積極的宣傳教育和深入的臨床研究相結合，才能使我國醫務工作者在今后的臨床工作中正確認識和診療PGAD/GPD。

作者貢獻：張允旭負責文章的構思、設計、文獻/資料整理及論文的撰寫；蘇莉負責論文的修訂；邢燕云、劉曉林負責文獻/資料的收集；王強負責文章的質量控制及審校，對文章整體負責、監督管理。

本文無利益沖突。