異位支氣管囊腫術后并發6 cm長食管瘺自愈一例

林航 張恒 張春芳 程遠大

作者單位：410008 長沙，中南大學湘雅醫院胸外科(林航、張恒、張春芳、程遠大)；肺結節精準診療湖南省工程研究中心(張春芳、程遠大)

病人，男，50歲。反復背痛1年余，發現下后縱隔占位1個月于2019年7月29日入院。既往膽囊切除手術史。胸部CT提示后縱隔下肺靜脈水平食管旁4 cm×6 cm大小類圓形軟組織影，CT值47 Hu，增強后無明顯強化(圖1A、B)。食管超聲胃鏡：距門齒32 cm食管隆起，黏膜光滑，食管管壁層次結構清晰完整，腔外可見無回聲光團(圖2)。臨床診斷縱隔囊腫，食管源性可能。2019年8月5日行胸腔鏡右側進胸縱隔囊腫切除。術中所見：病變位于下段食管旁，與食管界限不清，手術無法完整剝除，打開囊壁，見乳白色囊液流出，手術切除大部分囊壁，囊腔予以電凝灼燒處理。術后第2天，病人右側胸部脹痛，引流液渾濁，可見食物殘渣，胸部CT檢查提示右側液氣胸(圖3)。口服亞甲藍提示存在食管瘺，上消化道碘水造影確診手術區域一長約6 cm長縱行食管瘺(圖4)。因確診食管瘺后超過24小時，胸腔內大量食物殘渣污染，瘺口較長，經與病人和家屬充分溝通后，行保守治療。予以禁食禁飲、通暢引流、留置胃管腸內營養、控制感染等治療3個月后，復查上消化道碘水造影及胸部CT顯示瘺口完全愈合(圖5、6)。2019年11月8日順利出院。術后病理結果為支氣管囊腫(圖7)。病人出院后半年復查，無明顯進食梗阻等食管狹窄的表現。

圖1 術前CT顯示下縱隔食管旁類圓形低密度病灶

圖2 超聲胃鏡顯示食管黏膜隆起，外壓性改變

圖3 術后CT顯示右側液氣胸

圖4 消化道碘水造影提示巨大食管瘺，瘺口長約6 cm

圖5 保守治療3個月后復查胸部CT(口服碘劑)，未見造影劑外溢

圖6 上消化道碘水造影提示食管瘺口愈合

圖7 術后病理證實為支氣管囊腫(HE×50)

討論支氣管囊腫(bronchogenic cyst，BC)常位于氣管、支氣管旁或肺內，極少數位于其他部位。根據部位不同可分為5型：氣管旁、隆突、食管旁、肺門、其他部位[1]，其他部位的異位支氣管囊腫比較罕見，可見于心包、胸膜、頸部、膈肌及腹膜后等[2]。2018年我們報道了一例膈肌旁的異位支氣管囊腫[3]。本案例即為食管旁型異位支氣管囊腫，術前容易被誤診為食管囊腫。

本例病人術后出現了醫源性巨大食管瘺，瘺口長度>5 cm。單純巨大食管瘺臨床不多見，常見于外傷和胸部手術[4]。巨大食管瘺常因為大量消化液漏至縱隔或胸膜腔導致反復的感染而難以治愈，嚴重的病人可導致敗血癥，全身感染衰竭而死亡[5]。對于單純巨大食管瘺的治療，缺少臨床經驗。對于食管瘺或食管破裂，外科修補是治療辦法之一，但Ⅰ期外科修補主要針對病程小于24小時的病人，也有報道超過2周的食管瘺病人Ⅰ期手術成功修補的案例[6]。鄒文彬等[7]報道了37例食管破裂病人，發病至手術時間為5～93小時，平均45小時，破口長2.5～7.0 cm，平均4.8 cm，所有病人均接受了手術修補，應用了分層縫合加帶蒂大網膜包埋技術，其中36例病人I期愈合，術后平均住院時間23.2天。內鏡下支架封堵是治療食管瘺或食管術后吻合口漏的有效方式之一[8]。有研究報道，支架置入治療食管瘺的成功率在80%以上[8]，但對于5 cm以上的巨大食管瘺的支架封堵治療報道較少，且食管支架封堵存在支架移位、脫落、繼發食管穿孔、排斥反應、取出困難、費用昂貴等缺陷。對于食管瘺或食管破裂，尤其是巨大食管瘺的治療，是應該積極外科手術修補，還是支架介入封堵，還是保守治療，目前仍存在爭議。該案例通過保守治療，6 cm的縱行食管瘺口自行愈合，提示>5 cm以上的單純巨大食管瘺，保守治療仍是有效的治療辦法之一。