孤獨癥譜系障礙兒童ESDM家長培訓(xùn)在社區(qū)中的應(yīng)用研究

王慧 王舜欽 謝麗請 童秀斌 楊珠虹 劉舒

孤獨癥譜系障礙（autism spectrum disorder，ASD）是一種常見的兒童神經(jīng)發(fā)育行為障礙性疾病[1-2]，早期行為康復(fù)干預(yù)和教育可顯著改善ASD患兒的預(yù)后[2]。ASD康復(fù)存在一個共性問題：治療師和教師較少，患兒人數(shù)較多[3]，由于ASD干預(yù)的時間長，往往以年計算，干預(yù)強度要求很高，加上ASD的患病率逐年升高[4]，以醫(yī)院或康復(fù)中心為基礎(chǔ)的干預(yù)環(huán)境已難以滿足需求，而越來越多的研究表明由父母進行的干預(yù)亦能給患兒帶來顯著改善，因此以家庭或社區(qū)為基礎(chǔ)的干預(yù)越來越得到重視[5]。另外，如果家長較好掌握家庭干預(yù)技能可幫助孩子在自然情境下習(xí)得技能，使所掌握的技能更加貼近實際并且更容易使用。早期介入丹佛模式（early start Denver model，ESDM）是一種自然場景下開展的行為干預(yù)，它是將應(yīng)用行為分析法與兒童發(fā)展及家長輔導(dǎo)相結(jié)合的綜合教學(xué)計劃，重點干預(yù)對象是學(xué)齡前ASD兒童，父母實施ESDM可以改善ASD患兒的預(yù)后[6]。國內(nèi)外ASD診療指南[7-8]都推薦使用ESDM作為早期干預(yù)方法，國內(nèi)已出版中文版的ESDM干預(yù)技術(shù)指導(dǎo)手冊《孤獨癥兒童早期干預(yù)丹佛模式》[9]，保證孩子在被確診后父母可以盡快學(xué)習(xí)ESDM家庭干預(yù)方法在家對孩子進行干預(yù)。然而，在父母自學(xué)ESDM的臨床隨訪中，部分父母反饋不能理解ESDM內(nèi)容，或者看的懂文字但沒法將書中的技術(shù)落實到實踐活動中，從而也影響患兒的家庭干預(yù)效果。因此，本研究團隊在社區(qū)開展開展ESDM家長基本技能培訓(xùn)課程，探索如何在第一時間更加有針對性地幫助家長提升家庭干預(yù)技術(shù)，以探索適合中國國情的家長實施ESDM干預(yù)技術(shù)，讓更多ASD兒童在社區(qū)就能得到有循證依據(jù)的早期干預(yù)，以期ASD患兒有更好的預(yù)后。

1 資料與方法

1.1 一般資料

1.1.1 納入標(biāo)準(zhǔn)

招募2019年1月—2021年12月廈門市兒童醫(yī)院兒童保健科初診并確診的ASD兒童64例。ASD兒童符合以下標(biāo)準(zhǔn)：（1）符合美國第5版《精神疾病診斷與統(tǒng)計手冊》[10]中兒童ASD的診斷標(biāo)準(zhǔn)，病情程度為輕至重度。（2）兒童孤獨癥評定量表（childhood autism rating scale，CARS）得分均≥30分。（3）未受過康復(fù)訓(xùn)練或接受其他治療方法。ASD兒童家長符合以下3項：（1）（父親或母親）至少固定1人保證全程參與。（2）家長未學(xué)習(xí)過任何ASD相關(guān)的干預(yù)方法。（3）進入研究階段后兩組家長不學(xué)習(xí)ESDM以外的干預(yù)方法。

1.1.2 排除標(biāo)準(zhǔn)

（1）有嚴(yán)重精神疾病或藥物濫用史的兒童。（2）有腦癱或具有軀體或感覺障礙。（3）有與發(fā)育障礙有關(guān)的遺傳病史。家長滿足以下任意1項：（1）文盲，無法開展課程的學(xué)習(xí)。（2）有嚴(yán)重精神疾病。

1.1.3 剔除標(biāo)準(zhǔn)干預(yù)組

（1）5周內(nèi)連續(xù)2次無理由缺勤，連續(xù)2次不提供家庭訓(xùn)練錄像。（2）未能堅持參加所有課程。對照組：（1）未能保證完成自學(xué)任務(wù)。（2）家長未按要求閱讀ESDM家長版。（3）連續(xù)2次不提供家庭訓(xùn)練錄像。

1.1.4 資料收集課前完善基本信息

包括患兒性別、年齡、病史，參與家長的年齡、學(xué)歷、職業(yè)、家庭成員、家庭關(guān)系、主要帶養(yǎng)人及性格、家庭收入、家庭成員、家長親職壓力調(diào)查表、孤獨癥兒童家長評定量表（autism behavior check list，ABC）等。

1.1.5 分組

隨機分為干預(yù)組和對照組。在廈門市兒童醫(yī)院合作社區(qū)開展研究，干預(yù)組以小組集中授課模式學(xué)習(xí)，對照組以自學(xué)模式學(xué)習(xí)。干預(yù)組有1例因家庭地域因素退出研究，1例未完成課程，對照組1例失訪。干預(yù)組30例，其中男童24例，女童6例，平均月齡（24.80±3.47）個月；對照組31例，其中男童26例，女童5例，平均月齡（25.55±4.74）個月，干預(yù)組參與人中母親28名，父親2名，對照組參與家長母親27名，父親4名。兩組ASD兒童月齡、性別、父母文化水平、父母性格比較，差異均無統(tǒng)計學(xué)意義（P＞0.05），可對比，見表1。該研究經(jīng)復(fù)旦大學(xué)附屬兒科醫(yī)院廈門醫(yī)院/廈門市兒童醫(yī)院倫理委員會批準(zhǔn)同意，所有研究對象均簽署知情同意書。

表1 干預(yù)組和對照組ASD兒童及其家長一般情況比較

1.2 方法

1.2.1 ESDM課程安排及要求

兩組家長均自行學(xué)習(xí)《孤獨癥兒童早期干預(yù)丹佛模式》[9]（中文版）1～3章內(nèi)容，而后兩組采取不同模式學(xué)習(xí)4～13章，干預(yù)組以小組集中授課模式學(xué)習(xí)（每周1個章節(jié)，每章節(jié)2節(jié)課時，其中理論課程1節(jié)/ h，“手把手”現(xiàn)場演示課1節(jié)/h，訓(xùn)練錄像點評課程1節(jié)/h，共10周），由受過專業(yè)培訓(xùn)及實踐操作經(jīng)驗的ESDM干預(yù)治療師為家長講解，每個小組6個家庭。對照組采取自學(xué)教程模式，學(xué)習(xí)內(nèi)容、時間和進度與干預(yù)組一致，每章節(jié)自學(xué)完家長應(yīng)用相應(yīng)章節(jié)訓(xùn)練技能在家對患兒進行干預(yù)訓(xùn)練并拍攝訓(xùn)練家庭錄像進行自我點評，并上交家庭訓(xùn)練錄像。

1.2.2 家長在家進行家庭干預(yù)訓(xùn)練要求

課程期間，家長將學(xué)習(xí)的ESDM方法運用到日常生活中，每天訓(xùn)練時間≥4 h，并以每章節(jié)中的記錄表模板進行記錄。課程結(jié)束后要求家長繼續(xù)進行家庭干預(yù)4個月，期間每天家庭干預(yù)訓(xùn)練時間3～4 h。

1.2.3 拍攝家庭訓(xùn)練錄像要求

（1）在家庭干預(yù)訓(xùn)練選取2個活動用手機進行拍攝，每段錄像時長為10～15 min（不可剪輯），盡可能拍到孩子的正面。（2）要求整個研究過程由1位固定家長（父親或母親）參與。

1.2.4 隨訪

隨訪截止至課程結(jié)束后第4個月。課程后每月門診或線上隨訪1次，隨訪內(nèi)容：（1）家長自帶1～2段視頻，治療師對此進行點評和指導(dǎo)。（2）解決訓(xùn)練中家長出現(xiàn)的困難和問題，由治療師進行答疑，第4個月時加行0～6歲兒童智能發(fā)育篩查測驗（the mental developmental screening test，DST）[12]評估 1 次。

1.3 觀察指標(biāo)

1.3.1 ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評分

同意入組至父母學(xué)習(xí)ESDM課前，拍攝1段10～15 min家長與孩子互動的家庭錄像，ESDM課程結(jié)束后拍攝一段訓(xùn)練家庭錄像，采用 ESDM教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評分表對家長家庭干預(yù)錄像進行評分，分別于學(xué)習(xí)ESDM課前和課程結(jié)束后各評估1次，由受過ESDM初級培訓(xùn)的治療師2人和受過ESDM初或高級培訓(xùn)的兒童保健科醫(yī)生1人共同觀看錄像采用盲評法進行評分，取三者平均分。共13個區(qū)域，每個區(qū)域評分為1～5分，5分最高，1分最低。總分最低13分，最高65分，得分越高說明家長對ESDM技術(shù)掌握的越好。具體評分標(biāo)準(zhǔn)參照ESDM評分表評分標(biāo)準(zhǔn)[11]。

1.3.2 家長ASD干預(yù)知識知曉度調(diào)查表

學(xué)習(xí)ESDM課前和課程結(jié)束后各評估1次，以調(diào)查問卷（共13道題，包括單選、多選和簡答題，滿分100分）形式發(fā)放并回收，分?jǐn)?shù)越高，說明家長對干預(yù)知識把握得越好。

1.3.3 DST評估

在ASD兒童初診時和干預(yù)后6個月各評估1次DST。DST測試為發(fā)育篩查測試，操作簡便，適合社區(qū)隨訪。其共120個項目，其中運動能區(qū)和社會適應(yīng)能區(qū)各有30個項目，智力能區(qū)有60個項目。各能區(qū)發(fā)育商=各能區(qū)對應(yīng)發(fā)育月齡÷實際月齡×100。各能區(qū)發(fā)育商＜70分為異常。

1.4 統(tǒng)計學(xué)方法

使用Epidata 3.1進行問卷數(shù)據(jù)錄入、糾錯，采用SPSS 21.0統(tǒng)計學(xué)軟件進行分析，符合正態(tài)分布計量資料以（）表示，計數(shù)資料以n（%）表示。兩組間年齡之間的比較采用t檢驗；兩組間性別、父母學(xué)歷和父母性格之間的比較采用χ2檢驗或Fisher確切概率法。兩組間的基線比較和干預(yù)前后比較，若數(shù)據(jù)符合正態(tài)分布則采用兩獨立樣本t檢驗或配對t檢驗進行分析；若數(shù)據(jù)不符合正態(tài)分布則采用Wilcoxon秩和檢驗。本研究以α=0.05作為檢驗水準(zhǔn)，進行雙側(cè)檢驗，P＜0.05表示差異有統(tǒng)計學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 干預(yù)前后干預(yù)組和對照組ABC、DST、ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評分及家長ASD干預(yù)知識知曉度調(diào)查表得分比較

2.1.1 基線評估

ASD干預(yù)知識知曉度調(diào)查表得分及ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評分各項目評分在干預(yù)組和對照組之間差異均無統(tǒng)計學(xué)意義（P＞0.05）；干預(yù)組和對照組DST各能區(qū)發(fā)育商之間差異無統(tǒng)計學(xué)意義（P＞0.05），兩組ABC分?jǐn)?shù)差異亦無統(tǒng)計學(xué)意義（P＞0.05），見表2。

2.1.2 干預(yù)組和對照組干預(yù)前后比較及干預(yù)后兩組比較

經(jīng)過10周的家長培訓(xùn)課，課程干預(yù)組較對照組在ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評分和家長ASD干預(yù)知識知曉度調(diào)查表評分上提升更明顯，差異有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.05）。經(jīng)過半年的家庭干預(yù)兒童DST測試結(jié)果顯示，干預(yù)組社會適應(yīng)和智力能區(qū)DQ均較干預(yù)前進步明顯，差異有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.05）。且干預(yù)后干預(yù)組較對照組進步更明顯，差異有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.05）。對照組社會適應(yīng)、運動和智力能區(qū)DQ較干預(yù)前提升不明顯，差異無統(tǒng)計學(xué)意義（P＞0.05）。另外，在ABC量表得分中，干預(yù)組干預(yù)后較干預(yù)前分?jǐn)?shù)下降，但差異無統(tǒng)計學(xué)意義（P＞0.05），對照組干預(yù)后較干預(yù)前分?jǐn)?shù)上升，差異無統(tǒng)計學(xué)意義（P＞0.05），見表2。

表2 干預(yù)前后兩組ABC、DST、ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評分及家長ASD干預(yù)知識知曉度調(diào)查表得分比較 （分，）

表2 干預(yù)前后兩組ABC、DST、ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評分及家長ASD干預(yù)知識知曉度調(diào)查表得分比較 （分，）

組別 例數(shù) 家長ASD干預(yù)知識知曉度調(diào)查表干預(yù)前 干預(yù)后 t值 P值干預(yù)組 30 34.97±17.67 82.53±9.90 18.418 ＜ 0.001對照組 31 34.00±15.64 68.68±9.35 12.332 ＜ 0.001 t值 - 0.233 5.621 - -P值 - 0.821 ＜0.001 - -組別 例數(shù) ESDM家長教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度評分干預(yù)前 干預(yù)后 t值 P值干預(yù)組 30 15.93±2.65 34.85±8.16 15.174 ＜ 0.001對照組 31 17.13±2.97 23.72±4.70 11.386 ＜ 0.001 t值 - 1.658 6.486 - -P值 - 0.102 ＜0.001 - -ABC量表干預(yù)前 干預(yù)后 t值 P值干預(yù)組 30 68.03±21.98 64.47±19.18 0.668 0.506對照組 31 65.03±23.89 70.55±22.18 1.632 0.112 t值 - 0.512 1.141 - -P值 - 0.614 0.263 - -組別 例數(shù)DST發(fā)育商（DQ）干預(yù)前大運動 干預(yù)后大運動 t值 P值干預(yù)組 30 92.57±12.77 93.66±11.73 0.633 0.531對照組 31 91.69±10.92 91.13±16.06 0.232 0.822 t值 - 0.291 0.700 - -P值 - 0.768 0.491 - -組別 例數(shù)DST發(fā)育商（DQ）干預(yù)前社會適應(yīng)能力 干預(yù)后社會適應(yīng)能力 t值 P值干預(yù)組 30 49.90±11.62 59.29±16.28 3.287 ＜ 0.001對照組 31 47.86±11.34 49.06±13.44 0.767 0.451 t值 - 0.687 2.675 - -P值 - 0.486 0.010 - -組別 例數(shù)DST發(fā)育商（DQ）干預(yù)前智力 干預(yù)后智力 t值 P值干預(yù)組 30 53.11±16.28 63.03±18.80 2.185 0.033對照組 31 49.73±12.71 50.52±14.74 0.176 0.861 t值 - 0.911 2.910 - -P值 - 0.372 0.010 - -組別 例數(shù)

2.2 兩組課程前后ESDM教學(xué)技術(shù)準(zhǔn)確度≥3分的項目

干預(yù)組13個評估項目中，對患兒注意力的管理、調(diào)節(jié)孩子情緒和活動度的能力、對不良行為的管理、最大程度地提高患兒參與活動的積極性、成人積極情緒、成人的語言適合孩子的語言水平及活動的轉(zhuǎn)換這7個項目（7/13，53.8%）的平均得分≥3分，而對照組只有對不良行為的管理（1/13，7.7%）這一項平均分超過3分，差異有統(tǒng)計學(xué)意義（P＜0.05），見表3。

表3 ESDM教學(xué)準(zhǔn)確度評分表各分項目指標(biāo)中均分得分≥3分的項目[個（%）]

3 討論

本研究結(jié)果顯示家長可以通過學(xué)習(xí)ESDM提升自己的干預(yù)技能，從而在家對ASD兒童進行干預(yù)，ESDM訓(xùn)練方法的關(guān)鍵是將訓(xùn)練內(nèi)容融入兒童日常生活活動中，也就是發(fā)育行為的自然干預(yù)，這樣就能將家長和孩子日復(fù)一日的經(jīng)歷轉(zhuǎn)變成豐富的學(xué)習(xí)機會[11]。Zhou等[13]研究證明當(dāng)孩子正在等待機構(gòu)訓(xùn)練或缺乏訓(xùn)練方法時，父母可以實施ESDM在家對自己的孩子進行家庭干預(yù)。因此，在小年齡兒童確診或高度懷疑ASD后，專業(yè)醫(yī)生第一時間將家長可以自學(xué)的循證醫(yī)學(xué)證明有效的ESDM等干預(yù)方法告知家長，能夠幫助家長盡早對自己的孩子進行家庭干預(yù)，尤其對于家附近沒有任何康復(fù)干預(yù)醫(yī)院或者機構(gòu)的家庭來說，家長可以盡早自學(xué)干預(yù)技能。

家長自學(xué)干預(yù)知識雖然家庭干預(yù)技術(shù)有所提高，但是提度不快和質(zhì)量不高，因為ESDM是實用技術(shù)，雖然看得懂理論，但是實際操作過程中并不一定做得對，ASD是疾病，是疾病就要有專業(yè)人員幫助一起治療，需要由有資質(zhì)的督導(dǎo)老師來教家長什么是真正看懂了，做到知行合一。因此，由受過專業(yè)培訓(xùn)及實踐操作經(jīng)驗的ESDM干預(yù)治療師為家長講解ESDM基本技能理論知識、對家庭訓(xùn)練視頻進行點評指導(dǎo)、采用“手把手”現(xiàn)場演示的方式指導(dǎo)家長的方式彌補了這一缺點。 Gaines 等[14]研究表明為父母提供有效的技術(shù)支持，增加父母的干預(yù)能力、訓(xùn)練經(jīng)驗以及對孩子的信心，可能幫助父母從依賴他人來幫助他們的孩子轉(zhuǎn)變?yōu)樽约簬椭⒆印?/p>

本研究發(fā)現(xiàn)“注意力的管理、調(diào)節(jié)孩子情緒和活動度的能力、對不良行為的管理、最大程度地提高患兒參與活動的積極性、成人積極情緒、成人的語言適合孩子的語言水平及活動的轉(zhuǎn)換”這七個技能比較容易掌握，在家庭干預(yù)中學(xué)會這些技能能讓孩子更愿意和自己互動，讓孩子體會到社交互動的快樂，讓孩子在快樂中學(xué)習(xí)與人溝通交往的能力，這些技能有助于改善孤獨癥的核心癥狀：社交溝通功能障礙。

父母進行干預(yù)訓(xùn)練，是以技術(shù)為中心，可能對直接改善ASD兒童的核心癥狀最有益[15]。在本研究中發(fā)現(xiàn)“教學(xué)技術(shù)的應(yīng)用”和“活動中出現(xiàn)多種多樣的溝通機會”這兩項技能最難掌握，分析原因可能是：（1）家長本身身份使其較難進入到真正平等的親子互動內(nèi)涵，使得親子互動變?yōu)橛薪虒W(xué)目標(biāo)的行為教學(xué)技術(shù)。（2）家長們畢竟不是孤獨癥或語言相關(guān)專業(yè)治療師，沒有教育心理學(xué)、應(yīng)用行為分析等相關(guān)教育背景，使其較難學(xué)習(xí)和掌握核心專業(yè)技術(shù)。（3）本研究只有為期10周的課程督導(dǎo)實踐，督導(dǎo)實踐時間少。

總體來說，經(jīng)過ESDM家長基本技能培訓(xùn)課程能夠較有效地幫助家長在養(yǎng)育過程中和日常活動中，通過簡單的游戲、溝通和有趣的交流創(chuàng)造學(xué)習(xí)機會，能初步應(yīng)用ESDM的教學(xué)技巧，在日常自然場景下開展ASD患兒的教育場景[11]。巴西的一項最新研究表明，對家長進行集體培訓(xùn)，讓家長在生活中參與到孩子發(fā)育的最重要時期，可能改善父母和兒童的關(guān)系、緩解經(jīng)濟壓力、監(jiān)測干預(yù)的效果，并提高家庭生活質(zhì)量[16]，

本研究存在不足之處，研究是課程前后的家長技能對照研究，研究時間為10周，觀察時間較短，遠(yuǎn)期需要進一步隨訪家長技術(shù)的穩(wěn)定性情況，以及對患兒認(rèn)知和溝通技能的影響。

綜上所述，在小年齡兒童確診或高度懷疑ASD后，社區(qū)醫(yī)生可第一時間將可獲得的循證研究有效的ESDM干預(yù)方法告知家長。家長學(xué)習(xí)ESDM基本技能掌握教學(xué)技術(shù)可以在兒童日常生活活動融入干預(yù)訓(xùn)練目標(biāo)，同時若能有ESDM實踐的治療師進行授課督導(dǎo)更能顯著提升家長技能水平，從而在家長和兒童的日常生活活動中大大增加兒童的學(xué)習(xí)機會，為ASD家庭早期干預(yù)的共識后期實施標(biāo)準(zhǔn)提供借鑒內(nèi)容。