距骨骨內腱鞘囊腫1例報告及文獻復習

摘 要：骨內腱鞘囊腫發病機制目前尚不明確，臨床上診斷常常需要臨床癥狀、影像學表現和病理學診斷三結合，而病理診斷為金標準，有癥狀者目前治療以手術治療為主。本研究回顧性分析1例距骨骨內腱鞘囊腫的臨床資料，并檢索相關文獻，將骨內腱鞘囊腫的發病機制、分型、影像學表現、診斷以及治療方式進行分析與總結，以提高對骨內腱鞘囊腫的診治水平，避免漏診及誤診，積極早期正確診斷及治療，盡可能減少并發癥，恢復功能活動。

關鍵詞：經內踝截骨入路；距骨；骨內腱鞘囊腫；病例報告；文獻復習

中圖分類號： R686

基金項目：甘肅省中醫藥管理局科研課題“羌活魚促骨髓間充質干細胞增殖的有效組分篩選及中醫‘續筋接骨’理論研究”（GZK-2019-19）。

骨內腱鞘囊腫是一種較為少見的骨內良性腫瘤，其表現為纖維組織的多房性病變并伴有廣泛的黏液樣變[1]，病變多見于長骨干骺端，距骨較少見且多為個案報道。為進一步加深對該病的認識以及提高術前診斷的準確性，本研究將2019年7月收治的1例采用經內踝截骨入路進行治療的距骨骨內腱鞘囊腫進行報道，并查閱相關文獻，對其發病機制、分型、影像學表現、診斷以及治療方式進行分析與總結，以提高對骨內腱鞘囊腫的診治水平。

1 臨床資料

患者李某，女，49歲，自訴2014年1月無明顯誘因出現右踝關節輕度酸痛、活動受限，未予以系統診治。2018年6月，右踝關節酸痛不適癥狀加重，遂就診于當地醫院，行右踝關節X線片顯示：右側距骨內側關節面下圓形低密度影，邊界清楚，考慮良性病變，患者及家屬拒絕進一步檢查，予以口服及外敷藥物治療，后右踝關節酸痛不適癥狀持續存在，活動后疼痛加重，休息后緩解。2019年7月，患者及家屬為求系統診治，遂至甘肅省中醫院住院治療，入院后查體見：右踝關節輕度腫脹，局部皮膚未見明顯異常，皮溫正常，右踝關節前內側壓痛陽性，右踝關節活動受限，雙下肢肌力、運動及感覺均正常。患者近半年來體重無明顯變化，既往無踝關節外傷史。入院后積極完善相關檢查，查右踝X線片（圖1、圖2）示：右距骨內側關節面下小圓形低密度影，其內密度均勻，邊界清楚。右踝關節CT檢查（圖3、圖4）示：右距骨關節面下可見類圓形低密度影，最大截面大小約10 mm×5.3 mm，其內可見骨性分隔，上方小裂隙與關節腔相通，邊緣見硬化邊。右踝關節核磁平掃（圖5、圖6）示：右距骨關節面下可見囊狀長T1壓脂長T2信號影，邊緣清晰。術前完善相關檢查，排除手術禁忌癥后，采用經內踝截骨入路行病灶刮除、取截骨端近端松質骨植骨并內踝重建手術治療。具體手術方法：取右內踝尖弧形切口，暴露內踝尖，術中C型臂透視確定截骨水平，以脛距關節面水平內踝截骨，內翻跖屈踝關節，暴露出距骨，術中透視準確定位，從關節外盡可能不破壞關節軟骨面，用磨鉆開一小口，盡量保留正常骨質及軟骨面，用刮匙仔細刮除病灶，術中見病灶呈淡黃色膠凍樣致密組織，徹底刮除病灶后，用磨鉆磨除硬化邊直至均勻滲血，用大量生理鹽水沖洗，術中拍片見病灶刮除干凈，自截骨斷端的近端取松質骨填塞于病損處植骨直至空腔填滿，用2枚空心釘固定重建內踝，再次拍片示螺釘位置良好，逐層縫合，術畢。術后病變組織病理檢查示：送檢組織內見纖維組織構成囊壁樣結構，未見內皮襯覆，局部細胞核排列致密。病理報告為：骨內腱鞘囊腫。術后2年復查X線片示：囊腫消失，關節間隙適中，內固定在位（圖7、圖8）。

圖1、圖2術前X線片示右距骨內側關節面下小圓形低密度影，其內密度均勻，邊界清楚。

圖3、圖4術前CT示右距骨關節面下可見類圓形低密度影，其內可見骨性分隔，上方小裂隙與關節腔相通，邊緣見硬化邊。圖5、圖6術前右踝關節磁共振成像（MRI）示：右距骨關節面下可見囊狀長T1壓脂長T2信號影，邊緣清晰。

圖7、圖8術后2年隨訪活動正常，復查X線片示：囊腫消失，關節間隙適中，內固定在位。

2 討論

骨內腱鞘囊腫是臨床上較為少見的良性腫瘤性病變。Fisk于1949年首次提出此名稱，而世界衛生組織（WHO）[2]于1972年正式命名為“骨內腱鞘囊腫”，又稱為“鄰關節骨囊腫”，其發病機制目前尚不明確，根據以往文獻報道其發病機制主要有以下3種學說[3-5]：①外傷學說骨的表面局部機械性壓迫應力作用或反復輕微損傷導致骨內血液循環障礙出現局部病灶缺血壞死、纖維組織黏液變性。②軟組織侵入學說。鄰近關節韌帶附麗處的韌帶樣組織或骨膜腱鞘囊腫向骨內侵入、穿透而成。③滑液漏出學說。關節軟骨長期慢性損傷或外傷導致關節軟骨面缺損后形成小的間隙，關節液或滑膜組織疝入骨內而形成囊腫。骨內腱鞘囊腫分為特發型和穿透型。本例患者右踝關節CT檢查可見右距骨病變上方小裂隙與關節腔相通，屬于穿透型骨內腱鞘囊腫。

骨內腱鞘囊腫兒童病例相對少見，通常發生于中老年人[6]，并且男性發病率高于女性[7]。此外，該病多發生于髖、膝、踝、腕等關節周圍長骨干骺端[8]。臨床上多為單發，多發病例少見，近年來也逐漸報道多發病例[9-10]。其癥狀在臨床上缺乏特征性，臨床上主要表現為局部酸痛不適，活動后加重，休息后減輕，病程一般較長；有些患者平時無癥狀，但由于外傷導致出現疼痛不適而行相關檢查后發現病灶。如果髓內出現病變，臨床檢查觸診時無腫物，若骨皮質內外發生病變，則可觸及到包塊，且壓痛明顯。

骨內腱鞘囊腫的影像學檢查[11]，臨床上X線片作為最基本的檢查，但其具有明顯的局限性，所以臨床上常常需要計算機體層成像（CT）或MRI進一步檢查。CT檢查可以更加清晰地顯示病灶范圍、大小以及與周圍軟組織的關系，對于診斷以及分型有指導意義，而MRI不僅可以明確病變與周圍軟組織的關系外，還能夠根據病變信號變化判斷病變的性質，對于臨床診斷以及鑒別診斷有很重要的指導意義。其影像學檢查主要為：X線主要表現為骨質有完整硬化邊的溶骨性破壞，其邊界清晰，呈圓形或類圓形的偏心性透亮區；CT主要表現為病變呈圓形、類圓形或不規則性低密度區，呈單個或多個囊性骨質破壞，內緣光整銳利，外緣有硬化邊且厚薄不一，可有粗細不均勻的骨性間隔，可顯示液氣平面或液液平面，增強無強化。MRI表現為類圓形或圓形異常信號囊腔，邊緣多有骨皮質樣長T1短T2信號，病灶內因所含成分不同可呈長T1長T2水樣信號，長T1短T2纖維組織或氣體信號或兩者混合信號，增強掃描環形增強，無骨膜反應及軟組織團塊。臨床上常常與骨囊腫、動脈瘤樣骨囊腫、骨母細胞瘤、骨巨細胞瘤以及關節炎囊性變等相鑒別。通常認為鄰近關節面、直徑較小的類圓形或圓形骨內囊狀病變，若邊緣清晰，有硬化邊，病程較長，鄰關節間隙如果沒用明顯變化，多考慮骨內腱鞘囊腫；若影像學檢查發現病變通過關節面裂隙與關節腔相通或者關節旁存在軟組織囊性病變與骨內病灶相連，即可作初步診斷。但是，對于骨內腱鞘囊腫的定性診斷在臨床上常常需要臨床癥狀、影像學表現和病理學診斷三結合，而病理診斷為金標準[12]，在組織病理學方面，與軟組織內腱鞘囊腫類似，骨內腱鞘囊腫是包括囊壁及其內的淡黃色半透明膠凍樣組織。本病患者的最后確診也是依賴手術與術后病理檢查結果，但是術前影像學檢查診斷也十分重要，可提醒術者在術中考慮先在病灶處開一個小口，然后刮出病變部位內容物，其常為有完整壁的淡黃色膠凍樣內容物，這也是與骨囊腫最主要的鑒別要點，如果術中不注意開口過大，容易破壞囊腫的完整性，造成取材不當而難得出病理診斷，這也是臨床診斷中造成漏診或誤診的原因之一[13]。

對于骨內腱鞘囊腫的治療，臨床上一般認為首選保守治療，若保守治療無效則選擇手術治療，但對于臨床上明確診斷的骨內腱鞘囊腫，大多數學者認為不論有無臨床癥狀，建議早期手術治療，病灶刮除后可阻止病灶的發展，防止出現關節面的塌陷，進而引起創傷性關節炎而影響關節功能。目前手術治療主要是徹底刮除囊腫進行自體骨或異體骨植骨，以防止其復發。傳統治療中，多采用病灶刮除后取自體骨植骨，一般選擇取髂骨植骨，但是取髂骨植骨增加了創傷、手術時間延長等缺點，所以臨床上也常常采用異體骨植骨，可以避免取髂骨帶來的新創傷，也可以縮短手術時間，但少數患者存在排異反應而植骨不融合等并發癥。由于此患者病灶范圍小，所以為了避免增加創傷、異體骨植入后排異不融合等，選擇取截骨斷端的近端松質骨填塞于病損處植骨，減少了手術創傷、縮短了手術時間，增加植骨融合。但柴利軍等[14]提出如病變范圍較大，刮除囊腫組織后大面積骨缺損時刻選擇骨水泥進行填塞。研究認為骨內腱鞘囊腫的手術治療過程中最主要的是徹底清除病灶，將纖維囊壁徹底清除才能減少復發，術中徹底刮除病灶后，并用磨鉆徹底磨除硬化邊，直至骨面滲血，這樣有利于為植骨融合創造了良好條件。

對于距骨骨內腱鞘囊腫的手術入路，常規的手術入路為前內側和前外側入路，其對距骨竇內及距骨頭部的軟組織剝離和干擾較多，內側入路術中極易損傷三角支，對距骨體血供產生影響而出現距骨缺血性壞死[15]。而經內踝截骨入路具有以下優點[16-17]：①采用內踝截骨入路不僅可以充分打開踝穴，暴露距骨體部，而且可以清楚地顯露距骨頸、脛骨穹窿內側，可降低發生創傷性關節炎的風險；②該入路介于三角動脈和脛前動脈之間，不剝離距骨的外側軟組織，不破壞距骨外側的血液供應，可以降低距骨缺血性壞死發生的風險；③距骨體部內為松質骨，病灶刮除后植入自體骨后可以很好的達到植骨融合，而截骨處內踝不參與下肢關節的負重，并且術中完整保留了側副韌帶，術后關節穩定性好，利于早期功能鍛煉。

目前經內踝截骨入路治療復雜距骨體骨折取得了滿意療效[18]，但是采用此入路治療距骨骨內腱鞘囊腫報道較少。本例患者距骨骨內腱鞘囊腫主要位于距骨內側關節面下且病變較小，傳統內側入路暴露，內踝的阻擋對視野暴露欠佳，所以采用內踝截骨入路，病灶刮除、取內踝截骨端近端松質骨植骨并內踝重建術治療，可以完整顯露距骨內側關節面，可以清楚地清除病變組織，并且取截骨斷端近端的松質骨植骨，可以避免取髂骨植骨，減少創傷，也可以有效避免異體骨植入后出現排異、植骨不融合等并發癥，有助于植骨融合，利于早期恢復。患者術后2年隨訪未見病灶復發，無踝關節酸困不適癥狀，臨床療效滿意。對于治療病變范圍較小的骨內腱鞘囊腫，此方法是一種可行的治療方式。

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