慢性病兒童家庭彈性干預的范圍綜述

任麗亞 王宇鑫 陳美佳 董超群

(溫州醫科大學護理學院,浙江 溫州 325035)

近年來,我國兒童慢性病患病率逐年攀升,據統計目前大約有10%～20%的兒童患有慢性疾病[1]。研究顯示,大部分慢性病兒童存在疾病負擔加重[2]、心理行為問題增加[3-4]、生活質量受損[2]等情況。《“健康中國2030”規劃綱要》[5]提出應開展慢性病兒童的心理行為問題的健康干預以促進兒童心理健康。隨著積極心理學的發展,家庭彈性受到眾多學者的青睞。家庭彈性是指慢性病兒童家庭有效應對疾病挑戰,并恢復到原先的家庭功能水平且變得更加強大的能力。家庭彈性可以通過發揮家庭內外部資源和家庭優勢來緩解慢性病等風險因素對兒童的消極影響[6],促進慢性病兒童的生活質量和心理行為適應[7]。家庭彈性干預是指通過一系列措施建立和培養家庭優勢及家庭資源,從而減少家庭風險和脆弱性,促進家庭從逆境中復原[8]。研究顯示,家庭彈性干預可以促進慢性病兒童的家庭和社會支持[9]、改善慢性病兒童的身心健康水平[10-12],提高家庭的整體功能和發展能力[13]。因此,家庭彈性干預對于促進慢性病兒童及其家庭的健康發展至關重要。鑒于此,本范圍綜述旨在對國內外相關文獻進行審查,總結針對慢性病兒童家庭的家庭彈性干預內容要素、干預形式、結局指標類型,分析該領域研究現存問題及未來方向,為構建中國本土化的慢性病兒童家庭彈性干預方案提供借鑒。

1 資料與方法

以2019年12月澳大利亞喬安娜布里格斯研究所(joanna briggs institute,JBI)[14]發布的范圍綜述指南為指導框架。

1.1確定研究問題 根據“PCC”原則[15]明確研究對象(participants):慢性病兒童及其家庭成員。研究概念(concept):采用Walsh的家庭彈性模型理念,即家庭彈性是家庭在面臨重大挫折或危機時促進家庭功能復原并使其更加強大的特征[5];家庭彈性干預即通過加強家庭信念系統、調整家庭組織模式和改善家庭溝通過程建立和發展家庭優勢,并調動家庭內外部資源,以促進家庭復原和適應的一系列措施[5,8]。研究情境(context)兒童罹患慢性病。確定范圍綜述主要的研究問題為:(1)慢性病兒童家庭彈性干預的具體內容(干預內容要素、方式、時間、頻率、結局指標)有哪些?(2)慢性病兒童家庭彈性干預的應用效果如何?

1.2檢索策略 檢索PubMed、Web of Science、Medline、Embase、Cochrane、CINAHL、PsycINFO、ProQuest、MedNar、中國知網、萬方、中國生物醫學數據庫(CBM)、維普、中國臺灣學術文獻數據庫等14個數據庫建庫至2022年2月24日的相關文獻。檢索詞由多次檢索后確定,中文檢索詞為“兒童 OR 患兒 OR 小兒 OR 青少年 OR 嬰兒 OR 幼兒 OR 兒科 OR 嬰幼兒”“家庭彈性 OR 家庭堅毅力 OR 家庭韌性 OR 家庭復原力 OR 家庭抗逆力OR家庭力量OR 家庭堅韌性”;英文檢索詞為“adolescen* OR teen* OR youth*OR child* OR infant* OR preschool child* OR minor OR pediatric OR toddler”“family hardiness OR family resilience OR family resiliency OR resilience of famil* OR resiliency of famil* OR family strength*”采用主題詞與自由詞結合的形式,必要時輔以文獻追蹤進行手工檢索。

1.3納入與排除標準 納入標準:(1)研究對象為慢性病兒童(<18歲)和/或其家庭成員(三代以內的直系親屬包括父親、母親、兄弟姐妹、外/祖父母等)。(2)研究主題為家庭彈性干預,包括以家庭彈性理論框架構建干預方案的研究,或包含家庭彈性干預要素的干預研究,或評價家庭彈性干預有效性、成本效益的研究,或以家庭彈性作為結局指標的干預研究。(3)研究類型為隨機對照研究(randomized controlled trial,RCT)、類實驗、混合研究、質性研究等。排除標準:(1)無法提取信息。(2)非中、英文文獻。(3)無法獲取全文。

1.4文獻篩選 將檢索到的數據庫文獻題錄導入NoteExpress去重,由2名經培訓的研究者根據納排標準進行文獻篩選,主要分3個階段進行:(1)由第一作者對標題和摘要進行初步篩選。(2)第一作者和第二作者獨立完成檢索和篩選全文,若遇分歧或無法判斷,則與課題組內成員討論解決差異,最終確定符合標準的文獻。 (3)提取和整理數據。

1.5數據提取與分析 2名研究者分別提取數據,提取的信息包括第一作者、發表年份、國家、研究對象、樣本量、研究類型、干預形式、干預措施、干預時長、干預頻率、理論模型、結局指標等[16]。數據匯總和分析在Excel中完成。若遇分歧則協商解決;若意見仍無法統一,則征求課題組內成員意見。

2 結果

2.1文獻篩選結果 檢索數據庫獲得8 191篇文獻,手工追蹤獲得3篇,去重后剩余文獻7 679篇。通過閱讀文獻標題和摘要排除7 279篇,獲得初篩文獻400篇,進一步閱讀全文復篩,排除380篇,最終納入20篇文獻[9,13,17-34]。

2.2納入研究的基本特征 20篇文獻分別在中國(n=7)、美國(n=6)、澳大利亞(n=4)、英國(n=2)、伊朗(n=1)等國家開展研究。研究類型包括隨機對照研究(n=10)、類實驗(n=6)、混合研究(n=1)、質性研究(n=1)、方案構建(n=2)。家庭彈性干預的形式包括團體(n=10)、個體(n=8)及團體+個體(n=1)等,有一項研究[22]未在文中說明其干預形式。樣本量為9～1 932例,干預時長為4～30周,大多數研究的干預時長在6～8周(n=9),干預頻率為60～90 min/次(n=5),每周干預一次(n=11)。隨訪時間為干預后即刻～10個月,多為3～6個月(n=9),其中有2項研究[22,30]未說明隨訪時間。

2.3家庭彈性干預的干預要素 所納入的文獻可分為以家庭彈性理論構建的干預方案及實證研究[9,17,19,22,30](n=5)和非家庭彈性理論構建的干預研究[13,18,20-21,23-29,31-34](n=15)2大類。從家庭信念系統、家庭組織模式和家庭溝通過程3方面提取干預要素,共分為:(1)家庭信念系統(n=11)[9,17,20-22,25-26,28,30-32]:1)介紹逆境和家庭彈性,將逆境視為有意義、可理解、可處理的挑戰;展示患兒的基因圖,強調疾病或其他逆境的經歷來提高家庭信念。2)保持積極信念,做積極的事情;家庭發現和利用目前所擁有的家庭優勢,強調/把握可以改變的,保持“我一定做得到”的信念。3)詢問家庭信仰情況,并評估自身或家庭的信仰體系;詢問患兒家長面對危機情境時希望改善的問題,引導其思考并建立應對疾病挑戰的目標。(2)家庭組織模式(n=16)[9,13,17-22,24-25,27-32]:1)利用“同心圓”闡釋慢性病兒童疾病診斷后家庭的結構變化和重組情況;在混亂復雜的情境下保持家庭的穩定,保持良好的生活作息和健康的生活方式;重構兒童和家庭角色并靈活調整,組織調整照顧兒童的家庭角色和任務。2)建立家長與患兒間彼此支持、合作的關系,加強親子關系;增進家庭成員間的互相了解,合力化解沖突;尊重患兒,理解其在疾病期間的改變。3)與家庭成員建立并保持積極的治療聯盟,建立和擴展社會支持網絡;介紹同病種患兒恢復良好的相關案例或現身說法;介紹相關社會經濟資助項目;討論有關健康保險、就業等事關未來發展的話題。(3)家庭溝通過程(n=20)[9,13,17-34]:1)引導家長表述患兒患病期間所遇到的問題、困難和經歷,以及最需要的支持方式和內容。2)家長說出自己的心聲,表達自己的情感;傾訴患兒診斷和治療過程中的感受和擔憂,邀請臨床醫生和資深護士為其答疑解惑;講述家庭故事,釋放不良情緒。3)介紹問題解決療法的原則和方法;與醫務人員溝通達成協調的治療計劃;審查家長發現的問題,建立問題解決框架,定義問題并將其轉化為具體目標,采用頭腦風暴法列出所有可能的解決方案,通過對每個方案打星標或打分的方式選出最優方案后采取行動并評估效果。

2.4家庭彈性干預的結局指標 家庭彈性干預的結局指標包括對慢性病兒童、家庭成員的干預效果評價、干預方案可行性評價以及對家庭的整體效果評價等4個方面。其中在以家庭彈性理論構建的干預方案及實證研究部分的指標包括:(1)2篇文獻[9,19]涉及慢性病兒童家庭成員的效果評價,包括心理困擾[9]、創傷后成長水平[19]、照顧負擔[19]等。3篇文獻[9,17,19]涉及對家庭的整體評價,主要有家庭彈性[9,17,19]和家庭功能[9]。1篇文獻涉及可行性評價:主要包括干預方案滿意度。(2)2篇文獻[22,30]僅構建了干預方案,不涉及指標評價,也未進行實證;而其中1篇文獻[9]雖有設定結局指標,卻未在臨床進行驗證。在非家庭彈性理論構建的干預研究部分中的指標有:(1)6篇文獻[13,18,24,26-27,34]涉及慢性病兒童的效果評價,包括創傷后成長[18]、自殺和非自殺性自傷行為[34]、焦慮[26]、抑郁[26,34]、心理行為問題[13,24]等。(2)13篇文獻[13,18,20,21,23-28,31-33]涉及慢性病兒童家庭成員的效果評價,指標有自我效能[13,20,26,31]、應對方式[20]、社會支持[20]、問題解決能力[23-24,33]、生活質量[31]、焦慮[21]、抑郁[21,23,28,33]、疾病不確定感[21]以及壓力[24,32]等。(3)8篇文獻[13,18,20-21,24,26-28]涉及對家庭的整體評價,主要有家庭彈性[13,18,20-21,24,27]、家庭功能[13,26-27]、家庭溝通能力[24]、家庭模糊性[28]等指標。(4)可行性評價:3篇文獻[23,25,27]涉及可行性評價,包括干預方案滿意度、用戶接受性和可行性以及網絡界面的操作性、友好性等。納入文獻的基本特征 見表1。掃二維碼獲取表1。

3 討論

3.1聯合家庭溝通和家庭組織等多要素開展家庭彈性干預是慢性病兒童家庭彈性干預的發展趨勢 本研究所納入的文獻中除Askin等[23]、Sahler等[33]和Tompson等[34]干預方案只包含家庭溝通要素外,其余17項研究[9,13,17-22,24-32]的干預方案均為2種及以上干預要素的結合,這表明結合多干預要素的干預方案是目前慢性病家庭彈性干預的發展趨勢。此外,所納入文獻的家庭彈性干預方案以家庭組織和家庭溝通這兩個要素的聯合應用最為廣泛,其中家庭組織要素以增加社會和經濟資源[9,13,17-22,24-25,27,29-30]為主,家庭溝通要素中提高情感分享[9,17,19-20,24,26-28,31-32,34]和合作解決問題能力[13,18,22-24,26-30,32-34]措施占比較大,這表明增加家庭的社會和經濟資源以及促進家庭成員的情感分享和合作解決問題能力是當下家庭彈性干預的重點。一項系統綜述[35]審查發現目前大多數干預措施旨在改善父母與癌癥兒童之間的溝通,因而家庭溝通的改善較易實現。家庭溝通干預主要涉及信息支持、情感交流、問題解決技能等[36-37]模塊,具有易操作、可實施性較強的特點[17-18,23,25],且較易在慢性病兒童家庭中開展。而家庭組織干預主要著眼于家庭支持、社會支持、情感支持等內容[38],可通過分析慢性病兒童家庭結構來建立家庭、社會支持網絡,干預接受度高且易實施[17-18,25]。此外,家庭溝通可以促進家庭情感交流以及家庭成員間的相互理解,使家庭結構變得更加靈活[8],有利于促進疾病的積極適應及應對;家庭組織可以積極地調動家庭內外部資源(尤其是社會保障相關政策扶持和經濟資助等宏觀社會支持),有助于更有效地激發和增強家庭彈性[8]。因此,家庭溝通和家庭組織要素因其具有較強的實際可操作性和應用效果而備受青睞。盡管有學者指出構建家庭積極信念可以提升家庭凝聚力和增強家庭紐帶關系,有利于促進家庭健康發展[8]。然而,所納入的研究中家庭信念要素卻較少在慢性病兒童家庭彈性干預中應用,這可能是因為家庭信念較難在短時間內建立,實際應用較為困難。未來應將家庭彈性的信念、組織及溝通要素融入到慢性病兒童家庭彈性干預方案中以實現干預方案的全面性和系統性。

3.2家庭彈性干預對改善家庭功能、促進慢性病兒童和照顧者心理健康具有積極效果和可行性 本研究審查結果顯示家庭彈性干預可促進慢性病兒童家庭彈性[17-21,24]、家庭功能[13,26-27]、家庭溝通能力[24]等家庭整體功能的提高,以及有效改善兒童的心理行為,提高家庭成員的心理社會適應能力。然而,有研究[19]指出家庭彈性干預對照顧者的照顧負擔改善不佳,這可能因為該項研究的干預方案并不能切實解決居家照顧者的照顧困境以及提供經濟支持從而幫助其減輕照顧負擔。此外,家庭彈性干預對照顧者生活質量[30-31]的改善尚存有爭議,可能是因為Rosenberg等[39]研究納入的研究對象為新診斷癌癥1～10周內的兒童的父母,父母的心理壓力與困擾通常在疾病診斷時期達到峰值,一般需3～6個月后下降穩定水平[40-42],而生活質量與心理困擾呈負相關[43],以致家庭彈性干預對生活質量改善效果不顯著。慢性病兒童的家庭成員對家庭彈性干預方案的反饋均較積極,表現出較高的用戶接受度、可行性和滿意度[17,24-25,27]。今后的研究應進一步開發和發展家庭彈性干預,以期慢性病兒童或家庭成員獲益最大化。盡管有學者[26]指出為所有年齡段的父母提供部分或全部干預措施均可取得積極結果,然年輕父母對干預的滿意度高于年長的父母,這從側面說明了家庭彈性干預對年輕父母的幫助更大,也更容易被接受。審查結果顯示大多數研究的干預時長在6～8周,干預頻率以60～90 min/次,每周干預1次為主,且以團體形式實施干預者較多。盡管 Rosenberg等[39]研究表明:RCT個體干預對慢性病家庭成員的結局改善效果較團體干預明顯,然目前關于何種干預形式、時長和頻率可使干預獲益最大化尚無定論。因此,研究者在今后應根據干預者年齡以及臨床實際構建經濟、有效、接受度高的方案以增加其可行性。

3.3慢性病兒童家庭彈性干預的研究局限及未來發展方向 目前,慢性病兒童家庭彈性的干預方案還存在一些不足。(1)樣本量的確定依據不明,所納入審查的研究中只有2篇碩士論文[20,22]在正式干預前計算了樣本量。而這可能會導致研究結果出現假陽性或假陰性,造成結果偏倚。今后的實驗性研究應寫明樣本量計算依據及結果,以提高實驗結果的真實性和說服力。(2)目前家庭彈性干預方案只有少數研究[9,17,19,22,30]以家庭彈性理論構建,且存在內容不夠聚焦[17]、不夠系統全面[23,33-34]及未突出家庭彈性特色[19]等問題。因此,研究者應基于慢性病兒童及家庭成員的實際需求,基于家庭彈性理論圍繞家庭信念、組織、溝通等3個干預要素來制定家庭彈性干預方案。(3)在18項[9,13,17-21,23-29,31-34]報告了隨訪時間的研究中有12項[17-20,23-24,26,28-29,31-33]研究的隨訪時間低于6個月,無法知曉家庭彈性干預的遠期效應。由于家庭彈性干預效益在數周內可能無法完全顯現,今后需延長干預及隨訪時間以明確家庭彈性對慢性病兒童及家庭成員的長期影響,并且從時間、人力和成本效益上對家庭彈性干預進行衛生經濟學評價,為實現慢性病兒童支持服務普惠化提供真實可靠依據。還有研究發現,家庭彈性干預的依從性不夠。在12項[18-21,23-24,26-28,31,33-34]報告了干預的完成情況或失訪情況的研究中,失訪率為0～26.7%,其中2項研究報告了在未失訪的人群中完成全部干預的參與率分別為58%[33]和74%[34];失訪率最高達26.7%[28]。因此,如何提高慢性病兒童和家庭成員對家庭彈性干預的依從性,促進其做出行為轉變并長期堅持,是未來研究需要重點關注和攻克的問題。 鑒于目前線下干預較難開展的現狀,積極探索開發基于互聯網平臺的家庭彈性干預方案以實現線下線上資源的合理分配或將成為今后家庭干預的發展方向。

4 小結

目前,國內外的慢性病兒童家庭彈性干預方案涵蓋了家庭信念、組織及溝通等要素,但構建時結合的干預要素的側重點不一,系統全面且突出家庭彈性特點的干預方案亟待構建。家庭彈性干預的有效性和可行性得到了初步證實,但仍存在失訪率較高、依從性較差等問題。同時,還需進行衛生經濟學評價,增加其可推廣性和臨床可實施性。未來應構建多干預要素結合、系統全面,并適時開發基于互聯網的家庭彈性干預方案,積極提高研究對象的參與度和干預完成度,為慢性病兒童及其家庭成員提供符合實際需求的普適性干預,促進慢性病兒童及其家庭的健康發展。