楊曉光 任利兵
例1,患者,女,42歲。主因間斷進食后咳嗽、發(fā)熱5年余入院,咳嗽以進流食后加重,偶可咳嗽出食物。間斷發(fā)作,伴有發(fā)熱,體溫最高可達39.0℃,應用抗生素后體溫可漸降至正常。入院前5 d,患者在當?shù)蒯t(yī)院行上消化道造影顯示造影劑自食管中下段漏至右肺支氣管內,診斷考慮為:食管右支氣管瘺。入院后行胸部CT檢查示右肺下葉呈炎性改變。完善輔助檢查,未見手術禁忌證,于2011年6月22日全麻下手術治療,取右胸后外側切口,第5肋間進胸,探查見胸膜腔廣泛粘連,游離食管中段??梢娭卸问彻芘c右側支氣管中間干關系密切,分離粘連,可見一長約0.8 cm,直徑約1.0 cm的瘺管。術中診斷為食管右中間干支氣管瘺,切斷并縫扎瘺管。游離壁層胸膜分別包埋斷端?;颊咝g后恢復順利,進食嗆咳癥狀消失,痊愈出院,隨訪7個月,無進食嗆咳癥狀,無發(fā)熱。復查上消化道造影瘺管消失。
例2,患者,男,37歲。患者有間斷咳嗽、咳痰癥狀30余年,咳白粘痰,偶有黃痰、粉紅色血痰。長期按“肺炎”治療,癥狀反復出現(xiàn)。近10年來癥狀有所減輕,發(fā)作次數(shù)減少,入院前2個月因上腹部疼痛,行胃鏡檢查發(fā)現(xiàn)距門齒33 cm可見一瘺口,大小約0.5 cm,有氣泡溢出??诜头椒河捌习飞舷涝煊皺z查示造影劑自食管胸下段瘺入右肺下葉內側基底段。氣管鏡檢查示:右肺下葉基底段開口處可見一黏膜樣隆起,未見明顯竇道。充分準備后于2011年7月26日全麻下手術治療,術中探查見:胸膜腔廣泛粘連,游離食管下段,見下段食管與右肺下葉內側基底段支氣管間有一長約1.0 cm瘺管,直徑約1.0 cm,術中診斷食管右基底段支氣管瘺,瘺管兩端分別縫扎后切斷瘺管。游離部分壁層胸膜,分別包蓋兩側斷端。術后恢復順利,咳嗽、咳痰癥狀消失。隨訪7個月,無復發(fā),行上消化道造影檢查,瘺管消失。
討論 成人先天性食管支氣管瘺在臨床上極為少見,占食管氣管、支氣管瘺的25% ~50%,其病史長,誤診率高。發(fā)生原因與胚胎期氣管食管在發(fā)育過程中分隔不徹底有關[1]。發(fā)生部位多位于食管的中間1/3段和左下葉支氣管。我們報告的食管支氣管瘺1例為食管右中間干支氣管瘺,1例是食管右基底段支氣管瘺,較為少見。
該病癥狀多不典型,最初多表現(xiàn)為咳嗽,進食后癥狀加重,反復發(fā)生呼吸道感染,進一步發(fā)展可出現(xiàn)陣發(fā)性咳嗽、呼吸道感染、咯血甚至大出血等表現(xiàn),偶可咳嗽出食物,約75% 的病例在15歲以后確診,且誤診率高。瘺口小、瘺管斜形、局部黏膜皺襞阻隔、瘺管內膜狀分隔存在,是該癥延至成人發(fā)病的因素[2]。本組第1例患者病史5年,第2例病史30余年,長期被誤診為肺炎。
Braimbridge等[3]將先天性食管支氣管瘺分為四型:Ⅰ型由食管憩室內炎癥穿破食管和支氣管壁引起,瘺口位于食管憩室頂端,常較小;Ⅱ型為單純食管支氣管瘺,由食管起始斜向上至支氣管的瘺,較為常見;Ⅲ型為食管瘺管與肺和支氣管囊腫相通,再至氣管;Ⅳ型為瘺管進入隔離肺組織之間,自身有獨立的血供系統(tǒng);其中Ⅱ型最常見。本組2例均屬于Ⅱ型。
對反復發(fā)作的咳嗽、肺部固定部位感染患者應考慮有該病的可能性。詳細詢問病史對診斷非常重要,上消化道造影、纖維支氣管鏡、口服亞甲藍可以輔助診斷,胸部CT可判斷肺部病變情況。CT三維重建可清楚的顯示瘺管走形、范圍、瘺口位置等信息[4]。
食管支氣管瘺的治療方法以外科手術為主,手術成功的關鍵在于瘺口或瘺管的修補。切斷食管與氣管或支氣管之間的瘺管,食管和氣管或支氣管側的瘺口分別縫合修補,并用鄰近的肌瓣或胸膜等活組織間置以防再通[5]。不建議采取瘺管單純結扎,單純結扎瘺管可能發(fā)生組織壞死、結扎線脫落等情況,致食管瘺、膿胸等并發(fā)癥。本2例患者均采取瘺管切斷、分別縫合修補,再用壁層胸膜覆蓋的方法,均取得成功。對于不能耐受開胸手術的患者,國外有報道食管鏡下應用生物膠或硝酸銀封堵瘺口的方法,但成功率低,瘺口易感染復發(fā)[6]。
1 Linnane BM,Canny G.Congenital broncho-esophageal fistula:A case report.Respir Med,2006,100:1855-1857.
2 Fei PD,Hu CX,Tan J.The surgical treatment of 3 cases adult congenital bronchoesophageal fistula.The Journal of Medical Theory and Practice,2004,2:135.
3 Braimbridge MV,Keith HI.Oesphago-bronchial fisrula in the adult.Thorax,1965,20:226-233.
4 Nagata K,Kamio Y,Ichikawa T,et al.Congenital tracheoe-sophageal fistula successfully diagnosed by CT esophagography.World J Gastroenterol,2006,12:1476-1478.
5 高成新,黃偶麟,顧愷時,等.成人良性食管氣管支氣管瘺的診斷和治療.中華外科雜志,1995,33:71-72.
6 Meier JD,Sulman CG,Almond PS,et al.Endoscopic management of recurrent congenital tracheoesophageal fistula:a review of techniques and result.Int J Pediatr Otorhinolaryngol,2007,71:691-697.